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de los cuales 3 recibieron corticoides orales y 2 fueron observados hasta resoluci&#243;n espont&#225;nea&#46; De los 3 pacientes tratados con corticoides orales&#44; 2 de ellos de 2 y 3 meses de edad al momento del diagn&#243;stico respondieron favorablemente al uso de corticoides orales en dosis equivalente a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a de metilprednisolona en dosis descendente&#46; El primero de ellos presenta desaparici&#243;n del estridor a las 2 semanas y el segundo a los 2 meses de tratamiento&#46; No obstante hubo una paciente que&#44; a los 4 meses de tratamiento desarrolla s&#237;ndrome de Cushing yatrog&#233;nico&#44; por lo que se decide intervenir con l&#225;ser CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> para poder realizar la retirada de los corticoides orales&#46; De los 2 pacientes observados hasta la resoluci&#243;n espont&#225;nea&#44; el primero de ellos requiere la realizaci&#243;n de traqueotom&#237;a a los 2 meses de vida por insuficiencia respiratoria&#44; siendo diagnosticado posteriormente de hemangioma subgl&#243;tico y seguido durante un a&#241;o hasta la desaparici&#243;n de la lesi&#243;n&#46; El segundo es descubierto de forma incidental en un paciente estudiado por laringomalacia a los 2 a&#241;os de vida&#44; y seguido hasta resoluci&#243;n espont&#225;nea en 10 meses&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Desde el a&#241;o 2010&#58;</span> Durante este periodo se diagnosticaron 3 pacientes con edades de 5&#44; 3 y 2 meses de vida&#46; Los 3 pacientes responden favorablemente al uso de propranolol oral con desaparici&#243;n del estridor a los 3 d&#237;as&#44; una semana y 4 d&#237;as de iniciado el tratamiento&#44; respectivamente&#46; Ninguno de ellos presenta efectos adversos de uso de betabloqueantes&#46; Las lesiones ya no eran observables en la fibrolaringoscopia a los 5 meses&#44; un a&#241;o y 15 meses&#44; respectivamente&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figura 1</a> se explica el esquema de tratamiento utilizado en los pacientes que recibieron propranolol oral&#44; y se destaca el momento en el cu&#225;l se observa la respuesta cl&#237;nica completa con la desaparici&#243;n del estridor&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestros resultados con l&#225;ser CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> han mostrado una mejor&#237;a inicial en todos los pacientes&#44; pero con tasas de recidiva altas&#44; lo que tambi&#233;n ha sido publicado por otros autores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Luego&#44; al utilizar los corticoides orales como primera l&#237;nea de tratamiento&#44; observamos la aparici&#243;n de complicaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> &#40;s&#237;ndrome de Cushing&#41;&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin embargo&#44; al comenzar a utilizar el propranolol de manera protocolizada en pacientes pedi&#225;tricos con diagn&#243;stico de hemangioma subgl&#243;tico&#44; nuestros pacientes dejaron de presentar estridor a los 3&#44; 4 y 7 d&#237;as de iniciado el tratamiento&#44; pudiendo ser dados de alta para ser seguidos de forma ambulatoria&#46; Esta r&#225;pida respuesta cl&#237;nica a propranolol ha sido tambi&#233;n observada por otros investigadores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La baja incidencia de casos dificulta la realizaci&#243;n de estudios con un alto n&#250;mero de sujetos y&#44; aunque en nuestra experiencia se observan resultados alentadores&#44; no se puede afirmar que el tratamiento con propranolol sea suficiente en todos los casos&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Hasta este momento el propranolol ha permitido un manejo efectivo y seguro&#44; con un buen control de la enfermedad en los 3 casos tratados&#46; Aunque no hemos observado efectos adversos en ninguno de ellos&#44; debemos estar atentos a los posibles efectos adversos atribuibles a betabloqueantes como por ejemplo hipotensi&#243;n&#44; 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Vol. 85. Núm. 4.
Páginas 210-211 (octubre 2016)
Vol. 85. Núm. 4.
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Carta científica
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Respuesta rápida de hemangiomas subglóticos a propranolol
Fast response of subglottic haemangiomas to propranolol
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Claudio Krstulovica,
Autor para correspondencia
claudio.krstulovic@outlook.com

Autor para correspondencia.
, Isabel Ibañez-Alcañiza, Agustín Alamar-Velázqueza, Juan López-Andreub, Montserrat Evoli-Busellic
a Servicio de Otorrinolaringología, Hospital Universitario La Fe, Valencia, España
b Servicio de Neumología, Hospital Universitario La Fe, Valencia, España
c Servicio de Dermatología, Hospital Universitario La Fe, Valencia, España
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Los hemangiomas subglóticos son poco frecuentes, pero pueden llegar a comprometer la vida del paciente si alcanzan un tamaño que ocluya la luz traqueal. Dada la dificultad de acceso quirúrgico y la elevada mortalidad que presentan los hemangiomas subglóticos, el descubrimiento del propranolol1 como herramienta terapéutica ha sido prometedora.

Hemos realizado un estudio retrospectivo que abarca desde 1997 hasta 2014, e incluye a todos los pacientes pediátricos diagnosticados de hemangioma subglótico (11 pacientes en total) tratados en un hospital terciario; 3 (27%) eran varones, y presentaban edades comprendidas entre 2 semanas y 2 años (media: 4 meses). Todos los pacientes fueron seguidos hasta su resolución.

El tratamiento recibido por cada paciente correspondió al más utilizado en el medio nacional durante el periodo en el cuál fueron diagnosticados, y pueden agruparse de la siguiente manera:

Entre 1997 y 2000: Se diagnostican 3 pacientes, con edades de 1, 3 y 3 meses, respectivamente. El primero responde favorablemente a la microcirugía endolaríngea con láser CO2, con desaparición del estridor después de la intervención. Los 2 siguientes vuelven a presentar estridor a las pocas semanas de la misma cirugía. El primero de ellos vuelve a ser intervenido con láser CO2 a los 2 meses y el segundo a los 8 meses de la primera intervención.

Entre 2001 y 2009: Durante este periodo se diagnosticaron 5 pacientes, de los cuales 3 recibieron corticoides orales y 2 fueron observados hasta resolución espontánea. De los 3 pacientes tratados con corticoides orales, 2 de ellos de 2 y 3 meses de edad al momento del diagnóstico respondieron favorablemente al uso de corticoides orales en dosis equivalente a 1mg/kg/día de metilprednisolona en dosis descendente. El primero de ellos presenta desaparición del estridor a las 2 semanas y el segundo a los 2 meses de tratamiento. No obstante hubo una paciente que, a los 4 meses de tratamiento desarrolla síndrome de Cushing yatrogénico, por lo que se decide intervenir con láser CO2 para poder realizar la retirada de los corticoides orales. De los 2 pacientes observados hasta la resolución espontánea, el primero de ellos requiere la realización de traqueotomía a los 2 meses de vida por insuficiencia respiratoria, siendo diagnosticado posteriormente de hemangioma subglótico y seguido durante un año hasta la desaparición de la lesión. El segundo es descubierto de forma incidental en un paciente estudiado por laringomalacia a los 2 años de vida, y seguido hasta resolución espontánea en 10 meses.

Desde el año 2010: Durante este periodo se diagnosticaron 3 pacientes con edades de 5, 3 y 2 meses de vida. Los 3 pacientes responden favorablemente al uso de propranolol oral con desaparición del estridor a los 3 días, una semana y 4 días de iniciado el tratamiento, respectivamente. Ninguno de ellos presenta efectos adversos de uso de betabloqueantes. Las lesiones ya no eran observables en la fibrolaringoscopia a los 5 meses, un año y 15 meses, respectivamente.

En la figura 1 se explica el esquema de tratamiento utilizado en los pacientes que recibieron propranolol oral, y se destaca el momento en el cuál se observa la respuesta clínica completa con la desaparición del estridor.

Figura 1.

Protocolo de tratamiento con propranolol oral utilizado para pacientes diagnosticados de hemangioma subglótico, destacando la rápida respuesta de los pacientes tratados.

(0.06MB).

Nuestros resultados con láser CO2 han mostrado una mejoría inicial en todos los pacientes, pero con tasas de recidiva altas, lo que también ha sido publicado por otros autores2. Luego, al utilizar los corticoides orales como primera línea de tratamiento, observamos la aparición de complicaciones3 (síndrome de Cushing).

Sin embargo, al comenzar a utilizar el propranolol de manera protocolizada en pacientes pediátricos con diagnóstico de hemangioma subglótico, nuestros pacientes dejaron de presentar estridor a los 3, 4 y 7 días de iniciado el tratamiento, pudiendo ser dados de alta para ser seguidos de forma ambulatoria. Esta rápida respuesta clínica a propranolol ha sido también observada por otros investigadores4. La baja incidencia de casos dificulta la realización de estudios con un alto número de sujetos y, aunque en nuestra experiencia se observan resultados alentadores, no se puede afirmar que el tratamiento con propranolol sea suficiente en todos los casos.

Hasta este momento el propranolol ha permitido un manejo efectivo y seguro, con un buen control de la enfermedad en los 3 casos tratados. Aunque no hemos observado efectos adversos en ninguno de ellos, debemos estar atentos a los posibles efectos adversos atribuibles a betabloqueantes como por ejemplo hipotensión, broncoespasmo e hipoglucemia, que pueden ser peligrosos en la población pediátrica.

Bibliografía
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Subglottic hemangioma treated with propranolol.
Eplasty, 14 (2014), pp. ic2

Los resultados de este artículo fueron comunicados en el 65 Congreso Nacional de la SEORL el 18 de octubre de 2014 en Madrid, bajo el título «Evolución y resultados del tratamiento de hemangiomas subglóticos».

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