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Sin antecedentes de inter&#233;s&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A la exploraci&#243;n f&#237;sica presentaba desplazamiento lateral derecho del cuello e hiperextensi&#243;n del mismo con limitaci&#243;n a la movilizaci&#243;n&#46; Palpaci&#243;n no dolorosa de ap&#243;fisis espinosas&#46; El resto de la exploraci&#243;n por &#243;rganos y aparatos normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En urgencias se realiz&#243; una radiograf&#237;a cervical que result&#243; normal&#44; hemograma apareciendo leucocitos de 13&#46;500&#47;ml &#40;neutr&#243;filos&#44; 40&#44;9 &#37;&#59; linfocitos&#44; 44&#44;7 &#37;&#59; monocitos&#44; 11&#44;7 &#37;&#59; bas&#243;filos&#44; 2 &#37;&#41; y VSG de 60 mm&#47;h&#44; con serie roja y plaquetaria normal&#46; Estudio bioqu&#237;mico sin alteraciones&#46; La prueba de la tuberculina fue negativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Ingres&#243; con el mismo tratamiento y collar&#237;n cervical por mantener la sospecha de origen muscular de su tort&#237;colis&#46; Se realizaron varias pruebas complementarias como TC craneal&#44; gammagraf&#237;a &#243;sea y ecograf&#237;a cervical con el objetivo de detectar&#44; entre otros procesos&#44; tumores intracraneales&#44; osteomielitis y masas cervicales&#44; que terminaron por descartarse&#46; Posteriormente se realiz&#243; una RM craneal y cervical&#44; presentando un proceso inflamatorio a nivel atlantoaxoideo y periodontoideo compatible con espondilitis atloaxoidea &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Ante un posible origen infeccioso&#44; se inici&#243; el tratamiento antibi&#243;tico con cefotaxima y cloxacilina con mejor&#237;a cl&#237;nica progresiva&#46; Se incluy&#243; perfil reumatol&#243;gico&#44; que fue negativo&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v63n03-13078476fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 1&#46;</span><span class="elsevierStyleItalic">RM cervical secuencia T1 con Gadolinio&#46; Se&#241;al hiperintensa en regi&#243;n atloaxoidea y periodontoidea compatible con proceso inflamatorio e hipercaptaci&#243;n lineal en espacio retrofar&#237;ngeo&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara">Se dio de alta en tratamiento con cefuroxima y RM cervical de control a los 10 d&#237;as&#44; apreci&#225;ndose inflamaci&#243;n residual a nivel de C1 con recuperaci&#243;n cl&#237;nica completa&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Dentro del diagn&#243;stico diferencial de la tort&#237;colis existen m&#250;ltiples y variadas enfermedades&#44; incluy&#233;ndose el grupo de tort&#237;colis inflamatorias craneocervicales&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Las distintas entidades que forman este grupo &#40;procesos inflamatorios a nivel del &#225;rea ORL&#44; espondilodiscitis&#44; osteomielitis&#44; celulitis&#44; miositis y meningitis&#41; suelen asociar s&#237;ntomas como fiebre&#44; odinofagia&#44; otalgia&#44; cefalea o signos men&#237;ngeos&#44; ausentes en nuestro paciente suponiendo una limitaci&#243;n importante para determinar el origen del cuadro&#46; Son pocos los casos registrados en la literatura m&#233;dica de espondilitis atlantoaxoidea en pediatr&#237;a y los recogidos hacen referencia a enfermedades como tuberculosis&#44; artritis cr&#243;nica juvenil &#40;ACJ&#41; y osteomielitis&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La tuberculosis atlantoaxoidea es bastante rara <span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span>&#44; y se suele diagnosticar m&#225;s en adultos &#40;20-69 a&#241;os&#41;&#44; habitualmente secundaria a un foco primario pulmonar <span class="elsevierStyleSup">4</span>&#44; con riesgo de compresi&#243;n a nivel del bulbo raqu&#237;deo y m&#233;dula espinal&#44; por lo que el diagn&#243;stico y el tratamiento precoz son cruciales&#46; En nuestro paciente no se lleg&#243; a este diagn&#243;stico por ausencia de antecedentes epidemiol&#243;gicos de riesgo&#44; la prueba de tuberculina fue negativa y respondi&#243; de forma excelente al tratamiento antibi&#243;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los pacientes con ACJ raramente presentan afectaci&#243;n exclusiva de la columna cervical&#44; lo cual sugiere un problema intercurrente&#44; como fractura o infecci&#243;n vertebral <span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; Estudios recientes establecen una frecuencia cada vez mayor de cervicopat&#237;a&#44; encontr&#225;ndose en un 60 &#37; de los casos hallazgos indicativos de inflamaci&#243;n <span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Nuestro paciente presentaba la tort&#237;colis como &#250;nica sintomatolog&#237;a&#44; y aunque se ha publicado alg&#250;n caso de inicio de ACJ &#250;nicamente con este s&#237;ntoma <span class="elsevierStyleSup"> 7</span>&#44; el perfil reumatol&#243;gico fue negativo y posteriormente no tuvo otra sintomatolog&#237;a adicional&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por &#250;ltimo&#44; la osteomielitis vertebral se manifiesta habitualmente con fiebre&#44; afectaci&#243;n del estado general y focalidad neurol&#243;gica junto con alteraciones anal&#237;ticas&#44; hallazgos ausentes en nuestro caso&#46; Generalmente se da en ni&#241;os mayores y las pruebas de imagen como la gammagraf&#237;a muestran signos inflamatorios en forma de se&#241;al hipercaptante&#44; hecho que no se pudo demostrar&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En consecuencia&#44; creemos que el diagn&#243;stico m&#225;s probable es el de una espondilitis atlantoaxoidea de probable causa infecciosa&#44; en funci&#243;n de los hallazgos de la RM junto a la buena respuesta al tratamiento antibi&#243;tico emp&#237;rico&#44; instaurado con la intenci&#243;n de cubrir los microorganismos m&#225;s habituales en estos casos como son <span class="elsevierStyleItalic">Staphylococcus aureus&#44; Streptococcus</span> y enterobacterias en general&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En ocasiones sucede que&#44; a pesar del tratamiento adecuado de la enfermedad subyacente&#44; el proceso de tort&#237;colis persiste&#46; En estos casos hay que descartar que se haya producido una subluxaci&#243;n atloaxoidea no traum&#225;tica&#44; cuadro conocido como s&#237;ndrome de Grisel <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; En la bibliograf&#237;a se recogen adem&#225;s otras complicaciones como absceso retrofar&#237;ngeo&#44; absceso paravertebral&#44; cifosis&#44; escoliosis y recidiva del cuadro cl&#237;nico <span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span>&#46;</p>"
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Vol. 63. Núm. 3.
Páginas 270-271 (septiembre 2005)
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Espondilitis atlantoaxoidea. Una causa infrecuente de tortícolis
Atloaxoid spondylitis. An infrequent cause of torticollis
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I. Marín Valenciaa, JJ. García Garcíaa, W. Fasheh Youssefa, JL. Frías Riub, C. Luaces Cubellsa
a Sección de Urgencias. Servicio de Pediatría. Unidad Integrada Hospital Sant Joan de Déu-Clínic. Universidad de Barcelona. España.
b Servicio de Ortopedia y Traumatología. Unidad Integrada Hospital Sant Joan de Déu-Clínic. Universidad de Barcelona. España.
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La tortícolis es una contractura involuntaria unilateral del esternocleidomastoideo y musculatura posterior del cuello que causa la inclinación de la cabeza hacia un lado, con rotación y desviación del mentón al lado contrario. En la literatura médica se han descrito más de 80 posibles causas de tortícolis 1, incluyendo desde cuadros banales hasta procesos graves como los tumores intracraneales. El objetivo de este trabajo es presentar un caso de tortícolis adquirida por proceso inflamatorio a nivel atlantoaxoideo.

Paciente de 16 meses traído en varias ocasiones a urgencias por desviación lateral derecha del cuello de 10 días de evolución, sin fiebre ni otra sintomatología. En tratamiento con analgésicos y antiinflamatorios por sospecha previa de contractura muscular. Sin antecedentes de interés.

A la exploración física presentaba desplazamiento lateral derecho del cuello e hiperextensión del mismo con limitación a la movilización. Palpación no dolorosa de apófisis espinosas. El resto de la exploración por órganos y aparatos normal.

En urgencias se realizó una radiografía cervical que resultó normal, hemograma apareciendo leucocitos de 13.500/ml (neutrófilos, 40,9 %; linfocitos, 44,7 %; monocitos, 11,7 %; basófilos, 2 %) y VSG de 60 mm/h, con serie roja y plaquetaria normal. Estudio bioquímico sin alteraciones. La prueba de la tuberculina fue negativa.

Ingresó con el mismo tratamiento y collarín cervical por mantener la sospecha de origen muscular de su tortícolis. Se realizaron varias pruebas complementarias como TC craneal, gammagrafía ósea y ecografía cervical con el objetivo de detectar, entre otros procesos, tumores intracraneales, osteomielitis y masas cervicales, que terminaron por descartarse. Posteriormente se realizó una RM craneal y cervical, presentando un proceso inflamatorio a nivel atlantoaxoideo y periodontoideo compatible con espondilitis atloaxoidea (fig. 1). Ante un posible origen infeccioso, se inició el tratamiento antibiótico con cefotaxima y cloxacilina con mejoría clínica progresiva. Se incluyó perfil reumatológico, que fue negativo.

Figura 1.RM cervical secuencia T1 con Gadolinio. Señal hiperintensa en región atloaxoidea y periodontoidea compatible con proceso inflamatorio e hipercaptación lineal en espacio retrofaríngeo.

Se dio de alta en tratamiento con cefuroxima y RM cervical de control a los 10 días, apreciándose inflamación residual a nivel de C1 con recuperación clínica completa.

Dentro del diagnóstico diferencial de la tortícolis existen múltiples y variadas enfermedades, incluyéndose el grupo de tortícolis inflamatorias craneocervicales.

Las distintas entidades que forman este grupo (procesos inflamatorios a nivel del área ORL, espondilodiscitis, osteomielitis, celulitis, miositis y meningitis) suelen asociar síntomas como fiebre, odinofagia, otalgia, cefalea o signos meníngeos, ausentes en nuestro paciente suponiendo una limitación importante para determinar el origen del cuadro. Son pocos los casos registrados en la literatura médica de espondilitis atlantoaxoidea en pediatría y los recogidos hacen referencia a enfermedades como tuberculosis, artritis crónica juvenil (ACJ) y osteomielitis.

La tuberculosis atlantoaxoidea es bastante rara 2,3, y se suele diagnosticar más en adultos (20-69 años), habitualmente secundaria a un foco primario pulmonar 4, con riesgo de compresión a nivel del bulbo raquídeo y médula espinal, por lo que el diagnóstico y el tratamiento precoz son cruciales. En nuestro paciente no se llegó a este diagnóstico por ausencia de antecedentes epidemiológicos de riesgo, la prueba de tuberculina fue negativa y respondió de forma excelente al tratamiento antibiótico.

Los pacientes con ACJ raramente presentan afectación exclusiva de la columna cervical, lo cual sugiere un problema intercurrente, como fractura o infección vertebral 5. Estudios recientes establecen una frecuencia cada vez mayor de cervicopatía, encontrándose en un 60 % de los casos hallazgos indicativos de inflamación 6.

Nuestro paciente presentaba la tortícolis como única sintomatología, y aunque se ha publicado algún caso de inicio de ACJ únicamente con este síntoma 7, el perfil reumatológico fue negativo y posteriormente no tuvo otra sintomatología adicional.

Por último, la osteomielitis vertebral se manifiesta habitualmente con fiebre, afectación del estado general y focalidad neurológica junto con alteraciones analíticas, hallazgos ausentes en nuestro caso. Generalmente se da en niños mayores y las pruebas de imagen como la gammagrafía muestran signos inflamatorios en forma de señal hipercaptante, hecho que no se pudo demostrar.

En consecuencia, creemos que el diagnóstico más probable es el de una espondilitis atlantoaxoidea de probable causa infecciosa, en función de los hallazgos de la RM junto a la buena respuesta al tratamiento antibiótico empírico, instaurado con la intención de cubrir los microorganismos más habituales en estos casos como son Staphylococcus aureus, Streptococcus y enterobacterias en general.

En ocasiones sucede que, a pesar del tratamiento adecuado de la enfermedad subyacente, el proceso de tortícolis persiste. En estos casos hay que descartar que se haya producido una subluxación atloaxoidea no traumática, cuadro conocido como síndrome de Grisel 1. En la bibliografía se recogen además otras complicaciones como absceso retrofaríngeo, absceso paravertebral, cifosis, escoliosis y recidiva del cuadro clínico 8,9.

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