El ductus arterioso persistente (DAP) es frecuente en prematuros. Su cierre quirúrgico puede causar parálisis de cuerda vocal izquierda (PCVI) por lesión del recurrente.
Material y métodosEstudio retrospectivo de prematuros con DAP de nuestro centro entre 1999-2013. Revisamos sus características y complicaciones de tratamiento. En los pacientes intervenidos se realizó una encuesta sobre síntomas relacionados con PCVI y se ofertó realizar una laringoscopia.
ResultadosRevisamos 88 pacientes diagnosticados de DAP en el período de estudio. Doce (13,64%) precisaron cirugía, los de menor edad gestacional y peso al nacer, teniendo mayor necesidad de ventilación mecánica e incidencia de parálisis diafragmática, displasia broncopulmonar y hemorragia intraventricular. El 33,3% (3/9) de los pacientes intervenidos tuvieron PCVI, presentando disfonía todos ellos (100 vs 16,7%, p=0,05).
DiscusiónLa PCVI es una complicación frecuente de la cirugía del DAP. Serían necesarios más estudios que aclaren sus factores de riesgo y consecuencias a corto y largo plazo.
Patent ductus arteriosus (PDA) is a common problem in preterm newborns. Left vocal cord paralysis (LVCP) can complicate surgical closure if the recurrent nerve is damaged.
Materials and MethodsA retrospective case series study was conducted on preterm babies diagnosed with PDA in our unit from 1999 to 2013. Their clinical features and treatment complications were reviewed. In those patients that received surgical treatment a telephone questionnaire on the symptoms of LVCP symptoms was completed, and laryncoscopy examination offered.
ResultsA total of 88 subjects diagnosed with PDA were found, of whom 13.64% (12/88) needed surgery. These patients had a lower gestational age and birth weight. They required mechanical ventilation more frequently, and they had more complications such as, diaphragmatic paralysis, bronchopulmonary dysplasia and intraventricular hemorrhage. One third (3/9) of the surgically treated patients had LVCP, and all of them had dysphonia (100% vs. 16.7%, p=.05).
DiscussionLVCP is a common complication of PDA surgery. Further studies are needed to determine its risk factors and its short and long-term consequences.
El ductus arterioso persistente (DAP) es frecuente en los neonatos prematuros (55% en <1.000gr al nacimiento) y se relaciona con numerosas morbilidades (displasia broncopulmonar, hemorragia intraventricular, enterocolitis necrosante…)1,2. Sin embargo, todavía existen controversias en cuanto a su tratamiento3 y pocos estudios evalúan los efectos a largo plazo tanto de las distintas opciones terapéuticas como del propio ductus. El tratamiento farmacológico es generalmente de primera elección, reservando la cirugía si este fracasa o está contraindicado. La ligadura quirúrgica produce el cierre definitivo del ductus y clásicamente se ha considerado una técnica segura, pero lleva asociadas morbilidades como inestabilidad hemodinámica4,5, aumento del riesgo de neumotórax, escoliosis, retinopatía6… Entre sus posibles complicaciones se encuentra la lesión del nervio recurrente izquierdo, que resulta en una parálisis de la cuerda vocal izquierda (PCVI).
Material y métodosSe revisaron los historiales de los <37 semanas ingresados en nuestro centro con el diagnóstico de DAP entre octubre de 1999 y enero de 2013, recogiéndose datos relativos a edad gestacional, sexo, peso, eventos adversos, características y tratamiento del ductus y datos clínicos sugestivos de PCVI. Mediante encuesta telefónica, se obtuvo información acerca de la fonación, alimentación y función pulmonar de los pacientes intervenidos y se les ofertó la realización de laringoscopia con fibroscopio flexible por parte de un otorrinolaringólogo. Si realizaron laringoscopia, los padres otorgaron su consentimiento informado.
Se efectuó análisis estadístico (sistema GN-PSPP) comparando los pacientes intervenidos y los que no, y entre los intervenidos, los diagnosticados de PCVI y los que no. Se utilizó el test de chi-cuadrado para la comparación de frecuencias y la t-student para comparación de medias de valores numéricos.
ResultadosDe los 4.337 prematuros ingresados en nuestro centro durante el período de estudio, 88 fueron diagnosticados de DAP. Sus características se resumen en la tabla 1. La edad media de diagnóstico fue de 10,22±16,35 días. El 40,47% recibió tratamiento conservador (restricción hídrica, furosemida y cambio de parámetros ventilatorios) y el 54,76% farmacológico con inhibidores de la ciclooxigenasa. En un 8,7% de los casos se interrumpió el tratamiento farmacológico por complicaciones (todos ellos, insuficiencia renal transitoria).
Características de los pacientes diagnosticados de DAP, intervenidos y no intervenidos
Total DAP | Intervenidos | No intervenidos | Significación estadística | |
Número de pacientes | 88 | 12 | 76 | --- |
Edad gestacional | 29±3 | 26,8±1,79 | 29,89±3 | p=0,001 |
Peso al nacimiento | 1.235±453 | 942±229 | 1.281±463 | p=0,02 |
Sexo femenino | 43,18% | 75% | 38,2% | p=0,02 |
Plaquetas al ingreso | 225.126±81.733 | 206.750±88.211 | 228.066±80.891 | ns |
Maduración pulmonar | 68,8% | 62,5% | 69,6% | ns |
Factores de riesgo infeccioso | 35,5% | 55,6% | 32,8% | ns |
Inestabilidad cardiovascular | 27,27% | 100% | 18,7% | p<0,001 |
Porcentaje de pacientes que precisaron SNG y duración (días) | 97%52,4±35,8 | 91,7%59,9±35,8 | 98,2%49±36,1 | p=0,04ns |
Tratamiento RGE | 11,77% | 50% | 9,2% | p<0,001 |
Necesidad de intubación | 72,73% | 100% | 68,4% | p=0,02 |
Días de intubación | 9,07±12,16 | 16,09±15,23 | 7,53±10,96 | p=0,03 |
Días de VM no invasiva | 9,76±10,34 | 18,25±13,29 | 8,14±8,93 | p=0,001 |
Displasia broncopulmonar | 17,05% | 45,5% | 11,8% | p=0,001 |
Sospecha clínica y/o RX de aspiración | 2,27% | 16,7% | 0% | p<0,001 |
NoGrado IGrado IIGrado IIIGrado IV | 75%11,36%6,82%3,41%2,27% | 16,7%41,7%16,7%25%0% | 85,3%6,7%5,3%0%2,7% | p<0,001 |
Parálisis diafragmática | 1,14% | 8,3% | 0% | p=0,01 |
Neumotórax | 5,68% | 16,7% | 0% | ns |
Derrame pleural | 0% | 0% | 0% | ns |
Duración ingreso | 56,15±32,09 | 77,08±37,75 | 53,20±30,11 | p=0,02 |
Días al diagnóstico de DAP | 10,22±16,35 | 5,58±4,58 | 11,06±17,57 | ns |
ϕ cavo pulmonarAI/Ao | 2,11±0,591,67±0,30 | 1,93±0,941,87±0,37 | 2,17±0,421,6±0,23 | nsp=0,01 |
TotalIbuprofenoIndometacinaN.° ciclos | 54,76%84,78%15,22%0,96±0,6 | 66,7%100%0%0,92±0,79 | 50%82,1%20,5%0,99±0,50 | nsnsnsns |
- Fallo tto médico- Aumento HIV- Dependencia VM- Inestabilidad hemodinámica- Alteraciones flujo renal y/o cerebral | 33,3%25%8,3%16,7%8,3% | |||
Mortalidad | 15,91% | 25% | 14,47% | ns |
AI/Ao: relación entre diámetro de aurícula izquierda y aorta; HIV: hemorragia intraventricular; Ns: no significativo; RGE: reflujo gastroesofágico; SNG: sonda nasogástrica; VM: ventilación mecánica.
El 13,64% de los pacientes precisaron cirugía; en todos ellos se empleó un clip metálico. Al realizar la intervención, la edad media era 17,4±11 días y el peso 973,6±203,7 gramos.
Comparando los intervenidos de DAP con los no intervenidos (tabla 1), se encontraron diferencias significativas en cuanto a edad gestacional, peso al nacimiento, sexo, relación AI/Ao, necesidad y tiempo de intubación y tiempo de ventilación no invasiva, necesidad de sonda nasogástrica y de tratamiento para el reflujo gastroesofágico. También fueron más frecuentes en los pacientes intervenidos la parálisis diafragmática, la displasia broncopulmonar, la hemorragia intraventricular, los datos sugestivos de broncoaspiración y la presencia de inestabilidad hemodinámica definida por la necesidad de soporte vasoactivo.
En ninguno de los pacientes intervenidos se realizó estudio de las cuerdas vocales antes de la cirugía. De los 12 pacientes intervenidos, 3 fueron éxitus. En uno de ellos, durante la cirugía se produjo un desgarro ductal, realizándose cierre rápido con clip en el que se incluyó el nervio recurrente. No se pudo realizar laringoscopia en el postoperatorio debido a su inestabilidad hemodinámica, falleciendo en las primeras 24 horas tras la cirugía.
De los 9 pacientes vivos actualmente (edad media actual 4,9±2,7 años), 3 presentaron en el postoperatorio llanto disfónico, junto con estridor uno de ellos, por lo que se les realizó laringoscopia y se diagnosticaron de PCVI. Con 2 de ellos no se pudo contactar; en el tercero, se repitió la laringoscopia en el momento actual, persistiendo la PCVI. Este paciente ha precisado hospitalización por problemas respiratorios y de alimentación y mal progreso ponderal durante el período de lactante y continúa presentando disfonía y asma.
De los 6 pacientes asintomáticos a quienes no se realizó laringoscopia en el período neonatal, 2 rechazaron realizarla en la actualidad. De los 4 que aceptaron realizarla, 3 presentan movilidad normal de las cuerdas vocales. En el cuarto caso se diagnosticó una paresia de cuerda vocal derecha; se trata de un paciente con evolución tórpida en el período neonatal y con secuelas neurológicas (tabla 2).
Resumen de los pacientes diagnosticados de PCVI tras cirugía de DAP
Paciente 1 | Paciente 2 | Paciente 3 | Paciente 4 | |
Diagnóstico | PCVI | PCVI | PCVI | Paresia derecha |
Edad gestacional | 25+3 | 28 | 29 | 27 |
Peso RN (gr) | 760 | 1.270 | 1.380 | 750 |
Diagnóstico DAP (días de vida) | 10 | 6 | 2 | 1 |
Días de vida en la cirugía | 24 | 34 | 11 | 8 |
Peso en la cirugía | 870 | 1.140 | 1.280 | 678 |
Síntomas inmediatos pos cirugía | Llanto disfónico | Disfonía, crisis de cianosis | Disfonía, estridor | Asintomática |
Laringoscopia en período neonatal | Sí | Sí | Sí | No |
Síntomas evolutivos | Pérdida de seguimiento | Mal progreso ponderal. Pérdida de seguimiento | Ingreso por neumonía, RGE, hiperreactividad bronquial, problemas con la alimentación, mal progreso ponderal. Disfonía persistente | Problemas con la alimentación, necesidad de gastrostomía, msl progreso ponderal. Presenta también secuelas neurológicas y diparesia espástica |
Laringoscopia en el estudio actual | No | No | Persistencia de la PCVI | Paresia cuerda vocal derecha |
Edad actual | 6 años | 7 años | 9 años | 3 años |
Por tanto, la incidencia de PCVI en pacientes operados de DAP en nuestro estudio es del 33,3% (3/9). Si incluimos los éxitus, dado que no se realizó laringoscopia a ninguno pero que en uno de ellos se evidenció lesión del recurrente durante la cirugía, la incidencia sería también del 33,3% (4/12). No se incluye la paciente diagnosticada de paresia de cuerda vocal derecha dado que dicha patología no tiene relación con la cirugía del DAP.
Los pacientes diagnosticados de PCVI presentaron problemas respiratorios, alimenticios, mal progreso ponderal y episodios de cianosis y aspiración, pero dichos síntomas se presentaron también en los pacientes no diagnosticados de PCVI (tabla 3), sin existir diferencias significativas entre ambos grupos excepto en la presencia de disfonía (100 vs 16,7%, p=0,05).
Características de los pacientes intervenidos de DAP diagnosticados o no de PCVI
Con PCVI | Sin PVCI | Significación estadística | |
Número de pacientes | 3 | 9 | ---- |
Edad gestacional | 27,48±1,83 | 26,65±0,62 | No significativo |
Peso RN | 1.136,67±330,81 | 915±106,72 | No significativo |
Sexo femenino | 100% | 83,3% | No significativo |
Plaquetas al ingreso | 206.000±90.266 | 218.000±112.673 | No significativo |
Displasia broncopulmonar | 45,5% | 11,8% | No significativo |
HIVa | 33,3% | 16,7% | No significativo |
Parálisis diafragmática | 0% | 16,7% | No significativo |
Neumotórax | 0% | 16,7% | No significativo |
Estancia hospitalaria | 87,33±20,6 | 97±20,67 | No significativo |
Días al diagnóstico de DAP | 6±4 | 5,67±5,85 | No significativo |
Días de vida en la cirugía | 23±11,53 | 18±11,61 | No significativo |
Peso en la cirugía | 1.096±208,41 | 924,33±210,29 | No significativo |
Días intubación | 7,67±5,69 | 13,17±14,25 | No significativo |
Días ventilación no invasiva | 15,67±12,34 | 23,5±8,53 | No significativo |
Ventilación mecánica poscirugía (días) | 2,33±0,58 | 8,33±7,09 | No significativo |
Ventilación no invasiva poscirugía (días) | 4,5±6,36 | 22,17±15,66 | No significativo |
Porcentaje y tiempo (días) de SNG | 42,9%/72,33±15,7 | 57,1%/76,5±22,88 | No significativo |
Tratamiento RGEb | 33,3% | 83,3% | No significativo |
Sospecha clínica y/o RX de aspiraciónc | 0% | 33,3% | No significativo |
Estridor | 33,3% | 16,7% | No significativo |
Disfonía | 100% | 16,7% | p=0,05 |
Episodios de cianosis | 66,7% | 16,7% | No significativo |
Ingresos por problemas respiratorios | 33,3% | 33,3% | No significativo |
Asma de esfuerzo | 33,3% | 0% | No significativo |
Lactante sibilante recurrente | 0% | 16,7% | No significativo |
Sospecha de aspiraciónd | 0% | 33,3% | No significativo |
Problemas alimentación | 33,3% | 40% | No significativo |
Mal progreso ponderal | 66,7% | 80% | No significativo |
Nuestra población de pacientes con DAP es comparable a la de otras series. Un 13,64% (12/88) precisaron cirugía. Como era esperable, los pacientes intervenidos fueron de menor peso y edad gestacional, presentaron más problemas respiratorios y de alimentación y mayor tasa de complicaciones.
La anatomía del nervio recurrente hace que sea fácilmente lesionable durante la cirugía cardíaca. Su lesión conduce a una PCVI, que en niños puede provocar estridor, llanto o voz débiles, dificultades para la alimentación o aspiración7. El estridor es su síntoma más frecuente, especialmente en las formas bilaterales, mientras que la disfonía y los problemas de alimentación son más frecuentes en las unilaterales7. En nuestra serie, únicamente un paciente presentaba estridor, mientras que la disfonía estaba presente en los 3 pacientes diagnosticados de PCVI.
La incidencia de PCVI tras la cirugía del DAP no está bien establecida, variando en los diferentes estudios entre 5,2-64%8–14. Además el riesgo aumenta en los <1.000gr, alcanzando un 40-67%12,13,15. La incidencia en nuestra serie, de un 33,3%, es acorde con los estudios más recientes.
Los distintos estudios demuestran la relación de la PCVI con mayor duración de la ventilación mecánica10, mayor incidencia de displasia broncopulmonar, hiperreactividad bronquial12, problemas con la alimentación12,13,15 y aspiración13,16. Algunos de estos síntomas persisten a largo plazo, especialmente problemas de fonación y obstrucción de vía aérea durante el ejercicio14. En nuestro estudio, los pacientes con PCVI no presentaban diferencias significativas en dichos síntomas con respecto a los que no presentaban PCVI, probablemente por el pequeño tamaño muestral. Varios estudios10,13,16 evidencian que existen casos asintomáticos, por lo que la incidencia probablemente esté infraestimada y por tanto estaría justificada la realización de laringoscopia a todos estos pacientes. En nuestro estudio todos los pacientes con PCVI presentaron disfonía; sin embargo, no se realizó estudio en el período neonatal a los pacientes asintomáticos. Además dadas la edad actual y la diferencia de tiempo transcurrido entre la cirugía y la laringoscopia, es posible que no se hayan detectado casos asintomáticos si estos presentaron recuperación espontánea.
Hemos detectado también un caso de paresia de cuerda vocal derecha y por tanto sin relación causal con la cirugía del DAP. Debemos recordar que estos pacientes presentan otras causas de parálisis de cuerda vocal (intubaciones repetidas, patología de SNC…), por lo que para conocer su verdadera incidencia sería necesario realizar laringoscopia previa a la cirugía; sin embargo la inestabilidad hemodinámica de estos pacientes puede imposibilitar dicho estudio.
Los distintos tratamientos disponibles para la PCVI (terapia vocal, cirugía)17 son escasamente aplicables en el período neonatal. Sin embargo, la detección de la PCVI permitiría adoptar precozmente otras medidas (sonda nasogástrica, espesar las tomas, gastrostomía…) así como evitar tratamientos innecesarios por atribuir los síntomas a otras causas. También permitiría asegurar el seguimiento de estos pacientes en un otorrinolaringólogo especializado que valore su evolución y posibles tratamientos futuros y el inicio precoz de la terapia vocal.
Como conclusión, resaltar que la PCVI es una complicación frecuente de la cirugía del DAP, cuya incidencia exacta y cuyas consecuencias a corto y largo plazo no son bien conocidas. Sería necesario realizar más estudios que clarifiquen estos aspectos para decidir el tratamiento adecuado del DAP. Sería recomendable realizar laringoscopia pre y postoperatoria en estos pacientes si la situación clínica lo permite.
Conflicto de interesesLos autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.