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aunque la mayor&#237;a de los casos son detectados en personas menores de 20 a&#241;os <span class="elsevierStyleSup"> 1&#44;6</span>&#44; de manera que la mitad de los casos publicados corresponden a ni&#241;os <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; Es m&#225;s frecuente en el sexo masculino&#44; con una relaci&#243;n 15&#58;1&#44; aunque esto puede no ser exacto debido a su m&#225;s f&#225;cil detecci&#243;n&#44; dado que su g&#243;nada es accesible a la exploraci&#243;n f&#237;sica directa <span class="elsevierStyleSup">2&#44;6&#44;8</span>&#46; Su localizaci&#243;n pr&#225;cticamente siempre es izquierda en el var&#243;n <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Caso cl&#237;nico</span></p><p class="elsevierStylePara">Un ni&#241;o de 3 a&#241;os sin antecedentes personales ni familiares de inter&#233;s presenta una tumoraci&#243;n intraescrotal izquierda&#44; asintom&#225;tica&#44; detectada por su pediatra en un examen f&#237;sico rutinario&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica evidencia test&#237;culos intraescrotales&#44; de tama&#241;o y consistencia normal&#44; y una tumoraci&#243;n redondeada de 1 cm de di&#225;metro&#44; por encima del test&#237;culo izquierdo&#44; bien delimitada&#44; m&#243;vil&#44; no dolorosa a la palpaci&#243;n y de consistencia similar al test&#237;culo&#46; El resto de la exploraci&#243;n f&#237;sica no detecta hallazgos patol&#243;gicos&#46; Se realiza una ecograf&#237;a y una eco-Doppler testicular que muestra una masa intraescrotal izquierda&#44; extratesticular&#44; homog&#233;nea redondeada de ecogenicidad y vascularizaci&#243;n similar al test&#237;culo homolateral&#44; sugestiva de tejido espl&#233;nico ect&#243;pico &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; La ecograf&#237;a abdominal no detecta hallazgos patol&#243;gicos&#46; El hemograma&#44; la bioqu&#237;mica y la coagulaci&#243;n son normales&#46; Se indica la realizaci&#243;n de intervenci&#243;n quir&#250;rgica para confirmar la sospecha diagn&#243;stica&#44; encontr&#225;ndose una tumoraci&#243;n extratesticular&#44; encapsulada&#44; unida al polo superior del test&#237;culo izquierdo por un ped&#237;culo vascular &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; No se observa cord&#243;n o banda de tejido unida a la tumoraci&#243;n que se dirija y penetre a la altura del orificio inguinal externo&#46; No existe persistencia del conducto peritoneo vaginal y el aspecto macrosc&#243;pico del test&#237;culo y epid&#237;dimo izquierdo es normal&#46; Se realiza la ex&#233;resis de la masa en su totalidad&#46; La recuperaci&#243;n ocurre sin incidencias&#44; y se le da el alta al ni&#241;o a las 24 h del procedimiento&#46; El estudio anatomopatol&#243;gico de la tumoraci&#243;n confirma la sospecha diagn&#243;stica de tejido espl&#233;nico ect&#243;pico&#59; se trata de una fusi&#243;n esplenogonadal discontinua&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v64n03-13085518fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Figura 1&#46;</span><span class="elsevierStyleItalic"> Ecograf&#237;a y eco-Doppler&#58; masa intraescrotal y extratesticular de ecogenicidad y vascularizaci&#243;n similar al test&#237;culo&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v64n03-13085518fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Figura 2&#46;</span><span class="elsevierStyleItalic"> Imagen operatoria&#58; tejido espl&#233;nico ect&#243;pico unido al polo superior del test&#237;culo&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Discusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">Se describen dos formas de FEG&#44; continua y discontinua&#46; En la forma continua existe una cadena de tejido espl&#233;nico&#44; fibroconectivo o mixto entre el bazo y la g&#243;nada o derivados meson&#233;fricos como epid&#237;dimo&#44; vaso deferente o mesoovario <span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span>&#46; En la forma discontinua no existe esta uni&#243;n entre el tejido espl&#233;nico ect&#243;pico&#44; unido a la g&#243;nada o estructuras meson&#233;fricas&#44; y el bazo <span class="elsevierStyleSup">2&#44;8</span>&#46; Las dos formas ocurren con igual frecuencia <span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;8</span>&#46; Alrededor del 20-30 &#37; de los casos de tipo continuo asocian otras anomal&#237;as cong&#233;nitas&#44; como criptorquidia&#44; peromelia&#44; micrognatia&#44; hipoglosia&#44; defectos palatinos&#44; polimicrogiria&#44; craneosinostosis&#44; espina b&#237;fida&#44; defectos card&#237;acos&#44; hernia diafragm&#225;tica&#44; pulm&#243;n hipopl&#225;sico y anomal&#237;as anorrectales&#46; La criptorquidia es la anomal&#237;a m&#225;s frecuentemente asociada&#46; Las formas discontinuas raras veces se asocian a malformaciones cong&#233;nitas <span class="elsevierStyleSup">1&#44;3&#44;9&#44;12-14</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Cuando la FEG se asocia a peromelia se denomina s&#237;ndrome FEG-peromelia&#44; de presentaci&#243;n espor&#225;dica <span class="elsevierStyleSup">15</span> y que asocia en ocasiones graves defectos orofaciales&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> Embriol&#243;gicamente&#44; el bazo inicia su desarrollo en la quinta semana de gestaci&#243;n en el mesogastrio dorsal&#44; coincidiendo con el inicio del desarrollo de los miembros y de los procesos maxilares y mandibulares&#46; En alg&#250;n momento entre las semanas 5 y 8&#44; antes del inicio del descenso gonadal&#44; existe un per&#237;odo de tiempo en que el tejido espl&#233;nico se relaciona en proximidad con el tejido gonadal y conducto meson&#233;frico izquierdo&#44; de modo que&#44; aunque la causa de esta malformaci&#243;n es desconocida&#44; debe de actuar en este per&#237;odo cr&#237;tico <span class="elsevierStyleSup">9&#44;13</span>&#46; La teor&#237;a etiopatog&#233;nica m&#225;s ampliamente aceptada de la FEG es la de la simple adhesi&#243;n entre ambas estructuras&#44; superficie peritoneal del bazo y g&#243;nada o estructura meson&#233;frica <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; Algunos autores plantean que la patog&#233;nesis de la presencia de algunos defectos cong&#233;nitos asociados a la FEG se explicar&#237;a en funci&#243;n del momento de actuaci&#243;n de la lesi&#243;n teratog&#233;nica&#44; por ejemplo una disrupci&#243;n vascular&#44; de manera que si ocurre en un momento temprano del per&#237;odo cr&#237;tico provocar&#237;a la asociaci&#243;n de defectos <span class="elsevierStyleSup"> 14&#44;15</span>&#46; Recientemente se ha propuesto una nueva teor&#237;a sobre el origen de la fusi&#243;n esplenogonadal asociada a criptorquidia&#44; en la que un anormal desarrollo del ligamento suspensorio craneal del test&#237;culo originar&#237;a una falta de su involuci&#243;n con la consiguiente criptorquidia y colonizaci&#243;n del ligamento an&#243;malo por parte de c&#233;lulas espl&#233;nicas <span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La FEG generalmente se presenta como una tumoraci&#243;n escrotal izquierda que es detectada al explorar dicha regi&#243;n durante un examen rutinario o ante la sospecha de criptorquidia o hernia inguinal&#46; En ocasiones es un hallazgo accidental durante una intervenci&#243;n quir&#250;rgica&#44; en general por criptorquidia&#44; hernia inguinal o escroto agudo <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46; Como el tejido espl&#233;nico ect&#243;pico puede participar en cualquier proceso patol&#243;gico que afecte al bazo&#44; puede causar edema escrotal doloroso secundario a parotiditis&#44; malaria&#44; leucemia o mononucleosis <span class="elsevierStyleSup">2&#44;8</span>&#46; En alguna ocasi&#243;n se ha detectado por rotura traum&#225;tica del tejido espl&#233;nico ect&#243;pico <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; Se han descrito casos de obstrucci&#243;n intestinal causada por el cord&#243;n que une el bazo con el tejido espl&#233;nico ect&#243;pico&#44; que generalmente es transperitoneal <span class="elsevierStyleSup">10&#44;17</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Debido a su rareza&#44; el diagn&#243;stico de sospecha preoperatorio ha sido realizado en pocas ocasiones <span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46; Actualmente gracias a la ecograf&#237;a y eco-Doppler esta anomal&#237;a se diagnostica preoperatoriamente con mayor frecuencia <span class="elsevierStyleSup">17&#44;19</span>&#46; La ecograf&#237;a demuestra la localizaci&#243;n intraescrotal de una masa extratesticular homog&#233;nea&#44; bien encapsulada&#44; de igual ecogenicidad que el test&#237;culo normal <span class="elsevierStyleSup">18&#44;20</span>&#46; La demostraci&#243;n ecogr&#225;fica de la FEG continua consiste en un proceso tubular que conecta el polo superior del bazo&#44; hacia el canal inguinal&#44; hasta el polo superior del test&#237;culo izquierdo&#46; La tracci&#243;n del test&#237;culo genera movimientos en el polo superior del bazo que se ven en una ecograf&#237;a <span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46; Algunos autores han utilizado la gammagraf&#237;a para identificar el tejido espl&#233;nico ect&#243;pico <span class="elsevierStyleSup">12</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">No obstante&#44; el diagn&#243;stico definitivo no se puede realizar &#250;nicamente a partir de los hallazgos radiol&#243;gicos y la intervenci&#243;n quir&#250;rgica es necesaria para la confirmaci&#243;n histol&#243;gica del tejido espl&#233;nico y para descartar malignidad <span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46; La forma discontinua en ocasiones es dif&#237;cil de diferenciar del rabdomiosarcoma paratesticular&#44; de manera que se ha realizado orquidectom&#237;a innecesaria hasta en el 37 &#37; de los casos publicados de pacientes operados por esta patolog&#237;a&#44; ante la sospecha de neoplasia primaria del test&#237;culo <span class="elsevierStyleSup">2&#44;18&#44;20</span>&#46; La orquidectom&#237;a debe evitarse&#44; pues el tejido espl&#233;nico fusionado al test&#237;culo tiene c&#225;psula y se diseca sin dificultad de la albug&#237;nea&#44; y&#44; en caso de dudas&#44; ante la sospecha de malignidad&#44; debe realizarse un estudio histol&#243;gico intraoperatorio antes de proceder a extirpar la g&#243;nada <span class="elsevierStyleSup">20</span>&#46; Adem&#225;s&#44; existen casos de tumores testiculares malignos asociados a FEG &#40;seminoma anapl&#225;sico&#44; tumor testicular maligno combinado y tumor de c&#233;lulas germinales no seminomatoso&#41; descritos en la literatura m&#233;dica <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; Algunos autores plantean la b&#250;squeda de este tipo especial de bazo accesorio cuando la esplenectom&#237;a est&#233; indicada por una enfermedad que requiera extirpar todo el tejido espl&#233;nico <span class="elsevierStyleSup"> 10</span>&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Correspondencia&#58;</span> Dr&#46; Marcos Prada Arias&#46;<br></br> Rosal&#237;a de Castro&#44; 8&#44; 3&#46;&#186; 36201 Vigo&#46; Pontevedra&#46; Espa&#241;a&#46;<br></br> Correo electr&#243;nico&#58; <a href="mailto&#58;marcosprada&#64;hotmail&#46;com" class="elsevierStyleCrossRefs"> marcosprada&#64;hotmail&#46;com</a></p><p class="elsevierStylePara">Recibido en noviembre de 2005&#46;<br></br> Aceptado para publicaci&#243;n en diciembre de 2005&#46;</p>"
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Vol. 64. Núm. 3.
Páginas 277-279 (marzo 2006)
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Bazo ectópico supernumerario intraescrotal: fusión esplenogonadal discontinua
Supernumerary intrascrotal ectopic spleen: discontinuous splenogonadal fusion
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M. Prada Ariasa, JL. Vázquez Castelob, M. Montero Sáncheza, R. Muguerza Vellibrea, A. Rodríguez Costaa
a Servicios de Cirugía Pediátrica. Complejo Hospitalario Xeral-Cíes. Vigo. Pontevedra. España.
b Servicios de Radiología. Complejo Hospitalario Xeral-Cíes. Vigo. Pontevedra. España.
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La fusión esplenogonadal es una rara malformación congénita que resulta de la unión anómala de tejido esplénico con la gónada o derivados mesonéfricos durante el desarrollo embrionario. Se detecta fundamentalmente en varones y se describen dos formas, continua y discontinua. Presentamos el caso de un niño de 3 años con una masa escrotal asintomática sospechosa de fusión esplenogonadal discontinua en la ecografía Doppler realizada. La extirpación quirúrgica y el análisis histológico confirman el diagnóstico. La fusión esplenogonadal es una anomalía benigna que en ocasiones ha motivado una innecesaria orquidectomía ante la sospecha de un tumor maligno, por lo que es esencial incluirla dentro del diagnóstico diferencial de las masas escrotales en el niño.
Palabras clave:
Gónada
Bazo
Tejido ectópico
Niño
Splenogonadal fusion is a rare congenital malformation that results from abnormal connection of splenic tissue with the gonad or the mesonephric structures during embryonic development. It is usually detected in males and is classified into two types, continuous and discontinuous. We present the case of a 3-year-old boy with an asymptomatic scrotal mass that was suspicious for discontinuous splenogonadal fusion on Doppler ultrasonography. The diagnosis was confirmed by surgical excision and histological analysis. Splenogonadal fusion is a benign anomaly that has sometimes led to unnecessary orchidectomy because of suspicion that the mass represented a malignant tumor. Consequently, it is essential to include this malformation in the differential diagnosis of scrotal masses in children.
Keywords:
Gonad
Spleen
Ectopic tissue
Child
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Introducción

La fusión esplenogonadal (FEG) es una anomalía benigna rara, con unos 150 casos descritos en la literatura médica hasta el momento actual 1. Esta malformación es resultado de la unión del tejido esplénico con la gónada o, más raramente, con derivados mesonéfricos, durante el desarrollo embrionario 2,3.

Pommer en 1889, es el primero que describió esta anomalía 4, Putschar y Manion los que realizaron su primera revisión, en 1936, y la clasificaron en dos tipos o formas: continua y discontinua 5.

Puede ser diagnosticada a cualquier edad, aunque la mayoría de los casos son detectados en personas menores de 20 años 1,6, de manera que la mitad de los casos publicados corresponden a niños 7. Es más frecuente en el sexo masculino, con una relación 15:1, aunque esto puede no ser exacto debido a su más fácil detección, dado que su gónada es accesible a la exploración física directa 2,6,8. Su localización prácticamente siempre es izquierda en el varón 9.

Caso clínico

Un niño de 3 años sin antecedentes personales ni familiares de interés presenta una tumoración intraescrotal izquierda, asintomática, detectada por su pediatra en un examen físico rutinario. La exploración física evidencia testículos intraescrotales, de tamaño y consistencia normal, y una tumoración redondeada de 1 cm de diámetro, por encima del testículo izquierdo, bien delimitada, móvil, no dolorosa a la palpación y de consistencia similar al testículo. El resto de la exploración física no detecta hallazgos patológicos. Se realiza una ecografía y una eco-Doppler testicular que muestra una masa intraescrotal izquierda, extratesticular, homogénea redondeada de ecogenicidad y vascularización similar al testículo homolateral, sugestiva de tejido esplénico ectópico (fig. 1). La ecografía abdominal no detecta hallazgos patológicos. El hemograma, la bioquímica y la coagulación son normales. Se indica la realización de intervención quirúrgica para confirmar la sospecha diagnóstica, encontrándose una tumoración extratesticular, encapsulada, unida al polo superior del testículo izquierdo por un pedículo vascular (fig. 2). No se observa cordón o banda de tejido unida a la tumoración que se dirija y penetre a la altura del orificio inguinal externo. No existe persistencia del conducto peritoneo vaginal y el aspecto macroscópico del testículo y epidídimo izquierdo es normal. Se realiza la exéresis de la masa en su totalidad. La recuperación ocurre sin incidencias, y se le da el alta al niño a las 24 h del procedimiento. El estudio anatomopatológico de la tumoración confirma la sospecha diagnóstica de tejido esplénico ectópico; se trata de una fusión esplenogonadal discontinua.

Figura 1. Ecografía y eco-Doppler: masa intraescrotal y extratesticular de ecogenicidad y vascularización similar al testículo.

Figura 2. Imagen operatoria: tejido esplénico ectópico unido al polo superior del testículo.

Discusión

Se describen dos formas de FEG, continua y discontinua. En la forma continua existe una cadena de tejido esplénico, fibroconectivo o mixto entre el bazo y la gónada o derivados mesonéfricos como epidídimo, vaso deferente o mesoovario 10,11. En la forma discontinua no existe esta unión entre el tejido esplénico ectópico, unido a la gónada o estructuras mesonéfricas, y el bazo 2,8. Las dos formas ocurren con igual frecuencia 1,2,8. Alrededor del 20-30 % de los casos de tipo continuo asocian otras anomalías congénitas, como criptorquidia, peromelia, micrognatia, hipoglosia, defectos palatinos, polimicrogiria, craneosinostosis, espina bífida, defectos cardíacos, hernia diafragmática, pulmón hipoplásico y anomalías anorrectales. La criptorquidia es la anomalía más frecuentemente asociada. Las formas discontinuas raras veces se asocian a malformaciones congénitas 1,3,9,12-14.

Cuando la FEG se asocia a peromelia se denomina síndrome FEG-peromelia, de presentación esporádica 15 y que asocia en ocasiones graves defectos orofaciales.

Embriológicamente, el bazo inicia su desarrollo en la quinta semana de gestación en el mesogastrio dorsal, coincidiendo con el inicio del desarrollo de los miembros y de los procesos maxilares y mandibulares. En algún momento entre las semanas 5 y 8, antes del inicio del descenso gonadal, existe un período de tiempo en que el tejido esplénico se relaciona en proximidad con el tejido gonadal y conducto mesonéfrico izquierdo, de modo que, aunque la causa de esta malformación es desconocida, debe de actuar en este período crítico 9,13. La teoría etiopatogénica más ampliamente aceptada de la FEG es la de la simple adhesión entre ambas estructuras, superficie peritoneal del bazo y gónada o estructura mesonéfrica 7. Algunos autores plantean que la patogénesis de la presencia de algunos defectos congénitos asociados a la FEG se explicaría en función del momento de actuación de la lesión teratogénica, por ejemplo una disrupción vascular, de manera que si ocurre en un momento temprano del período crítico provocaría la asociación de defectos 14,15. Recientemente se ha propuesto una nueva teoría sobre el origen de la fusión esplenogonadal asociada a criptorquidia, en la que un anormal desarrollo del ligamento suspensorio craneal del testículo originaría una falta de su involución con la consiguiente criptorquidia y colonización del ligamento anómalo por parte de células esplénicas 16.

La FEG generalmente se presenta como una tumoración escrotal izquierda que es detectada al explorar dicha región durante un examen rutinario o ante la sospecha de criptorquidia o hernia inguinal. En ocasiones es un hallazgo accidental durante una intervención quirúrgica, en general por criptorquidia, hernia inguinal o escroto agudo 9. Como el tejido esplénico ectópico puede participar en cualquier proceso patológico que afecte al bazo, puede causar edema escrotal doloroso secundario a parotiditis, malaria, leucemia o mononucleosis 2,8. En alguna ocasión se ha detectado por rotura traumática del tejido esplénico ectópico 1. Se han descrito casos de obstrucción intestinal causada por el cordón que une el bazo con el tejido esplénico ectópico, que generalmente es transperitoneal 10,17.

Debido a su rareza, el diagnóstico de sospecha preoperatorio ha sido realizado en pocas ocasiones 18. Actualmente gracias a la ecografía y eco-Doppler esta anomalía se diagnostica preoperatoriamente con mayor frecuencia 17,19. La ecografía demuestra la localización intraescrotal de una masa extratesticular homogénea, bien encapsulada, de igual ecogenicidad que el testículo normal 18,20. La demostración ecográfica de la FEG continua consiste en un proceso tubular que conecta el polo superior del bazo, hacia el canal inguinal, hasta el polo superior del testículo izquierdo. La tracción del testículo genera movimientos en el polo superior del bazo que se ven en una ecografía 10. Algunos autores han utilizado la gammagrafía para identificar el tejido esplénico ectópico 12.

No obstante, el diagnóstico definitivo no se puede realizar únicamente a partir de los hallazgos radiológicos y la intervención quirúrgica es necesaria para la confirmación histológica del tejido esplénico y para descartar malignidad 18. La forma discontinua en ocasiones es difícil de diferenciar del rabdomiosarcoma paratesticular, de manera que se ha realizado orquidectomía innecesaria hasta en el 37 % de los casos publicados de pacientes operados por esta patología, ante la sospecha de neoplasia primaria del testículo 2,18,20. La orquidectomía debe evitarse, pues el tejido esplénico fusionado al testículo tiene cápsula y se diseca sin dificultad de la albugínea, y, en caso de dudas, ante la sospecha de malignidad, debe realizarse un estudio histológico intraoperatorio antes de proceder a extirpar la gónada 20. Además, existen casos de tumores testiculares malignos asociados a FEG (seminoma anaplásico, tumor testicular maligno combinado y tumor de células germinales no seminomatoso) descritos en la literatura médica 1. Algunos autores plantean la búsqueda de este tipo especial de bazo accesorio cuando la esplenectomía esté indicada por una enfermedad que requiera extirpar todo el tejido esplénico 10.


Correspondencia: Dr. Marcos Prada Arias.

Rosalía de Castro, 8, 3.º 36201 Vigo. Pontevedra. España.

Correo electrónico: marcosprada@hotmail.com

Recibido en noviembre de 2005.

Aceptado para publicación en diciembre de 2005.

Bibliografía
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