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En estos casos se recomienda el uso de antiagregación y corticosteroides sistémicos como primer escalón terapéutico y reservar la vincristina, ciclofosfamida, interferón-alfa u otros citostáticos para casos refractarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presentan 3 casos de HEK correspondientes a la casuística de la última década en un hospital terciario, uno de los cuales se trata de una paciente afecta de drepanocitosis, asociación actualmente no descrita.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Recién nacida a término (caso 1) con tumoración cervical congénita de coloración violácea, consistencia dura y extensión desde la zona retroauricular izquierda hasta el borde preauricular derecho (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). La RM confirma el diagnóstico de HEK (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Presenta trombocitopenia (25.000/dl) y elevación de D-dímeros (3.000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mcg/l), sugestivos de KMS asociado. Inicia tratamiento con metilprednisolona, antiagregación y vincristina, con mejoría transitoria. Posteriormente se produce un descenso de la cifra de plaquetas hasta 5.000/dl en el contexto de una enterocolitis necrotizante. Se decide asociar ciclofosfamida seguido de sirolimus por falta de respuesta, tras lo que se constata disminución paulatina del tamaño tumoral y normalización de parámetros analíticos. Se realizó resección quirúrgica a los 13 meses de vida. A los 22 meses de vida mantiene buena evolución sin recidiva.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Niña de 2 años (caso 2) consulta por la detección de una masa abdominal en el transcurso de un síndrome febril. La ecografía, RM y biopsia confirman el diagnóstico de HEK circunscrito a la musculatura de la pared abdominal derecha, inicialmente sin alteraciones analíticas sugestivas de KMS. Se inicia metilprednisona, pero ante falta de respuesta tras 3 semanas se sustituye por vincristina. Tras la quinta dosis se evidencia trombocitopenia (3.000/dl) y elevación de D-dímeros (12.400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mcg/l) compatible con KMS. Tras mejoría analítica se procede a la embolización intraarterial tumoral por radiología intervencionista con escasa respuesta. Dada la regular evolución se suspende vincristina y se inicia everolimus, logrando disminución del tamaño tumoral. Se procede a su resección a los 4 años de vida. Actualmente tiene 6 años y se encuentra libre de enfermedad.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Lactante de 7 meses (caso 3) afecta de drepanocitosis con hallazgo de masa en el miembro superior izquierdo de consistencia pétrea, adherida a planos profundos. Tras 3 meses de seguimiento con sospecha de crisis venooclusiva se produce aumento de tamaño, por lo que se realiza biopsia que confirma el diagnóstico de HEK. A pesar de la normalidad analítica inicial, presenta en ese momento trombocitopenia brusca (26.000/dl) y elevación de D-dímeros (4.430<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mcg/l), lo que sugiere KMS. Se inicia tratamiento con vincristina, apreciando disminución del tamaño tumoral y normalización analítica. Tras la séptima dosis sufre un deterioro brusco y acude a urgencias en situación de parada cardiorrespiratoria. Presenta marcada esplenomegalia que sugiere un secuestro esplénico secundario a su enfermedad de base. Tras fracaso de las maniobras de RCP avanzada se certifica el exitus de la paciente.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los casos expuestos se constata el manejo tan dispar de esta enfermedad. Además, dada la escasa incidencia, la literatura se resume a serie de casos clínicos. Por tanto, se pone de manifiesto la necesidad de pautas actualizadas que incluyan nuevas alternativas de tratamiento. Los corticosteroides no han sido evaluados en ensayos clínicos y la mayoría de publicaciones reportan respuesta parcial o inefectiva en monoterapia. La embolización tumoral selectiva parece producir una mejoría transitoria en el tamaño tumoral y en la cifra de plaquetas, por lo que podría indicarse en caso de situaciones graves como complemento al tratamiento médico. La resección quirúrgica total cuando es factible suele ser el tratamiento más efectivo. En algunos casos la vincristina ha logrado la desaparición tumoral y la normalización analítica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. El propranolol también parece tener su papel en el manejo del HEK, aunque los resultados son discordantes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Existen ensayos en curso y series de casos clínicos acerca del uso de sirolimus, así como otros inhibidores de mTOR que muestran resultados prometedores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a> y que en algunos centros se emplean como primera línea de tratamiento. 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---|---|---|---|
2024 Noviembre | 4 | 6 | 10 |
2024 Octubre | 110 | 32 | 142 |
2024 Septiembre | 117 | 27 | 144 |
2024 Agosto | 121 | 54 | 175 |
2024 Julio | 139 | 29 | 168 |
2024 Junio | 131 | 46 | 177 |
2024 Mayo | 169 | 27 | 196 |
2024 Abril | 173 | 38 | 211 |
2024 Marzo | 140 | 20 | 160 |
2024 Febrero | 156 | 31 | 187 |
2024 Enero | 94 | 24 | 118 |
2023 Diciembre | 110 | 30 | 140 |
2023 Noviembre | 102 | 27 | 129 |
2023 Octubre | 88 | 37 | 125 |
2023 Septiembre | 94 | 25 | 119 |
2023 Agosto | 98 | 17 | 115 |
2023 Julio | 84 | 15 | 99 |
2023 Junio | 91 | 22 | 113 |
2023 Mayo | 120 | 30 | 150 |
2023 Abril | 76 | 20 | 96 |
2023 Marzo | 111 | 34 | 145 |
2023 Febrero | 82 | 24 | 106 |
2023 Enero | 89 | 29 | 118 |
2022 Diciembre | 84 | 30 | 114 |
2022 Noviembre | 123 | 31 | 154 |
2022 Octubre | 115 | 56 | 171 |
2022 Septiembre | 148 | 44 | 192 |
2022 Agosto | 113 | 59 | 172 |
2022 Julio | 106 | 47 | 153 |
2022 Junio | 76 | 38 | 114 |
2022 Mayo | 73 | 33 | 106 |
2022 Abril | 89 | 32 | 121 |
2022 Marzo | 86 | 54 | 140 |
2022 Febrero | 77 | 30 | 107 |
2022 Enero | 116 | 36 | 152 |
2021 Diciembre | 100 | 46 | 146 |
2021 Noviembre | 89 | 60 | 149 |
2021 Octubre | 143 | 83 | 226 |
2021 Septiembre | 110 | 46 | 156 |
2021 Agosto | 95 | 61 | 156 |
2021 Julio | 75 | 41 | 116 |
2021 Junio | 81 | 55 | 136 |
2021 Mayo | 90 | 54 | 144 |
2021 Abril | 138 | 172 | 310 |
2021 Marzo | 136 | 48 | 184 |
2021 Febrero | 136 | 19 | 155 |
2021 Enero | 150 | 39 | 189 |
2020 Diciembre | 123 | 20 | 143 |
2020 Noviembre | 80 | 31 | 111 |
2020 Octubre | 85 | 23 | 108 |
2020 Septiembre | 120 | 30 | 150 |
2020 Agosto | 78 | 31 | 109 |
2020 Julio | 107 | 33 | 140 |
2020 Junio | 57 | 11 | 68 |
2020 Mayo | 69 | 22 | 91 |
2020 Abril | 52 | 23 | 75 |
2020 Marzo | 61 | 15 | 76 |
2020 Febrero | 60 | 11 | 71 |
2020 Enero | 68 | 20 | 88 |
2019 Diciembre | 87 | 16 | 103 |
2019 Noviembre | 67 | 11 | 78 |
2019 Octubre | 80 | 17 | 97 |
2019 Septiembre | 116 | 28 | 144 |
2019 Agosto | 335 | 75 | 410 |
2019 Julio | 22 | 13 | 35 |
2019 Junio | 34 | 13 | 47 |
2019 Mayo | 42 | 13 | 55 |
2019 Abril | 54 | 15 | 69 |
2019 Marzo | 36 | 10 | 46 |
2019 Febrero | 21 | 9 | 30 |
2019 Enero | 22 | 20 | 42 |
2018 Diciembre | 32 | 23 | 55 |
2018 Noviembre | 81 | 44 | 125 |
2018 Octubre | 15 | 4 | 19 |