Carta científica
Meningoencefalitis de tronco como presentación de Behçet
Meningoencephalitis as a presentation form of Behçet
a Servicio de Pediatría, Hospital Sant Joan de Déu, Universitat de Barcelona, Esplugues de Llobregat, Barcelona, España
b Servicio de Radiología, Hospital Sant Joan de Déu, Universitat de Barcelona, Esplugues de Llobregat, Barcelona, España
c Unidad de Reumatología Pediátrica, Servicio de Pediatría, Hospital Sant Joan de Déu, Universitat de Barcelona, Esplugues de Llobregat, Barcelona, España
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Presentamos el caso de una paciente de 10 años de edad, con meningoencefalitis de tronco como comienzo de esta enfermedad, con buena evolución con tratamiento inmunosupresor.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente, hija de padres magrebíes consanguíneos, que consulta por fiebre de 4 días de evolución, aftas orales, cefalea y tendencia al sueño. Referían que en los últimos 18 meses había presentado episodios recurrentes, no periódicos, de 4 días de duración, de fiebre (temperatura máxima 39,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>°C) y aftas orales, que no habían sido estudiados. En la exploración física presentaba fiebre, 3 aftas en mucosa oral, letargia, rigidez nucal y nistagmo <span class="elsevierStyleItalic">up-beat</span> sin otras alteraciones neurológicas aparentes. Se realizaron las siguientes pruebas complementarias: hemograma y bioquímica sanguínea sin alteraciones; velocidad de sedimentación globular 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm/h (N<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20), proteína C reactiva 89<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/l (N<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>15); fondo de ojo normal; punción lumbar con pleocitosis (950 leucocitos/ml) de predominio mononuclear (N<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10), leve proteinorraquia (68<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/ml; N 15-40) y glucosa normal.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con la sospecha diagnóstica de probable meningoencefalitis se inició tratamiento empírico con aciclovir intravenoso, pendiente de PCR para herpes 1 y 2, que posteriormente fueron negativas. Se completó estudio de etiología infecciosa (prueba de la tuberculina, serologías VIH, <span class="elsevierStyleItalic">Borrelia</span>, listeria y lúes) y neoplásica (radiografía de tórax, fórmula manual y LDH) sin encontrar alteraciones. Se solicitó calprotectina fecal para descartar enfermedad inflamatoria intestinal que fue normal.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante el ingreso presentó paresia del <span class="elsevierStyleSmallCaps">VI</span> par craneal derecho con persistencia de la fluctuación del nivel de conciencia que motivó la realización de TAC craneal con contraste en el que no se observaron alteraciones. Cuarenta y ocho horas más tarde se realizó resonancia magnética (RM) cerebral en la que se observó aumento de intensidad de señal T2 a nivel del tronco del encéfalo, centrada en mesencéfalo con extensión a los pedúnculos cerebrales y al puente, con realce leptomeníngeo y captación puntiforme central en la zona del pedúnculo cerebeloso derecho (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>A y B). Ante la presencia de lesión cerebral de probable origen inflamatorio se completó estudio de autoinmunidad con anticuerpos antinucleares, complemento y anticuerpos anticitoplasma de neutrófilo negativos. Se realizó estudio genético para enfermedades autoinflamatorias hereditarias (fiebre mediterránea familiar, fiebre periódica asociada a déficit de mevalonato kinasa, síndrome TRAPS, síndrome BLAU/sarcoidosis de inicio precoz) sin detectar mutación genética asociada a la enfermedad. El estudio del HLAB51 fue negativo.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante la sospecha clínica y de imagen de EB se inició tratamiento empírico inmunosupresor con corticoides (inicialmente endovenosos con bolos de metilprednisolona 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día durante 3 días y, posteriormente, orales a 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día), colchicina (0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg cada 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h vía oral) y azatioprina (1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día vía oral).</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentó buena respuesta al tratamiento con mejoría clínica progresiva que permitió el descenso progresivo de los corticoides hasta su suspensión. La RM cerebral de control a los 6 meses de tratamiento no mostraba alteraciones patológicas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>C). En el momento actual continua tratamiento con azatioprina y colchicina con buena evolución.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico de la EB es clínico, y los criterios de clasificación existentes no están validados en la población pediátrica. Koné-Paut et al. han llevado a cabo un registro internacional de pacientes pediátricos con esta enfermedad con el objetivo de caracterizar mejor al paciente pediátrico con EB, para posteriormente definir unos criterios clasificatorios adaptados a esta población<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. El 26% de los casos de EB comienzan antes de los 16 años de edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La afectación neurológica se ha descrito en un 5-30% de los Behçet pediátricos, principalmente con afectación de sistema nervioso central en forma de trombosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">3-5</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectación parenquimatosa suele presentarse de forma característica a nivel del tronco cerebral, en forma de lesión inflamatoria única hiperintensa en T2 e isohipointensa en T1, con componente edematoso y meningitis acompañante<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la actualidad no existen ensayos clínicos randomizados para el tratamiento de la EB7. Los objetivos del tratamiento son el control de síntomas y la prevención de daño del órgano afectado, para lo que habitualmente se utilizan corticoides e inmunosupresores como la azatioprina, ciclosporina o anti-TNF-alfa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Los avances en el conocimiento de la fisiopatología de la enfermedad ayudarán a un enfoque terapéutico más específico.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectación neurológica es una forma excepcional de comienzo de la EB en pediatría. Los hallazgos característicos de neuroimagen y la presencia de síntomas característicos acompañantes ayudan al diagnóstico clínico.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1302 "Ancho" => 3600 "Tamanyo" => 324700 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Axial T1 SPGR: se identifica un aumento de realce en ambos pedúnculos cerebelosos. B) Axial T2 FSE: hiperintensidad de señal T2 en pedúnculo cerebral derecho, con extensión de la alteración de señal hacia la región periacueductal. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 7 | 11 | 18 |
| 2024 Octubre | 65 | 37 | 102 |
| 2024 Septiembre | 53 | 24 | 77 |
| 2024 Agosto | 69 | 52 | 121 |
| 2024 Julio | 48 | 25 | 73 |
| 2024 Junio | 70 | 52 | 122 |
| 2024 Mayo | 57 | 57 | 114 |
| 2024 Abril | 63 | 27 | 90 |
| 2024 Marzo | 73 | 25 | 98 |
| 2024 Febrero | 78 | 33 | 111 |
| 2024 Enero | 65 | 23 | 88 |
| 2023 Diciembre | 69 | 15 | 84 |
| 2023 Noviembre | 73 | 25 | 98 |
| 2023 Octubre | 73 | 30 | 103 |
| 2023 Septiembre | 54 | 19 | 73 |
| 2023 Agosto | 50 | 14 | 64 |
| 2023 Julio | 85 | 22 | 107 |
| 2023 Junio | 56 | 26 | 82 |
| 2023 Mayo | 105 | 27 | 132 |
| 2023 Abril | 44 | 12 | 56 |
| 2023 Marzo | 58 | 18 | 76 |
| 2023 Febrero | 59 | 13 | 72 |
| 2023 Enero | 58 | 21 | 79 |
| 2022 Diciembre | 67 | 23 | 90 |
| 2022 Noviembre | 83 | 52 | 135 |
| 2022 Octubre | 67 | 41 | 108 |
| 2022 Septiembre | 57 | 30 | 87 |
| 2022 Agosto | 53 | 54 | 107 |
| 2022 Julio | 58 | 45 | 103 |
| 2022 Junio | 64 | 42 | 106 |
| 2022 Mayo | 42 | 36 | 78 |
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| 2022 Marzo | 67 | 46 | 113 |
| 2022 Febrero | 54 | 21 | 75 |
| 2022 Enero | 81 | 39 | 120 |
| 2021 Diciembre | 74 | 44 | 118 |
| 2021 Noviembre | 103 | 52 | 155 |
| 2021 Octubre | 102 | 70 | 172 |
| 2021 Septiembre | 49 | 51 | 100 |
| 2021 Agosto | 75 | 46 | 121 |
| 2021 Julio | 63 | 52 | 115 |
| 2021 Junio | 56 | 42 | 98 |
| 2021 Mayo | 62 | 40 | 102 |
| 2021 Abril | 145 | 98 | 243 |
| 2021 Marzo | 112 | 30 | 142 |
| 2021 Febrero | 63 | 41 | 104 |
| 2021 Enero | 69 | 37 | 106 |
| 2020 Diciembre | 65 | 39 | 104 |
| 2020 Noviembre | 67 | 21 | 88 |
| 2020 Octubre | 67 | 21 | 88 |
| 2020 Septiembre | 65 | 18 | 83 |
| 2020 Agosto | 57 | 12 | 69 |
| 2020 Julio | 53 | 19 | 72 |
| 2020 Junio | 65 | 6 | 71 |
| 2020 Mayo | 65 | 21 | 86 |
| 2020 Abril | 58 | 14 | 72 |
| 2020 Marzo | 79 | 14 | 93 |
| 2020 Febrero | 54 | 13 | 67 |
| 2020 Enero | 47 | 19 | 66 |
| 2019 Diciembre | 72 | 13 | 85 |
| 2019 Noviembre | 53 | 15 | 68 |
| 2019 Octubre | 30 | 15 | 45 |
| 2019 Septiembre | 53 | 24 | 77 |
| 2019 Agosto | 65 | 16 | 81 |
| 2019 Julio | 52 | 21 | 73 |
| 2019 Junio | 62 | 23 | 85 |
| 2019 Mayo | 108 | 37 | 145 |
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| 2019 Marzo | 42 | 15 | 57 |
| 2019 Febrero | 40 | 13 | 53 |
| 2019 Enero | 42 | 21 | 63 |
| 2018 Diciembre | 56 | 22 | 78 |
| 2018 Noviembre | 99 | 36 | 135 |
| 2018 Octubre | 114 | 42 | 156 |
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| 2017 Marzo | 24 | 8 | 32 |
| 2017 Febrero | 29 | 5 | 34 |
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| 2016 Diciembre | 32 | 7 | 39 |
| 2016 Noviembre | 46 | 7 | 53 |
| 2016 Octubre | 58 | 12 | 70 |
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| 2016 Julio | 29 | 12 | 41 |
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