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Se caracteriza por un proceso osteolítico asociado a una proliferación de estructuras vasculares o linfáticas de etiología benigna<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde que en 1955 Gorham y Stout definieron esta entidad, han sido publicados 170 casos en el mundo, 50 de estos en la población pediátrica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a><span class="elsevierStyleInf">.</span></p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico es frecuentemente difícil por tratarse de una enfermedad extremadamente rara y por la normalidad de las pruebas analíticas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>; solo las pruebas radiológicas e histológicas serán de ayuda para un diagnóstico precoz que siempre deberá ser de exclusión<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a><span class="elsevierStyleInf">.</span></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un varón de 6 años, con clínica consistente en una tumoración indolora en la región cervical posterior izquierda, de 3 meses de evolución, de crecimiento lentamente progresivo. En los últimos días, presenta un aumento del tamaño de la misma, acompañándose de fiebre, dolor y dificultad para la movilización cervical. En la exploración, se aprecia dicha tumoración cervical de 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro, de consistencia elástica a la palpación, con leve aumento de temperatura local, que sobrepasa la línea media posterior y se limita anteriormente con el músculo esternocleidomastoideo.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza una tomografía computarizada cervical (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), donde se observa una lesión quística de contenido heterogéneo con septos en su interior, con paredes bien definidas y sin vascularización interna ni periférica, que indica el diagnóstico de linfangioma sobreinfectado. Así mismo se evidencia afectación ósea adyacente en los arcos posteriores de C2 y C3. La resonancia magnética (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>) permite la visualización de la extensión de la masa hasta espacio epidural, con desplazamiento de la médula espinal. Para su estudio etiológico, se realiza la punción aspiración de la tumoración, evidenciándose contenido lechoso purulento, presentando un crecimiento positivo cultivo a <span class="elsevierStyleItalic">Staphylococcus aureus</span> compatible con material linfático sobreinfectado. El estudio histopatológico de la muestra evidenció tejido necrótico-hemorrágico sin presencia de atipias. Se realizó un drenaje quirúrgico de la lesión y se inició antibioterapia empírica por vía intravenosa con evolución favorable.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se consensúa de forma multidisciplinar una actitud expectante, observándose a los 6 meses una disminución considerable de la tumoración cervical y estabilidad de lesiones óseas que ha determinado una actitud conservadora. La evolución de las lesiones óseas será el condicionante que nos hará plantearnos tratamientos ulteriores.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Más del 75% de pacientes con linfangiomatosis tienen afectación ósea, por lo que es considerada por muchos autores una variante del SGS. Puede afectar a cualquier hueso, pero los más frecuentes son los huesos largos, cráneo, pelvis y hombro, no existiendo una predilección clara de sexo.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tejido neovascular presenta una proliferación agresiva que parece ser el agente causante de la pérdida ósea que se produce en estos pacientes. Se ha observado un aumento de vascular endothelial grown factor que podría estar relacionado con su etiopatogenia, desarrollándose tratamientos que tratan de inhibir este<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a><span class="elsevierStyleInf">.</span></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histológicamente, a nivel óseo se observa una proliferación de vasos no neoplásica, generalmente sanguíneos, aunque también linfáticos, de paredes finas, que sustituye la médula ósea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con respecto al tratamiento, no existe consenso establecido pero la cirugía es considerada de elección cuando esta sea posible. Para el tratamiento de las lesiones óseas se pueden emplear bifosfonatos e interferón alfa 2b<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>. La acción sinérgica del ácido zoledrónico y el interferón es un tratamiento antiangiogénico potente, que actualmente está ofreciendo los mejores resultados. Adicionalmente al tratamiento, es prioritario un seguimiento de las lesiones óseas para valorar la necesidad de una actitud neuroquirúrgica en caso de pérdida de estabilidad o progresión<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. La radioterapia actúa acelerando la esclerosis de los vasos y evita su regeneración, pero tiene importantes efectos adversos que la hacen no ser primera línea de tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a><span class="elsevierStyleInf">.</span></p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Algunos autores, dado que la enfermedad tiende a estabilizarse con el tiempo en muchos de los casos, consideran la actitud expectante el tratamiento de elección, siempre que la localización y la estabilidad de las lesiones lo permitan<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>; esto fue lo realizado en nuestro caso con buenos resultados.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1565 "Ancho" => 1250 "Tamanyo" => 152846 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">RM de cráneo: afectación ósea adyacente con lesiones líticas de bordes esclerosos en el arco posterior izquierdo de C2 y C3.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1550 "Ancho" => 1250 "Tamanyo" => 269425 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">RM de cráneo: masa multiquística de localización cervical posterior izquierda que cruza línea media. 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---|---|---|---|
2024 Noviembre | 30 | 13 | 43 |
2024 Octubre | 213 | 54 | 267 |
2024 Septiembre | 191 | 40 | 231 |
2024 Agosto | 275 | 69 | 344 |
2024 Julio | 323 | 44 | 367 |
2024 Junio | 307 | 44 | 351 |
2024 Mayo | 326 | 47 | 373 |
2024 Abril | 227 | 32 | 259 |
2024 Marzo | 245 | 46 | 291 |
2024 Febrero | 304 | 44 | 348 |
2024 Enero | 261 | 28 | 289 |
2023 Diciembre | 244 | 28 | 272 |
2023 Noviembre | 242 | 63 | 305 |
2023 Octubre | 243 | 47 | 290 |
2023 Septiembre | 264 | 35 | 299 |
2023 Agosto | 159 | 26 | 185 |
2023 Julio | 170 | 32 | 202 |
2023 Junio | 149 | 30 | 179 |
2023 Mayo | 186 | 29 | 215 |
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2023 Febrero | 140 | 34 | 174 |
2023 Enero | 148 | 29 | 177 |
2022 Diciembre | 153 | 48 | 201 |
2022 Noviembre | 197 | 72 | 269 |
2022 Octubre | 189 | 57 | 246 |
2022 Septiembre | 128 | 47 | 175 |
2022 Agosto | 152 | 79 | 231 |
2022 Julio | 109 | 70 | 179 |
2022 Junio | 145 | 38 | 183 |
2022 Mayo | 145 | 70 | 215 |
2022 Abril | 136 | 52 | 188 |
2022 Marzo | 128 | 75 | 203 |
2022 Febrero | 145 | 42 | 187 |
2022 Enero | 302 | 39 | 341 |
2021 Diciembre | 140 | 58 | 198 |
2021 Noviembre | 130 | 50 | 180 |
2021 Octubre | 170 | 71 | 241 |
2021 Septiembre | 129 | 48 | 177 |
2021 Agosto | 111 | 44 | 155 |
2021 Julio | 118 | 30 | 148 |
2021 Junio | 150 | 40 | 190 |
2021 Mayo | 182 | 34 | 216 |
2021 Abril | 333 | 109 | 442 |
2021 Marzo | 229 | 32 | 261 |
2021 Febrero | 150 | 22 | 172 |
2021 Enero | 146 | 27 | 173 |
2020 Diciembre | 171 | 24 | 195 |
2020 Noviembre | 100 | 31 | 131 |
2020 Octubre | 93 | 17 | 110 |
2020 Septiembre | 54 | 14 | 68 |
2020 Agosto | 64 | 19 | 83 |
2020 Julio | 83 | 17 | 100 |
2020 Junio | 76 | 15 | 91 |
2020 Mayo | 62 | 20 | 82 |
2020 Abril | 40 | 25 | 65 |
2020 Marzo | 58 | 33 | 91 |
2020 Febrero | 78 | 15 | 93 |
2020 Enero | 46 | 20 | 66 |
2019 Diciembre | 59 | 24 | 83 |
2019 Noviembre | 47 | 11 | 58 |
2019 Octubre | 50 | 21 | 71 |
2019 Septiembre | 57 | 26 | 83 |
2019 Agosto | 77 | 24 | 101 |
2019 Julio | 73 | 29 | 102 |
2019 Junio | 62 | 32 | 94 |
2019 Mayo | 116 | 34 | 150 |
2019 Abril | 166 | 34 | 200 |
2019 Marzo | 58 | 10 | 68 |
2019 Febrero | 69 | 24 | 93 |
2019 Enero | 66 | 31 | 97 |
2018 Diciembre | 62 | 26 | 88 |
2018 Noviembre | 95 | 22 | 117 |
2018 Octubre | 104 | 45 | 149 |
2018 Septiembre | 56 | 20 | 76 |
2018 Agosto | 4 | 0 | 4 |
2018 Julio | 6 | 0 | 6 |
2018 Junio | 3 | 0 | 3 |
2018 Mayo | 12 | 0 | 12 |
2018 Abril | 34 | 0 | 34 |
2018 Marzo | 22 | 0 | 22 |
2018 Febrero | 13 | 0 | 13 |
2018 Enero | 23 | 1 | 24 |
2017 Diciembre | 20 | 0 | 20 |
2017 Noviembre | 20 | 0 | 20 |
2017 Octubre | 11 | 0 | 11 |
2017 Septiembre | 20 | 0 | 20 |
2017 Agosto | 26 | 0 | 26 |
2017 Julio | 24 | 0 | 24 |
2017 Junio | 36 | 11 | 47 |
2017 Mayo | 38 | 11 | 49 |
2017 Abril | 28 | 10 | 38 |
2017 Marzo | 22 | 11 | 33 |
2017 Febrero | 22 | 5 | 27 |
2017 Enero | 24 | 7 | 31 |
2016 Diciembre | 23 | 8 | 31 |
2016 Noviembre | 63 | 6 | 69 |
2016 Octubre | 73 | 15 | 88 |
2016 Septiembre | 65 | 3 | 68 |
2016 Agosto | 48 | 7 | 55 |
2016 Julio | 17 | 6 | 23 |