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solo las pruebas radiol&#243;gicas e histol&#243;gicas ser&#225;n de ayuda para un diagn&#243;stico precoz que siempre deber&#225; ser de exclusi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a><span class="elsevierStyleInf">&#46;</span></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un var&#243;n de 6 a&#241;os&#44; con cl&#237;nica consistente en una tumoraci&#243;n indolora en la regi&#243;n cervical posterior izquierda&#44; de 3 meses de evoluci&#243;n&#44; de crecimiento lentamente progresivo&#46; En los &#250;ltimos d&#237;as&#44; presenta un aumento del tama&#241;o de la misma&#44; acompa&#241;&#225;ndose de fiebre&#44; dolor y dificultad para la movilizaci&#243;n cervical&#46; En la exploraci&#243;n&#44; se aprecia dicha tumoraci&#243;n cervical de 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro&#44; de consistencia el&#225;stica a la palpaci&#243;n&#44; con leve aumento de temperatura local&#44; que sobrepasa la l&#237;nea media posterior y se limita anteriormente con el m&#250;sculo esternocleidomastoideo&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza una tomograf&#237;a computarizada cervical &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; donde se observa una lesi&#243;n qu&#237;stica de contenido heterog&#233;neo con septos en su interior&#44; con paredes bien definidas y sin vascularizaci&#243;n interna ni perif&#233;rica&#44; que indica el diagn&#243;stico de linfangioma sobreinfectado&#46; As&#237; mismo se evidencia afectaci&#243;n &#243;sea adyacente en los arcos posteriores de C2 y C3&#46; La resonancia magn&#233;tica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41; permite la visualizaci&#243;n de la extensi&#243;n de la masa hasta espacio epidural&#44; con desplazamiento de la m&#233;dula espinal&#46; Para su estudio etiol&#243;gico&#44; se realiza la punci&#243;n aspiraci&#243;n de la tumoraci&#243;n&#44; evidenci&#225;ndose contenido lechoso purulento&#44; presentando un crecimiento positivo cultivo a <span class="elsevierStyleItalic">Staphylococcus aureus</span> compatible con material linf&#225;tico sobreinfectado&#46; El estudio histopatol&#243;gico de la muestra evidenci&#243; tejido necr&#243;tico-hemorr&#225;gico sin presencia de atipias&#46; Se realiz&#243; un drenaje quir&#250;rgico de la lesi&#243;n y se inici&#243; antibioterapia emp&#237;rica por v&#237;a intravenosa con evoluci&#243;n favorable&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se consens&#250;a de forma multidisciplinar una actitud expectante&#44; observ&#225;ndose a los 6 meses una disminuci&#243;n considerable de la tumoraci&#243;n cervical y estabilidad de lesiones &#243;seas que ha determinado una actitud conservadora&#46; La evoluci&#243;n de las lesiones &#243;seas ser&#225; el condicionante que nos har&#225; plantearnos tratamientos ulteriores&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">M&#225;s del 75&#37; de pacientes con linfangiomatosis tienen afectaci&#243;n &#243;sea&#44; por lo que es considerada por muchos autores una variante del SGS&#46; Puede afectar a cualquier hueso&#44; pero los m&#225;s frecuentes son los huesos largos&#44; cr&#225;neo&#44; pelvis y hombro&#44; no existiendo una predilecci&#243;n clara de sexo&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tejido neovascular presenta una proliferaci&#243;n agresiva que parece ser el agente causante de la p&#233;rdida &#243;sea que se produce en estos pacientes&#46; Se ha observado un aumento de vascular endothelial grown factor que podr&#237;a estar relacionado con su etiopatogenia&#44; desarroll&#225;ndose tratamientos que tratan de inhibir este<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a><span class="elsevierStyleInf">&#46;</span></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histol&#243;gicamente&#44; a nivel &#243;seo se observa una proliferaci&#243;n de vasos no neopl&#225;sica&#44; generalmente sangu&#237;neos&#44; aunque tambi&#233;n linf&#225;ticos&#44; de paredes finas&#44; que sustituye la m&#233;dula &#243;sea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con respecto al tratamiento&#44; no existe consenso establecido pero la cirug&#237;a es considerada de elecci&#243;n cuando esta sea posible&#46; Para el tratamiento de las lesiones &#243;seas se pueden emplear bifosfonatos e interfer&#243;n alfa 2b<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span></a>&#46; La acci&#243;n sin&#233;rgica del &#225;cido zoledr&#243;nico y el interfer&#243;n es un tratamiento antiangiog&#233;nico potente&#44; que actualmente est&#225; ofreciendo los mejores resultados&#46; Adicionalmente al tratamiento&#44; es prioritario un seguimiento de las lesiones &#243;seas para valorar la necesidad de una actitud neuroquir&#250;rgica en caso de p&#233;rdida de estabilidad o progresi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La radioterapia act&#250;a acelerando la esclerosis de los vasos y evita su regeneraci&#243;n&#44; pero tiene importantes efectos adversos que la hacen no ser primera l&#237;nea de tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a><span class="elsevierStyleInf">&#46;</span></p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Algunos autores&#44; dado que la enfermedad tiende a estabilizarse con el tiempo en muchos de los casos&#44; consideran la actitud expectante el tratamiento de elecci&#243;n&#44; siempre que la localizaci&#243;n y la estabilidad de las lesiones lo permitan<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#59; esto fue lo realizado en nuestro caso con buenos resultados&#46;</p></span>"
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CARTA AL EDITOR
¿Es la actitud expectante en el síndrome de Gorham una opción terapéutica?
Is the wait-and-see approach in Gorham syndrome a therapeutic option?
G. Gutiérrez Schiaffino, I. Leiva Gea
Autor para correspondencia
isabeleiva@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, B. Martín Tejedor, J.M. Jiménez Hinojosa, A. Madrid Rodríguez, A. Urda Cardona
Unidad de Gestión Clínica de Pediatría, Hospital Materno Infantil Carlos Haya, Málaga, España
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solo las pruebas radiol&#243;gicas e histol&#243;gicas ser&#225;n de ayuda para un diagn&#243;stico precoz que siempre deber&#225; ser de exclusi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a><span class="elsevierStyleInf">&#46;</span></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos el caso de un var&#243;n de 6 a&#241;os&#44; con cl&#237;nica consistente en una tumoraci&#243;n indolora en la regi&#243;n cervical posterior izquierda&#44; de 3 meses de evoluci&#243;n&#44; de crecimiento lentamente progresivo&#46; En los &#250;ltimos d&#237;as&#44; presenta un aumento del tama&#241;o de la misma&#44; acompa&#241;&#225;ndose de fiebre&#44; dolor y dificultad para la movilizaci&#243;n cervical&#46; En la exploraci&#243;n&#44; se aprecia dicha tumoraci&#243;n cervical de 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro&#44; de consistencia el&#225;stica a la palpaci&#243;n&#44; con leve aumento de temperatura local&#44; que sobrepasa la l&#237;nea media posterior y se limita anteriormente con el m&#250;sculo esternocleidomastoideo&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza una tomograf&#237;a computarizada cervical &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; donde se observa una lesi&#243;n qu&#237;stica de contenido heterog&#233;neo con septos en su interior&#44; con paredes bien definidas y sin vascularizaci&#243;n interna ni perif&#233;rica&#44; que indica el diagn&#243;stico de linfangioma sobreinfectado&#46; As&#237; mismo se evidencia afectaci&#243;n &#243;sea adyacente en los arcos posteriores de C2 y C3&#46; La resonancia magn&#233;tica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41; permite la visualizaci&#243;n de la extensi&#243;n de la masa hasta espacio epidural&#44; con desplazamiento de la m&#233;dula espinal&#46; Para su estudio etiol&#243;gico&#44; se realiza la punci&#243;n aspiraci&#243;n de la tumoraci&#243;n&#44; evidenci&#225;ndose contenido lechoso purulento&#44; presentando un crecimiento positivo cultivo a <span class="elsevierStyleItalic">Staphylococcus aureus</span> compatible con material linf&#225;tico sobreinfectado&#46; El estudio histopatol&#243;gico de la muestra evidenci&#243; tejido necr&#243;tico-hemorr&#225;gico sin presencia de atipias&#46; Se realiz&#243; un drenaje quir&#250;rgico de la lesi&#243;n y se inici&#243; antibioterapia emp&#237;rica por v&#237;a intravenosa con evoluci&#243;n favorable&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se consens&#250;a de forma multidisciplinar una actitud expectante&#44; observ&#225;ndose a los 6 meses una disminuci&#243;n considerable de la tumoraci&#243;n cervical y estabilidad de lesiones &#243;seas que ha determinado una actitud conservadora&#46; La evoluci&#243;n de las lesiones &#243;seas ser&#225; el condicionante que nos har&#225; plantearnos tratamientos ulteriores&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">M&#225;s del 75&#37; de pacientes con linfangiomatosis tienen afectaci&#243;n &#243;sea&#44; por lo que es considerada por muchos autores una variante del SGS&#46; Puede afectar a cualquier hueso&#44; pero los m&#225;s frecuentes son los huesos largos&#44; cr&#225;neo&#44; pelvis y hombro&#44; no existiendo una predilecci&#243;n clara de sexo&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tejido neovascular presenta una proliferaci&#243;n agresiva que parece ser el agente causante de la p&#233;rdida &#243;sea que se produce en estos pacientes&#46; Se ha observado un aumento de vascular endothelial grown factor que podr&#237;a estar relacionado con su etiopatogenia&#44; desarroll&#225;ndose tratamientos que tratan de inhibir este<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a><span class="elsevierStyleInf">&#46;</span></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histol&#243;gicamente&#44; a nivel &#243;seo se observa una proliferaci&#243;n de vasos no neopl&#225;sica&#44; generalmente sangu&#237;neos&#44; aunque tambi&#233;n linf&#225;ticos&#44; de paredes finas&#44; que sustituye la m&#233;dula &#243;sea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con respecto al tratamiento&#44; no existe consenso establecido pero la cirug&#237;a es considerada de elecci&#243;n cuando esta sea posible&#46; Para el tratamiento de las lesiones &#243;seas se pueden emplear bifosfonatos e interfer&#243;n alfa 2b<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span></a>&#46; La acci&#243;n sin&#233;rgica del &#225;cido zoledr&#243;nico y el interfer&#243;n es un tratamiento antiangiog&#233;nico potente&#44; que actualmente est&#225; ofreciendo los mejores resultados&#46; Adicionalmente al tratamiento&#44; es prioritario un seguimiento de las lesiones &#243;seas para valorar la necesidad de una actitud neuroquir&#250;rgica en caso de p&#233;rdida de estabilidad o progresi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La radioterapia act&#250;a acelerando la esclerosis de los vasos y evita su regeneraci&#243;n&#44; pero tiene importantes efectos adversos que la hacen no ser primera l&#237;nea de tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a><span class="elsevierStyleInf">&#46;</span></p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Algunos autores&#44; dado que la enfermedad tiende a estabilizarse con el tiempo en muchos de los casos&#44; consideran la actitud expectante el tratamiento de elecci&#243;n&#44; siempre que la localizaci&#243;n y la estabilidad de las lesiones lo permitan<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#59; esto fue lo realizado en nuestro caso con buenos resultados&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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