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hiperplasia folicular an&#243;mala con importante vascularizaci&#243;n interfolicular&#46; Es la m&#225;s frecuente&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Plasmo-celular &#40;PVV&#41;&#58; abundantes c&#233;lulas plasm&#225;ticas y ausencia de proliferaci&#243;n vascular en el espacio interfolicular&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mixta&#46;</p></li></ul></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen dos formas cl&#237;nicas&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0010"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Unic&#233;ntrica &#40;UCD&#41;&#58; m&#225;s frecuente en ni&#241;os con predominio femenino&#46; Se suele presentar como hallazgo casual de adenopat&#237;a &#250;nica de localizaci&#243;n mediast&#237;nica&#44; cervical y&#47;o abdominal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El 90&#37; de los casos corresponde con forma hialino-vascular&#44; siendo menos frecuente la plasmo-celular o la mixta&#44;en cuyo caso pueden acompa&#241;arse de manifestaciones sist&#233;micas &#40;fiebre&#44; p&#233;rdida de peso&#44; sudoraci&#243;n o astenia&#41;&#46; La cirug&#237;a es curativa&#44; reserv&#225;ndose la radioterapia para los casos con mala respuesta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Tiene buen pron&#243;stico&#44; salvo la forma plasmo-celular&#44; que podr&#237;a requerir tratamientos adicionales y su curso no es conocido&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Multic&#233;ntrica &#40;MCD&#41;&#58; m&#225;s frecuente en adultos de edad avanzada especialmente varones&#44; excepcional en ni&#241;os&#46; La mayor&#237;a de los casos corresponden a la forma plasmo-celular&#46; Se asocia a VHS-8 en pacientes VIH positivos y en el 40&#37; de VIH negativos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Suele presentarse con poliadenopat&#237;as&#44; hepatoesplenomegalia y s&#237;ntomas sist&#233;micos inespec&#237;ficos&#46; Son frecuentes las alteraciones anal&#237;ticas &#40;anemia&#44; trombopenia&#44; hipoalbuminemia&#44; aumento de VSG&#41;&#46;</p></li></ul></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito asociaciones a amiloidosis&#44; p&#233;nfigo vulgar y s&#237;ndrome de POEMS<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Un tercio asocian enfermedades malignas &#40;sarcoma de Kaposi y linfoma no Hodgkin&#41;&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su tratamiento es discutido&#46; Existen m&#250;ltiples modalidades que incluyen esteroides a dosis altas&#44; radioterapia&#44; quimioterapia&#44; antivirales &#40;ganciclovir o foscarnet&#41;&#44; inmunomoduladores &#40;IFN-alfa&#41; y m&#225;s recientemente anticuerpos monoclonales frente a IL-6 &#40;atlizumab&#41; o frente CD 20 &#40;rituximab&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6-9</span></a>&#46; Presenta una mortalidad en la edad adulta del 50&#37;&#46; Existe menor morbimortalidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> en ni&#241;os&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En este sentido&#44; presentamos un ni&#241;o de 5 a&#241;os remitido para estudio de poliadenopat&#237;as&#46; En los &#250;ltimos 6 meses present&#243; adenopat&#237;as m&#250;ltiples cervicales&#44; sin respuesta a tratamiento m&#233;dico&#44; por lo que precisa ex&#233;resis quir&#250;rgica y estudio histol&#243;gico&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la intervenci&#243;n presenta fiebre elevada&#44; astenia y palidez intensa&#44; apreci&#225;ndose una anemia aguda &#40;Hb 5&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl&#41;&#44; que precis&#243; de transfusi&#243;n de hemoderivados&#46; Se realiz&#243; una ecograf&#237;a abdominal donde se detectaron m&#250;ltiples adenopat&#237;as intraperitoneales e infiltraci&#243;n renal bilateral&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Antecedentes familiares&#58; padre fallecido por carcinoma g&#225;strico&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Antecedentes personales&#58; abscesos cervicales por <span class="elsevierStyleItalic">Mycobacterium avium&#44;</span> que requirieron drenaje quir&#250;rgico y tratamiento con tuberculost&#225;ticos a los 2 a&#241;os de edad&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Exploraci&#243;n f&#237;sica&#58; destacaba puntos de sutura en regi&#243;n cervical izquierda por ex&#233;resis ganglionar y lesiones cicatriciales en la regi&#243;n cervical derecha&#46; Soplo sist&#243;lico II&#47;VI sin repercusi&#243;n hemodin&#225;mica&#46; Abdomen blando y depresible&#44; sin masas ni visceromegalias&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pruebas complementarias&#58; anemia microc&#237;tica&#46; VSG&#58; 59<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;s&#46; AFP&#58; normal&#44; colinesterasa 4&#46;413 U&#47;ml&#44; enolasa 27&#44;5 ng&#47;ml y LDH 610 U&#47;l&#46; Hipoalbuminemia e hipergammaglobulinemia&#46; Frotis de sangre perif&#233;rica&#58; linfocitos grandes con n&#250;cleos convolutos&#44; citoplasma bas&#243;filo y granulaci&#243;n azur&#243;fila&#46; Anisopoiquilocitosis con basofilia difusa de la serie roja y anisotrombocitosis&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">TC cervical y toraco-abdominal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#58; m&#250;ltiples adenopat&#237;as en la regi&#243;n cervical izquierda&#44; con zonas de calcificaci&#243;n central y a nivel retroperitoneal con afectaci&#243;n renal bilateral&#46; Radiograf&#237;a de t&#243;rax&#58; normal&#46; Biopsia ganglionar cervical&#58; enfermedad de Castleman&#59; forma mixta con predominio hialino-vascular&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante su estudio&#44; present&#243; dolor abdominal y melenas&#44; por lo que se realiz&#243; una endoscopia gastroduodenal donde se visualiza la presencia de 3 tumoraciones con cr&#225;ter central&#44; ulcerado&#44; le&#241;oso&#44; con bordes elevados rodeados de mucosa macrosc&#243;picamente normal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Estudio histol&#243;gico&#58; linfoma no Hodgkin tipo B g&#225;strico&#46; Inmunohistoqu&#237;mica&#58; CD-20 positivo&#46; CD-3&#44; CD-5&#44; CD-10&#44; CD-30&#44; BCL-2 y Ki-67&#44; negativos&#46; Mapa &#243;seo&#44; citolog&#237;a del LCR y aspirado y biopsia de m&#233;dula &#243;sea&#44; normales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se comenz&#243; tratamiento con corticoides a dosis de 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#46; Tras confirmaci&#243;n diagn&#243;stica de linfoma no Hodking en estadio III&#44; se inici&#243; quimioterapia seg&#250;n protocolo LMB 89 grupo B &#40;COPADM&#41; con desaparici&#243;n de la sintomatolog&#237;a y normalizaci&#243;n las alteraciones anal&#237;ticas&#46; Actualmente&#44; asintom&#225;tico y libre de enfermedad a los 36 meses de seguimiento&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Castleman es una entidad infrecuente en pediatr&#237;a&#46; Se han descrito 86 casos con edades comprendidas entre los 2 meses y los 17 a&#241;os&#44; con predominio de sexo femenino&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La forma multic&#233;ntrica es excepcional en la edad pedi&#225;trica&#46; Se suele corresponder con el tipo histol&#243;gico plasmo-celular&#44; siendo ocasional el mixto o hialino-vascular&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La asociaci&#243;n con linfoma no Hodgkin ocurre en un 20-25&#37; de los casos en la forma multic&#233;ntrica&#46; Son escasos los casos descritos en la literatura en ni&#241;os&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La quimioterapia constituye una opci&#243;n terap&#233;utica en formas multic&#233;ntricas&#46; El r&#233;gimen m&#225;s usado incluye ciclofosfamida&#44; vincristina&#44; prednisona y doxorrubicina&#44; consigui&#233;ndose tasas de remisi&#243;n del 55&#37;&#46; A diferencia de los adultos&#44; en ni&#241;os mejor pron&#243;stico&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Considerar a la enfermedad de Castleman en el diagn&#243;stico diferencial de poliadenopat&#237;as por su asociaci&#243;n a enfermedad maligna e implicaciones pron&#243;sticas&#46;</p></span>"
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Carta al Editor
Asociación de enfermedad de Castleman y linfoma no Hodgkin
Relationship between Castleman's disease and non-Hodgkin lymphoma
V. Cantos Pastora,
Autor para correspondencia
viryacp@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, C. Márquez Vegab, G. Ramírez Villarb, B. Espín Jaimec
a Servicio de Pediatría, Hospital Infanta Elena, Huelva, España
b Servicio de Oncología Pediátrica, Hospital Universitario Virgen del Rocío, Sevilla, España
c Servicio de Gastroenterología Pediátrica, Hospital Universitario Virgen del Rocío, Sevilla, España
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hiperplasia folicular an&#243;mala con importante vascularizaci&#243;n interfolicular&#46; Es la m&#225;s frecuente&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Plasmo-celular &#40;PVV&#41;&#58; abundantes c&#233;lulas plasm&#225;ticas y ausencia de proliferaci&#243;n vascular en el espacio interfolicular&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mixta&#46;</p></li></ul></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen dos formas cl&#237;nicas&#58;<ul class="elsevierStyleList" id="lis0010"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Unic&#233;ntrica &#40;UCD&#41;&#58; m&#225;s frecuente en ni&#241;os con predominio femenino&#46; Se suele presentar como hallazgo casual de adenopat&#237;a &#250;nica de localizaci&#243;n mediast&#237;nica&#44; cervical y&#47;o abdominal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El 90&#37; de los casos corresponde con forma hialino-vascular&#44; siendo menos frecuente la plasmo-celular o la mixta&#44;en cuyo caso pueden acompa&#241;arse de manifestaciones sist&#233;micas &#40;fiebre&#44; p&#233;rdida de peso&#44; sudoraci&#243;n o astenia&#41;&#46; La cirug&#237;a es curativa&#44; reserv&#225;ndose la radioterapia para los casos con mala respuesta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Tiene buen pron&#243;stico&#44; salvo la forma plasmo-celular&#44; que podr&#237;a requerir tratamientos adicionales y su curso no es conocido&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0025"><span class="elsevierStyleLabel">&#8211;</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Multic&#233;ntrica &#40;MCD&#41;&#58; m&#225;s frecuente en adultos de edad avanzada especialmente varones&#44; excepcional en ni&#241;os&#46; La mayor&#237;a de los casos corresponden a la forma plasmo-celular&#46; Se asocia a VHS-8 en pacientes VIH positivos y en el 40&#37; de VIH negativos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Suele presentarse con poliadenopat&#237;as&#44; hepatoesplenomegalia y s&#237;ntomas sist&#233;micos inespec&#237;ficos&#46; Son frecuentes las alteraciones anal&#237;ticas &#40;anemia&#44; trombopenia&#44; hipoalbuminemia&#44; aumento de VSG&#41;&#46;</p></li></ul></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito asociaciones a amiloidosis&#44; p&#233;nfigo vulgar y s&#237;ndrome de POEMS<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Un tercio asocian enfermedades malignas &#40;sarcoma de Kaposi y linfoma no Hodgkin&#41;&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su tratamiento es discutido&#46; Existen m&#250;ltiples modalidades que incluyen esteroides a dosis altas&#44; radioterapia&#44; quimioterapia&#44; antivirales &#40;ganciclovir o foscarnet&#41;&#44; inmunomoduladores &#40;IFN-alfa&#41; y m&#225;s recientemente anticuerpos monoclonales frente a IL-6 &#40;atlizumab&#41; o frente CD 20 &#40;rituximab&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6-9</span></a>&#46; Presenta una mortalidad en la edad adulta del 50&#37;&#46; Existe menor morbimortalidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> en ni&#241;os&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En este sentido&#44; presentamos un ni&#241;o de 5 a&#241;os remitido para estudio de poliadenopat&#237;as&#46; En los &#250;ltimos 6 meses present&#243; adenopat&#237;as m&#250;ltiples cervicales&#44; sin respuesta a tratamiento m&#233;dico&#44; por lo que precisa ex&#233;resis quir&#250;rgica y estudio histol&#243;gico&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la intervenci&#243;n presenta fiebre elevada&#44; astenia y palidez intensa&#44; apreci&#225;ndose una anemia aguda &#40;Hb 5&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl&#41;&#44; que precis&#243; de transfusi&#243;n de hemoderivados&#46; Se realiz&#243; una ecograf&#237;a abdominal donde se detectaron m&#250;ltiples adenopat&#237;as intraperitoneales e infiltraci&#243;n renal bilateral&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Antecedentes familiares&#58; padre fallecido por carcinoma g&#225;strico&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Antecedentes personales&#58; abscesos cervicales por <span class="elsevierStyleItalic">Mycobacterium avium&#44;</span> que requirieron drenaje quir&#250;rgico y tratamiento con tuberculost&#225;ticos a los 2 a&#241;os de edad&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Exploraci&#243;n f&#237;sica&#58; destacaba puntos de sutura en regi&#243;n cervical izquierda por ex&#233;resis ganglionar y lesiones cicatriciales en la regi&#243;n cervical derecha&#46; Soplo sist&#243;lico II&#47;VI sin repercusi&#243;n hemodin&#225;mica&#46; Abdomen blando y depresible&#44; sin masas ni visceromegalias&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pruebas complementarias&#58; anemia microc&#237;tica&#46; VSG&#58; 59<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;s&#46; AFP&#58; normal&#44; colinesterasa 4&#46;413 U&#47;ml&#44; enolasa 27&#44;5 ng&#47;ml y LDH 610 U&#47;l&#46; Hipoalbuminemia e hipergammaglobulinemia&#46; Frotis de sangre perif&#233;rica&#58; linfocitos grandes con n&#250;cleos convolutos&#44; citoplasma bas&#243;filo y granulaci&#243;n azur&#243;fila&#46; Anisopoiquilocitosis con basofilia difusa de la serie roja y anisotrombocitosis&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">TC cervical y toraco-abdominal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#58; m&#250;ltiples adenopat&#237;as en la regi&#243;n cervical izquierda&#44; con zonas de calcificaci&#243;n central y a nivel retroperitoneal con afectaci&#243;n renal bilateral&#46; Radiograf&#237;a de t&#243;rax&#58; normal&#46; Biopsia ganglionar cervical&#58; enfermedad de Castleman&#59; forma mixta con predominio hialino-vascular&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante su estudio&#44; present&#243; dolor abdominal y melenas&#44; por lo que se realiz&#243; una endoscopia gastroduodenal donde se visualiza la presencia de 3 tumoraciones con cr&#225;ter central&#44; ulcerado&#44; le&#241;oso&#44; con bordes elevados rodeados de mucosa macrosc&#243;picamente normal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Estudio histol&#243;gico&#58; linfoma no Hodgkin tipo B g&#225;strico&#46; Inmunohistoqu&#237;mica&#58; CD-20 positivo&#46; CD-3&#44; CD-5&#44; CD-10&#44; CD-30&#44; BCL-2 y Ki-67&#44; negativos&#46; Mapa &#243;seo&#44; citolog&#237;a del LCR y aspirado y biopsia de m&#233;dula &#243;sea&#44; normales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se comenz&#243; tratamiento con corticoides a dosis de 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#46; Tras confirmaci&#243;n diagn&#243;stica de linfoma no Hodking en estadio III&#44; se inici&#243; quimioterapia seg&#250;n protocolo LMB 89 grupo B &#40;COPADM&#41; con desaparici&#243;n de la sintomatolog&#237;a y normalizaci&#243;n las alteraciones anal&#237;ticas&#46; Actualmente&#44; asintom&#225;tico y libre de enfermedad a los 36 meses de seguimiento&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Castleman es una entidad infrecuente en pediatr&#237;a&#46; Se han descrito 86 casos con edades comprendidas entre los 2 meses y los 17 a&#241;os&#44; con predominio de sexo femenino&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La forma multic&#233;ntrica es excepcional en la edad pedi&#225;trica&#46; Se suele corresponder con el tipo histol&#243;gico plasmo-celular&#44; siendo ocasional el mixto o hialino-vascular&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La asociaci&#243;n con linfoma no Hodgkin ocurre en un 20-25&#37; de los casos en la forma multic&#233;ntrica&#46; Son escasos los casos descritos en la literatura en ni&#241;os&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La quimioterapia constituye una opci&#243;n terap&#233;utica en formas multic&#233;ntricas&#46; El r&#233;gimen m&#225;s usado incluye ciclofosfamida&#44; vincristina&#44; prednisona y doxorrubicina&#44; consigui&#233;ndose tasas de remisi&#243;n del 55&#37;&#46; A diferencia de los adultos&#44; en ni&#241;os mejor pron&#243;stico&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Considerar a la enfermedad de Castleman en el diagn&#243;stico diferencial de poliadenopat&#237;as por su asociaci&#243;n a enfermedad maligna e implicaciones pron&#243;sticas&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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