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que consult&#243; por hiperpigmentaci&#243;n de labios mayores y vello p&#250;bico de seis meses de evoluci&#243;n&#46; En la exploraci&#243;n se objetiv&#243; un fenotipo cushingoide con hirsutismo moderado y acn&#233; facial&#44; as&#237; como pubarquia estadio III de Tanner&#44; hipertrofia de cl&#237;toris e hiperpigmentaci&#243;n de labios mayores&#46; El estudio bioqu&#237;mico demostr&#243; niveles plasm&#225;ticos de ACTH normales&#59; cortisol 21&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl &#40;normal&#58; 3&#44;70&#8211;19&#44;40&#41;&#59; testosterona&#44; 8&#44;91<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;mg &#40;normal&#58; 0&#44;11&#8211;0&#44;78&#41;&#59; DHEA-S&#44; 31&#44;68<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;mol&#47;l &#40;normal&#58; 0&#44;01&#8211;0&#44;53&#41;&#44; y androstendiona &#62;8&#44;80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml &#40;normal&#58; 0&#44;50&#8211;4&#44;80&#41;&#46; La ecograf&#237;a de abdomen objetiv&#243; una masa suprarrenal derecha&#44; confirmada posteriormente por resonancia nuclear magn&#233;tica &#40;RNM&#41;&#46; Tras adrenalectom&#237;a con resecci&#243;n completa de la masa tumoral&#44; el estudio anatomopatol&#243;gico fue informado como carcinoma suprarrenal&#46; Posterior a la intervenci&#243;n&#44; la evoluci&#243;n fue favorable&#44; con disminuci&#243;n de la cl&#237;nica de virilizaci&#243;n e hipercortisolismo&#44; as&#237; como de los niveles plasm&#225;ticos de testosterona&#44; androstendiona&#44; DHEA-S y cortisol&#46; A los 12 meses de seguimiento&#44; la ni&#241;a se encuentra asintom&#225;tica manteniendo cifras de las referidas hormonas dentro de la normalidad &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los TCS infantiles presentan algunas caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y biol&#243;gicas peculiares&#58; mientras la incidencia de la mayor&#237;a de los carcinomas infantiles aumenta con la edad&#44; la de los TCS disminuye con la misma&#44; presentando una distribuci&#243;n bimodal con un pico por debajo de los 4 a&#241;os y otro menor en el periodo peripuberal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de su escasa prevalencia&#44; este tipo de tumores han sido mejor definidos en los &#250;ltimos a&#241;os gracias al <span class="elsevierStyleItalic">Registro Internacional de Tumores Adrenocorticales &#40;IPACTR&#41;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; &#201;ste confirma el predominio de los TCS en ni&#241;os menores de 4 a&#241;os as&#237; como la mayor prevalencia del g&#233;nero femenino en pacientes menores de 3 a&#241;os y adolescentes&#46; Asimismo&#44; verifica que hasta el 90&#37; de los mismos son funcionantes y unilaterales&#44; siendo la cl&#237;nica virilizante la forma m&#225;s frecuente de presentaci&#243;n y el carcinoma&#44; la histolog&#237;a m&#225;s habitual &#40;85&#8211;90&#37;&#41;&#46; Con frecuencia&#44; pueden detectarse signos y s&#237;ntomas secundarios a la coexistencia de otra hipersecreci&#243;n hormonal asociada&#44; principalmente glucocorticoides&#44; en cuyo caso adem&#225;s de la virilizaci&#243;n existe cl&#237;nica cushingoide&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otro lado&#44; hasta el 50&#37; de los TCS pueden asociar masa y dolor abdominal&#46; En el caso de los carcinomas existe tendencia &#40;50&#8211;60&#37;&#41; a la diseminaci&#243;n locorregional &#40;ri&#241;&#243;n&#44; peritoneo&#44; peritoneo&#44; diafragma y vena cava&#41;&#44; hall&#225;ndose met&#225;stasis a distancia en el 5&#37; &#40;h&#237;gado&#44; pulm&#243;n&#44; hueso y ganglios linf&#225;ticos&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico definitivo de los TCS se basa aparte de en las pruebas de laboratorio y de imagen&#44; en el estudio histopatol&#243;gico&#46; Ante la sospecha de un TCS se recomienda la realizaci&#243;n de una prueba de imagen dirigida a la evaluaci&#243;n del &#225;rea suprarrenal&#46; La ultrasonograf&#237;a es &#250;til como prueba de despistaje y para descartar extensi&#243;n tumoral a la vena cava inferior o aur&#237;cula derecha<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La RM constituye la prueba de elecci&#243;n&#44; permiti&#233;ndonos detectar la invasi&#243;n vascular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a> y lesiones en otros &#243;rganos&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El 18-Fluordesoxiglucosa-PET&#44; es de ayuda tanto para el diagn&#243;stico de recidivas locales como para la distinci&#243;n entre adenomas y carcinomas y revelar met&#225;stasis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El &#250;ltimo de los pilares diagn&#243;sticos es el estudio histopatol&#243;gico&#44; el cual est&#225; basado en los criterios de Weiss<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; que si bien son aceptados en el diagn&#243;stico de malignidad de TCS en adultos&#44; algunos autores consideran que no son extrapolables a la poblaci&#243;n pedi&#225;trica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto al estadiaje tumoral&#44; los criterios adoptados por el IPACTR son los descritos por Sandrini<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl1">tabla 1</a>&#41;&#46; De este modo&#44; en estadios localizados el tratamiento de elecci&#243;n es la cirug&#237;a&#46; Si hubiera afectaci&#243;n ganglionar o metast&#225;sica&#44; deber&#237;a procederse a su resecci&#243;n siempre que fuese posible&#44; siendo recomendable incluir a estos pacientes en protocolos con tratamiento adyuvante quimio y&#47;o radioterap&#233;utico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto al pron&#243;stico&#44; los &#250;nicos par&#225;metros cl&#237;nicos que se han asociado invariablemente a un peor pron&#243;stico son el tama&#241;o tumoral y la resecabilidad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;10</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tasa de supervivencia media de los ni&#241;os con TCS se estima alrededor del 50&#37;&#44; que asciende hasta el 70&#37; cuando se logra una resecci&#243;n completa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La normalizaci&#243;n hormonal ocurre en la semana siguiente a la cirug&#237;a y la cl&#237;nica de virilizaci&#243;n u otras asociadas tardan semanas o meses en desaparecer&#46;</p></span>"
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black"><span class="elsevierStyleBold">Estadio</span>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black"><span class="elsevierStyleBold">Definici&#243;n</span>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">I&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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Carta al Editor
Síndrome virilizante como forma de presentación de un carcinoma suprarrenal en una preescolar
Virulising syndrome as a form of presentation of adrenal carcinoma in an toddler
O. Díaz Moralesa,
Autor para correspondencia
olga.dimo@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, M.E. Mateos Gonzáleza, F. Vázquez Ruedab, R. Cañete Estradac
a Unidad de Oncología Pediátrica, Servicio de Pediatría, Hospital Universitario Reina Sofía, Córdoba, España
b Servicio de Cirugía Infantil, Hospital Universitario Reina Sofía, Córdoba, España
c Unidad de Endocrinología Pediátrica, Servicio de Pediatría, Hospital Universitario Reina Sofía, Córdoba, España
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que consult&#243; por hiperpigmentaci&#243;n de labios mayores y vello p&#250;bico de seis meses de evoluci&#243;n&#46; En la exploraci&#243;n se objetiv&#243; un fenotipo cushingoide con hirsutismo moderado y acn&#233; facial&#44; as&#237; como pubarquia estadio III de Tanner&#44; hipertrofia de cl&#237;toris e hiperpigmentaci&#243;n de labios mayores&#46; El estudio bioqu&#237;mico demostr&#243; niveles plasm&#225;ticos de ACTH normales&#59; cortisol 21&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl &#40;normal&#58; 3&#44;70&#8211;19&#44;40&#41;&#59; testosterona&#44; 8&#44;91<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;mg &#40;normal&#58; 0&#44;11&#8211;0&#44;78&#41;&#59; DHEA-S&#44; 31&#44;68<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;mol&#47;l &#40;normal&#58; 0&#44;01&#8211;0&#44;53&#41;&#44; y androstendiona &#62;8&#44;80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml &#40;normal&#58; 0&#44;50&#8211;4&#44;80&#41;&#46; La ecograf&#237;a de abdomen objetiv&#243; una masa suprarrenal derecha&#44; confirmada posteriormente por resonancia nuclear magn&#233;tica &#40;RNM&#41;&#46; Tras adrenalectom&#237;a con resecci&#243;n completa de la masa tumoral&#44; el estudio anatomopatol&#243;gico fue informado como carcinoma suprarrenal&#46; Posterior a la intervenci&#243;n&#44; la evoluci&#243;n fue favorable&#44; con disminuci&#243;n de la cl&#237;nica de virilizaci&#243;n e hipercortisolismo&#44; as&#237; como de los niveles plasm&#225;ticos de testosterona&#44; androstendiona&#44; DHEA-S y cortisol&#46; A los 12 meses de seguimiento&#44; la ni&#241;a se encuentra asintom&#225;tica manteniendo cifras de las referidas hormonas dentro de la normalidad &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los TCS infantiles presentan algunas caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y biol&#243;gicas peculiares&#58; mientras la incidencia de la mayor&#237;a de los carcinomas infantiles aumenta con la edad&#44; la de los TCS disminuye con la misma&#44; presentando una distribuci&#243;n bimodal con un pico por debajo de los 4 a&#241;os y otro menor en el periodo peripuberal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de su escasa prevalencia&#44; este tipo de tumores han sido mejor definidos en los &#250;ltimos a&#241;os gracias al <span class="elsevierStyleItalic">Registro Internacional de Tumores Adrenocorticales &#40;IPACTR&#41;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; &#201;ste confirma el predominio de los TCS en ni&#241;os menores de 4 a&#241;os as&#237; como la mayor prevalencia del g&#233;nero femenino en pacientes menores de 3 a&#241;os y adolescentes&#46; Asimismo&#44; verifica que hasta el 90&#37; de los mismos son funcionantes y unilaterales&#44; siendo la cl&#237;nica virilizante la forma m&#225;s frecuente de presentaci&#243;n y el carcinoma&#44; la histolog&#237;a m&#225;s habitual &#40;85&#8211;90&#37;&#41;&#46; Con frecuencia&#44; pueden detectarse signos y s&#237;ntomas secundarios a la coexistencia de otra hipersecreci&#243;n hormonal asociada&#44; principalmente glucocorticoides&#44; en cuyo caso adem&#225;s de la virilizaci&#243;n existe cl&#237;nica cushingoide&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otro lado&#44; hasta el 50&#37; de los TCS pueden asociar masa y dolor abdominal&#46; En el caso de los carcinomas existe tendencia &#40;50&#8211;60&#37;&#41; a la diseminaci&#243;n locorregional &#40;ri&#241;&#243;n&#44; peritoneo&#44; peritoneo&#44; diafragma y vena cava&#41;&#44; hall&#225;ndose met&#225;stasis a distancia en el 5&#37; &#40;h&#237;gado&#44; pulm&#243;n&#44; hueso y ganglios linf&#225;ticos&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico definitivo de los TCS se basa aparte de en las pruebas de laboratorio y de imagen&#44; en el estudio histopatol&#243;gico&#46; Ante la sospecha de un TCS se recomienda la realizaci&#243;n de una prueba de imagen dirigida a la evaluaci&#243;n del &#225;rea suprarrenal&#46; La ultrasonograf&#237;a es &#250;til como prueba de despistaje y para descartar extensi&#243;n tumoral a la vena cava inferior o aur&#237;cula derecha<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La RM constituye la prueba de elecci&#243;n&#44; permiti&#233;ndonos detectar la invasi&#243;n vascular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a> y lesiones en otros &#243;rganos&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El 18-Fluordesoxiglucosa-PET&#44; es de ayuda tanto para el diagn&#243;stico de recidivas locales como para la distinci&#243;n entre adenomas y carcinomas y revelar met&#225;stasis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El &#250;ltimo de los pilares diagn&#243;sticos es el estudio histopatol&#243;gico&#44; el cual est&#225; basado en los criterios de Weiss<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; que si bien son aceptados en el diagn&#243;stico de malignidad de TCS en adultos&#44; algunos autores consideran que no son extrapolables a la poblaci&#243;n pedi&#225;trica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto al estadiaje tumoral&#44; los criterios adoptados por el IPACTR son los descritos por Sandrini<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl1">tabla 1</a>&#41;&#46; De este modo&#44; en estadios localizados el tratamiento de elecci&#243;n es la cirug&#237;a&#46; Si hubiera afectaci&#243;n ganglionar o metast&#225;sica&#44; deber&#237;a procederse a su resecci&#243;n siempre que fuese posible&#44; siendo recomendable incluir a estos pacientes en protocolos con tratamiento adyuvante quimio y&#47;o radioterap&#233;utico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto al pron&#243;stico&#44; los &#250;nicos par&#225;metros cl&#237;nicos que se han asociado invariablemente a un peor pron&#243;stico son el tama&#241;o tumoral y la resecabilidad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;10</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tasa de supervivencia media de los ni&#241;os con TCS se estima alrededor del 50&#37;&#44; que asciende hasta el 70&#37; cuando se logra una resecci&#243;n completa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La normalizaci&#243;n hormonal ocurre en la semana siguiente a la cirug&#237;a y la cl&#237;nica de virilizaci&#243;n u otras asociadas tardan semanas o meses en desaparecer&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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2019 Junio 54 13 67
2019 Mayo 126 13 139
2019 Abril 124 20 144
2019 Marzo 64 15 79
2019 Febrero 54 17 71
2019 Enero 69 23 92
2018 Diciembre 73 20 93
2018 Noviembre 110 26 136
2018 Octubre 117 24 141
2018 Septiembre 76 10 86
2018 Agosto 21 0 21
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2018 Junio 6 0 6
2018 Mayo 17 0 17
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