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los endobronquiales son todav&#237;a menos frecuentes y entre los benignos&#44; los pseudotumores inflamatorios y los hamartomas son los de mayor incidencia&#44; seguidos de los hemangiomas&#44; papilomas&#44; leiomiomas y tumores glandulares mucosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta el caso de una ni&#241;a de 2 a&#241;os y medio de edad afecta de un hamartoma condromesenquimal endobronquial izquierdo que obstru&#237;a el 90&#37; de la luz bronquial&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso cl&#237;nico</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ni&#241;a de 2 a&#241;os y medio de edad&#44; remitida a consultas externas de Neumolog&#237;a Infantil por sibilancias y neumon&#237;as recurrentes desde los 18 meses de edad&#46; Se trata de un caso de adopci&#243;n transnacional &#40;China&#41; a los 15 meses&#44; sin antecedentes perinatales conocidos&#46; Ingres&#243; a los 18 meses en su pa&#237;s de origen por un cuadro compatible con neumon&#237;a adquirida en la comunidad&#44; de localizaci&#243;n basal izquierda&#44; tratada con cefotaxima intravenosa&#44; con buena respuesta&#46; Posteriormente&#44; present&#243; episodios respiratorios recurrentes que cursaban con fiebre&#44; tos seca accesual&#44; sibilancias y atelectasias segmentarias en l&#243;bulo inferior izquierdo&#44; tratados con amoxicilina-clavul&#225;nico v&#237;a oral y en ocasiones salbutamol inhalado &#40;administrado con cartucho presurizado y c&#225;mara espaciadora pedi&#225;trica&#41; con buena respuesta en los primeros meses&#44; requiriendo en los &#250;ltimos tratamiento de mantenimiento con formoterol y budesonida inhalada&#44; sin mejor&#237;a cl&#237;nica aparente&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploraci&#243;n f&#237;sica presentaba estertores crepitantes en base pulmonar izquierda sin otros hallazgos patol&#243;gicos&#46; Se realizaron hemograma&#44; bioqu&#237;mica&#44; gasometr&#237;a venosa e IgE&#44; que fueron normales&#46; PPD negativo&#46; La funci&#243;n pulmonar estudiada mediante an&#225;lisis de asa flujo-volumen a respiraci&#243;n corriente &#40;porcentaje de tiempo espiratorio hasta el pico flujo &#91;T<span class="elsevierStyleInf">ptef</span>&#47;Te<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#61;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>24&#44;7&#37;&#93; y morfolog&#237;a&#41; fue normal&#46; As&#237; mismo&#44; la fracci&#243;n exhalada de &#243;xido n&#237;trico &#40;FE<span class="elsevierStyleInf">NO</span>&#41;&#44; medida on-line a respiraciones m&#250;ltiples&#44; tambi&#233;n fue normal &#40;7&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ppb a flujo de 200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#47;s&#59; coeficiente de variabilidad 10&#37;&#41;&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax mostraba una atelectasia retrocardiaca e hiperinsuflaci&#243;n discreta del hemit&#243;rax izquierdo y en el TC pulmonar de alta resoluci&#243;n se objetiv&#243; una estenosis de bronquio principal izquierdo en toda su extensi&#243;n con pulm&#243;n izquierdo hiperlucente &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Se realiz&#243; fibrobroncoscopia flexible que confirm&#243; la presencia de una neoformaci&#243;n con base posteriomedial pediculada&#44; lisa y muy vascularizada en tercio proximal de bronquio principal izquierdo con oclusi&#243;n del 90&#37; de la luz bronquial&#46; Posteriormente&#44; se realiz&#243; resecci&#243;n completa de la masa endobronquial mediante broncoscopio r&#237;gido y aplicaci&#243;n de mitomicina C t&#243;pica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; El estudio anatomopatol&#243;gico de la masa confirm&#243; el diagn&#243;stico de hamartoma condromesenquimal endobronquial &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig3">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Actualmente&#44; tras un periodo de seguimiento de 12 meses desde la resecci&#243;n del tumor&#44; la paciente ha presentado una evoluci&#243;n favorable con resoluci&#243;n de la cl&#237;nica y fibrobroncoscopias sucesivas sin tumor residual&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig3"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los tumores endobronquiales son extremadamente infrecuentes en la infancia y deben incluirse en el diagn&#243;stico diferencial de ni&#241;os y lactantes con sintomatolog&#237;a respiratoria&#44; principalmente sibilancias recurrentes que no responden al tratamiento habitual&#46; El 75&#37; de los tumores de origen pulmonar son malignos y entre ellos el tumor carcinoide es el m&#225;s frecuente &#40;40&#37;&#41; seguido del carcinoma broncog&#233;nico &#40;17&#37;&#41; y del blastoma pleuropulmonar &#40;15&#37;&#41;&#46; Dentro de los tumores pulmonares primarios benignos el granuloma de c&#233;lulas plasm&#225;ticas es el m&#225;s frecuente &#40;52&#37;&#41; seguido de los hamartomas &#40;24&#37;&#41; que pueden ser parenquimatosos o endobronquiales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histopatol&#243;gicamente&#44; el cart&#237;lago es una de las estructuras predominantes m&#225;s frecuentes de los hamartomas aunque tambi&#233;n se describen tejido graso&#44; &#243;seo&#44; fibroso o muscular desorganizado&#46; En general los hamartomas son masas lobuladas&#44; encapsuladas&#44; solitarias&#44; de crecimiento lento y de localizaci&#243;n parenquimatosa&#44; con un pico de incidencia entre la cuarta y la sexta d&#233;cada de la vida&#46; Cl&#225;sicamente&#44; las calcificaciones en forma de palomita de ma&#237;z en el TC tor&#225;cico o en la radiograf&#237;a de t&#243;rax suger&#237;an el diagn&#243;stico de los hamartomas parenquimatosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; A pesar de que son en su mayor&#237;a lesiones solitarias&#44; se ha descrito en la literatura la presencia de un hamartoma condroide endobronquial m&#250;ltiple en una ni&#241;a de 5 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde la d&#233;cada de los 90 se han publicado en la literatura tres pacientes afectos de hamartoma endobronquial&#44; una ni&#241;a de 7 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; de 10 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> y una lactante de 8 meses de edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Dado el car&#225;cter extraordinario de este tipo de patolog&#237;a&#44; nos parece relevante la aportaci&#243;n de esta paciente de 2 a&#241;os y medio afecta de un hamartoma condromesenquimal endobronquial con cl&#237;nica obstructiva recurrente por estenosis del 90&#37; de la luz del bronquio principal izquierdo&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico de los tumores pulmonares primarios en la infancia es con frecuencia dif&#237;cil dado que la cl&#237;nica y la radiolog&#237;a son habitualmente poco espec&#237;ficas&#46; Dado su lento crecimiento&#44; los hamartomas pueden ser asintom&#225;ticos en adultos durante largos periodos de tiempo y su malignizaci&#243;n se considera infrecuente&#46; Por tanto&#44; la resecci&#243;n quir&#250;rgica suele indicarse &#250;nicamente si son sintom&#225;ticos o si se sospecha la malignizaci&#243;n del mismo&#46; En la infancia sin embargo&#44; tanto los hamartomas perif&#233;ricos como centrales son habitualmente sintom&#225;ticos y suelen requerir resecci&#243;n quir&#250;rgica1&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cl&#225;sicamente&#44; el tratamiento de los tumores endobronquiales ha sido la toracotom&#237;a con broncotom&#237;a&#44; lobectom&#237;a o neumonectom&#237;a&#46; Sin embargo&#44; actualmente la resecci&#243;n quir&#250;rgica conservadora y&#47;o la ablaci&#243;n con l&#225;ser mediante fibrobroncoscopio flexible y&#47;o r&#237;gido son en general el tratamiento de elecci&#243;n de la mayor&#237;a de los tumores endobronquiales benignos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8&#8211;10</span></a>&#46; El pron&#243;stico de la mayor&#237;a de los tumores pulmonares primarios benignos es bueno con una tasa de mortalidad de 8&#44;7&#37; y de hasta el 30&#37; en el caso de los tumores primarios malignos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En nuestro caso&#44; la evoluci&#243;n ha sido favorable con desaparici&#243;n inmediata de la cl&#237;nica respiratoria y ausencia de tumor residual tras resecci&#243;n completa de la masa endobronquial mediante fibrobroncoscopio r&#237;gido&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen&#44; debemos insistir en que a pesar de tratarse de lesiones infrecuentes en la infancia&#44; los tumores endobronquiales tambi&#233;n est&#225;n incluidos en el diagn&#243;stico diferencial de ni&#241;os o lactantes con sintomatolog&#237;a respiratoria obstructiva recurrente que no responde al tratamiento habitual&#46; El diagn&#243;stico temprano permite evitar tratamientos innecesarios y la resecci&#243;n quir&#250;rgica conservadora del tumor y&#47;o la ablaci&#243;n con l&#225;ser mediante fibrobroncoscopio&#46; Es necesario un seguimiento evolutivo estrecho de los pacientes&#44; aunque el pron&#243;stico de los tumores pulmonares primarios endobronquiales es bueno&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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ORIGINAL BREVE
Hamartoma condromesenquimal endobronquial
Endobronchial chondromesenchymal hamartoma
O. Sardóna,b,
Autor para correspondencia
osardon@euskalnet.net

Autor para correspondencia.
, C. Marhuendac, M. Santiagod, N. Toráne, J. Kortab, P. Corcueraa, C. Barcelóc, E.G. Pérez-Yarzaa,b
a Unidad de Neumología Infantil, Hospital Donostia, Osakidetza, San Sebastián, España
b Departamento de Pediatría, Facultad de Medicina, U.D. de San Sebastián, Universidad del País Vasco, San Sebastián, España
c Servicio de Cirugía Pediátrica, Hospital Vall d’Hebron, Barcelona, España
d Unidad de Neumología Pediátrica, Hospital Cruces, Osakidetza, Baracaldo, España
e Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Vall d’ Hebron, Barcelona, España
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los endobronquiales son todav&#237;a menos frecuentes y entre los benignos&#44; los pseudotumores inflamatorios y los hamartomas son los de mayor incidencia&#44; seguidos de los hemangiomas&#44; papilomas&#44; leiomiomas y tumores glandulares mucosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta el caso de una ni&#241;a de 2 a&#241;os y medio de edad afecta de un hamartoma condromesenquimal endobronquial izquierdo que obstru&#237;a el 90&#37; de la luz bronquial&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso cl&#237;nico</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ni&#241;a de 2 a&#241;os y medio de edad&#44; remitida a consultas externas de Neumolog&#237;a Infantil por sibilancias y neumon&#237;as recurrentes desde los 18 meses de edad&#46; Se trata de un caso de adopci&#243;n transnacional &#40;China&#41; a los 15 meses&#44; sin antecedentes perinatales conocidos&#46; Ingres&#243; a los 18 meses en su pa&#237;s de origen por un cuadro compatible con neumon&#237;a adquirida en la comunidad&#44; de localizaci&#243;n basal izquierda&#44; tratada con cefotaxima intravenosa&#44; con buena respuesta&#46; Posteriormente&#44; present&#243; episodios respiratorios recurrentes que cursaban con fiebre&#44; tos seca accesual&#44; sibilancias y atelectasias segmentarias en l&#243;bulo inferior izquierdo&#44; tratados con amoxicilina-clavul&#225;nico v&#237;a oral y en ocasiones salbutamol inhalado &#40;administrado con cartucho presurizado y c&#225;mara espaciadora pedi&#225;trica&#41; con buena respuesta en los primeros meses&#44; requiriendo en los &#250;ltimos tratamiento de mantenimiento con formoterol y budesonida inhalada&#44; sin mejor&#237;a cl&#237;nica aparente&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploraci&#243;n f&#237;sica presentaba estertores crepitantes en base pulmonar izquierda sin otros hallazgos patol&#243;gicos&#46; Se realizaron hemograma&#44; bioqu&#237;mica&#44; gasometr&#237;a venosa e IgE&#44; que fueron normales&#46; PPD negativo&#46; La funci&#243;n pulmonar estudiada mediante an&#225;lisis de asa flujo-volumen a respiraci&#243;n corriente &#40;porcentaje de tiempo espiratorio hasta el pico flujo &#91;T<span class="elsevierStyleInf">ptef</span>&#47;Te<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#61;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>24&#44;7&#37;&#93; y morfolog&#237;a&#41; fue normal&#46; As&#237; mismo&#44; la fracci&#243;n exhalada de &#243;xido n&#237;trico &#40;FE<span class="elsevierStyleInf">NO</span>&#41;&#44; medida on-line a respiraciones m&#250;ltiples&#44; tambi&#233;n fue normal &#40;7&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ppb a flujo de 200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#47;s&#59; coeficiente de variabilidad 10&#37;&#41;&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax mostraba una atelectasia retrocardiaca e hiperinsuflaci&#243;n discreta del hemit&#243;rax izquierdo y en el TC pulmonar de alta resoluci&#243;n se objetiv&#243; una estenosis de bronquio principal izquierdo en toda su extensi&#243;n con pulm&#243;n izquierdo hiperlucente &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Se realiz&#243; fibrobroncoscopia flexible que confirm&#243; la presencia de una neoformaci&#243;n con base posteriomedial pediculada&#44; lisa y muy vascularizada en tercio proximal de bronquio principal izquierdo con oclusi&#243;n del 90&#37; de la luz bronquial&#46; Posteriormente&#44; se realiz&#243; resecci&#243;n completa de la masa endobronquial mediante broncoscopio r&#237;gido y aplicaci&#243;n de mitomicina C t&#243;pica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; El estudio anatomopatol&#243;gico de la masa confirm&#243; el diagn&#243;stico de hamartoma condromesenquimal endobronquial &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig3">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Actualmente&#44; tras un periodo de seguimiento de 12 meses desde la resecci&#243;n del tumor&#44; la paciente ha presentado una evoluci&#243;n favorable con resoluci&#243;n de la cl&#237;nica y fibrobroncoscopias sucesivas sin tumor residual&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig3"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los tumores endobronquiales son extremadamente infrecuentes en la infancia y deben incluirse en el diagn&#243;stico diferencial de ni&#241;os y lactantes con sintomatolog&#237;a respiratoria&#44; principalmente sibilancias recurrentes que no responden al tratamiento habitual&#46; El 75&#37; de los tumores de origen pulmonar son malignos y entre ellos el tumor carcinoide es el m&#225;s frecuente &#40;40&#37;&#41; seguido del carcinoma broncog&#233;nico &#40;17&#37;&#41; y del blastoma pleuropulmonar &#40;15&#37;&#41;&#46; Dentro de los tumores pulmonares primarios benignos el granuloma de c&#233;lulas plasm&#225;ticas es el m&#225;s frecuente &#40;52&#37;&#41; seguido de los hamartomas &#40;24&#37;&#41; que pueden ser parenquimatosos o endobronquiales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histopatol&#243;gicamente&#44; el cart&#237;lago es una de las estructuras predominantes m&#225;s frecuentes de los hamartomas aunque tambi&#233;n se describen tejido graso&#44; &#243;seo&#44; fibroso o muscular desorganizado&#46; En general los hamartomas son masas lobuladas&#44; encapsuladas&#44; solitarias&#44; de crecimiento lento y de localizaci&#243;n parenquimatosa&#44; con un pico de incidencia entre la cuarta y la sexta d&#233;cada de la vida&#46; Cl&#225;sicamente&#44; las calcificaciones en forma de palomita de ma&#237;z en el TC tor&#225;cico o en la radiograf&#237;a de t&#243;rax suger&#237;an el diagn&#243;stico de los hamartomas parenquimatosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; A pesar de que son en su mayor&#237;a lesiones solitarias&#44; se ha descrito en la literatura la presencia de un hamartoma condroide endobronquial m&#250;ltiple en una ni&#241;a de 5 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Desde la d&#233;cada de los 90 se han publicado en la literatura tres pacientes afectos de hamartoma endobronquial&#44; una ni&#241;a de 7 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; de 10 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> y una lactante de 8 meses de edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Dado el car&#225;cter extraordinario de este tipo de patolog&#237;a&#44; nos parece relevante la aportaci&#243;n de esta paciente de 2 a&#241;os y medio afecta de un hamartoma condromesenquimal endobronquial con cl&#237;nica obstructiva recurrente por estenosis del 90&#37; de la luz del bronquio principal izquierdo&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico de los tumores pulmonares primarios en la infancia es con frecuencia dif&#237;cil dado que la cl&#237;nica y la radiolog&#237;a son habitualmente poco espec&#237;ficas&#46; Dado su lento crecimiento&#44; los hamartomas pueden ser asintom&#225;ticos en adultos durante largos periodos de tiempo y su malignizaci&#243;n se considera infrecuente&#46; Por tanto&#44; la resecci&#243;n quir&#250;rgica suele indicarse &#250;nicamente si son sintom&#225;ticos o si se sospecha la malignizaci&#243;n del mismo&#46; En la infancia sin embargo&#44; tanto los hamartomas perif&#233;ricos como centrales son habitualmente sintom&#225;ticos y suelen requerir resecci&#243;n quir&#250;rgica1&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cl&#225;sicamente&#44; el tratamiento de los tumores endobronquiales ha sido la toracotom&#237;a con broncotom&#237;a&#44; lobectom&#237;a o neumonectom&#237;a&#46; Sin embargo&#44; actualmente la resecci&#243;n quir&#250;rgica conservadora y&#47;o la ablaci&#243;n con l&#225;ser mediante fibrobroncoscopio flexible y&#47;o r&#237;gido son en general el tratamiento de elecci&#243;n de la mayor&#237;a de los tumores endobronquiales benignos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8&#8211;10</span></a>&#46; El pron&#243;stico de la mayor&#237;a de los tumores pulmonares primarios benignos es bueno con una tasa de mortalidad de 8&#44;7&#37; y de hasta el 30&#37; en el caso de los tumores primarios malignos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En nuestro caso&#44; la evoluci&#243;n ha sido favorable con desaparici&#243;n inmediata de la cl&#237;nica respiratoria y ausencia de tumor residual tras resecci&#243;n completa de la masa endobronquial mediante fibrobroncoscopio r&#237;gido&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen&#44; debemos insistir en que a pesar de tratarse de lesiones infrecuentes en la infancia&#44; los tumores endobronquiales tambi&#233;n est&#225;n incluidos en el diagn&#243;stico diferencial de ni&#241;os o lactantes con sintomatolog&#237;a respiratoria obstructiva recurrente que no responde al tratamiento habitual&#46; El diagn&#243;stico temprano permite evitar tratamientos innecesarios y la resecci&#243;n quir&#250;rgica conservadora del tumor y&#47;o la ablaci&#243;n con l&#225;ser mediante fibrobroncoscopio&#46; Es necesario un seguimiento evolutivo estrecho de los pacientes&#44; aunque el pron&#243;stico de los tumores pulmonares primarios endobronquiales es bueno&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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