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osteol&#237;tica y extraconal&#44; sin grasa en su interior&#44; y que capta contraste perif&#233;ricamente y desplaza la gl&#225;ndula lagrimal&#44; posteriormente &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Los estudios anal&#237;ticos solo muestran una eosinofilia de 8&#44;2&#37;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se intervino mediante una incisi&#243;n de blefaroplastia superior y la biopsia intraoperatoria objetiv&#243; una proliferaci&#243;n de c&#233;lulas mononucleadas&#44; con n&#250;cleos irregulares y hendidos y abundante citoplasma eosin&#243;filo &#40;sugestivo de histiocitosis de c&#233;lulas de Langerhans &#91;HCL&#93;&#41;&#44; que se confirm&#243; mediante inmunohistoqu&#237;mica&#44; siendo dichas c&#233;lulas positivas con prote&#237;na S-100 y CD1a &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagn&#243;stico de certeza se inicia el estudio de extensi&#243;n &#40;radiolog&#237;a de esqueleto&#44; recuento hematol&#243;gico&#44; sideremia&#44; &#237;ndice de saturaci&#243;n de transferrina y ferritina s&#233;rica y estudio de orina&#41; y se comienza el tratamiento quimioter&#225;pico con vinblastina intravenosa semanal y prednisona durante un mes&#46; Posteriormente recibi&#243; 6 ciclos cada 3 semanas de vinblastina &#40;una dosis&#41; y prednisona durante 5 d&#237;as&#46; Actualmente&#44; el paciente se encuentra sin recidivas ni complicaciones&#46;</p><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque el granuloma eosin&#243;filo &#40;GE&#41; es la HCL orbitaria m&#225;s frecuente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#44; solo supone un 1&#37; de los tumores orbitarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Los signos t&#237;picos se caracterizan por una masa superotemporal con ptosis palpebral superior<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;5&#44;7</span></a>&#44; siendo m&#225;s raras la cl&#237;nica inflamatoria y la afectaci&#243;n neurol&#243;gica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3&#44;5&#8211;9</span></a> y muy rara la intraocular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico cl&#237;nico es dif&#237;cil<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> y se necesitan pruebas complementarias&#46; La TC &#40;cuya sensibilidad es mayor que la radiograf&#237;a convencional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#41; suele mostrar una masa uniforme que respeta el globo ocular y destruye la cortical &#243;sea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;4&#44;8&#44;10</span></a>&#44; debido al aumento de citoquinas del tipo interleucina 1 y prostaglandina E2&#44; que promueven la erosi&#243;n &#243;sea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico de certeza viene dado por la histopatolog&#237;a&#58; microscop&#237;a &#243;ptica t&#237;pica y positividad para CD1A o aparici&#243;n en microscop&#237;a electr&#243;nica de gr&#225;nulos de Birbeck&#44; que&#44; aunque patognom&#243;nicos&#44; solo aparecen en un 15 &#8211; 40&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto al diagn&#243;stico diferencial&#44; la cl&#237;nica permite distinguirlo de una celulitis orbitaria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> &#40;un 17&#37; reciben err&#243;neamente antibi&#243;tico sist&#233;mico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#41;&#44; ya que el GE no cursa con fiebre ni muestra infiltraci&#243;n del tejido subcut&#225;neo&#44; adem&#225;s de ser un proceso subagudo y localizado en su mayor&#237;a en la fosa superotemporal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;6&#44;8</span></a>&#46; Las pruebas de imagen ayudan a diferenciar una dacrioadenitis&#44; un quiste dermoide con rotura capsular o tumoraciones &#243;seas&#44; y la histolog&#237;a nos diferenciar&#237;a leucemias u otros tumores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los GE solitarios tienen un buen pron&#243;stico y hasta hace poco bastaba con realizar una escisi&#243;n quir&#250;rgica con curetaje de los bordes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3&#8211;5&#44;7&#44;8&#44;10</span></a>&#46; Tras los estudios multic&#233;ntricos LCH I&#44; II y III<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;7</span></a>&#44; comparando diferentes tratamientos&#44; se definieron &#171;lesiones de riesgo de afectaci&#243;n del sistema nervioso central&#187; como asociadas a mayor frecuencia de afectaci&#243;n neurol&#243;gica&#44; principalmente de diabetes ins&#237;pida &#40;DI&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4&#44;7&#8211;10</span></a>&#46; Los factores de riesgo para desarrollar DI eran la afectaci&#243;n multiorg&#225;nica&#44; edad &#60;2 a&#241;os&#44; falta de respuesta a tratamiento inicial y lesiones faciales &#40;como la orbitaria&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4&#44;7&#8211;10</span></a>&#59; aunque alg&#250;n estudio asegura que s&#243;lo la afectaci&#243;n multiorg&#225;nica y la implicaci&#243;n de estructuras faciales como la oreja demuestran asociaci&#243;n con DI<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;9&#44;10</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La incidencia de DI en HCL es de 6&#37; al inicio y 20&#37; a los 5 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; de modo que la aplicaci&#243;n de quimioterapia pretende disminuir este porcentaje<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; y cuanto antes se administre el tratamiento&#44; tendr&#225; menor morbilidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La quimioterapia habitual&#44; demostrada como m&#225;s eficaz y mejor tolerada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#44; consiste en la asociaci&#243;n de vinblastina y prednisona&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a otros tratamientos&#44; la radioterapia est&#225; pr&#225;cticamente abandonada por conllevar potencial oncog&#233;nico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; El uso de glucocorticoides intralesionales est&#225; descrito con buenos resultados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;4&#44;5&#44;7</span></a>&#46; Se postula que su acci&#243;n es debida a la inhibici&#243;n de las citoquinas alteradas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">S&#237; est&#225; consensuado el realizar un estudio de extensi&#243;n consistente en examen radiol&#243;gico de esqueleto peri&#243;dicamente&#44; an&#225;lisis de orina y sangre&#44; siendo los indicadores de reactivaci&#243;n la alteraci&#243;n de la VSG&#44; hipergammaglobulinemia y alteraci&#243;n de la densidad urinaria<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;5&#44;8</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusi&#243;n&#44; el GE solitario orbitario es una entidad rara que requiere un abordaje multidisciplinar y cuya indicaci&#243;n de tratamiento sist&#233;mico es controvertida y est&#225; 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Carta al Editor
Histiocitosis de células de Langerhans orbitaria: un abordaje multidisciplinario
Orbital Langerhans cell histiocytosis: A multidisciplinary approach
C. Sevillanoa,
Autor para correspondencia
carlos.sevillano.torrado@sergas.es

Autor para correspondencia.
, V.M. Lázarob, J.M. Couseloc, J. Freired
a Servicio de Oftalmología, Complejo Hospitalario de Pontevedra, Pontevedra, España
b Servicio de Radiodiagnóstico, Complejo Hospitalario de Pontevedra, Pontevedra, España
c Servicio de Pediatría, Complejo Universitario de Santiago de Compostela, Santiago de Compostela, España
d Servicio de Pediatría, Complejo Hospitalario de Pontevedra, Pontevedra, España
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osteol&#237;tica y extraconal&#44; sin grasa en su interior&#44; y que capta contraste perif&#233;ricamente y desplaza la gl&#225;ndula lagrimal&#44; posteriormente &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Los estudios anal&#237;ticos solo muestran una eosinofilia de 8&#44;2&#37;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se intervino mediante una incisi&#243;n de blefaroplastia superior y la biopsia intraoperatoria objetiv&#243; una proliferaci&#243;n de c&#233;lulas mononucleadas&#44; con n&#250;cleos irregulares y hendidos y abundante citoplasma eosin&#243;filo &#40;sugestivo de histiocitosis de c&#233;lulas de Langerhans &#91;HCL&#93;&#41;&#44; que se confirm&#243; mediante inmunohistoqu&#237;mica&#44; siendo dichas c&#233;lulas positivas con prote&#237;na S-100 y CD1a &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagn&#243;stico de certeza se inicia el estudio de extensi&#243;n &#40;radiolog&#237;a de esqueleto&#44; recuento hematol&#243;gico&#44; sideremia&#44; &#237;ndice de saturaci&#243;n de transferrina y ferritina s&#233;rica y estudio de orina&#41; y se comienza el tratamiento quimioter&#225;pico con vinblastina intravenosa semanal y prednisona durante un mes&#46; Posteriormente recibi&#243; 6 ciclos cada 3 semanas de vinblastina &#40;una dosis&#41; y prednisona durante 5 d&#237;as&#46; Actualmente&#44; el paciente se encuentra sin recidivas ni complicaciones&#46;</p><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque el granuloma eosin&#243;filo &#40;GE&#41; es la HCL orbitaria m&#225;s frecuente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#44; solo supone un 1&#37; de los tumores orbitarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Los signos t&#237;picos se caracterizan por una masa superotemporal con ptosis palpebral superior<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;5&#44;7</span></a>&#44; siendo m&#225;s raras la cl&#237;nica inflamatoria y la afectaci&#243;n neurol&#243;gica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3&#44;5&#8211;9</span></a> y muy rara la intraocular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico cl&#237;nico es dif&#237;cil<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> y se necesitan pruebas complementarias&#46; La TC &#40;cuya sensibilidad es mayor que la radiograf&#237;a convencional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#41; suele mostrar una masa uniforme que respeta el globo ocular y destruye la cortical &#243;sea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;4&#44;8&#44;10</span></a>&#44; debido al aumento de citoquinas del tipo interleucina 1 y prostaglandina E2&#44; que promueven la erosi&#243;n &#243;sea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico de certeza viene dado por la histopatolog&#237;a&#58; microscop&#237;a &#243;ptica t&#237;pica y positividad para CD1A o aparici&#243;n en microscop&#237;a electr&#243;nica de gr&#225;nulos de Birbeck&#44; que&#44; aunque patognom&#243;nicos&#44; solo aparecen en un 15 &#8211; 40&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto al diagn&#243;stico diferencial&#44; la cl&#237;nica permite distinguirlo de una celulitis orbitaria<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> &#40;un 17&#37; reciben err&#243;neamente antibi&#243;tico sist&#233;mico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#41;&#44; ya que el GE no cursa con fiebre ni muestra infiltraci&#243;n del tejido subcut&#225;neo&#44; adem&#225;s de ser un proceso subagudo y localizado en su mayor&#237;a en la fosa superotemporal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;6&#44;8</span></a>&#46; Las pruebas de imagen ayudan a diferenciar una dacrioadenitis&#44; un quiste dermoide con rotura capsular o tumoraciones &#243;seas&#44; y la histolog&#237;a nos diferenciar&#237;a leucemias u otros tumores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los GE solitarios tienen un buen pron&#243;stico y hasta hace poco bastaba con realizar una escisi&#243;n quir&#250;rgica con curetaje de los bordes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3&#8211;5&#44;7&#44;8&#44;10</span></a>&#46; Tras los estudios multic&#233;ntricos LCH I&#44; II y III<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;7</span></a>&#44; comparando diferentes tratamientos&#44; se definieron &#171;lesiones de riesgo de afectaci&#243;n del sistema nervioso central&#187; como asociadas a mayor frecuencia de afectaci&#243;n neurol&#243;gica&#44; principalmente de diabetes ins&#237;pida &#40;DI&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4&#44;7&#8211;10</span></a>&#46; Los factores de riesgo para desarrollar DI eran la afectaci&#243;n multiorg&#225;nica&#44; edad &#60;2 a&#241;os&#44; falta de respuesta a tratamiento inicial y lesiones faciales &#40;como la orbitaria&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4&#44;7&#8211;10</span></a>&#59; aunque alg&#250;n estudio asegura que s&#243;lo la afectaci&#243;n multiorg&#225;nica y la implicaci&#243;n de estructuras faciales como la oreja demuestran asociaci&#243;n con DI<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;9&#44;10</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La incidencia de DI en HCL es de 6&#37; al inicio y 20&#37; a los 5 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; de modo que la aplicaci&#243;n de quimioterapia pretende disminuir este porcentaje<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; y cuanto antes se administre el tratamiento&#44; tendr&#225; menor morbilidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La quimioterapia habitual&#44; demostrada como m&#225;s eficaz y mejor tolerada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#44; consiste en la asociaci&#243;n de vinblastina y prednisona&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a otros tratamientos&#44; la radioterapia est&#225; pr&#225;cticamente abandonada por conllevar potencial oncog&#233;nico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; El uso de glucocorticoides intralesionales est&#225; descrito con buenos resultados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;4&#44;5&#44;7</span></a>&#46; Se postula que su acci&#243;n es debida a la inhibici&#243;n de las citoquinas alteradas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">S&#237; est&#225; consensuado el realizar un estudio de extensi&#243;n consistente en examen radiol&#243;gico de esqueleto peri&#243;dicamente&#44; an&#225;lisis de orina y sangre&#44; siendo los indicadores de reactivaci&#243;n la alteraci&#243;n de la VSG&#44; hipergammaglobulinemia y alteraci&#243;n de la densidad urinaria<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;5&#44;8</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como conclusi&#243;n&#44; el GE solitario orbitario es una entidad rara que requiere un abordaje multidisciplinar y cuya indicaci&#243;n de tratamiento sist&#233;mico es controvertida y est&#225; 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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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