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1</a>&#41;&#46; Neurol&#243;gicamente presenta hiperreflexia en las 4 extremidades&#44; reflejo palmar y plantar presentes&#44; signo de Babinsky negativo y no tiene movimientos anormales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El electroencefalograma muestra actividad delta persistente temporo-occipital derecha y la resonancia magn&#233;tica&#44; lesiones hiperintensas en regiones parietales y regiones temporales mediales de predominio izquierdo compatibles con melanosis cortical &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Los dem&#225;s estudios son normales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el cuadro cl&#237;nico y los estudios realizados&#44; se establece el diagn&#243;stico de crisis epil&#233;pticas disauton&#243;micas por lo que se inicia tratamiento con &#225;cido valproico y oxcabazepina&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En las visitas posteriores se ha observado un control adecuado de las crisis convulsivas&#44; recibiendo monoterapia con levetiracetam desde los 15 meses&#46; Los nevos han recibido terapia con 3 tipos de l&#225;ser con resultado prometedor y se est&#225; evaluando tratamiento quir&#250;rgico&#46; Ha recibido terapia psicomotriz y de lenguaje presentando un leve retraso del lenguaje&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La melanosis neurocut&#225;nea fue descrita por primera vez en 1861 por Rokitansky<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y se encuentra dentro del grupo de las genodermatosis&#46; Nuestra paciente cumple con los criterios cl&#237;nicos establecidos en 1991 por Kadonaga y Fieden&#58;<ul class="elsevierStyleList"><li class="elsevierStyleListItem"><span class="elsevierStyleLabel">&#8226;</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nevus pigmentado cong&#233;nito <span class="elsevierStyleItalic">m&#250;ltiple</span> &#40;3 o m&#225;s lesiones&#41; y&#47;o <span class="elsevierStyleItalic">grande</span> &#40;lesi&#243;n mayor a 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro mayor en adultos o 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en cabeza o 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en cuerpo de lactante o neonato&#41;&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem"><span class="elsevierStyleLabel">&#8226;</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna evidencia de melanoma cut&#225;neo&#44; excepto en aquellos pacientes en los que las lesiones men&#237;ngeas sean histol&#243;gicamente benignas&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem"><span class="elsevierStyleLabel">&#8226;</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna evidencia de melanoma men&#237;ngeo&#44; salvo en los pacientes en los que las lesiones cut&#225;neas sean histol&#243;gicamente benignas&#46; Los casos con lesiones histol&#243;gicas confirmadas del SNC son considerados definitivos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46;</p></li></ul></p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro hospital&#44; que tiene 10 a&#241;os de existencia es la primera vez que se documenta un paciente con melanosis neurocut&#225;nea&#59; la incidencia publicada es de 1 por cada 20&#46;000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#8211;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>50&#46;000 nacidos vivos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Aunque se describe como autos&#243;mica dominante&#44; nuestra paciente no tiene antecedentes de melanosis en la familia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La melanosis se describe con superficie lisa&#44; rugosa&#44; verrugosa&#44; cerebriforme o lobular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#59; en nuestra paciente ten&#237;a superficie rugosa en el nevo gigante y en los nevos peque&#241;os&#46; Se describe que el nevo gigante va haci&#233;ndose m&#225;s grueso&#44; arrugado&#44; piloso y menos pigmentado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; lo cual no se ha observado en esta paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La melanosis neurocut&#225;nea se asocia a nevus pigmentados m&#250;ltiples o de gran tama&#241;o que suelen localizarse en la convexidad y base del enc&#233;falo&#44; en el puente o el bulbo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> pero en nuestra paciente se presentaron lesiones m&#250;ltiples en regiones parietales y temporales mediales&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un estudio de 39 pacientes con melanosis neurocut&#225;nea mostr&#243; que el 66&#37; de los pacientes ten&#237;an lesiones pigmentadas gigantes y de ellas el 64&#37; eran en forma de &#171;trusa de ba&#241;o&#187;&#44; tal como lo presenta nuestra paciente&#59; otro 32&#37; son en forma de &#171;caperuza&#187; y 4&#37; en la cara anterior del tronco<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente del caso present&#243; crisis convulsivas disauton&#243;micas que est&#225;n descritas as&#237; como la ataxia&#44; d&#233;ficits neurol&#243;gicos focales y retraso mental<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Su desarrollo neurol&#243;gico se ha visto afectado especialmente en el &#225;rea de lenguaje y en la literatura se describe que puede haber tambi&#233;n psicosis cr&#243;nica&#44; afasia de expresi&#243;n&#44; disartria y d&#233;ficit de atenci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para un diagn&#243;stico adecuado se requiere resonancia magn&#233;tica para detectar&#44; como en esta paciente&#44; las alteraciones compatibles con melanosis del SNC&#46; El electroencefalograma muestra anormalidades locales en regi&#243;n temporal y occipital tal como est&#225; descrito en la literatura&#46; Cuando se hace citolog&#237;a de l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo se pueden encontrar los gr&#225;nulos de melanina con tinci&#243;n de Mason-Fontana<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;10</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se descartaron malformaciones asociadas descritas como Chiari I&#44; hipoplasia cerebelosa&#44; quistes aracnoideos&#44; anomal&#237;as renales&#44; divert&#237;culo de Meckel&#44; rabdomiosarcoma&#44; transposici&#243;n de grandes arterias y malformaci&#243;n de Dandy-Walker<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se describen dos tipos de evoluci&#243;n de largo plazo&#58; pacientes con hidrocefalia e hipertensi&#243;n intracraneal tienen mal pron&#243;stico y alta mortalidad antes de los 10 a&#241;os&#46; Los pacientes sin hipertensi&#243;n intracraneal tienen una esperanza de vida superior a los 20 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p></span>"
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Carta al Editor
Melanosis neurocutánea
Neurocutaneous melanosis
E. Salgado Ruiz
Autor para correspondencia
euge_salgado@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, C.E. López Lizano, P.J. Cullen Benítez, S. Díaz Madero
Servicio de Pediatría, Hospital Ángeles de las Lomas, Huixquilucan, México
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1</a>&#41;&#46; Neurol&#243;gicamente presenta hiperreflexia en las 4 extremidades&#44; reflejo palmar y plantar presentes&#44; signo de Babinsky negativo y no tiene movimientos anormales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El electroencefalograma muestra actividad delta persistente temporo-occipital derecha y la resonancia magn&#233;tica&#44; lesiones hiperintensas en regiones parietales y regiones temporales mediales de predominio izquierdo compatibles con melanosis cortical &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Los dem&#225;s estudios son normales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el cuadro cl&#237;nico y los estudios realizados&#44; se establece el diagn&#243;stico de crisis epil&#233;pticas disauton&#243;micas por lo que se inicia tratamiento con &#225;cido valproico y oxcabazepina&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En las visitas posteriores se ha observado un control adecuado de las crisis convulsivas&#44; recibiendo monoterapia con levetiracetam desde los 15 meses&#46; Los nevos han recibido terapia con 3 tipos de l&#225;ser con resultado prometedor y se est&#225; evaluando tratamiento quir&#250;rgico&#46; Ha recibido terapia psicomotriz y de lenguaje presentando un leve retraso del lenguaje&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La melanosis neurocut&#225;nea fue descrita por primera vez en 1861 por Rokitansky<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y se encuentra dentro del grupo de las genodermatosis&#46; Nuestra paciente cumple con los criterios cl&#237;nicos establecidos en 1991 por Kadonaga y Fieden&#58;<ul class="elsevierStyleList"><li class="elsevierStyleListItem"><span class="elsevierStyleLabel">&#8226;</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nevus pigmentado cong&#233;nito <span class="elsevierStyleItalic">m&#250;ltiple</span> &#40;3 o m&#225;s lesiones&#41; y&#47;o <span class="elsevierStyleItalic">grande</span> &#40;lesi&#243;n mayor a 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro mayor en adultos o 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en cabeza o 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en cuerpo de lactante o neonato&#41;&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem"><span class="elsevierStyleLabel">&#8226;</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguna evidencia de melanoma cut&#225;neo&#44; 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nuestra paciente no tiene antecedentes de melanosis en la familia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La melanosis se describe con superficie lisa&#44; rugosa&#44; verrugosa&#44; cerebriforme o lobular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#59; en nuestra paciente ten&#237;a superficie rugosa en el nevo gigante y en los nevos peque&#241;os&#46; Se describe que el nevo gigante va haci&#233;ndose m&#225;s grueso&#44; arrugado&#44; piloso y menos pigmentado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; lo cual no se ha observado en esta paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La melanosis neurocut&#225;nea se asocia a nevus pigmentados m&#250;ltiples o de gran tama&#241;o que suelen localizarse en la convexidad y base del enc&#233;falo&#44; en el puente o el bulbo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> pero en nuestra paciente se presentaron lesiones m&#250;ltiples en regiones parietales y temporales mediales&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un estudio de 39 pacientes con melanosis neurocut&#225;nea mostr&#243; que el 66&#37; de los pacientes ten&#237;an lesiones pigmentadas gigantes y de ellas el 64&#37; eran en forma de &#171;trusa de ba&#241;o&#187;&#44; tal como lo presenta nuestra paciente&#59; otro 32&#37; son en forma de &#171;caperuza&#187; y 4&#37; en la cara anterior del tronco<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente del caso present&#243; crisis convulsivas disauton&#243;micas que est&#225;n descritas as&#237; como la ataxia&#44; d&#233;ficits neurol&#243;gicos focales y retraso mental<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Su desarrollo neurol&#243;gico se ha visto afectado especialmente en el &#225;rea de lenguaje y en la literatura se describe que puede haber tambi&#233;n psicosis cr&#243;nica&#44; afasia de expresi&#243;n&#44; disartria y d&#233;ficit de atenci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para un diagn&#243;stico adecuado se requiere resonancia magn&#233;tica para detectar&#44; como en esta paciente&#44; las alteraciones compatibles con melanosis del SNC&#46; El electroencefalograma muestra anormalidades locales en regi&#243;n temporal y occipital tal como est&#225; descrito en la literatura&#46; Cuando se hace citolog&#237;a de l&#237;quido cefalorraqu&#237;deo se pueden encontrar los gr&#225;nulos de melanina con tinci&#243;n de Mason-Fontana<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;10</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se descartaron malformaciones asociadas descritas como Chiari I&#44; hipoplasia cerebelosa&#44; quistes aracnoideos&#44; anomal&#237;as renales&#44; divert&#237;culo de Meckel&#44; rabdomiosarcoma&#44; transposici&#243;n de grandes arterias y malformaci&#243;n de Dandy-Walker<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se describen dos tipos de evoluci&#243;n de largo plazo&#58; pacientes con hidrocefalia e hipertensi&#243;n intracraneal tienen mal pron&#243;stico y alta mortalidad antes de los 10 a&#241;os&#46; Los pacientes sin hipertensi&#243;n intracraneal tienen una esperanza de vida superior a los 20 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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