Carta al editor
Síndrome de hiperglucemia hiperosmolar no cetósica: un raro debut diabético en la infancia
Hyperglycaemic hyperosmolar non-ketotic syndrome: A rare onset of diabetes in childhood
S. Fernández Ávalosa,
, S. Segura Matutea, S. Marín del Barriob, J. Ortiz Rodrígueza, I. Jordan Garcíaa, A. Palomeque Ricoa
Autor para correspondencia
a Servicio de Cuidados Intensivos Pediátricos, Hospital Universitari Sant Joan de Déu, Universitat de Barcelona, Esplugues de Llobregat, Barcelona, España
b Servicio de Endocrinología Pediátrica, Hospital Universitari Sant Joan de Déu, Universitat de Barcelona, Esplugues de Llobregat, Barcelona, España
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Es una entidad rara en la población pediátrica que comporta una morbilidad no despreciable.</p><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso clínico</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Niña de 3 años derivada por su pediatra por mal estado general. Presenta fiebre y cuadro catarral en tratamiento con amoxicilina-ácido clavulánico. Como antecedentes destacan hipoglucemias neonatales y encefalopatía grave en contexto de hiperglicinemia (microcefalia, agenesia de cuerpo calloso, epilepsia en tratamiento con valproato y retraso psicomotor). Es tutelada en un centro de menores (se desconocen antecedentes familiares excepto leve retraso mental en la madre).</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En urgencias destaca mal aspecto por deshidratación grave (<span class="elsevierStyleItalic">score</span> Gorelick de 6), broncoespasmo (saturación del 86%) y escala de Glasgow 13. Se inicia oxigenoterapia y tratamiento broncodilatador, se canaliza por vía intravenosa y se extrae muestra para analítica (destaca glucemia de 407<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl, natremia de 176<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmol/l, osmolaridad de 393<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mOsm/kg y gasometría normal). La radiografía de tórax muestra infiltrados dispersos. Ingresa con tratamiento con amoxicilina-ácido clavulánico, broncodilatadores y sueroterapia para corrección de deshidratación hipernatrémica.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En las siguientes horas presenta mejoría del cuadro respiratorio y disminución progresiva de la natremia, pero con aumento de la hiperglucemia (700<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl), con HbA1 del 9,8% y péptido C de 1,06<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>nmol/l, sin acidosis ni cetonemia. Se descarta hiperglucemia de estrés y se orienta como posible debut diabético (SHHNC). Se solicitan anticuerpos contra tirosin-fosfatasa (anti-IA2), que son negativos. Dada la mejoría clínica y la ausencia de acidosis, se inicia insulina subcutánea. Debido al mal control glucémico, precisa bomba de infusión continua de insulina hasta el sexto día de ingreso, en que se vuelve a la pauta de insulina subcutánea. Los niveles de péptido C normales y la edad y contexto clínico de la paciente no sugieren que se trate de una DMI ni II, sino posiblemente una hiperglicemia secundaria a metabolopatía (queda pendiente completar el estudio). La paciente se da de alta sin secuelas y sigue controles ambulatorios en el Servicio de Endocrinología. Tras 3 meses de seguimiento, mantiene buen control glucémico con insulina subcutánea.</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SHHNC es la forma de presentación más frecuente de crisis hiperglucémicas en la DM2, aunque también se presenta en pacientes con DM1 mal controlada. No suele ser la forma de inicio de la enfermedad, sino que se presenta como complicación en pacientes ya diagnosticados. Es más frecuente en personas de edad avanzada, normalmente demenciados, en los que se asocia con una elevada morbimortalidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La población pediátrica es una excepción, ya que en los casos descritos el SHHNC ha sido el modo de presentación de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La sintomatología es básicamente gastrointestinal y neurológica. La mortalidad es baja y las complicaciones y las secuelas escasas (la pancreatitis aguda es la más frecuente)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, sin observarse recurrencias.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debe diferenciarse el SHHNC de la cetoacidosis diabética; ésta es la principal forma de presentación y complicación de la DM1 y la urgencia hiperglucémica más seria de la DM2<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Tanto la cetoacidosis diabética como el SHHNC se producen por una reducción de la acción de la insulina circulante con aumento de la producción de las hormonas contrarreguladoras. La diferencia está en que en el SHHNC la concentración de insulina es inadecuada para facilitar la utilización de la glucosa por parte de los tejidos sensibles a ella, pero sí es adecuada para prevenir la lipólisis y la posterior cetogénesis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. De ahí que el SHHNC se manifieste predominantemente en la DM2 y que el péptido C esté presente.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pacientes diagnosticados de SHHNC suelen presentar una marcada tendencia a la obesidad y tener antecedentes familiares de DM2. También se ha observado una mayor incidencia de SHHNC en pacientes con retraso mental. Se ha postulado que esta relación podría deberse a una inadecuada respuesta a la sed, a un menor acceso al agua y a una menor vigilancia y cuidados hacia este colectivo de pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestra paciente presentaba una elevación persistente de glicina en sangre (diagnosticada a los pocos meses de vida dentro del estudio de encefalopatía no filiada), aminoácido necesario para la neurotransmisión neuronal y la síntesis proteica. Se ha relacionado con convulsiones, retraso psicomotor, agenesia del cuerpo calloso, microcefalia, trastornos sensitivos y visuales y tetraparesia espástica. Se intentó relacionar la elevación de la glicina con el cuadro actual, pero se observó que la glicina se mantuvo elevada tanto con valores de sodio, osmolaridad y glucemia elevados como cuando éstos se normalizaron. Aun así, el hecho de no tener capacidad para la ingesta voluntaria de líquidos (paciente encefalópata alimentada a través de gastrostomía) y la menor vigilancia (paciente tutelada en un centro de menores) pudo empeorar la deshidratación en el contexto del debut diabético.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento del SHHNC suele iniciarse con bolos intravenosos de suero fisiológico, seguidos de una perfusión continua con baja concentración de sodio. El ritmo de la perfusión debe ser lento para disminuir progresivamente la osmolaridad y la natremia. El objetivo sería una disminución de 0,5–1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq/h de sodio para evitar secuelas neurológicas. Al mismo tiempo, se debe iniciar una infusión continua de insulina (0,05–0,1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/kg/h), y disminuir progresivamente las dosis e intentar pasar a insulina subcutánea o, incluso en algún caso, a antidiabéticos orales más dieta<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1,5</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, el SHHNC es una rara presentación de diabetes en niños que se debería tener en cuenta y diferenciar de la cetoacidosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Existen pocos casos descritos en la literatura médica, por este motivo faltan datos acerca de varias cuestiones: ¿por qué no se manifiesta con la misma gravedad en niños que en adultos?, ¿por qué se manifiesta como inicio de la enfermedad y no como una complicación? o ¿por qué no se han descrito recurrencias? Para poder dar respuesta a todas estas preguntas se requieren estudios sobre un mayor número de casos.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:3 [ 0 => array:1 [ "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:1 [ "bibliografiaReferencia" => array:5 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Hyperglicemic hiperosmolar non-ketotic syndrome in children with type 2 diabetes" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "S.H. Fourtner" 1 => "S.A. Weinzimer" 2 => "L.E. 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| 2024 Octubre | 1222 | 76 | 1298 |
| 2024 Septiembre | 910 | 60 | 970 |
| 2024 Agosto | 829 | 91 | 920 |
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| 2024 Abril | 907 | 64 | 971 |
| 2024 Marzo | 824 | 70 | 894 |
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| 2024 Enero | 698 | 57 | 755 |
| 2023 Diciembre | 651 | 50 | 701 |
| 2023 Noviembre | 863 | 86 | 949 |
| 2023 Octubre | 913 | 71 | 984 |
| 2023 Septiembre | 876 | 71 | 947 |
| 2023 Agosto | 622 | 79 | 701 |
| 2023 Julio | 521 | 67 | 588 |
| 2023 Junio | 805 | 83 | 888 |
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| 2023 Enero | 478 | 81 | 559 |
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| 2022 Noviembre | 874 | 103 | 977 |
| 2022 Octubre | 873 | 118 | 991 |
| 2022 Septiembre | 833 | 88 | 921 |
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| 2022 Julio | 589 | 68 | 657 |
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| 2022 Mayo | 790 | 103 | 893 |
| 2022 Abril | 677 | 68 | 745 |
| 2022 Marzo | 767 | 94 | 861 |
| 2022 Febrero | 726 | 63 | 789 |
| 2022 Enero | 518 | 71 | 589 |
| 2021 Diciembre | 616 | 74 | 690 |
| 2021 Noviembre | 849 | 104 | 953 |
| 2021 Octubre | 886 | 114 | 1000 |
| 2021 Septiembre | 779 | 121 | 900 |
| 2021 Agosto | 630 | 114 | 744 |
| 2021 Julio | 555 | 70 | 625 |
| 2021 Junio | 640 | 100 | 740 |
| 2021 Mayo | 790 | 95 | 885 |
| 2021 Abril | 1611 | 250 | 1861 |
| 2021 Marzo | 990 | 106 | 1096 |
| 2021 Febrero | 674 | 53 | 727 |
| 2021 Enero | 616 | 68 | 684 |
| 2020 Diciembre | 612 | 49 | 661 |
| 2020 Noviembre | 827 | 60 | 887 |
| 2020 Octubre | 683 | 53 | 736 |
| 2020 Septiembre | 529 | 50 | 579 |
| 2020 Agosto | 507 | 46 | 553 |
| 2020 Julio | 417 | 52 | 469 |
| 2020 Junio | 589 | 48 | 637 |
| 2020 Mayo | 772 | 58 | 830 |
| 2020 Abril | 604 | 49 | 653 |
| 2020 Marzo | 617 | 44 | 661 |
| 2020 Febrero | 563 | 39 | 602 |
| 2020 Enero | 442 | 53 | 495 |
| 2019 Diciembre | 515 | 36 | 551 |
| 2019 Noviembre | 580 | 44 | 624 |
| 2019 Octubre | 473 | 35 | 508 |
| 2019 Septiembre | 469 | 44 | 513 |
| 2019 Agosto | 317 | 27 | 344 |
| 2019 Julio | 341 | 20 | 361 |
| 2019 Junio | 367 | 39 | 406 |
| 2019 Mayo | 583 | 41 | 624 |
| 2019 Abril | 403 | 57 | 460 |
| 2019 Marzo | 388 | 46 | 434 |
| 2019 Febrero | 295 | 34 | 329 |
| 2019 Enero | 261 | 58 | 319 |
| 2018 Diciembre | 218 | 35 | 253 |
| 2018 Noviembre | 346 | 51 | 397 |
| 2018 Octubre | 336 | 35 | 371 |
| 2018 Septiembre | 198 | 25 | 223 |
| 2018 Agosto | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Julio | 9 | 0 | 9 |
| 2018 Junio | 4 | 0 | 4 |
| 2018 Mayo | 34 | 0 | 34 |
| 2018 Abril | 208 | 0 | 208 |
| 2018 Marzo | 119 | 0 | 119 |
| 2018 Febrero | 121 | 0 | 121 |
| 2018 Enero | 96 | 0 | 96 |
| 2017 Diciembre | 84 | 0 | 84 |
| 2017 Noviembre | 116 | 0 | 116 |
| 2017 Octubre | 104 | 0 | 104 |
| 2017 Septiembre | 110 | 0 | 110 |
| 2017 Agosto | 123 | 0 | 123 |
| 2017 Julio | 119 | 0 | 119 |
| 2017 Junio | 141 | 8 | 149 |
| 2017 Mayo | 147 | 5 | 152 |
| 2017 Abril | 196 | 7 | 203 |
| 2017 Marzo | 239 | 11 | 250 |
| 2017 Febrero | 429 | 4 | 433 |
| 2017 Enero | 181 | 2 | 183 |
| 2016 Diciembre | 174 | 6 | 180 |
| 2016 Noviembre | 243 | 10 | 253 |
| 2016 Octubre | 269 | 13 | 282 |
| 2016 Septiembre | 335 | 27 | 362 |
| 2016 Agosto | 212 | 13 | 225 |
| 2016 Julio | 109 | 10 | 119 |
| 2016 Marzo | 6 | 0 | 6 |
| 2016 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2016 Enero | 5 | 0 | 5 |
| 2015 Diciembre | 3 | 0 | 3 |
| 2015 Noviembre | 2 | 0 | 2 |
| 2015 Octubre | 7 | 0 | 7 |
| 2015 Septiembre | 8 | 0 | 8 |
| 2015 Agosto | 16 | 0 | 16 |
| 2015 Julio | 30 | 0 | 30 |
| 2015 Junio | 26 | 0 | 26 |
| 2015 Mayo | 21 | 14 | 35 |
| 2015 Abril | 25 | 0 | 25 |
| 2015 Marzo | 16 | 0 | 16 |
| 2015 Febrero | 15 | 0 | 15 |
| 2015 Enero | 20 | 0 | 20 |
| 2014 Diciembre | 25 | 2 | 27 |
| 2014 Noviembre | 35 | 0 | 35 |
| 2014 Octubre | 40 | 0 | 40 |
| 2014 Septiembre | 39 | 2 | 41 |
| 2014 Agosto | 46 | 1 | 47 |
| 2014 Julio | 53 | 2 | 55 |
| 2014 Junio | 70 | 1 | 71 |
| 2014 Mayo | 162 | 4 | 166 |
| 2014 Abril | 204 | 5 | 209 |
| 2014 Marzo | 130 | 8 | 138 |
| 2014 Febrero | 134 | 10 | 144 |
| 2014 Enero | 182 | 8 | 190 |
| 2013 Diciembre | 159 | 14 | 173 |
| 2013 Noviembre | 200 | 6 | 206 |
| 2013 Octubre | 146 | 9 | 155 |
| 2013 Septiembre | 105 | 13 | 118 |
| 2013 Agosto | 154 | 16 | 170 |
| 2013 Julio | 86 | 4 | 90 |
| 2013 Junio | 6 | 1 | 7 |
| 2013 Mayo | 5 | 1 | 6 |
| 2013 Abril | 2 | 3 | 5 |
| 2013 Marzo | 5 | 3 | 8 |
| 2013 Febrero | 25 | 4 | 29 |
| 2013 Enero | 10 | 1 | 11 |
| 2012 Diciembre | 7 | 2 | 9 |
| 2012 Noviembre | 4 | 4 | 8 |
| 2012 Octubre | 1 | 3 | 4 |
| 2012 Septiembre | 1 | 1 | 2 |
| 2012 Agosto | 1 | 1 | 2 |
| 2010 Febrero | 3745 | 0 | 3745 |
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