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No se conoce el mecanismo etiopatog&#233;nico exacto de formaci&#243;n de estas dilataciones vasculares pulmonares&#44; pero la disminuci&#243;n del tono vascular pulmonar parece debida a un desequilibrio entre factores vasodilatadores y vasoconstrictores &#40;los m&#225;s estudiados son el &#243;xido n&#237;trico&#44; el mon&#243;xido de carbono&#44; la endotelina y el factor de necrosis tumoral alfa&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cl&#237;nicamente se manifiesta con disnea&#44; platipnea&#44; ortodesoxia &#40;descenso de la presi&#243;n parcial arterial de ox&#237;geno &#91;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#93; superior o igual a 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg o al 5&#37; desde la posici&#243;n dec&#250;bito supino hasta la bipedestaci&#243;n&#41;&#44; acropaquias y cianosis labial&#46; La ecocardiograf&#237;a con contraste &#40;suero salino&#41; y la gammagraf&#237;a con macroagregados de alb&#250;mina marcados con tecnecio &#40;Tc<span class="elsevierStyleSup">99m</span>&#41; permiten ver el paso del contraste a nivel sist&#233;mico&#44; lo que orienta sobre la presencia de un cortocircuito de derecha a izquierda<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6&#44;7</span></a>&#46; La angiograf&#237;a pulmonar distingue 2 patrones&#46; El tipo 1 o difuso y el tipo 2 o focal &#40;menos frecuente&#41; en el que se aprecian comunicaciones arteriovenosas focales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;8</span></a>&#46; No existe ning&#250;n tratamiento farmacol&#243;gico efectivo&#46; En el patr&#243;n tipo 2 es posible la embolizaci&#243;n vascular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6</span></a>&#46; El trasplante hep&#225;tico resuelve este s&#237;ndrome en m&#225;s del 80&#37; de los casos&#44; aunque puede tardar meses en desaparecer<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El prop&#243;sito de este art&#237;culo es describir 5 casos de SHP estudiados en este hospital en los &#250;ltimos 5 a&#241;os con diferente historia natural y evoluci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl1">tabla 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl1"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Observaciones cl&#237;nicas</span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 1</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 15 a&#241;os de edad&#44; intervenido mediante t&#233;cnica de Kasai at&#237;pica a los 2 meses de vida por atresia de v&#237;as biliares&#44; que presenta hipoxemia progresiva sin otra sintomatolog&#237;a acompa&#241;ante&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica destacan acropaquias&#44; u&#241;as en vidrio de reloj y cianosis labial&#46; Auscultaci&#243;n cardiopulmonar normal sin signos de dificultad respiratoria&#46; Hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; Saturaci&#243;n arterial de ox&#237;geno &#40;S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#41; basal del 88&#37; con ortodesoxia positiva&#46; En la gasometr&#237;a arterial &#40;con fracci&#243;n inspiratoria de ox&#237;geno &#91;FiO<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#93; del 21&#37;&#41; se aprecia pH de 7&#44;41&#44; presi&#243;n parcial arterial de di&#243;xido de carbono &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#41; 36&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> 53&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; bicarbonato de 22&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l y exceso de bases de &#8722;1&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#46; Se realiza una espirometr&#237;a forzada&#44; que es normal y una radiograf&#237;a de t&#243;rax en la que se aprecia una condensaci&#243;n en el l&#243;bulo inferior izquierdo&#46; En la ecocardiograf&#237;a se observa un coraz&#243;n estructuralmente normal y&#44; tras la inyecci&#243;n de contraste&#44; un paso precoz a cavidades izquierdas&#44; por lo que se sospecha la presencia de f&#237;stulas arteriovenosas pulmonares&#46; La gammagraf&#237;a pulmonar de perfusi&#243;n muestra la existencia de un cortocircuito de derecha a izquierda del 36&#37;&#46; Ante la sospecha de SHP tipo 2 se realiza una angiotomograf&#237;a computarizada &#40;angio-TC&#41; pulmonar en la que se aprecia una imagen compatible con una f&#237;stula arteriovenosa de gran tama&#241;o en la base pulmonar izquierda irrigada por la arteria pulmonar inferior y que drena a las venas pulmonares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Se realiza cateterismo card&#237;aco y se embolizan las arteriolas pulmonares aferentes m&#225;s importantes con 4 <span class="elsevierStyleItalic">plugs</span> vasculares de Amplatzer<span class="elsevierStyleSup">&#174;</span> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a><span class="elsevierStyleBold">&#41;</span>&#46; Tras este procedimiento se observa una mejor&#237;a de la S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> ambiente al 95&#37; y de la P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> a 80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#46; Durante los 2 a&#241;os de seguimiento posterior el paciente se encuentra asintom&#225;tico&#44; realiza vida normal y mantiene la S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> entre el 95 y el 96&#37;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 2</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 11 a&#241;os&#44; intervenida de atresia de v&#237;as biliares de forma paliativa mediante la t&#233;cnica de Kasai a los 3 meses de vida&#44; con aparici&#243;n posterior de varices esof&#225;gicas por hipertensi&#243;n portal&#44; que presenta subcianosis labial y dificultad respiratoria al correr&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica se aprecian acropaquias y telangiectasias faciales y en el t&#243;rax superior&#46; La auscultaci&#243;n cardiopulmonar es normal y no presenta signos de distr&#233;s respiratorio&#46; Hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; La S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> fue del 91&#37; con ortodesoxia positiva&#46; La gasometr&#237;a arterial &#40;con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#41; muestra&#58; pH 7&#44;45&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 25&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 57<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; 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Durante el ingreso presenta hipoxemia mantenida &#40;S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 80 al 87&#37;&#41; a pesar de la resoluci&#243;n del cuadro obstructivo&#46; En los antecedentes destaca que fue una reci&#233;n nacida pret&#233;rmino intervenida por enterocolitis necrosante&#44; portadora de una v&#225;lvula de derivaci&#243;n ventriculoperitoneal y que present&#243; una colestasis neonatal con cit&#243;lisis hep&#225;tica atribuida a la nutrici&#243;n parenteral que recibi&#243;&#46; Posteriormente persisti&#243; la alteraci&#243;n de la funci&#243;n hep&#225;tica con elevaci&#243;n de aminotransferasas y funci&#243;n de s&#237;ntesis conservada&#44; sin que se le realizara una biopsia&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica destacan acropaquias&#44; polipnea y cianosis con una auscultaci&#243;n cardiopulmonar normal&#46; Hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; La gasometr&#237;a arterial &#40;con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#41; muestra pH 7&#44;50&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 44<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 37<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; bicarbonato de 19<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l y exceso de bases de -1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax es normal y la ecocardiograf&#237;a con suero salino agitado mostr&#243; f&#237;stulas pulmonares sin signos de hipertensi&#243;n pulmonar&#46; En la gammagraf&#237;a pulmonar de perfusi&#243;n se halla un patr&#243;n heterog&#233;neo de captaci&#243;n con un cortocircuito de derecha a izquierda del 31&#37; y en la hep&#225;tica un patr&#243;n sugestivo de hepatopat&#237;a cr&#243;nica avanzada&#46; Se realiza una biopsia hep&#225;tica que muestra cirrosis micronodulillar&#46; En la angio-TC pulmonar se aprecian f&#237;stulas arteriovenosas en el l&#243;bulo inferior derecho e izquierdo&#46; Se le diagnostica SHP tipo 1 y 2 y se procedi&#243; a la embolizaci&#243;n con <span class="elsevierStyleItalic">coils</span> de 4 f&#237;stulas sin incidencias&#46; Se le da el alta con ox&#237;geno domiciliario para mantener saturaciones del 90&#37;&#46; A los 2 meses reingresa por disfunci&#243;n de la v&#225;lvula de derivaci&#243;n ventriculoperitoneal&#44; que se interviene y durante el per&#237;odo posquir&#250;rgico presenta un cuadro de aumento de la polipnea&#44; quejido e hipoxemia con S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 80 al 87&#37; que requiere ventilaci&#243;n mec&#225;nica&#46; Mantiene P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior a 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> al 21&#37; por lo que se contraindica el TOH&#46; Se realiza tratamiento emp&#237;rico con &#225;cido g&#225;rlico&#44; con el objeto de mejorar la oxigenaci&#243;n&#44; que no resulta efectivo&#46; La paciente fallece por s&#237;ndrome de distr&#233;s respiratorio tipo adulto con hipoxemia progresiva varios d&#237;as despu&#233;s&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 4</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 11 a&#241;os&#44; trasplantada de h&#237;gado a los 7 meses de vida por atresia de v&#237;as biliares y en situaci&#243;n de cirrosis biliar por colangiopat&#237;a al momento de la consulta&#44; que presenta episodios puntuales de cianosis central al correr y S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> basal del 93&#37;&#46; Al explorarla destacan acropaquias y cianosis labial&#46; No presenta signos de dificultad respiratoria y la auscultaci&#243;n cardiorrespiratoria es normal&#46; Ortodesoxia positiva&#46; Hepatomegalia de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; En la gasometr&#237;a arterial &#40;con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#41; se constata pH 7&#44;46&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 27&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 69<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; bicarbonato de 19&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l y exceso de bases de -3&#44;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#46; La espirometr&#237;a forzada y la radiograf&#237;a de t&#243;rax son normales pero en la ecocardiograf&#237;a se aprecian 2 flujos sugestivos de f&#237;stulas&#44; uno que desemboca en la aur&#237;cula derecha y el otro en la vena pulmonar izquierda&#46; La gammagraf&#237;a pulmonar de perfusi&#243;n muestra un cortocircuito de derecha a izquierda del 28&#37; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig3">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; En la angio-TC pulmonar se evidencia una f&#237;stula arteriovenosa perif&#233;rica en el l&#243;bulo inferior derecho&#46; Tras el diagn&#243;stico de SHP tipo 1 y 2&#44; se realiza embolizaci&#243;n de la f&#237;stula con <span class="elsevierStyleItalic">coils</span>&#44; con mejor&#237;a parcial de la oxigenaci&#243;n&#44; y posterior retrasplante hep&#225;tico sin presentar complicaciones importantes tras su realizaci&#243;n&#59; se puede retirar a las 3 semanas el tratamiento con ox&#237;geno&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig3"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 5</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 8 meses&#44; intervenida mediante la t&#233;cnica de Kasai a los 2 meses de vida por atresia de v&#237;as biliares con respuesta parcial por lo que se incluye en la lista de espera de trasplante hep&#225;tico&#46; Ingresa por s&#237;ndrome febril&#44; descompensaci&#243;n cl&#237;nica de su insuficiencia hep&#225;tica y dificultad respiratoria&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica destaca taquipnea con discreto tiraje intercostal y S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> basal del 94&#37;&#46; La auscultaci&#243;n cardiopulmonar es normal&#46; Hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; La gasometr&#237;a arterial &#40;con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#41; muestra pH 7&#44;31&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 43&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 43&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; bicarbonato de 21&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l y exceso de bases de -4&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax es normal&#46; En la ecograf&#237;a abdominal se aprecia hipertensi&#243;n portal y en la ecocardiograf&#237;a se observa un coraz&#243;n morfol&#243;gicamente normal&#44; con un paso precoz de contraste a cavidades izquierdas&#46; La gammagraf&#237;a pulmonar de perfusi&#243;n muestra un cortocircuito de derecha a izquierda del 24&#37;&#46; En la angio-TC pulmonar no se aprecian f&#237;stulas arteriovenosas macrosc&#243;picas&#46; Se diagnostica SHP tipo 1 que se trata con oxigenoterapia hasta que posteriormente se realiza el TOH&#46; La paciente fallece al mes de la intervenci&#243;n por una infecci&#243;n por adenovirus&#46;</p></span></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para diagnosticar el SHP hay que demostrar la existencia de una alteraci&#243;n en la oxigenaci&#243;n arterial y dilataciones intravasculares pulmonares en el contexto de una enfermedad hep&#225;tica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; El defecto en la oxigenaci&#243;n se valora como una P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#60;80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg o un gradiente alveoloarterial de ox&#237;geno &#40;P<span class="elsevierStyleInf">A-a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#41; &#8805;15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#46; Seg&#250;n los valores de P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#44; y siempre que se tenga una P<span class="elsevierStyleInf">A-a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; podemos clasificar la gravedad de la enfermedad en leve &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41;&#44; moderada &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;60&#8211;&#60;80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41;&#44; grave &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;50&#8211;&#60;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41; o muy grave &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#60;50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;5</span></a>&#46; En el momento del diagn&#243;stico&#44; los pacientes de este estudio presentaban un grado moderado&#44; grave o muy grave de la enfermedad con P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> que oscilaban entre 37 y 69<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#46; Adem&#225;s&#44; si se observan las gasometr&#237;as arteriales&#44; se puede ver que ninguno de &#233;stos presentaba hipercapnia &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;45<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41; ya que estos pacientes suelen tener hipocapnia &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#60;35<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41; con alcalosis respiratoria debido a la hipoventilaci&#243;n que presentan a causa de su enfermedad hep&#225;tica avanzada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para demostrar la existencia de dilataciones intravasculares pulmonares las pruebas m&#225;s utilizadas son la ecocardiograf&#237;a con contraste &#40;suero salino agitado&#41; y la gammagraf&#237;a con macroagregados de alb&#250;mina marcados con Tc<span class="elsevierStyleSup">99m</span>&#46; La primera se considerar&#225; positiva si tras la inyecci&#243;n de suero salino agitado en una vena sist&#233;mica aparecen microburbujas en la aur&#237;cula derecha y al cabo de 3 a 6 ciclos card&#237;acos &#233;stas se ven en la aur&#237;cula izquierda&#44; lo que indica la existencia de un cortocircuito pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8&#8211;10</span></a>&#46; Se trata de una prueba muy sensible aunque poco espec&#237;fica&#44; ya que en el 40&#37; de los pacientes con cirrosis puede ser positiva sin tener una P<span class="elsevierStyleInf">A-a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> elevada ni hipoxemia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#8211;7</span></a>&#46; Estudios recientes indican como nuevo par&#225;metro simple y factible para detectar un SHP en pacientes con cirrosis hep&#225;tica el hallar un volumen de la aur&#237;cula izquierda &#8805;50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib11"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46; La gammagraf&#237;a se considerar&#225; compatible con la presencia de un cortocircuito intrapulmonar si se capta una actividad en el cerebro o h&#237;gado &#8805; 6&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46; En todos los casos cl&#237;nicos del presente estudio se encontr&#243; positividad en ambas pruebas&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto a la enfermedad hep&#225;tica causal&#44; puede tratarse de una enfermedad hep&#225;tica cr&#243;nica o aguda<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y puede o no haber hipertensi&#243;n portal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Tambi&#233;n pueden tener una cl&#237;nica similar al s&#237;ndrome hepatopulmonar algunas enfermedades en las que existe un <span class="elsevierStyleItalic">shunt</span> portosist&#233;mico cong&#233;nito con hipertensi&#243;n portal sin enfermedad hep&#225;tica &#40;por ejemplo&#44; la malformaci&#243;n de Abernethy tipo 1&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Todos los pacientes de este estudio padec&#237;an una enfermedad hep&#225;tica de larga evoluci&#243;n y en todos &#233;stos exist&#237;a hipertensi&#243;n portal&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ntoma m&#225;s referido en estos casos fue la disnea y los signos m&#225;s constantes la platipnea&#44; la ortodesoxia&#44; las acropaquias y la cianosis labial&#46; Es frecuente la disnea de esfuerzo que progresa a disnea en reposo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46; Los signos m&#225;s frecuentes&#44; pero no patognom&#243;nicos&#44; son la platipnea y la ortodesoxia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5&#44;6&#44;9</span></a>&#46; Otros hallazgos frecuentes son las ara&#241;as vasculares&#44; las acropaquias y la cianosis labial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El control de la S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> por pulsioximetr&#237;a es &#250;til en el seguimiento de pacientes con formas moderadas y graves&#44; sobre todo en ni&#241;os y antes del TOH&#44; aunque aporta m&#225;s informaci&#243;n la gasometr&#237;a arterial&#46; Una S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior al 96&#37; en la pulsioximetr&#237;a tiene una sensibilidad del 100&#37; y una especificidad del 88&#37; para detectar pacientes con P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#60;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; y una S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior al 94&#37; tiene una especificidad del 93&#37;&#46; Se ha intentado utilizar la pulsioximetr&#237;a como m&#233;todo de cribado para seleccionar a los pacientes con cirrosis a los que debe realizarse pruebas complementarias m&#225;s agresivas para confirmar que padecen un SHP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;5&#44;12</span></a>&#46; En todos los pacientes del presente estudio la S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> fue inferior o igual al 94&#37; y se realiz&#243; una gasometr&#237;a arterial en todos &#233;stos&#44; que presentaban una P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior a 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; excepto en el cuarto caso&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La angiograf&#237;a o la angio-TC pulmonar ayudan a diferenciar el SHP tipo 1 &#40;difuso&#41; del tipo 2 &#40;f&#237;stulas focales&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6&#44;8</span></a>&#46; Los pacientes con formas avanzadas del tipo 1 y el tipo 2 presentan una peor respuesta al tratamiento con ox&#237;geno<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8</span></a>&#46; Con la angio-TC se pudo detectar 1 caso de tipo 2 y 2 casos de tipo 1 y 2 en los que hab&#237;a componentes de difuso y de focal&#44; hecho que permiti&#243; tomar una actitud terap&#233;utica determinada en cada uno de estos&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han realizado estudios con diferentes f&#225;rmacos &#40;an&#225;logos de la somatostatina&#44; betabloqueantes&#44; inhibidores de la ciclooxigenasa&#44; glucocorticoides&#44; inmunosupresores&#44; vasoconstrictores pulmonares&#44; inhibidores del &#243;xido n&#237;trico&#44; &#243;xido n&#237;trico inhalado&#44; antibi&#243;ticos&#44; &#225;cido g&#225;rlico&#44; etc&#46;&#41; con resultados inciertos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;8</span></a>&#46; El &#250;nico tratamiento farmacol&#243;gico que se utiliz&#243; en los casos de este estudio fue el &#225;cido g&#225;rlico&#44; sin obtener mejor&#237;a de la oxigenaci&#243;n de la paciente&#46; El mecanismo de acci&#243;n exacto del &#225;cido g&#225;rlico es desconocido&#46; En el estudio de Najafi et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> se observ&#243;&#44; sobre todo en los pacientes de menor edad&#44; una mejor&#237;a de la oxigenaci&#243;n en el 50&#37; de los pacientes aunque esta mejor&#237;a no fue estad&#237;sticamente significativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una opci&#243;n terap&#233;utica que ha demostrado ser eficaz para mejorar la oxigenaci&#243;n arterial de forma temporal es la embolizaci&#243;n de la f&#237;stula focal en los casos de SHP tipo 2<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6&#44;13</span></a>&#46; En los casos del presente estudio con formas de este tipo hubo una mejor&#237;a clara de su hipoxemia en un paciente pero en los otros 2 esta mejor&#237;a no fue tan importante al tratarse de una forma mixta&#46; Otros tratamientos paliativos como el <span class="elsevierStyleItalic">shunt</span> portosist&#233;mico transyugular y la cavoplastia &#40;&#250;nicamente descrita como tratamiento efectivo en caso de s&#237;ndrome de Budd-Chiari asociado&#41; precisan m&#225;s estudios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TOH es el tratamiento que ofrece mejores resultados&#44; aunque se ha descrito un 30&#37; de fallecimientos tras el trasplante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;7&#44;8</span></a>&#46; Se ha descrito una recuperaci&#243;n progresiva en m&#225;s del 85&#37; de los casos&#44; en meses o incluso en a&#241;os&#44; de la oxigenaci&#243;n arterial y de los par&#225;metros cl&#237;nicos&#59; este hecho indica la importancia de la disfunci&#243;n hep&#225;tica en la etiopatogenia de este s&#237;ndrome<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;5&#44;8&#44;14</span></a>&#46; Tambi&#233;n se ha descrito una regresi&#243;n de la positividad en la ecocardiograf&#237;a&#44; es decir&#44; del cortocircuito pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib15"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>&#46; Los pacientes de este estudio a los que se realiz&#243; TOH presentaron una recuperaci&#243;n de la oxigenaci&#243;n arterial en un per&#237;odo de d&#237;as a 3 meses&#46; En muchos estudios pedi&#225;tricos se describe una mayor frecuencia de complicaciones postrasplante en los ni&#241;os con SHP respecto a los que no padecen este s&#237;ndrome<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; aunque la supervivencia a largo plazo es similar en ambos casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; En algunos estudios se ha determinado una supervivencia significativamente menor tras el TOH en aquellos pacientes con una P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior a 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg pretrasplante&#44; hecho que puede ser motivo de contraindicaci&#243;n de realizar el TOH<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;9&#44;14</span></a>&#46; En el tercer caso cl&#237;nico del presente estudio se contraindic&#243; el trasplante por este motivo y el caso 5&#44; tambi&#233;n con una P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#60;50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; falleci&#243; tras el trasplante&#46; Algunos estudios apuntan a que debe replantearse la indicaci&#243;n de no realizar el TOH en caso de P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior a 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg ya que es el &#250;nico tratamiento curativo para el SHP y&#44; una vez realizado &#233;ste&#44; se observa una supervivencia similar a la de los trasplantados de h&#237;gado sin SHP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;9</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito recidivas del SHP tras el TOH o desarrollo del s&#237;ndrome de hipertensi&#243;n portopulmonar antes o despu&#233;s del TOH aunque es muy poco frecuente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;16</span></a> y no se observ&#243; en los pacientes de este estudio que sobrevivieron&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se puede concluir que aunque sea una enfermedad poco frecuente se la tiene que considerar ante un ni&#241;o con enfermedad hep&#225;tica e hipoxemia&#46; Tras confirmar el diagn&#243;stico mediante gasometr&#237;a&#44; ecocardiograf&#237;a con contraste y gammagraf&#237;a de perfusi&#243;n pulmonar&#44; la angiograf&#237;a o la angio-TC permiten detectar aquellos casos susceptibles de tratamiento con embolizaci&#243;n vascular&#46; El resto de los casos tendr&#225;n que ser valorados para TOH&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Edad al diagn&#243;stico de SHP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">15 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">11 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">2 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">11 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">8 meses&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Sexo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Masculino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Enfermedad hep&#225;tica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Atresia de v&#237;as biliares&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Atresia de v&#237;as biliares&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cirrosis micronodulillar&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Atresia de v&#237;as biliares&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Atresia de v&#237;as biliares&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">PaO<span class="elsevierStyleInf">2</span> inicial&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">53&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">57<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">37<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">69<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">43&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tipo de SHP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">1 y 2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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Original breve
Síndrome hepatopulmonar en niños: evaluación y tratamiento
Hepatopulmonary syndrome in children: Evaluation and treatment
S. Rovira Amigoa,
Autor para correspondencia
42402sra@comb.cat

Autor para correspondencia.
, C. Martín de Vicentea, J. Bueno Aribayosb, J. Ortega Lópezc, J. Girona Comasd, A. Moreno Galdóa
a Unidad de Neumología Pediátrica y Fibrosis Quística, Hospital Universitari Vall d’Hebron, Barcelona, España
b Unidad de Cirugía Hepatobiliar y Trasplante, Hospital Universitari Vall d’Hebron, Barcelona, España
c Unidad de Hepatología Pediátrica, Hospital Universitari Vall d’Hebron, Barcelona, España
d Unidad de Cardiología Pediátrica, Hospital Universitari Vall d’Hebron, Barcelona, España
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    "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Introducci&#243;n</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ndrome hepatopulmonar &#40;SHP&#41; se define como una alteraci&#243;n en la oxigenaci&#243;n arterial debida al desarrollo de dilataciones intrapulmonares vasculares asociadas a una disfunci&#243;n hep&#225;tica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Se ha descrito una prevalencia en la infancia del 9 al 20&#37; asociada a la atresia de v&#237;as biliares&#44; del 0&#44;5&#37; en los pacientes con trombosis portal y del 2 al 4&#37; en otros tipos de cirrosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; En el estudio de Noli et al se observ&#243; que el SHP aparece en un 8&#37; de los ni&#241;os con cirrosis o hipertensi&#243;n portal grave<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; No se conoce el mecanismo etiopatog&#233;nico exacto de formaci&#243;n de estas dilataciones vasculares pulmonares&#44; pero la disminuci&#243;n del tono vascular pulmonar parece debida a un desequilibrio entre factores vasodilatadores y vasoconstrictores &#40;los m&#225;s estudiados son el &#243;xido n&#237;trico&#44; el mon&#243;xido de carbono&#44; la endotelina y el factor de necrosis tumoral alfa&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cl&#237;nicamente se manifiesta con disnea&#44; platipnea&#44; ortodesoxia &#40;descenso de la presi&#243;n parcial arterial de ox&#237;geno &#91;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#93; superior o igual a 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg o al 5&#37; desde la posici&#243;n dec&#250;bito supino hasta la bipedestaci&#243;n&#41;&#44; acropaquias y cianosis labial&#46; La ecocardiograf&#237;a con contraste &#40;suero salino&#41; y la gammagraf&#237;a con macroagregados de alb&#250;mina marcados con tecnecio &#40;Tc<span class="elsevierStyleSup">99m</span>&#41; permiten ver el paso del contraste a nivel sist&#233;mico&#44; lo que orienta sobre la presencia de un cortocircuito de derecha a izquierda<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6&#44;7</span></a>&#46; La angiograf&#237;a pulmonar distingue 2 patrones&#46; El tipo 1 o difuso y el tipo 2 o focal &#40;menos frecuente&#41; en el que se aprecian comunicaciones arteriovenosas focales<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;8</span></a>&#46; No existe ning&#250;n tratamiento farmacol&#243;gico efectivo&#46; En el patr&#243;n tipo 2 es posible la embolizaci&#243;n vascular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6</span></a>&#46; El trasplante hep&#225;tico resuelve este s&#237;ndrome en m&#225;s del 80&#37; de los casos&#44; aunque puede tardar meses en desaparecer<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El prop&#243;sito de este art&#237;culo es describir 5 casos de SHP estudiados en este hospital en los &#250;ltimos 5 a&#241;os con diferente historia natural y evoluci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl1">tabla 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl1"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Observaciones cl&#237;nicas</span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 1</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 15 a&#241;os de edad&#44; intervenido mediante t&#233;cnica de Kasai at&#237;pica a los 2 meses de vida por atresia de v&#237;as biliares&#44; que presenta hipoxemia progresiva sin otra sintomatolog&#237;a acompa&#241;ante&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica destacan acropaquias&#44; u&#241;as en vidrio de reloj y cianosis labial&#46; Auscultaci&#243;n cardiopulmonar normal sin signos de dificultad respiratoria&#46; Hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; Saturaci&#243;n arterial de ox&#237;geno &#40;S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#41; basal del 88&#37; con ortodesoxia positiva&#46; En la gasometr&#237;a arterial &#40;con fracci&#243;n inspiratoria de ox&#237;geno &#91;FiO<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#93; del 21&#37;&#41; se aprecia pH de 7&#44;41&#44; presi&#243;n parcial arterial de di&#243;xido de carbono &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#41; 36&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> 53&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; bicarbonato de 22&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l y exceso de bases de &#8722;1&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#46; Se realiza una espirometr&#237;a forzada&#44; que es normal y una radiograf&#237;a de t&#243;rax en la que se aprecia una condensaci&#243;n en el l&#243;bulo inferior izquierdo&#46; En la ecocardiograf&#237;a se observa un coraz&#243;n estructuralmente normal y&#44; tras la inyecci&#243;n de contraste&#44; un paso precoz a cavidades izquierdas&#44; por lo que se sospecha la presencia de f&#237;stulas arteriovenosas pulmonares&#46; La gammagraf&#237;a pulmonar de perfusi&#243;n muestra la existencia de un cortocircuito de derecha a izquierda del 36&#37;&#46; Ante la sospecha de SHP tipo 2 se realiza una angiotomograf&#237;a computarizada &#40;angio-TC&#41; pulmonar en la que se aprecia una imagen compatible con una f&#237;stula arteriovenosa de gran tama&#241;o en la base pulmonar izquierda irrigada por la arteria pulmonar inferior y que drena a las venas pulmonares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Se realiza cateterismo card&#237;aco y se embolizan las arteriolas pulmonares aferentes m&#225;s importantes con 4 <span class="elsevierStyleItalic">plugs</span> vasculares de Amplatzer<span class="elsevierStyleSup">&#174;</span> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a><span class="elsevierStyleBold">&#41;</span>&#46; Tras este procedimiento se observa una mejor&#237;a de la S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> ambiente al 95&#37; y de la P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> a 80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#46; Durante los 2 a&#241;os de seguimiento posterior el paciente se encuentra asintom&#225;tico&#44; realiza vida normal y mantiene la S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> entre el 95 y el 96&#37;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 2</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 11 a&#241;os&#44; intervenida de atresia de v&#237;as biliares de forma paliativa mediante la t&#233;cnica de Kasai a los 3 meses de vida&#44; con aparici&#243;n posterior de varices esof&#225;gicas por hipertensi&#243;n portal&#44; que presenta subcianosis labial y dificultad respiratoria al correr&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica se aprecian acropaquias y telangiectasias faciales y en el t&#243;rax superior&#46; La auscultaci&#243;n cardiopulmonar es normal y no presenta signos de distr&#233;s respiratorio&#46; Hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; La S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> fue del 91&#37; con ortodesoxia positiva&#46; La gasometr&#237;a arterial &#40;con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#41; muestra&#58; pH 7&#44;45&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 25&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 57<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; bicarbonato de 21<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l y exceso de bases de &#8722;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax y la espirometr&#237;a forzada son normales&#46; En la ecocardiograf&#237;a se observa un coraz&#243;n morfol&#243;gicamente normal&#44; pero un paso precoz del contraste a cavidades izquierdas&#46; La gammagraf&#237;a pulmonar de perfusi&#243;n muestra un cortocircuito de derecha a izquierda del 30&#37;&#46; La angio-TC pulmonar es normal&#46; Al diagnosticarse SHP tipo 1 se le administra tratamiento con ox&#237;geno y se decide su inclusi&#243;n en la lista de espera de trasplante hep&#225;tico&#46; Dieciocho meses despu&#233;s del diagn&#243;stico se realiza un trasplante ortot&#243;pico de h&#237;gado &#40;TOH&#41; con buena evoluci&#243;n y desaparici&#243;n progresiva de la hipoxemia con retirada de la oxigenoterapia a los 3 meses&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 3</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 2 a&#241;os que ingresa por un cuadro de bronquitis aguda&#46; Durante el ingreso presenta hipoxemia mantenida &#40;S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 80 al 87&#37;&#41; a pesar de la resoluci&#243;n del cuadro obstructivo&#46; En los antecedentes destaca que fue una reci&#233;n nacida pret&#233;rmino intervenida por enterocolitis necrosante&#44; portadora de una v&#225;lvula de derivaci&#243;n ventriculoperitoneal y que present&#243; una colestasis neonatal con cit&#243;lisis hep&#225;tica atribuida a la nutrici&#243;n parenteral que recibi&#243;&#46; Posteriormente persisti&#243; la alteraci&#243;n de la funci&#243;n hep&#225;tica con elevaci&#243;n de aminotransferasas y funci&#243;n de s&#237;ntesis conservada&#44; sin que se le realizara una biopsia&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica destacan acropaquias&#44; polipnea y cianosis con una auscultaci&#243;n cardiopulmonar normal&#46; Hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; La gasometr&#237;a arterial &#40;con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#41; muestra pH 7&#44;50&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 44<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 37<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; bicarbonato de 19<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l y exceso de bases de -1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax es normal y la ecocardiograf&#237;a con suero salino agitado mostr&#243; f&#237;stulas pulmonares sin signos de hipertensi&#243;n pulmonar&#46; En la gammagraf&#237;a pulmonar de perfusi&#243;n se halla un patr&#243;n heterog&#233;neo de captaci&#243;n con un cortocircuito de derecha a izquierda del 31&#37; y en la hep&#225;tica un patr&#243;n sugestivo de hepatopat&#237;a cr&#243;nica avanzada&#46; Se realiza una biopsia hep&#225;tica que muestra cirrosis micronodulillar&#46; En la angio-TC pulmonar se aprecian f&#237;stulas arteriovenosas en el l&#243;bulo inferior derecho e izquierdo&#46; Se le diagnostica SHP tipo 1 y 2 y se procedi&#243; a la embolizaci&#243;n con <span class="elsevierStyleItalic">coils</span> de 4 f&#237;stulas sin incidencias&#46; Se le da el alta con ox&#237;geno domiciliario para mantener saturaciones del 90&#37;&#46; A los 2 meses reingresa por disfunci&#243;n de la v&#225;lvula de derivaci&#243;n ventriculoperitoneal&#44; que se interviene y durante el per&#237;odo posquir&#250;rgico presenta un cuadro de aumento de la polipnea&#44; quejido e hipoxemia con S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 80 al 87&#37; que requiere ventilaci&#243;n mec&#225;nica&#46; Mantiene P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior a 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> al 21&#37; por lo que se contraindica el TOH&#46; Se realiza tratamiento emp&#237;rico con &#225;cido g&#225;rlico&#44; con el objeto de mejorar la oxigenaci&#243;n&#44; que no resulta efectivo&#46; La paciente fallece por s&#237;ndrome de distr&#233;s respiratorio tipo adulto con hipoxemia progresiva varios d&#237;as despu&#233;s&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 4</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 11 a&#241;os&#44; trasplantada de h&#237;gado a los 7 meses de vida por atresia de v&#237;as biliares y en situaci&#243;n de cirrosis biliar por colangiopat&#237;a al momento de la consulta&#44; que presenta episodios puntuales de cianosis central al correr y S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> basal del 93&#37;&#46; Al explorarla destacan acropaquias y cianosis labial&#46; No presenta signos de dificultad respiratoria y la auscultaci&#243;n cardiorrespiratoria es normal&#46; Ortodesoxia positiva&#46; Hepatomegalia de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; En la gasometr&#237;a arterial &#40;con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#41; se constata pH 7&#44;46&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 27&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 69<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; bicarbonato de 19&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l y exceso de bases de -3&#44;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#46; La espirometr&#237;a forzada y la radiograf&#237;a de t&#243;rax son normales pero en la ecocardiograf&#237;a se aprecian 2 flujos sugestivos de f&#237;stulas&#44; uno que desemboca en la aur&#237;cula derecha y el otro en la vena pulmonar izquierda&#46; La gammagraf&#237;a pulmonar de perfusi&#243;n muestra un cortocircuito de derecha a izquierda del 28&#37; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig3">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; En la angio-TC pulmonar se evidencia una f&#237;stula arteriovenosa perif&#233;rica en el l&#243;bulo inferior derecho&#46; Tras el diagn&#243;stico de SHP tipo 1 y 2&#44; se realiza embolizaci&#243;n de la f&#237;stula con <span class="elsevierStyleItalic">coils</span>&#44; con mejor&#237;a parcial de la oxigenaci&#243;n&#44; y posterior retrasplante hep&#225;tico sin presentar complicaciones importantes tras su realizaci&#243;n&#59; se puede retirar a las 3 semanas el tratamiento con ox&#237;geno&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig3"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 5</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 8 meses&#44; intervenida mediante la t&#233;cnica de Kasai a los 2 meses de vida por atresia de v&#237;as biliares con respuesta parcial por lo que se incluye en la lista de espera de trasplante hep&#225;tico&#46; Ingresa por s&#237;ndrome febril&#44; descompensaci&#243;n cl&#237;nica de su insuficiencia hep&#225;tica y dificultad respiratoria&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica destaca taquipnea con discreto tiraje intercostal y S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> basal del 94&#37;&#46; La auscultaci&#243;n cardiopulmonar es normal&#46; Hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#46; La gasometr&#237;a arterial &#40;con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#41; muestra pH 7&#44;31&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 43&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> de 43&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; bicarbonato de 21&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l y exceso de bases de -4&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mEq&#47;l&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax es normal&#46; En la ecograf&#237;a abdominal se aprecia hipertensi&#243;n portal y en la ecocardiograf&#237;a se observa un coraz&#243;n morfol&#243;gicamente normal&#44; con un paso precoz de contraste a cavidades izquierdas&#46; La gammagraf&#237;a pulmonar de perfusi&#243;n muestra un cortocircuito de derecha a izquierda del 24&#37;&#46; En la angio-TC pulmonar no se aprecian f&#237;stulas arteriovenosas macrosc&#243;picas&#46; Se diagnostica SHP tipo 1 que se trata con oxigenoterapia hasta que posteriormente se realiza el TOH&#46; La paciente fallece al mes de la intervenci&#243;n por una infecci&#243;n por adenovirus&#46;</p></span></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para diagnosticar el SHP hay que demostrar la existencia de una alteraci&#243;n en la oxigenaci&#243;n arterial y dilataciones intravasculares pulmonares en el contexto de una enfermedad hep&#225;tica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; El defecto en la oxigenaci&#243;n se valora como una P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#60;80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg o un gradiente alveoloarterial de ox&#237;geno &#40;P<span class="elsevierStyleInf">A-a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#41; &#8805;15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg con FIO<span class="elsevierStyleInf">2</span> del 21&#37;&#46; Seg&#250;n los valores de P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#44; y siempre que se tenga una P<span class="elsevierStyleInf">A-a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; podemos clasificar la gravedad de la enfermedad en leve &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41;&#44; moderada &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;60&#8211;&#60;80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41;&#44; grave &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;50&#8211;&#60;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41; o muy grave &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#60;50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;5</span></a>&#46; En el momento del diagn&#243;stico&#44; los pacientes de este estudio presentaban un grado moderado&#44; grave o muy grave de la enfermedad con P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> que oscilaban entre 37 y 69<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#46; Adem&#225;s&#44; si se observan las gasometr&#237;as arteriales&#44; se puede ver que ninguno de &#233;stos presentaba hipercapnia &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> &#8805;45<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41; ya que estos pacientes suelen tener hipocapnia &#40;P<span class="elsevierStyleInf">a</span>CO<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#60;35<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41; con alcalosis respiratoria debido a la hipoventilaci&#243;n que presentan a causa de su enfermedad hep&#225;tica avanzada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para demostrar la existencia de dilataciones intravasculares pulmonares las pruebas m&#225;s utilizadas son la ecocardiograf&#237;a con contraste &#40;suero salino agitado&#41; y la gammagraf&#237;a con macroagregados de alb&#250;mina marcados con Tc<span class="elsevierStyleSup">99m</span>&#46; La primera se considerar&#225; positiva si tras la inyecci&#243;n de suero salino agitado en una vena sist&#233;mica aparecen microburbujas en la aur&#237;cula derecha y al cabo de 3 a 6 ciclos card&#237;acos &#233;stas se ven en la aur&#237;cula izquierda&#44; lo que indica la existencia de un cortocircuito pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8&#8211;10</span></a>&#46; Se trata de una prueba muy sensible aunque poco espec&#237;fica&#44; ya que en el 40&#37; de los pacientes con cirrosis puede ser positiva sin tener una P<span class="elsevierStyleInf">A-a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> elevada ni hipoxemia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#8211;7</span></a>&#46; Estudios recientes indican como nuevo par&#225;metro simple y factible para detectar un SHP en pacientes con cirrosis hep&#225;tica el hallar un volumen de la aur&#237;cula izquierda &#8805;50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib11"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46; La gammagraf&#237;a se considerar&#225; compatible con la presencia de un cortocircuito intrapulmonar si se capta una actividad en el cerebro o h&#237;gado &#8805; 6&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46; En todos los casos cl&#237;nicos del presente estudio se encontr&#243; positividad en ambas pruebas&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Respecto a la enfermedad hep&#225;tica causal&#44; puede tratarse de una enfermedad hep&#225;tica cr&#243;nica o aguda<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y puede o no haber hipertensi&#243;n portal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Tambi&#233;n pueden tener una cl&#237;nica similar al s&#237;ndrome hepatopulmonar algunas enfermedades en las que existe un <span class="elsevierStyleItalic">shunt</span> portosist&#233;mico cong&#233;nito con hipertensi&#243;n portal sin enfermedad hep&#225;tica &#40;por ejemplo&#44; la malformaci&#243;n de Abernethy tipo 1&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Todos los pacientes de este estudio padec&#237;an una enfermedad hep&#225;tica de larga evoluci&#243;n y en todos &#233;stos exist&#237;a hipertensi&#243;n portal&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ntoma m&#225;s referido en estos casos fue la disnea y los signos m&#225;s constantes la platipnea&#44; la ortodesoxia&#44; las acropaquias y la cianosis labial&#46; Es frecuente la disnea de esfuerzo que progresa a disnea en reposo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46; Los signos m&#225;s frecuentes&#44; pero no patognom&#243;nicos&#44; son la platipnea y la ortodesoxia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5&#44;6&#44;9</span></a>&#46; Otros hallazgos frecuentes son las ara&#241;as vasculares&#44; las acropaquias y la cianosis labial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El control de la S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> por pulsioximetr&#237;a es &#250;til en el seguimiento de pacientes con formas moderadas y graves&#44; sobre todo en ni&#241;os y antes del TOH&#44; aunque aporta m&#225;s informaci&#243;n la gasometr&#237;a arterial&#46; Una S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior al 96&#37; en la pulsioximetr&#237;a tiene una sensibilidad del 100&#37; y una especificidad del 88&#37; para detectar pacientes con P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#60;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; y una S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior al 94&#37; tiene una especificidad del 93&#37;&#46; Se ha intentado utilizar la pulsioximetr&#237;a como m&#233;todo de cribado para seleccionar a los pacientes con cirrosis a los que debe realizarse pruebas complementarias m&#225;s agresivas para confirmar que padecen un SHP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;5&#44;12</span></a>&#46; En todos los pacientes del presente estudio la S<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> fue inferior o igual al 94&#37; y se realiz&#243; una gasometr&#237;a arterial en todos &#233;stos&#44; que presentaban una P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior a 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; excepto en el cuarto caso&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La angiograf&#237;a o la angio-TC pulmonar ayudan a diferenciar el SHP tipo 1 &#40;difuso&#41; del tipo 2 &#40;f&#237;stulas focales&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6&#44;8</span></a>&#46; Los pacientes con formas avanzadas del tipo 1 y el tipo 2 presentan una peor respuesta al tratamiento con ox&#237;geno<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8</span></a>&#46; Con la angio-TC se pudo detectar 1 caso de tipo 2 y 2 casos de tipo 1 y 2 en los que hab&#237;a componentes de difuso y de focal&#44; hecho que permiti&#243; tomar una actitud terap&#233;utica determinada en cada uno de estos&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han realizado estudios con diferentes f&#225;rmacos &#40;an&#225;logos de la somatostatina&#44; betabloqueantes&#44; inhibidores de la ciclooxigenasa&#44; glucocorticoides&#44; inmunosupresores&#44; vasoconstrictores pulmonares&#44; inhibidores del &#243;xido n&#237;trico&#44; &#243;xido n&#237;trico inhalado&#44; antibi&#243;ticos&#44; &#225;cido g&#225;rlico&#44; etc&#46;&#41; con resultados inciertos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;8</span></a>&#46; El &#250;nico tratamiento farmacol&#243;gico que se utiliz&#243; en los casos de este estudio fue el &#225;cido g&#225;rlico&#44; sin obtener mejor&#237;a de la oxigenaci&#243;n de la paciente&#46; El mecanismo de acci&#243;n exacto del &#225;cido g&#225;rlico es desconocido&#46; En el estudio de Najafi et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib3"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> se observ&#243;&#44; sobre todo en los pacientes de menor edad&#44; una mejor&#237;a de la oxigenaci&#243;n en el 50&#37; de los pacientes aunque esta mejor&#237;a no fue estad&#237;sticamente significativa&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una opci&#243;n terap&#233;utica que ha demostrado ser eficaz para mejorar la oxigenaci&#243;n arterial de forma temporal es la embolizaci&#243;n de la f&#237;stula focal en los casos de SHP tipo 2<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;6&#44;13</span></a>&#46; En los casos del presente estudio con formas de este tipo hubo una mejor&#237;a clara de su hipoxemia en un paciente pero en los otros 2 esta mejor&#237;a no fue tan importante al tratarse de una forma mixta&#46; Otros tratamientos paliativos como el <span class="elsevierStyleItalic">shunt</span> portosist&#233;mico transyugular y la cavoplastia &#40;&#250;nicamente descrita como tratamiento efectivo en caso de s&#237;ndrome de Budd-Chiari asociado&#41; precisan m&#225;s estudios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TOH es el tratamiento que ofrece mejores resultados&#44; aunque se ha descrito un 30&#37; de fallecimientos tras el trasplante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;7&#44;8</span></a>&#46; Se ha descrito una recuperaci&#243;n progresiva en m&#225;s del 85&#37; de los casos&#44; en meses o incluso en a&#241;os&#44; de la oxigenaci&#243;n arterial y de los par&#225;metros cl&#237;nicos&#59; este hecho indica la importancia de la disfunci&#243;n hep&#225;tica en la etiopatogenia de este s&#237;ndrome<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;5&#44;8&#44;14</span></a>&#46; Tambi&#233;n se ha descrito una regresi&#243;n de la positividad en la ecocardiograf&#237;a&#44; es decir&#44; del cortocircuito pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib15"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>&#46; Los pacientes de este estudio a los que se realiz&#243; TOH presentaron una recuperaci&#243;n de la oxigenaci&#243;n arterial en un per&#237;odo de d&#237;as a 3 meses&#46; En muchos estudios pedi&#225;tricos se describe una mayor frecuencia de complicaciones postrasplante en los ni&#241;os con SHP respecto a los que no padecen este s&#237;ndrome<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; aunque la supervivencia a largo plazo es similar en ambos casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib4"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; En algunos estudios se ha determinado una supervivencia significativamente menor tras el TOH en aquellos pacientes con una P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior a 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg pretrasplante&#44; hecho que puede ser motivo de contraindicaci&#243;n de realizar el TOH<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;9&#44;14</span></a>&#46; En el tercer caso cl&#237;nico del presente estudio se contraindic&#243; el trasplante por este motivo y el caso 5&#44; tambi&#233;n con una P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span>&#60;50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; falleci&#243; tras el trasplante&#46; Algunos estudios apuntan a que debe replantearse la indicaci&#243;n de no realizar el TOH en caso de P<span class="elsevierStyleInf">a</span>O<span class="elsevierStyleInf">2</span> inferior a 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg ya que es el &#250;nico tratamiento curativo para el SHP y&#44; una vez realizado &#233;ste&#44; se observa una supervivencia similar a la de los trasplantados de h&#237;gado sin SHP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;9</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se han descrito recidivas del SHP tras el TOH o desarrollo del s&#237;ndrome de hipertensi&#243;n portopulmonar antes o despu&#233;s del TOH aunque es muy poco frecuente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4&#44;16</span></a> y no se observ&#243; en los pacientes de este estudio que sobrevivieron&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se puede concluir que aunque sea una enfermedad poco frecuente se la tiene que considerar ante un ni&#241;o con enfermedad hep&#225;tica e hipoxemia&#46; Tras confirmar el diagn&#243;stico mediante gasometr&#237;a&#44; ecocardiograf&#237;a con contraste y gammagraf&#237;a de perfusi&#243;n pulmonar&#44; la angiograf&#237;a o la angio-TC permiten detectar aquellos casos susceptibles de tratamiento con embolizaci&#243;n vascular&#46; El resto de los casos tendr&#225;n que ser valorados para TOH&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-head\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-head\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-head\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-head\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-head\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" style="border-bottom: 2px solid black">Caso 5&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Edad al diagn&#243;stico de SHP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">15 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">11 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">11 a&#241;os&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">8 meses&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Sexo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Masculino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Femenino&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Enfermedad hep&#225;tica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Atresia de v&#237;as biliares&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Atresia de v&#237;as biliares&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cirrosis micronodulillar&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Atresia de v&#237;as biliares&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Atresia de v&#237;as biliares&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">PaO<span class="elsevierStyleInf">2</span> inicial&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">53&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">57<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">37<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">69<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">43&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tipo de SHP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">1 y 2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">1&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tratamiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Embolizaci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">TOH&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Embolizaci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Embolizaci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">TOH&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Evoluci&#243;n final&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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