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que consulta al servicio de urgencias por aparici&#243;n de tumefacci&#243;n parot&#237;dea bilateral de 3 d&#237;as de evoluci&#243;n as&#237; como astenia y p&#233;rdida de peso &#40;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#41; durante el &#250;ltimo mes&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica &#250;nicamente destacan estancamiento ponderal&#44; tumefacci&#243;n parot&#237;dea bilateral no dolorosa&#44; hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; esplenomegalia de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm y peque&#241;as adenopat&#237;as en las regiones laterocervical&#44; axilar e inguinal&#46; La auscultaci&#243;n cardiorrespiratoria era normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza anal&#237;tica sangu&#237;nea con hemograma&#44; bioqu&#237;mica&#44; prote&#237;na C reactiva y velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#44; que resultan normales&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax muestra patr&#243;n intersticial difuso con infiltrados perihiliares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>a&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante estos resultados y la cl&#237;nica del paciente se decide ingreso para estudio&#44; y se plantean como diagn&#243;sticos diferenciales&#58; neumon&#237;a alveolointersticial de causa infecciosa&#44; s&#237;ndrome linfoproliferativo o enfermedad sist&#233;mica&#46; Se realizan extensi&#243;n de sangre perif&#233;rica&#44; estudio de inmunidad y marcadores de autoinmunidad&#44; que resultan normales&#59; la prueba de tuberculina fue negativa&#46; Los cultivos y los estudios serol&#243;gicos fueron tambien negativos&#46; Se practica tomografia computarizada &#40;TC&#41; tor&#225;cica&#44; donde se aprecian afectaciones nodulares de <span class="elsevierStyleItalic">ground glass</span> y m&#250;ltiples septos engrosados intersticiales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>b&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza lavado broncoalveolar &#40;LBA&#41; que muestra un predominio de linfocitos &#40;61&#37;&#41; con un &#237;ndice CD4&#47;CD8 de 1&#44;4&#44; sin c&#233;lulas malignas y con cultivos negativos&#46; Las pruebas funcionales respiratorias mostraban un leve patr&#243;n restrictivo &#40;el 73&#37; de capacidad vital forzada y el 80&#37; de volumen espiratorio m&#225;ximo en el primer segundo&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ecograf&#237;a abdominal mostraba ligera hepatoesplenomegalia con alguna adenopat&#237;a en la regi&#243;n de salida del tronco cel&#237;aco&#46; En la ecograf&#237;a parot&#237;dea se apreciaba alteraci&#243;n de la ecogenicidad y aumento de tama&#241;o de ambas par&#243;tidas con m&#250;ltiples n&#243;dulos hipoecoicos sin vascularizaci&#243;n en su interior&#46; La TC toracoabdominal con contraste evidenciaba m&#250;ltiples adenopat&#237;as mediast&#237;nicas y mesent&#233;ricas&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los valores de enzima conversiva de la angiotensina &#40;ECA&#41; estaban muy elevados &#40;350<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l &#91;valores normales &#60;40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#93;&#41;&#46; En el examen oftalmol&#243;gico se observaba uve&#237;tis anterior bilateral&#44; por lo que se inici&#243; tratamiento ciclopl&#233;jico y corticoideo en gotas&#46; Se realiz&#243; equilibrio renal&#44; que mostraba leve hipercalciuria &#40;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#46; Los valores de vitamina D y paratirina fueron normales&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para confirmar el diagn&#243;stico de sospecha de sarcoidosis se realiz&#243;&#44; mediante toracoscopia&#44; biopsia pulmonar y de adenopat&#237;as mediast&#237;nicas&#44; que demostraron la presencia de abundantes granulomas no caseificantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras todos estos hallazgos y la exclusi&#243;n de enfermedades infecciosas y procesos linfoproliferativos se llega al diagn&#243;stico de sarcoidosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inici&#243; tratamiento con corticoides &#40;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> durante un mes&#59; posteriormente se administra pauta descendente&#44; con lo que el paciente experimenta una progresiva mejor&#237;a con desaparici&#243;n de la uve&#237;tis y normalizaci&#243;n radiol&#243;gica&#44; funcional y anal&#237;tica&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sarcoidosis es una enfermedad rara&#44; dif&#237;cil de diagnosticar y probablemente infradiagnosticada en ni&#241;os&#46; El diagn&#243;stico se basa en hallazgos clinicorradiol&#243;gicos&#44; las pruebas histol&#243;gicas de granulomas epiteloides no caseificantes y la exclusi&#243;n de otras posibles etiolog&#237;as<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En pacientes con sarcoidosis&#44; la realizaci&#243;n de un LBA con estudio tanto de la celularidad &#40;predominio de linfocitos y descenso del n&#250;mero de macr&#243;fagos&#41; como del perfil de citocinas &#40;aumento de interleucina &#91;IL&#93;-1B&#44; factor de necrosis tumoral&#44; IL-6 y factor de crecimiento y transformaci&#243;n-&#946;&#41; contribuye al diagn&#243;stico y puede ser &#250;til a la hora de valorar el grado de actividad o la gravedad de la enfermedad&#46; Sin embargo&#44; no parece indicado en el seguimiento de estos pacientes repetir un LBA para evaluar la respuesta al tratamiento&#44; ya que la presencia de alveolitis con aumento de linfocitos parece mantenerse durante el curso de la enfermedad&#44; aunque &#233;sta presente buena evoluci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;11</span></a>&#46; A pesar de la existencia de 2 patrones pedi&#225;tricos cl&#225;sicos descritos hasta la actualidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; nuestro caso se trata de un ni&#241;o de 4 a&#241;os con una afectaci&#243;n sist&#233;mica &#40;principalmente pulmonar&#41; poco frecuente para su edad y que se asemeja m&#225;s a la forma cl&#225;sica o tard&#237;a&#44; m&#225;s frecuente en adolescentes&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro paciente present&#243; una excelente respuesta al tratamiento convencional con corticoides&#44; tal y como se describe en la literatura m&#233;dica&#46; En la actualidad&#44; el paciente permanece asintom&#225;tico&#44; con recuperaci&#243;n del peso y desaparici&#243;n de las visceromegalias&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; las pruebas funcionales respiratorias&#44; los valores de ECA y el examen oftalmol&#243;gico son actualmente normales&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de la buena evoluci&#243;n cl&#237;nica&#44; el pron&#243;stico a largo plazo de estos casos at&#237;picos resulta incierto&#46; La sarcoidosis pulmonar parece tener un curso m&#225;s agresivo en ni&#241;os que en adultos&#44; en los que un 65&#37; de los casos se cura espont&#225;neamente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span></a>&#46; Una vez iniciado el tratamiento corticoideo&#44; su eficacia debe evaluarse en funci&#243;n de los signos cl&#237;nicos&#44; la radiograf&#237;a de t&#243;rax y las pruebas funcionales respiratorias&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Todav&#237;a hay pocos estudios acerca del pron&#243;stico a largo plazo de la forma sist&#233;mica de la sarcoidosis en ni&#241;os peque&#241;os&#46; Un reciente estudio de 36 ni&#241;os daneses afectados de sarcoidosis seguidos durante unos 15 a&#241;os tras el diagn&#243;stico parece confirmar el pron&#243;stico generalmente benigno de esta enfermedad en los ni&#241;os&#44; con una remisi&#243;n de &#233;sta en su mayor&#237;a antes de los 6 a&#241;os tras el diagn&#243;stico&#46; Adem&#225;s&#44; el pron&#243;stico no parece estar relacionado con la edad del inicio de la enfermedad&#46; La aparici&#243;n de un eritema nodoso suele asociarse a buen pron&#243;stico&#44; mientras que la afectaci&#243;n del sistema nervioso central se asocia a mal pron&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib12"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46;</p></span>"
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Carta al Editor
Sarcoidosis: forma sistémica en un niño de 4 años
Sarcoidosis: A systemic form in a four year-old child
M. Tobeña Ruéa,
Autor para correspondencia
36863mtr@comb.es

Autor para correspondencia.
, F. Coll Usandizagaa, A. Moreno Galdob, A. Carrascosaa
a Servicio de Pediatría, Área Pediátrica, Hospital Universitario Vall d’Hebrón, Universidad Autónoma de Barcelona, Barcelona, España
b Unidad de Neumología Pediátrica, Área Pediátrica, Hospital Universitario Vall d’Hebrón, Universidad Autónoma de Barcelona, Barcelona, España
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que consulta al servicio de urgencias por aparici&#243;n de tumefacci&#243;n parot&#237;dea bilateral de 3 d&#237;as de evoluci&#243;n as&#237; como astenia y p&#233;rdida de peso &#40;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#41; durante el &#250;ltimo mes&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica &#250;nicamente destacan estancamiento ponderal&#44; tumefacci&#243;n parot&#237;dea bilateral no dolorosa&#44; hepatomegalia de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; esplenomegalia de 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm y peque&#241;as adenopat&#237;as en las regiones laterocervical&#44; axilar e inguinal&#46; La auscultaci&#243;n cardiorrespiratoria era normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza anal&#237;tica sangu&#237;nea con hemograma&#44; bioqu&#237;mica&#44; prote&#237;na C reactiva y velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#44; que resultan normales&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax muestra patr&#243;n intersticial difuso con infiltrados perihiliares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>a&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante estos resultados y la cl&#237;nica del paciente se decide ingreso para estudio&#44; y se plantean como diagn&#243;sticos diferenciales&#58; neumon&#237;a alveolointersticial de causa infecciosa&#44; s&#237;ndrome linfoproliferativo o enfermedad sist&#233;mica&#46; Se realizan extensi&#243;n de sangre perif&#233;rica&#44; estudio de inmunidad y marcadores de autoinmunidad&#44; que resultan normales&#59; la prueba de tuberculina fue negativa&#46; Los cultivos y los estudios serol&#243;gicos fueron tambien negativos&#46; Se practica tomografia computarizada &#40;TC&#41; tor&#225;cica&#44; donde se aprecian afectaciones nodulares de <span class="elsevierStyleItalic">ground glass</span> y m&#250;ltiples septos engrosados intersticiales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>b&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiza lavado broncoalveolar &#40;LBA&#41; que muestra un predominio de linfocitos &#40;61&#37;&#41; con un &#237;ndice CD4&#47;CD8 de 1&#44;4&#44; sin c&#233;lulas malignas y con cultivos negativos&#46; Las pruebas funcionales respiratorias mostraban un leve patr&#243;n restrictivo &#40;el 73&#37; de capacidad vital forzada y el 80&#37; de volumen espiratorio m&#225;ximo en el primer segundo&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ecograf&#237;a abdominal mostraba ligera hepatoesplenomegalia con alguna adenopat&#237;a en la regi&#243;n de salida del tronco cel&#237;aco&#46; En la ecograf&#237;a parot&#237;dea se apreciaba alteraci&#243;n de la ecogenicidad y aumento de tama&#241;o de ambas par&#243;tidas con m&#250;ltiples n&#243;dulos hipoecoicos sin vascularizaci&#243;n en su interior&#46; La TC toracoabdominal con contraste evidenciaba m&#250;ltiples adenopat&#237;as mediast&#237;nicas y mesent&#233;ricas&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los valores de enzima conversiva de la angiotensina &#40;ECA&#41; estaban muy elevados &#40;350<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l &#91;valores normales &#60;40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#93;&#41;&#46; En el examen oftalmol&#243;gico se observaba uve&#237;tis anterior bilateral&#44; por lo que se inici&#243; tratamiento ciclopl&#233;jico y corticoideo en gotas&#46; Se realiz&#243; equilibrio renal&#44; que mostraba leve hipercalciuria &#40;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#46; Los valores de vitamina D y paratirina fueron normales&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para confirmar el diagn&#243;stico de sospecha de sarcoidosis se realiz&#243;&#44; mediante toracoscopia&#44; biopsia pulmonar y de adenopat&#237;as mediast&#237;nicas&#44; que demostraron la presencia de abundantes granulomas no caseificantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras todos estos hallazgos y la exclusi&#243;n de enfermedades infecciosas y procesos linfoproliferativos se llega al diagn&#243;stico de sarcoidosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inici&#243; tratamiento con corticoides &#40;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib6"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> durante un mes&#59; posteriormente se administra pauta descendente&#44; con lo que el paciente experimenta una progresiva mejor&#237;a con desaparici&#243;n de la uve&#237;tis y normalizaci&#243;n radiol&#243;gica&#44; funcional y anal&#237;tica&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sarcoidosis es una enfermedad rara&#44; dif&#237;cil de diagnosticar y probablemente infradiagnosticada en ni&#241;os&#46; El diagn&#243;stico se basa en hallazgos clinicorradiol&#243;gicos&#44; las pruebas histol&#243;gicas de granulomas epiteloides no caseificantes y la exclusi&#243;n de otras posibles etiolog&#237;as<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En pacientes con sarcoidosis&#44; la realizaci&#243;n de un LBA con estudio tanto de la celularidad &#40;predominio de linfocitos y descenso del n&#250;mero de macr&#243;fagos&#41; como del perfil de citocinas &#40;aumento de interleucina &#91;IL&#93;-1B&#44; factor de necrosis tumoral&#44; IL-6 y factor de crecimiento y transformaci&#243;n-&#946;&#41; contribuye al diagn&#243;stico y puede ser &#250;til a la hora de valorar el grado de actividad o la gravedad de la enfermedad&#46; Sin embargo&#44; no parece indicado en el seguimiento de estos pacientes repetir un LBA para evaluar la respuesta al tratamiento&#44; ya que la presencia de alveolitis con aumento de linfocitos parece mantenerse durante el curso de la enfermedad&#44; aunque &#233;sta presente buena evoluci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib7"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;11</span></a>&#46; A pesar de la existencia de 2 patrones pedi&#225;tricos cl&#225;sicos descritos hasta la actualidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; nuestro caso se trata de un ni&#241;o de 4 a&#241;os con una afectaci&#243;n sist&#233;mica &#40;principalmente pulmonar&#41; poco frecuente para su edad y que se asemeja m&#225;s a la forma cl&#225;sica o tard&#237;a&#44; m&#225;s frecuente en adolescentes&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro paciente present&#243; una excelente respuesta al tratamiento convencional con corticoides&#44; tal y como se describe en la literatura m&#233;dica&#46; En la actualidad&#44; el paciente permanece asintom&#225;tico&#44; con recuperaci&#243;n del peso y desaparici&#243;n de las visceromegalias&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; las pruebas funcionales respiratorias&#44; los valores de ECA y el examen oftalmol&#243;gico son actualmente normales&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de la buena evoluci&#243;n cl&#237;nica&#44; 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Adem&#225;s&#44; el pron&#243;stico no parece estar relacionado con la edad del inicio de la enfermedad&#46; La aparici&#243;n de un eritema nodoso suele asociarse a buen pron&#243;stico&#44; mientras que la afectaci&#243;n del sistema nervioso central se asocia a mal pron&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib12"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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