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    "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSectionTitle">Introducci&#243;n</span><p class="elsevierStylePara">La enfermedad inflamatoria intestinal &#40;EII&#41; puede acompa&#241;arse de manifestaciones extraintestinales &#40;MEI&#41; pr&#225;cticamente en la totalidad de los &#243;rganos y sistemas&#46; Se estima una prevalencia variable entre el 6 y el 47&#37; en adultos con EII&#46; De entre &#233;stas&#44; las m&#225;s frecuentes son las musculoesquel&#233;ticas&#44; seguidas de las dermatol&#243;gicas&#46; Pese a que en las poblaciones pedi&#225;tricas los datos disponibles son limitados&#44; algunos estudios indican que la prevalencia podr&#237;a ser incluso mayor<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; A continuaci&#243;n se presentan varios casos de pacientes pedi&#225;tricos afectados de EII que han presentado diferentes manifestaciones cut&#225;neas asociadas&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Caso 1&#46; Paciente mujer de 13 a&#241;os con diarrea&#44; abdominalgia y episodios febriles de 3 semanas de evoluci&#243;n&#46; Anal&#237;ticamente presenta marcadores inflamatorios elevados&#46; La colonoscopia muestra hallazgos indicativos de enfermedad de Crohn &#40;EC&#41; ileocol&#243;nica y la anatom&#237;a patol&#243;gica confirma el diagn&#243;stico&#44; por lo que se administra tratamiento con nutrici&#243;n enteral exclusiva con f&#243;rmula polim&#233;rica y mesalazina oral&#46; A los 3 d&#237;as de iniciar el tratamiento aparecen lesiones eritematosas&#44; induradas y dolorosas en la zona pretibial de ambas extremidades inferiores &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Las biopsias de estas lesiones muestran paniculitis lobular&#44; lo que confirma la sospecha cl&#237;nica de eritema nudoso&#44; y se inicia un tratamiento t&#243;pico con yoduro pot&#225;sico&#46; A las 2 semanas del inicio de la nutrici&#243;n enteral&#44; ante la ausencia de respuesta cl&#237;nica &#40;PCDAI &#91;<span class="elsevierStyleItalic">paediatric Crohn&#39;s disease activity index</span>&#8216;&#237;ndice de actividad de la enfermedad de Crohn pedi&#225;trica&#8217;&#93;&#58; 27&#44;5&#41;&#44; la persistencia de fiebre y signos anal&#237;ticos de inflamaci&#243;n as&#237; como la coexistencia de eritema nudoso&#44; se reeval&#250;a la situaci&#243;n y se decide iniciar tratamiento con infliximab &#40;5 mg&#47;kg&#41; en dosis en pauta de ataque &#40;0&#44; 2 y 6 semanas&#41; y azatioprina&#46; La paciente presenta respuesta tras la primera dosis&#44; con resoluci&#243;n total de la lesi&#243;n cut&#225;nea y normalizaci&#243;n cl&#237;nica y ganancia ponderal tras la segunda dosis &#40;PCDAI&#58; 12&#44;5&#41;&#44; y entra en remisi&#243;n tras la tercera dosis &#40;PCDAI&#58; 0&#41;&#46; La paciente sigue tratamiento con azatioprina &#40;2&#44;5 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#44; se mantiene en remisi&#243;n cl&#237;nica y sin reaparici&#243;n de las lesiones cut&#225;neas&#46; A los 3 a&#241;os y medio de la &#250;ltima dosis de infliximab presenta reaparici&#243;n de su sintomatolog&#237;a digestiva&#46; Se reinicia infliximab en nueva tanda de ataque y posterior mantenimiento cada 8 semanas logr&#225;ndose la remisi&#243;n completa&#46; Un a&#241;o m&#225;s tarde&#44; en tratamiento combinado &#40;infliximab y azatioprina&#41; y en remisi&#243;n completa&#44; es dada de alta de la Secci&#243;n por mayor&#237;a de edad y es transferida a una Unidad de EII del adulto&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 1&#46; Eritema nudoso en la zona pretibial de ambas extremidades inferiores y de aparici&#243;n al comienzo de la enfermedad de Crohn&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Caso 2&#46; Paciente mujer de 15 a&#241;os con diarreas&#44; ocasionalmente sanguinolentas&#44; y dolor abdominal de 2 meses de evoluci&#243;n&#44; p&#233;rdida de peso y episodios febriles&#46; Refiere amenorrea secundaria desde hace 2 meses y aparici&#243;n de aftas orales en los &#250;ltimos d&#237;as&#46; Presenta anemia ferrop&#233;nica y marcadores inflamatorios elevados&#46; La colonoscopia muestra lesiones indicativas de Crohn col&#243;nico&#44; con &#237;leon terminal preservado&#46; Se administra tratamiento con nutrici&#243;n enteral y azatioprina&#46; A las 24 h de iniciar el tratamiento aparece una lesi&#243;n &#250;nica eritematosa y dolorosa&#44; de 1 cm de di&#225;metro en la regi&#243;n pretibial izquierda&#46; Ante la sospecha inicial de eritema nudoso incipiente&#44; se decide mantener una conducta expectante&#46; Se produce r&#225;pida evoluci&#243;n de la lesi&#243;n&#44; que en 48 h aumenta de tama&#241;o&#44; toma aspecto pustuloso&#44; con supuraci&#243;n serohem&#225;tica en la zona central ulcerada y zona perif&#233;rica tumefacta de aspecto viol&#225;ceo &#40;figs&#46; 2 y 3&#41;&#46; La biopsia cut&#225;nea muestra dermatosis neutrof&#237;lica compatible con pioderma gangrenoso&#44; por lo que se a&#241;ade tratamiento t&#243;pico con esteroides&#46; En los d&#237;as posteriores aparecen 2 nuevas lesiones sat&#233;lites eritematosas pr&#243;ximas &#40;fig&#46; 4&#41; que progresivamente evolucionan a formas ulceradas&#46; Se observa fen&#243;meno de patergia en la zona de punci&#243;n y biopsia previa&#46; Paralelamente&#44; se evidencia empeoramiento progresivo de su sintomatolog&#237;a digestiva as&#237; como aparici&#243;n de nuevas lesiones en la mucosa oral&#46; Ante el fracaso del tratamiento administrado y la presencia de las lesiones cut&#225;neas&#44; se decide iniciar tratamiento con infliximab&#44; sin que se observe respuesta significativa&#46; Persiste el mal estado general&#44; con fiebre alta y leucocitosis importante &#40;20&#44;8 &#215; 10<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#47;l&#44; el 89&#37; de neutr&#243;filos&#41;&#46; Aparecen nuevas lesiones m&#250;ltiples diseminadas&#44; de predominio en el t&#243;rax y el cuello&#44; de aspecto papular&#44; con halo eritematoso&#44; de alrededor de 1 cm de di&#225;metro &#40;fig&#46; 5&#41;&#44; por lo que a la semana se inicia tratamiento con prednisona por v&#237;a intravenosa &#40;1 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#46; Se descartan procesos infecciosos intercurrentes&#44; tanto sist&#233;micos como cut&#225;neos &#40;frotis y cultivos est&#233;riles&#41;&#46; La histolog&#237;a de las nuevas lesiones muestra denso infiltrado neutrof&#237;lico perivascular&#44; sin signos de vasculitis&#44; hallazgos compatibles con s&#237;ndrome de Sweet&#46; Se produce progresiva mejor&#237;a parcial y estabilizaci&#243;n de las lesiones&#46; En este contexto presenta cl&#237;nica brusca de disnea&#44; taquipnea&#44; estridor inspiratorio y tiraje supraclavicular&#44; pero mantiene buena oxigenaci&#243;n&#46; Se realiza fibrobroncoscopia en la que se observan m&#250;ltiples lesiones pustulosas sobre la mucosa friable en tr&#225;quea y bronquios principales&#46; Dadas las caracter&#237;sticas de la mucosa&#44; se decide no realizar biopsias&#46; El lavado broncoalveolar muestra inflamaci&#243;n aguda con predominio de leucocitos polimorfonucleares&#46; Ante la sospecha de afectaci&#243;n neutrof&#237;lica del &#225;rbol respiratorio en el contexto de s&#237;ndrome de Sweet se cambia el tratamiento a bolos de metilprednisolona &#40;1 g&#41;&#46; Se realiza tomograf&#237;a computarizada tor&#225;cica&#44; en la que descarta lesiones pulmonares compatibles con alveolitis neutrof&#237;lica&#44; y espirometr&#237;a&#44; que es normal&#46; La paciente experimenta clara mejor&#237;a tras la administraci&#243;n del primer bolo y la dificultad respiratoria desaparece&#46; Se administran otros 2 bolos y se pasa posteriormente a metilprednisolona &#40;20 mg&#47;12 h&#41;&#46; Presenta buena evoluci&#243;n posterior&#44; con ausencia de sintomatolog&#237;a digestiva&#44; y estabilizaci&#243;n y reepitelizaci&#243;n lenta de las lesiones cut&#225;neas&#44; que hab&#237;an cubierto progresivamente gran parte de la superficie corporal&#46; Es dada de alta con pauta de descenso de esteroides&#44; y con azatioprina y calcio oral&#46; En una nueva broncoscopia al mes del alta se observa franca mejor&#237;a de las lesiones&#46; La paciente presenta buena evoluci&#243;n&#44; por lo que se suspende la corticoterapia 2 meses tras el alta&#46; Actualmente se encuentra en remisi&#243;n y en tratamiento con azatioprina&#46; Las lesiones cut&#225;neas han dejado m&#250;ltiples y evidentes cicatrices queloides diseminadas &#40;fig&#46; 6&#41;&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figuras 2 y 3&#46; Lesi&#243;n inicial de pioderma gangrenoso r&#225;pidamente evolutiva&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 4&#46; Aparici&#243;n de lesiones sat&#233;lites pr&#243;ximas a la lesi&#243;n inicial en la paciente n&#250;mero 2&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 5&#46; Lesiones m&#250;ltiples de predominio en el t&#243;rax indicativas de s&#237;ndrome de Sweet&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig05.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 6&#46; Lesiones residuales diseminadas persistentes en la paciente n&#250;mero 2&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Caso 3&#46; Paciente var&#243;n de 10 a&#241;os con diarrea&#44; abdominalgia y p&#233;rdida de peso de 2 meses de evoluci&#243;n&#46; La colonoscopia muestra EC ileoc&#243;lica&#44; y se inicia tratamiento con nutrici&#243;n enteral exclusiva y mesalazina&#46; Presenta buena respuesta y se logra la remisi&#243;n&#46; Al a&#241;o del diagn&#243;stico reaparece la sintomatolog&#237;a&#44; por lo que se inicia tratamiento con budesonida&#44; con buena respuesta&#46; Se mantiene la remisi&#243;n posterior con mesalazina&#46; Tras un a&#241;o y medio en esta situaci&#243;n&#44; consulta por la aparici&#243;n de 2 lesiones eritematosas en el gl&#250;teo izquierdo &#40;fig&#46; 7&#41;&#44; que coincide con un nuevo episodio de diarreas&#46; Se realiza resonancia magn&#233;tica que descarta lesiones abscesificadas o trayecto fistuloso subyacente&#46; Las biopsias cut&#225;neas revelan la presencia de granulomas&#44; y se establece el diagn&#243;stico de Crohn metast&#225;sico&#46; Se inicia tratamiento con esteroides t&#243;picos y mediante infiltraci&#243;n&#44; sin que se logre la resoluci&#243;n completa de la lesi&#243;n cut&#225;nea&#44; que presenta fases supurativas&#46; Se inicia la administraci&#243;n de corticoides sist&#233;micos y azatioprina&#44; se logra la mejor&#237;a y se puede llegar posteriormente a la suspensi&#243;n total de esteroides&#46; Durante los 3 a&#241;os siguientes al inicio de la administraci&#243;n de azatioprina&#44; dada la evoluci&#243;n t&#243;rpida de su cuadro digestivo&#44; el paciente requiere varias tandas de budesonida&#46; Ante esta situaci&#243;n se decide tratamiento con infliximab&#59; el paciente presenta clara mejor&#237;a y se obtiene la remisi&#243;n mantenida en r&#233;gimen de tratamiento combinado con azatioprina e infliximab cada 8 semanas durante un a&#241;o&#44; sin que reaparezcan de las lesiones gl&#250;teas&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig06.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 7&#46; Enfermedad de Crohn metast&#225;sica en el gl&#250;teo izquierdo en el paciente n&#250;mero 3&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Caso 4&#46; Paciente mujer de 10 a&#241;os que consulta a Dermatolog&#237;a por aparici&#243;n de edema y eritema en labios mayores de 4 meses de evoluci&#243;n &#40;fig&#46; 8&#41;&#46; Antecedente de fisura anal acompa&#241;ada de hemorragia ocasional desde los 5 a&#241;os de edad&#44; sin alteraci&#243;n del ritmo intestinal&#46; Las biopsias muestran dermatitis granulomatosa por lo que se la env&#237;a a Gastroenterolog&#237;a para la valoraci&#243;n de posible EC&#46; La familia cuenta episodios febriles autolimitados durante el a&#241;o previo y p&#233;rdida de peso no cuantificado en los &#250;ltimos meses&#46; A la exploraci&#243;n se observa lesi&#243;n perianal supurativa indicativa de f&#237;stula enterocut&#225;nea&#46; La anal&#237;tica muestra marcadores inflamatorios elevados&#44; discreta anemia y trombocitosis&#46; La colonoscopia muestra lesiones aftosas y &#250;lceras en el ciego&#44; la v&#225;lvula ileocecal y el &#237;leon terminal indicativas de EC ileocecal&#46; Se inicia tratamiento con mesalazina&#44; metronidazol y corticoides t&#243;picos en la vulva&#44; con lo que se recupera el estado nutricional&#44; se cierra pr&#225;cticamente por completo la f&#237;stula y las lesiones vulvares mejoran parcialmente&#46; Al mantenimiento posterior con mesalazina se a&#241;aden peri&#243;dicamente tandas de corticoides t&#243;picos por evoluci&#243;n t&#243;rpida de la lesi&#243;n cut&#225;nea&#46; A partir de los 2 a&#241;os tras el diagn&#243;stico&#44; presenta diversos brotes con sintomatolog&#237;a digestiva&#44; reactivaci&#243;n de su enfermedad perianal y empeoramiento de sus lesiones vulvares&#44; por lo que precisa tratamiento con esteroides sist&#233;micos&#46; Por situaci&#243;n de dependencia a los corticodes&#44; se administra tratamiento con azatioprina&#44; y se consigue temporalmente la remisi&#243;n libre de esteroides&#46; Tras 3 a&#241;os de remisi&#243;n con azatioprina y mesalazina&#44; presenta reactivaci&#243;n de su enfermedad digestiva&#44; perianal y vulvar&#44; por lo que se inicia tratamiento con infliximab&#44; con buena respuesta inicial&#46; Se establece pauta de mantenimiento posterior con dosis cada 8 semanas y azatioprina&#44; con lo que la remisi&#243;n se mantiene&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig07.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 8&#46; Enfermedad de Crohn metast&#225;sica vulvar en forma de edema y eritema de los genitales externos en la paciente n&#250;mero 4&#46;</p><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara">La EII &#40;EC&#44; colitis ulcerosa &#91;CU&#93;&#44; colitis indeterminada&#41; puede acompa&#241;arse de MEI en diferentes &#243;rganos y sistemas &#40;tabla 1&#41;&#46; Los datos comunicados var&#237;an seg&#250;n las series&#44; si bien estudios recientes estiman una prevalencia de al menos una MEI en pacientes adultos entre el 6 y el 47&#37;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span>&#46; Las m&#225;s frecuentes son las musculoesquel&#233;ticas &#40;20&#37;&#41;&#44; seguidas de las dermatol&#243;gicas &#40;del 10 al 15&#37;&#41;&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Tabla 1&#46; Manifestaciones extraintestinales de la enfermedad inflamatoria intestinal</span><br></br></p><table><tr><td>MEI relacionadas con la inflamaci&#243;n</td><td>MEI secundarias a extensi&#243;n directa o a complicaci&#243;n de la EII</td></tr><tr><td>Dermatol&#243;gicas</td></tr><tr><td> Eritema nudoso</td><td>Nefrolitiasis</td></tr><tr><td> Pioderma gangrenoso</td><td>Uropat&#237;a obstructiva</td></tr><tr><td> Pioestomatitis vegetans</td><td>F&#237;stula</td></tr><tr><td> Psoriasis</td><td>Pancreatitis</td></tr><tr><td> Eritema multiforme</td><td>Otras&#58;</td></tr><tr><td> Epidermolisis ampollosa acquista</td><td>Hematol&#243;gicas</td></tr><tr><td> S&#237;ndrome de Sweet</td><td> Anemia</td></tr><tr><td> Enfermedad de Crohn metast&#225;sica</td><td> Leucocitosis</td></tr><tr><td>Oftalmol&#243;gicas</td><td> Trombocitosis</td></tr><tr><td> Uveitis e iritis</td><td> Trombocitopenia</td></tr><tr><td> Episcleritis</td><td> Trastornos de la coagulaci&#243;n</td></tr><tr><td> Escleritis</td><td> Hipercoagulabilidad</td></tr><tr><td> Conjuntivitis</td><td> Trombosis de vena porta</td></tr><tr><td> Glaucoma</td><td>Cardiol&#243;gicas</td></tr><tr><td> Enfermedad vascular de la retina</td><td> Pleuropericarditis</td></tr><tr><td>Musculoesquel&#233;ticas</td><td> Miocardiopat&#237;a</td></tr><tr><td> Artropat&#237;a perif&#233;rica</td><td> Endocarditis</td></tr><tr><td> Pauciarticular</td><td> Miocarditis</td></tr><tr><td> Poliarticular</td><td>Pulmonares</td></tr><tr><td> Artropat&#237;a axial</td><td> Alveolitis fibrosante</td></tr><tr><td> Espondilitis anquilosante</td><td> Vasculitis pulmonar</td></tr><tr><td>Orales</td><td> Fibrosis apical</td></tr><tr><td> Estomatitis angular</td><td> Bronquiectasias</td></tr><tr><td> Estomatitis aftosa</td><td> Bronquitis</td></tr><tr><td> Piostomatitis vegetans</td><td> Bronquiolitis</td></tr><tr><td>&#160;</td><td> Estenosis traqueal</td></tr><tr><td>Hepatobiliares</td><td> Enfermedad pulmonar granulomatosa</td></tr><tr><td> Cirrosis</td><td> Anomal&#237;as en la funci&#243;n pulmonar</td></tr><tr><td> Colangiocarcinoma</td><td>Neurol&#243;gicas</td></tr><tr><td> Esteatosis</td><td> Neuropat&#237;a</td></tr><tr><td> Hepatitis granulomatosa</td><td> Miopat&#237;a</td></tr><tr><td> Colelitiasis</td><td> Meningitis</td></tr><tr><td> Hepatitis autoinmune</td><td> Convulsiones</td></tr><tr><td> Absceso hep&#225;tico</td><td>Amiloidosis</td></tr><tr><td> Colangitis esclerosante primaria</td><td>C&#225;ncer extraintestinal</td></tr><tr><td> Pericolangitis</td><td> Leucemia mieloide aguda</td></tr></table><br></br>MEI&#58; manifestaciones extraintestinales&#46; <p class="elsevierStylePara">Las MEI se clasifican en diferentes categor&#237;as&#46; Por un lado&#44; aqu&#233;llas relacionadas con la actividad inflamatoria intestinal&#44; como es el caso de las cut&#225;neas&#44; oculares&#44; articulares y orales&#46; Su actividad discurre paralela a la del la enfermedad intestinal y normalmente responden al tratamiento dirigido contra &#233;sta&#46; Por otro lado&#44; hay otro grupo de MEI en que el curso discurre independiente de la enfermedad de base&#46; En este grupo se incluir&#237;an las manifestaciones hep&#225;ticas &#40;fundamentalmente colangitis esclerosante primaria&#41;&#44; vasculares&#44; hematol&#243;gicas&#44; neurol&#243;gicas&#44; card&#237;acas&#44; pulmonares y la amiloidosis&#46; Otro grupo lo constituir&#237;an aquellas MEI secundarias a extensi&#243;n local de la enfermedad primaria&#44; que son m&#225;s frecuentes en la EC que en la CU&#58; nefrolitiasis&#44; uropat&#237;a obstructiva&#44; coledocolitiasis y pancreatitis&#46; Y por &#250;ltimo&#44; hay un grupo de MEI de origen iatrog&#233;nico&#44; como es el caso de la aplasia medular y la miopat&#237;a secundaria a los esteroides&#46; Pese a que algunas revisiones engloban dentro de las MEI a la alteraci&#243;n de la densidad mineral &#243;sea &#40;osteopenia&#44; osteoporosis&#41; y al retraso de crecimiento en la EII pedi&#225;trica&#44; ambas ser&#237;an m&#225;s bien complicaciones en las que influyen tanto factores propios de la enfermedad como otros factores medicamentosos&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Hay pocos datos de prevalencia de MEI en la EII pedi&#225;trica&#44; pero algunos estudios indican que podr&#237;an ser incluso m&#225;s frecuentes que en adultos&#46; Grossman et al detectan la presencia de una MEI en una serie de 41 ni&#241;os con EII hasta en el 68&#37;<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; Por otro lado&#44; Stawarski et al comunican que el 50&#37; de los pacientes pedi&#225;tricos con CU y hasta el 80&#37; de aquellos pacientes con EC ten&#237;an&#44; al menos&#44; una MEI asociada<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Las manifestaciones cut&#225;neas de la EII pedi&#225;trica est&#225;n presentes al diagn&#243;stico en entre el 1 y el 8&#37; de los pacientes&#44; seg&#250;n datos reportados en Canad&#225; y en Inglaterra<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; Cl&#225;sicamente se han clasificado en espec&#237;ficas&#44; reactivas y secundarias a des&#243;rdenes acompa&#241;antes o a d&#233;ficits nutricionales&#46; Aqu&#233;llas directamente relacionadas con el proceso inflamatorio de la EC ser&#237;an las lesiones cut&#225;neas perianales y periostomales&#44; la granulomatosis oral y la EC metast&#225;sica&#46; Entre aquellas manifestaciones reactivas&#44; las m&#225;s frecuentes son el eritema nudoso y el pioderma gangrenoso&#44; si bien pueden aparecer tambi&#233;n pioderma vegetante&#44; eritema multiforme&#44; poliarteritis nudosa cut&#225;nea&#44; urticaria vasculitis necrosante y s&#237;ndrome de Sweet&#46; Por &#250;ltimo&#44; hay un grupo de manifestaciones mucocut&#225;neas&#44; consecuencia de defectos nutricionales &#40;acrodermatitis enterop&#225;tica&#41; o de fen&#243;menos autoinmunitarios asociados &#40;psoriasis&#44; lupus eritematoso&#44; esclerodermia&#44; epidermolisis ampollosa&#44; vit&#237;ligo&#44; alopecia areata o amiloidosis&#41;&#46; Dentro de estas clasificaciones de MEI cut&#225;neas deber&#237;a omitirse la enfermedad perianal por ser algo m&#225;s que una MEI cut&#225;nea&#59; actualmente est&#225; considerada&#44; a partir de la clasificaci&#243;n de Montreal&#44; una entidad diferenciada y con caracter&#237;sticas espec&#237;ficas dentro de la EC<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara">El eritema nudoso es la manifestaci&#243;n cut&#225;nea m&#225;s frecuente en EII&#44; es m&#225;s habitual en la EC que en la CU y aparece habitualmente en momentos de actividad de la enfermedad&#46; La prevalencia estimada en adultos con EII es del 2 al 8&#37;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;8</span>&#44; mientras que en los ni&#241;os oscila entre el 12&#44;5&#37; en la CU y el 56&#37; en la EC<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; Es una paniculitis secundaria a una reacci&#243;n inmunol&#243;gica de hipersensibilidad retardada frente a diferentes est&#237;mulos antig&#233;nicos&#46; El agente causante se llega a identificar en el 40&#37; de los casos &#40;infecciones estreptoc&#243;cicas&#44; tuberculosis&#44; micosis&#44; f&#225;rmacos&#44; EII&#44; procesos autoinmunes&#44; neoplasias&#44; etc&#46;&#41;&#44; pero habitualmente se presenta de forma idiop&#225;tica&#46; Su etiolog&#237;a es desconocida&#44; si bien parece asociarse a cierta predisposici&#243;n gen&#233;tica &#40;regi&#243;n HLA-B15 del cromosoma 6&#41;&#46; </p><p class="elsevierStylePara">El caso 1 ilustra el eritema nudoso cl&#225;sico asociado a EII&#59; en cuanto a la forma de presentaci&#243;n &#40;n&#243;dulos eritematosos&#44; de 1 a 5 cm de di&#225;metro&#44; levemente prominentes&#44; hiper&#233;micos y dolorosos a la palpaci&#243;n&#44; mal delimitados&#44; sin tendencia a la ulceraci&#243;n y de localizaci&#243;n preferente en superficies extensoras de extremidades inferiores&#41;&#44; al momento de aparici&#243;n &#40;frecuente al comienzo&#41; y a los hallazgos histol&#243;gicos &#40;reacci&#243;n linfocitaria en hipodermis&#44; de predominio septal &#8212;paniculitis lobulillar&#8212; sin vasculitis&#41;&#46; Es m&#225;s frecuente en mujeres&#44; en afectaci&#243;n col&#243;nica extensa y tiende a recurrir en aproximadamente la mitad de los casos&#46; El diagn&#243;stico suele ser cl&#237;nico y la confirmaci&#243;n anatomopatol&#243;gica es raramente necesaria&#46; Mientras que el eritema nudoso asociado a otras enfermedades tiende a desaparecer espont&#225;neamente en 3 a 6 semanas con medidas de soporte &#40;reposo&#44; elevaci&#243;n de las extremidades&#44; vendaje compresivo y antiinflamatorio no esteroideo&#41;&#44; en los pacientes con EII su curso es m&#225;s t&#243;rpido<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46; Habitualmente responde al tratamiento de la enfermedad subyacente con esteroides e inmunosupresores&#46; Sobre la base de la experiencia de los autores del presente art&#237;culo&#44; previamente comunicada&#44; se decidi&#243; iniciar tratamiento con infliximab&#44; con lo que se logra la resoluci&#243;n total de las lesiones&#44; sin que se hayan presentado recidivas posteriores<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara">El pioderma gangrenoso es una lesi&#243;n cut&#225;nea cr&#243;nica de tipo ulcerativo que puede aparecer de forma grave y&#44;en ocasiones&#44; es m&#225;s incapacitante que la enfermedad subyacente&#46; Se ha descrito en el contexto de diversas enfermedades sist&#233;micas &#40;EII&#44; hepatitis C&#44; artritis reumatoide&#44; mielodisplasia&#44; leucemia&#41;&#46; Su prevalencia oscila entre el 0&#44;5 y el 5&#37; de los pacientes con EII<span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span>&#44; es m&#225;s frecuente en la CU &#40;entidad en la que aparece con mayor frecuencia&#41; que en la EC&#46; No hay datos de prevalencia espec&#237;ficos en EII pedi&#225;trica&#46; Habitualmente afecta a los pacientes con enfermedad activa &#40;90&#37;&#41;&#44; con discreta preponderancia del sexo femenino&#44; y en casos de afectaci&#243;n col&#243;nica extensa&#46; Algunos casos de presentaci&#243;n previa al diagn&#243;stico de EII&#44; de aparici&#243;n en fases quiescentes de &#233;stas o incluso tras colectom&#237;a tambi&#233;n se han comunicado&#46; Se piensa que determinados autoanticuerpos con reactividad cruzada frente a ant&#237;genos intestinales desempe&#241;ar&#237;an un papel importante en su aparici&#243;n en la EII&#46; Hay 4 formas de presentaci&#243;n&#58; cl&#225;sica&#44; pustular&#44; ampollosa y vegetativa&#46; La forma cl&#225;sica aparece como p&#250;stula o n&#243;dulo que crece y se extiende r&#225;pidamente hacia la piel circundante&#44; y se convierte en &#250;lceras penetrantes de centro necr&#243;tico y purulento con bordes irregulares y viol&#225;ceos&#46; T&#237;picamente aparece en la superficie extensora de las extremidades inferiores&#44; como en este caso&#44; pero pueden aparecer tambi&#233;n en la cabeza&#44; el cuello&#44; los genitales y la zona periostomal&#46; Hasta en el 70&#37; de los casos aparece en m&#250;ltiples localizaciones<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#46; La mitad de los pacientes presentan formaci&#243;n de &#250;lceras secundarias a traumatismos en la lesi&#243;n&#44; fen&#243;meno conocido como patergia&#46; El pioderma gangrenoso pustular se presenta como una p&#250;stula as&#233;ptica dolorosa que no progresa a &#250;lcera&#46; La forma ampollosa comienza como una ampolla a tensi&#243;n que r&#225;pidamente progresa a &#250;lcera&#46; Por &#250;ltimo&#44; la forma vegetante comienza como una &#250;lcera superficial que lentamente se convierte en una lesi&#243;n exof&#237;tica o vegetante&#46; Los subtipos que suelen aparecer en la EII son la forma cl&#225;sica y la pustular&#44; mientras que las formas ampollosa y vegetante se asocian preferentemente a los procesos mieloproliferativos&#46; La histolog&#237;a muestra vasculitis linfoc&#237;tica perif&#233;rica en las zonas eritematosas&#44; infiltraci&#243;n neutrof&#237;lica y abscesificaci&#243;n central&#46; </p><p class="elsevierStylePara">En el caso 2 &#40;pioderma gangrenoso cl&#225;sico de localizaci&#243;n t&#237;pica y m&#250;ltiple&#41; hay varios aspectos rese&#241;ables&#58; por una lado&#44; como se ha comentado&#44; pese a aparecer m&#225;s frecuentemente en pacientes con CU&#44; esta paciente presentaba datos endosc&#243;picos e histol&#243;gicos compatibles con EC&#44; aunque de localizaci&#243;n estrictamente col&#243;nica&#46; Otro dato para destacar es la coexistencia de pioderma y s&#237;ndrome de Sweet&#44; combinaci&#243;n de la que hay pocos datos comunicados en la literatura m&#233;dica<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#46; Algunos autores consideran ambas entidades como diferentes presentaciones de dermatosis neutrof&#237;lica<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Pese a que el pioderma gangrenoso habitualmente se resuelve con el tratamiento de la EII&#44; hay casos de evoluci&#243;n t&#243;rpida y recidivante&#46; Algunas formas leves responden a un tratamiento t&#243;pico&#44; &#40;esteroides intralesionales&#44; cromoglicato s&#243;dico&#44; &#225;cido 5-aminosalic&#237;lico&#41;&#46; Las formas m&#225;s graves pueden requerir agentes sist&#233;micos&#58; sulfasalazina&#44; dapsona&#44; esteroides e inmunomoduladores &#40;azatioprina&#44; ciclofosfamida&#44; ciclosporina&#44; metotrexato&#44; micofenolato mofetil y tacrolimus&#41;<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46; Las t&#233;cnicas de granulocitoaf&#233;resis tambi&#233;n han demostrado su eficacia en las formas complicadas&#46; El tratamiento efectivo con infliximab tanto en ni&#241;os como en adultos se ha comunicado tambi&#233;n recientemente <span class="elsevierStyleSup">17&#44;18</span>&#44; si bien no fue el caso de esta paciente&#46; </p><p class="elsevierStylePara">El s&#237;ndrome de Sweet&#44; o dermatosis neutrof&#237;lica febril aguda&#44; se caracteriza por la aparici&#243;n brusca de una erupci&#243;n cut&#225;nea compuesta por placas o p&#225;pulas eritematosas&#44; m&#225;s o menos dolorosas y bien delimitadas&#44; su localizaci&#243;n puede ser variable o generalizada&#44; y se acompa&#241;a con frecuencia de fiebre&#44; leucocitosis y artralgia&#46; Las lesiones aparecen preferentemente en la cara&#44; el cuello&#44; el tronco y las extremidades&#44; aunque tambi&#233;n se han descrito en los dedos&#44; el conducto auditivo externo y la cavidad oral&#46; Para establecer el diagn&#243;stico de seguridad se requieren una serie de criterios establecidos en 1986 y posteriormente modificados por Driesch en 1994<span class="elsevierStyleSup">19</span> &#40;tabla 2&#41;&#46; Se ha descrito asociado a diferentes procesos&#44; incluidos infecciones&#44; des&#243;rdenes hematopoy&#233;ticos o linfoides&#44; tumores s&#243;lidos&#44; enfermedades reumatol&#243;gicas&#44; embarazo&#44; toxicidades medicamentosas y EII&#46; Dentro de su excepcionalidad &#40;su asociaci&#243;n a EII es una rareza<span class="elsevierStyleSup">20</span>&#41;&#44; la CU y la EC son los procesos con los que m&#225;s frecuentemente se relaciona&#46; Generalmente se manifiesta durante exacerbaciones de la enfermedad de base pero puede anticiparse al diagn&#243;stico de &#233;sta&#46; Pese a que se manifiesta b&#225;sicamente en la piel&#44; puede afectar a otros &#243;rganos&#44; como el tracto respiratorio y&#44; en menor medida&#44; a los ojos&#44; los huesos&#44; el p&#225;ncreas&#44; el h&#237;gado&#44; las articulaciones y los ri&#241;ones&#46; Hay varias series publicadas de pacientes con afectaci&#243;n pulmonar<span class="elsevierStyleSup">21&#44;22</span>&#46; Los casos descritos de alveolitis neutrof&#237;lica presentan sintomatolog&#237;a importante &#40;tos persistente&#44; disnea y derrame pleural&#41; que puede llegar al fracaso respiratorio&#44; con hallazgos radiol&#243;gicos de condensaci&#243;n parenquimatosa y mala respuesta a antibi&#243;ticos&#46; La biopsia pulmonar abierta o transbronquial confirma el diagn&#243;stico&#46; Asimismo&#44; hay casos descritos de manifestaciones en el &#225;rbol bronquial<span class="elsevierStyleSup">23</span>&#44; donde se observa la presencia de m&#250;ltiples lesiones pustulosas en la mucosa&#44; semejantes a las que aparecen en la piel&#44; como fue el caso de esta paciente&#46; La sintomatolog&#237;a respiratoria&#44; asociada a las manifestaciones cut&#225;neas y en el contexto de fiebre de inicio brusco&#44; debe hacer sospechar esta afectaci&#243;n&#46; El lavado bronquioalveolar&#44; que es est&#233;ril&#44; confirma el claro predominio de neutr&#243;filos&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Table 2&#46; Criterios diagn&#243;sticos propuestos para el s&#237;ndrome de Sweet</span><br></br></p><table><tr><td>Criterios mayores</td></tr><tr><td><ul><li>1&#46; Aparici&#243;n brusca de p&#225;pulas viol&#225;ceas o n&#243;dulos eritematosos&#44; dolorosos o a tensi&#243;n</li><li>2&#46; Infiltraci&#243;n de predominio neutrof&#237;lico en la dermis en ausencia de vasculitis leucocitocl&#225;sica</li></ul></td></tr><tr><td>Criterios menores</td></tr><tr><td><ul><li>1&#46; Precedido de fiebre o proceso infeccioso</li><li>2&#46; Fiebre&#44; artralgia&#44; conjuntivitis o proceso maligno subyacente</li><li>3&#46; Leucocitosis</li><li>4&#46; Buena respuesta a corticoides sist&#233;micos y mala respuesta a antibi&#243;ticos</li><li>5&#46; Velocidad de sedimentaci&#243;n globular aumentada</li></ul></td></tr><tr><td>Para un diagn&#243;stico definitivo deben cumplirse los 2 criterios mayores y al menos 2 de los criterios menores&#46; Modificado de&#58; Von den Driesch P&#46; Sweet&#39;s syndrome &#40;acute febrile neutrophilic dermatosis&#41;&#46; <span class="elsevierStyleItalic">J Am Acad Dermatol</span> 1994&#59;31&#58;535&#8211;60&#46;</td></tr></table><p class="elsevierStylePara">Su patogenia se desconoce&#44; pero se postula una cierta predisposici&#243;n gen&#233;tica asociada a una reacci&#243;n de hipersensibilidad en la que los neutr&#243;filos desempe&#241;ar&#237;an un papel importante&#46; Las formas leves suelen curar sin dejar cicatriz tras un per&#237;odo variable de actividad&#46; Se ha descrito recurrencia hasta en el 50&#37; de los casos&#46; Los casos graves suelen responder a esteroides sist&#233;micos&#46; En el caso de Sweet diseminado con afectaci&#243;n de otros &#243;rganos y sistemas&#44; como es el caso de la implicaci&#243;n respiratoria&#44; se recomienda el uso de bolos de esteroides&#46; Otros tratamientos utilizados con variable eficacia han sido azatioprina&#44; indometacina&#44; colchicina&#44; dapsona&#44; yoduro pot&#225;sico y talidomida&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Bajo el t&#233;rmino de EC metast&#225;sica se denomina la presencia de granulomas no caseificantes en la piel de pacientes con EC&#44; a distancia del tracto intestinal y separado de &#233;ste por tejido sano&#59; se excluyen as&#237; las lesiones fistulizantes o las complicaciones periostomales&#46; Es una complicaci&#243;n poco frecuente y&#44; mientras en adultos aparece despu&#233;s del diagn&#243;stico inicial en el 70&#37; de los casos&#44; en ni&#241;os puede aparecer simult&#225;neamente hasta en la mitad de los casos&#44; como fue el caso de la paciente n&#250;mero 4&#46; Se calcula que cuando se observa una EC metast&#225;sica aislada&#44; el tiempo de demora hasta que se manifiesta la enfermedad intestinal oscila entre 2 meses y 4 a&#241;os en adultos&#44; y entre 9 meses y 14 a&#241;os en ni&#241;os<span class="elsevierStyleSup">24</span>&#46; Las formas t&#237;picas de presentaci&#243;n tambi&#233;n var&#237;an seg&#250;n la edad&#58; en adultos suele aparecer en forma de n&#243;dulos o placas &#40;&#250;nicos o m&#250;ltiples&#41;&#44; ulcerados o no&#44; preferentemente en las extremidades&#44; mientras que en ni&#241;os la presentaci&#243;n m&#225;s frecuente &#40;85&#37;&#41; es el edema de genitales acompa&#241;ado de mayor o menor induraci&#243;n y eritema locales&#46; Otro aspecto caracter&#237;stico de la forma pedi&#225;trica es que con frecuencia aparece simult&#225;neamente con enfermedad perianal&#44; como en la paciente n&#250;mero 4&#46; Se desconoce su fisiopatolog&#237;a aunque se han postulado diversos mecanismos&#58; dep&#243;sito cut&#225;neo de inmunocomplejos circulantes&#44; reacci&#243;n de hipersensibilidad de tipo  iv  mediada por linfocitos&#44; defectos en la activaci&#243;n de beta-2-integrinas o alteraci&#243;n de los mecanismos de reparaci&#243;n del &#225;cido desoxirribonucleico localizados en el gen <span class="elsevierStyleItalic">MLH-1</span>&#46; Puede confundirse con otras muchas dermatosis&#44; como celulitis&#44; erisipela&#44; erupciones liquenoides o enfermedades de transmisi&#243;n sexual&#46; El hallazgo histol&#243;gico de granulomas no caseificantes asociados a c&#233;lulas gigantes multinucleadas tipo Langhans en la dermis superficial &#40;preferentemente&#41; o profunda as&#237; como en el tejido adiposo en el contexto de una EC intestinal confirma el diagn&#243;stico&#46; Los granulomas se localizan preferentemente en las zonas perivasculares&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Pese a que se ha descrito en ocasiones la desaparici&#243;n espont&#225;nea&#44; muchas veces el tratamiento no es satisfactorio&#46; Diferentes f&#225;rmacos han demostrado su eficacia&#58; metronidazol&#44; esteroides t&#243;picos y sist&#233;micos&#44; azatioprina&#44; metotrexato&#44; ciclosporina&#44; sulfasalacina&#44; tetraciclinas y tacrolimus&#46; Recientemente se ha descrito buena evoluci&#243;n tras tratamiento con infliximab&#44; como es el caso de estos pacientes&#46; Al contrario de otras MEI&#44; la resecci&#243;n del intestino afectado no implica necesariamente su resoluci&#243;n&#46; </p><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conclusiones</span><p class="elsevierStylePara">La EII pedi&#225;trica puede acompa&#241;arse de diferentes manifestaciones cut&#225;neas&#46; Pese a que en la mayor&#237;a de los casos su pron&#243;stico es bueno y su resoluci&#243;n va paralela al control de la enfermedad de base&#44; en ocasiones presentan un curso t&#243;rpido&#46; Se ha observado buena respuesta a infliximab en estos pacientes con eritema nudoso y EC metast&#225;sica&#46; La combinaci&#243;n de pioderma gangrenoso y s&#237;ndrome de Sweet&#44; excepcionalmente comunicada en la literatura m&#233;dica&#44; es un proceso de dif&#237;cil tratamiento y con tendencia a dejar importantes lesiones residuales&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Autor para correspondencia&#46;<br></br>J&#46; Mart&#237;n de Carpi<br></br>Direcci&#243;n&#58; javiermartin&#64;hsjdbcn&#46;org</p>"
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Manifestaciones cutáneas de la enfermedad inflamatoria intestinal
Skin manifestations of pediatric inflammatory bowel disease
J.. Martín de Carpia, K.. Chávez Carazaa, M.A.. Vicente Villab, M.A.. González Enseñatb, P.. Vilar Escrigasa, V.. Vila Miravetc, P.. Guallarte Aliasc, V.. Varea Calderóna
a Sección de Gastroenterología, Hepatología y Nutrición Pediátrica, Hospital Sant Joan de Déu, Esplugues de Llobregat, Barcelona, España.
b Unidad de Dermatología, Hospital Sant Joan de Déu, Esplugues de Llobregat, Barcelona, España.
c Unidad de Gastroenterología, Hepatología y Nutrición Pediátrica, Hospital Parc Taulí, Sabadell, Barcelona, España.
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    "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSectionTitle">Introducci&#243;n</span><p class="elsevierStylePara">La enfermedad inflamatoria intestinal &#40;EII&#41; puede acompa&#241;arse de manifestaciones extraintestinales &#40;MEI&#41; pr&#225;cticamente en la totalidad de los &#243;rganos y sistemas&#46; Se estima una prevalencia variable entre el 6 y el 47&#37; en adultos con EII&#46; De entre &#233;stas&#44; las m&#225;s frecuentes son las musculoesquel&#233;ticas&#44; seguidas de las dermatol&#243;gicas&#46; Pese a que en las poblaciones pedi&#225;tricas los datos disponibles son limitados&#44; algunos estudios indican que la prevalencia podr&#237;a ser incluso mayor<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; A continuaci&#243;n se presentan varios casos de pacientes pedi&#225;tricos afectados de EII que han presentado diferentes manifestaciones cut&#225;neas asociadas&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Caso 1&#46; Paciente mujer de 13 a&#241;os con diarrea&#44; abdominalgia y episodios febriles de 3 semanas de evoluci&#243;n&#46; Anal&#237;ticamente presenta marcadores inflamatorios elevados&#46; La colonoscopia muestra hallazgos indicativos de enfermedad de Crohn &#40;EC&#41; ileocol&#243;nica y la anatom&#237;a patol&#243;gica confirma el diagn&#243;stico&#44; por lo que se administra tratamiento con nutrici&#243;n enteral exclusiva con f&#243;rmula polim&#233;rica y mesalazina oral&#46; A los 3 d&#237;as de iniciar el tratamiento aparecen lesiones eritematosas&#44; induradas y dolorosas en la zona pretibial de ambas extremidades inferiores &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Las biopsias de estas lesiones muestran paniculitis lobular&#44; lo que confirma la sospecha cl&#237;nica de eritema nudoso&#44; y se inicia un tratamiento t&#243;pico con yoduro pot&#225;sico&#46; A las 2 semanas del inicio de la nutrici&#243;n enteral&#44; ante la ausencia de respuesta cl&#237;nica &#40;PCDAI &#91;<span class="elsevierStyleItalic">paediatric Crohn&#39;s disease activity index</span>&#8216;&#237;ndice de actividad de la enfermedad de Crohn pedi&#225;trica&#8217;&#93;&#58; 27&#44;5&#41;&#44; la persistencia de fiebre y signos anal&#237;ticos de inflamaci&#243;n as&#237; como la coexistencia de eritema nudoso&#44; se reeval&#250;a la situaci&#243;n y se decide iniciar tratamiento con infliximab &#40;5 mg&#47;kg&#41; en dosis en pauta de ataque &#40;0&#44; 2 y 6 semanas&#41; y azatioprina&#46; La paciente presenta respuesta tras la primera dosis&#44; con resoluci&#243;n total de la lesi&#243;n cut&#225;nea y normalizaci&#243;n cl&#237;nica y ganancia ponderal tras la segunda dosis &#40;PCDAI&#58; 12&#44;5&#41;&#44; y entra en remisi&#243;n tras la tercera dosis &#40;PCDAI&#58; 0&#41;&#46; La paciente sigue tratamiento con azatioprina &#40;2&#44;5 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#44; se mantiene en remisi&#243;n cl&#237;nica y sin reaparici&#243;n de las lesiones cut&#225;neas&#46; A los 3 a&#241;os y medio de la &#250;ltima dosis de infliximab presenta reaparici&#243;n de su sintomatolog&#237;a digestiva&#46; Se reinicia infliximab en nueva tanda de ataque y posterior mantenimiento cada 8 semanas logr&#225;ndose la remisi&#243;n completa&#46; Un a&#241;o m&#225;s tarde&#44; en tratamiento combinado &#40;infliximab y azatioprina&#41; y en remisi&#243;n completa&#44; es dada de alta de la Secci&#243;n por mayor&#237;a de edad y es transferida a una Unidad de EII del adulto&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 1&#46; Eritema nudoso en la zona pretibial de ambas extremidades inferiores y de aparici&#243;n al comienzo de la enfermedad de Crohn&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Caso 2&#46; Paciente mujer de 15 a&#241;os con diarreas&#44; ocasionalmente sanguinolentas&#44; y dolor abdominal de 2 meses de evoluci&#243;n&#44; p&#233;rdida de peso y episodios febriles&#46; Refiere amenorrea secundaria desde hace 2 meses y aparici&#243;n de aftas orales en los &#250;ltimos d&#237;as&#46; Presenta anemia ferrop&#233;nica y marcadores inflamatorios elevados&#46; La colonoscopia muestra lesiones indicativas de Crohn col&#243;nico&#44; con &#237;leon terminal preservado&#46; Se administra tratamiento con nutrici&#243;n enteral y azatioprina&#46; A las 24 h de iniciar el tratamiento aparece una lesi&#243;n &#250;nica eritematosa y dolorosa&#44; de 1 cm de di&#225;metro en la regi&#243;n pretibial izquierda&#46; Ante la sospecha inicial de eritema nudoso incipiente&#44; se decide mantener una conducta expectante&#46; Se produce r&#225;pida evoluci&#243;n de la lesi&#243;n&#44; que en 48 h aumenta de tama&#241;o&#44; toma aspecto pustuloso&#44; con supuraci&#243;n serohem&#225;tica en la zona central ulcerada y zona perif&#233;rica tumefacta de aspecto viol&#225;ceo &#40;figs&#46; 2 y 3&#41;&#46; La biopsia cut&#225;nea muestra dermatosis neutrof&#237;lica compatible con pioderma gangrenoso&#44; por lo que se a&#241;ade tratamiento t&#243;pico con esteroides&#46; En los d&#237;as posteriores aparecen 2 nuevas lesiones sat&#233;lites eritematosas pr&#243;ximas &#40;fig&#46; 4&#41; que progresivamente evolucionan a formas ulceradas&#46; Se observa fen&#243;meno de patergia en la zona de punci&#243;n y biopsia previa&#46; Paralelamente&#44; se evidencia empeoramiento progresivo de su sintomatolog&#237;a digestiva as&#237; como aparici&#243;n de nuevas lesiones en la mucosa oral&#46; Ante el fracaso del tratamiento administrado y la presencia de las lesiones cut&#225;neas&#44; se decide iniciar tratamiento con infliximab&#44; sin que se observe respuesta significativa&#46; Persiste el mal estado general&#44; con fiebre alta y leucocitosis importante &#40;20&#44;8 &#215; 10<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#47;l&#44; el 89&#37; de neutr&#243;filos&#41;&#46; Aparecen nuevas lesiones m&#250;ltiples diseminadas&#44; de predominio en el t&#243;rax y el cuello&#44; de aspecto papular&#44; con halo eritematoso&#44; de alrededor de 1 cm de di&#225;metro &#40;fig&#46; 5&#41;&#44; por lo que a la semana se inicia tratamiento con prednisona por v&#237;a intravenosa &#40;1 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#46; Se descartan procesos infecciosos intercurrentes&#44; tanto sist&#233;micos como cut&#225;neos &#40;frotis y cultivos est&#233;riles&#41;&#46; La histolog&#237;a de las nuevas lesiones muestra denso infiltrado neutrof&#237;lico perivascular&#44; sin signos de vasculitis&#44; hallazgos compatibles con s&#237;ndrome de Sweet&#46; Se produce progresiva mejor&#237;a parcial y estabilizaci&#243;n de las lesiones&#46; En este contexto presenta cl&#237;nica brusca de disnea&#44; taquipnea&#44; estridor inspiratorio y tiraje supraclavicular&#44; pero mantiene buena oxigenaci&#243;n&#46; Se realiza fibrobroncoscopia en la que se observan m&#250;ltiples lesiones pustulosas sobre la mucosa friable en tr&#225;quea y bronquios principales&#46; Dadas las caracter&#237;sticas de la mucosa&#44; se decide no realizar biopsias&#46; El lavado broncoalveolar muestra inflamaci&#243;n aguda con predominio de leucocitos polimorfonucleares&#46; Ante la sospecha de afectaci&#243;n neutrof&#237;lica del &#225;rbol respiratorio en el contexto de s&#237;ndrome de Sweet se cambia el tratamiento a bolos de metilprednisolona &#40;1 g&#41;&#46; Se realiza tomograf&#237;a computarizada tor&#225;cica&#44; en la que descarta lesiones pulmonares compatibles con alveolitis neutrof&#237;lica&#44; y espirometr&#237;a&#44; que es normal&#46; La paciente experimenta clara mejor&#237;a tras la administraci&#243;n del primer bolo y la dificultad respiratoria desaparece&#46; Se administran otros 2 bolos y se pasa posteriormente a metilprednisolona &#40;20 mg&#47;12 h&#41;&#46; Presenta buena evoluci&#243;n posterior&#44; con ausencia de sintomatolog&#237;a digestiva&#44; y estabilizaci&#243;n y reepitelizaci&#243;n lenta de las lesiones cut&#225;neas&#44; que hab&#237;an cubierto progresivamente gran parte de la superficie corporal&#46; Es dada de alta con pauta de descenso de esteroides&#44; y con azatioprina y calcio oral&#46; En una nueva broncoscopia al mes del alta se observa franca mejor&#237;a de las lesiones&#46; La paciente presenta buena evoluci&#243;n&#44; por lo que se suspende la corticoterapia 2 meses tras el alta&#46; Actualmente se encuentra en remisi&#243;n y en tratamiento con azatioprina&#46; Las lesiones cut&#225;neas han dejado m&#250;ltiples y evidentes cicatrices queloides diseminadas &#40;fig&#46; 6&#41;&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figuras 2 y 3&#46; Lesi&#243;n inicial de pioderma gangrenoso r&#225;pidamente evolutiva&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 4&#46; Aparici&#243;n de lesiones sat&#233;lites pr&#243;ximas a la lesi&#243;n inicial en la paciente n&#250;mero 2&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 5&#46; Lesiones m&#250;ltiples de predominio en el t&#243;rax indicativas de s&#237;ndrome de Sweet&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig05.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 6&#46; Lesiones residuales diseminadas persistentes en la paciente n&#250;mero 2&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Caso 3&#46; Paciente var&#243;n de 10 a&#241;os con diarrea&#44; abdominalgia y p&#233;rdida de peso de 2 meses de evoluci&#243;n&#46; La colonoscopia muestra EC ileoc&#243;lica&#44; y se inicia tratamiento con nutrici&#243;n enteral exclusiva y mesalazina&#46; Presenta buena respuesta y se logra la remisi&#243;n&#46; Al a&#241;o del diagn&#243;stico reaparece la sintomatolog&#237;a&#44; por lo que se inicia tratamiento con budesonida&#44; con buena respuesta&#46; Se mantiene la remisi&#243;n posterior con mesalazina&#46; Tras un a&#241;o y medio en esta situaci&#243;n&#44; consulta por la aparici&#243;n de 2 lesiones eritematosas en el gl&#250;teo izquierdo &#40;fig&#46; 7&#41;&#44; que coincide con un nuevo episodio de diarreas&#46; Se realiza resonancia magn&#233;tica que descarta lesiones abscesificadas o trayecto fistuloso subyacente&#46; Las biopsias cut&#225;neas revelan la presencia de granulomas&#44; y se establece el diagn&#243;stico de Crohn metast&#225;sico&#46; Se inicia tratamiento con esteroides t&#243;picos y mediante infiltraci&#243;n&#44; sin que se logre la resoluci&#243;n completa de la lesi&#243;n cut&#225;nea&#44; que presenta fases supurativas&#46; Se inicia la administraci&#243;n de corticoides sist&#233;micos y azatioprina&#44; se logra la mejor&#237;a y se puede llegar posteriormente a la suspensi&#243;n total de esteroides&#46; Durante los 3 a&#241;os siguientes al inicio de la administraci&#243;n de azatioprina&#44; dada la evoluci&#243;n t&#243;rpida de su cuadro digestivo&#44; el paciente requiere varias tandas de budesonida&#46; Ante esta situaci&#243;n se decide tratamiento con infliximab&#59; el paciente presenta clara mejor&#237;a y se obtiene la remisi&#243;n mantenida en r&#233;gimen de tratamiento combinado con azatioprina e infliximab cada 8 semanas durante un a&#241;o&#44; sin que reaparezcan de las lesiones gl&#250;teas&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig06.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 7&#46; Enfermedad de Crohn metast&#225;sica en el gl&#250;teo izquierdo en el paciente n&#250;mero 3&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Caso 4&#46; Paciente mujer de 10 a&#241;os que consulta a Dermatolog&#237;a por aparici&#243;n de edema y eritema en labios mayores de 4 meses de evoluci&#243;n &#40;fig&#46; 8&#41;&#46; Antecedente de fisura anal acompa&#241;ada de hemorragia ocasional desde los 5 a&#241;os de edad&#44; sin alteraci&#243;n del ritmo intestinal&#46; Las biopsias muestran dermatitis granulomatosa por lo que se la env&#237;a a Gastroenterolog&#237;a para la valoraci&#243;n de posible EC&#46; La familia cuenta episodios febriles autolimitados durante el a&#241;o previo y p&#233;rdida de peso no cuantificado en los &#250;ltimos meses&#46; A la exploraci&#243;n se observa lesi&#243;n perianal supurativa indicativa de f&#237;stula enterocut&#225;nea&#46; La anal&#237;tica muestra marcadores inflamatorios elevados&#44; discreta anemia y trombocitosis&#46; La colonoscopia muestra lesiones aftosas y &#250;lceras en el ciego&#44; la v&#225;lvula ileocecal y el &#237;leon terminal indicativas de EC ileocecal&#46; Se inicia tratamiento con mesalazina&#44; metronidazol y corticoides t&#243;picos en la vulva&#44; con lo que se recupera el estado nutricional&#44; se cierra pr&#225;cticamente por completo la f&#237;stula y las lesiones vulvares mejoran parcialmente&#46; Al mantenimiento posterior con mesalazina se a&#241;aden peri&#243;dicamente tandas de corticoides t&#243;picos por evoluci&#243;n t&#243;rpida de la lesi&#243;n cut&#225;nea&#46; A partir de los 2 a&#241;os tras el diagn&#243;stico&#44; presenta diversos brotes con sintomatolog&#237;a digestiva&#44; reactivaci&#243;n de su enfermedad perianal y empeoramiento de sus lesiones vulvares&#44; por lo que precisa tratamiento con esteroides sist&#233;micos&#46; Por situaci&#243;n de dependencia a los corticodes&#44; se administra tratamiento con azatioprina&#44; y se consigue temporalmente la remisi&#243;n libre de esteroides&#46; Tras 3 a&#241;os de remisi&#243;n con azatioprina y mesalazina&#44; presenta reactivaci&#243;n de su enfermedad digestiva&#44; perianal y vulvar&#44; por lo que se inicia tratamiento con infliximab&#44; con buena respuesta inicial&#46; Se establece pauta de mantenimiento posterior con dosis cada 8 semanas y azatioprina&#44; con lo que la remisi&#243;n se mantiene&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v70n06-13138878fig07.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 8&#46; Enfermedad de Crohn metast&#225;sica vulvar en forma de edema y eritema de los genitales externos en la paciente n&#250;mero 4&#46;</p><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara">La EII &#40;EC&#44; colitis ulcerosa &#91;CU&#93;&#44; colitis indeterminada&#41; puede acompa&#241;arse de MEI en diferentes &#243;rganos y sistemas &#40;tabla 1&#41;&#46; Los datos comunicados var&#237;an seg&#250;n las series&#44; si bien estudios recientes estiman una prevalencia de al menos una MEI en pacientes adultos entre el 6 y el 47&#37;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span>&#46; Las m&#225;s frecuentes son las musculoesquel&#233;ticas &#40;20&#37;&#41;&#44; seguidas de las dermatol&#243;gicas &#40;del 10 al 15&#37;&#41;&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Tabla 1&#46; Manifestaciones extraintestinales de la enfermedad inflamatoria intestinal</span><br></br></p><table><tr><td>MEI relacionadas con la inflamaci&#243;n</td><td>MEI secundarias a extensi&#243;n directa o a complicaci&#243;n de la EII</td></tr><tr><td>Dermatol&#243;gicas</td></tr><tr><td> Eritema nudoso</td><td>Nefrolitiasis</td></tr><tr><td> Pioderma gangrenoso</td><td>Uropat&#237;a obstructiva</td></tr><tr><td> Pioestomatitis vegetans</td><td>F&#237;stula</td></tr><tr><td> Psoriasis</td><td>Pancreatitis</td></tr><tr><td> Eritema multiforme</td><td>Otras&#58;</td></tr><tr><td> Epidermolisis ampollosa acquista</td><td>Hematol&#243;gicas</td></tr><tr><td> S&#237;ndrome de Sweet</td><td> Anemia</td></tr><tr><td> Enfermedad de Crohn metast&#225;sica</td><td> Leucocitosis</td></tr><tr><td>Oftalmol&#243;gicas</td><td> Trombocitosis</td></tr><tr><td> Uveitis e iritis</td><td> Trombocitopenia</td></tr><tr><td> Episcleritis</td><td> Trastornos de la coagulaci&#243;n</td></tr><tr><td> Escleritis</td><td> Hipercoagulabilidad</td></tr><tr><td> Conjuntivitis</td><td> Trombosis de vena porta</td></tr><tr><td> Glaucoma</td><td>Cardiol&#243;gicas</td></tr><tr><td> Enfermedad vascular de la retina</td><td> Pleuropericarditis</td></tr><tr><td>Musculoesquel&#233;ticas</td><td> Miocardiopat&#237;a</td></tr><tr><td> Artropat&#237;a perif&#233;rica</td><td> Endocarditis</td></tr><tr><td> Pauciarticular</td><td> Miocarditis</td></tr><tr><td> Poliarticular</td><td>Pulmonares</td></tr><tr><td> Artropat&#237;a axial</td><td> Alveolitis fibrosante</td></tr><tr><td> Espondilitis anquilosante</td><td> Vasculitis pulmonar</td></tr><tr><td>Orales</td><td> Fibrosis apical</td></tr><tr><td> Estomatitis angular</td><td> Bronquiectasias</td></tr><tr><td> Estomatitis aftosa</td><td> Bronquitis</td></tr><tr><td> Piostomatitis vegetans</td><td> Bronquiolitis</td></tr><tr><td>&#160;</td><td> Estenosis traqueal</td></tr><tr><td>Hepatobiliares</td><td> Enfermedad pulmonar granulomatosa</td></tr><tr><td> Cirrosis</td><td> Anomal&#237;as en la funci&#243;n pulmonar</td></tr><tr><td> Colangiocarcinoma</td><td>Neurol&#243;gicas</td></tr><tr><td> Esteatosis</td><td> Neuropat&#237;a</td></tr><tr><td> Hepatitis granulomatosa</td><td> Miopat&#237;a</td></tr><tr><td> Colelitiasis</td><td> Meningitis</td></tr><tr><td> Hepatitis autoinmune</td><td> Convulsiones</td></tr><tr><td> Absceso hep&#225;tico</td><td>Amiloidosis</td></tr><tr><td> Colangitis esclerosante primaria</td><td>C&#225;ncer extraintestinal</td></tr><tr><td> Pericolangitis</td><td> Leucemia mieloide aguda</td></tr></table><br></br>MEI&#58; manifestaciones extraintestinales&#46; <p class="elsevierStylePara">Las MEI se clasifican en diferentes categor&#237;as&#46; Por un lado&#44; aqu&#233;llas relacionadas con la actividad inflamatoria intestinal&#44; como es el caso de las cut&#225;neas&#44; oculares&#44; articulares y orales&#46; Su actividad discurre paralela a la del la enfermedad intestinal y normalmente responden al tratamiento dirigido contra &#233;sta&#46; Por otro lado&#44; hay otro grupo de MEI en que el curso discurre independiente de la enfermedad de base&#46; En este grupo se incluir&#237;an las manifestaciones hep&#225;ticas &#40;fundamentalmente colangitis esclerosante primaria&#41;&#44; vasculares&#44; hematol&#243;gicas&#44; neurol&#243;gicas&#44; card&#237;acas&#44; pulmonares y la amiloidosis&#46; Otro grupo lo constituir&#237;an aquellas MEI secundarias a extensi&#243;n local de la enfermedad primaria&#44; que son m&#225;s frecuentes en la EC que en la CU&#58; nefrolitiasis&#44; uropat&#237;a obstructiva&#44; coledocolitiasis y pancreatitis&#46; Y por &#250;ltimo&#44; hay un grupo de MEI de origen iatrog&#233;nico&#44; como es el caso de la aplasia medular y la miopat&#237;a secundaria a los esteroides&#46; Pese a que algunas revisiones engloban dentro de las MEI a la alteraci&#243;n de la densidad mineral &#243;sea &#40;osteopenia&#44; osteoporosis&#41; y al retraso de crecimiento en la EII pedi&#225;trica&#44; ambas ser&#237;an m&#225;s bien complicaciones en las que influyen tanto factores propios de la enfermedad como otros factores medicamentosos&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Hay pocos datos de prevalencia de MEI en la EII pedi&#225;trica&#44; pero algunos estudios indican que podr&#237;an ser incluso m&#225;s frecuentes que en adultos&#46; Grossman et al detectan la presencia de una MEI en una serie de 41 ni&#241;os con EII hasta en el 68&#37;<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; Por otro lado&#44; Stawarski et al comunican que el 50&#37; de los pacientes pedi&#225;tricos con CU y hasta el 80&#37; de aquellos pacientes con EC ten&#237;an&#44; al menos&#44; una MEI asociada<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Las manifestaciones cut&#225;neas de la EII pedi&#225;trica est&#225;n presentes al diagn&#243;stico en entre el 1 y el 8&#37; de los pacientes&#44; seg&#250;n datos reportados en Canad&#225; y en Inglaterra<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; Cl&#225;sicamente se han clasificado en espec&#237;ficas&#44; reactivas y secundarias a des&#243;rdenes acompa&#241;antes o a d&#233;ficits nutricionales&#46; Aqu&#233;llas directamente relacionadas con el proceso inflamatorio de la EC ser&#237;an las lesiones cut&#225;neas perianales y periostomales&#44; la granulomatosis oral y la EC metast&#225;sica&#46; Entre aquellas manifestaciones reactivas&#44; las m&#225;s frecuentes son el eritema nudoso y el pioderma gangrenoso&#44; si bien pueden aparecer tambi&#233;n pioderma vegetante&#44; eritema multiforme&#44; poliarteritis nudosa cut&#225;nea&#44; urticaria vasculitis necrosante y s&#237;ndrome de Sweet&#46; Por &#250;ltimo&#44; hay un grupo de manifestaciones mucocut&#225;neas&#44; consecuencia de defectos nutricionales &#40;acrodermatitis enterop&#225;tica&#41; o de fen&#243;menos autoinmunitarios asociados &#40;psoriasis&#44; lupus eritematoso&#44; esclerodermia&#44; epidermolisis ampollosa&#44; vit&#237;ligo&#44; alopecia areata o amiloidosis&#41;&#46; Dentro de estas clasificaciones de MEI cut&#225;neas deber&#237;a omitirse la enfermedad perianal por ser algo m&#225;s que una MEI cut&#225;nea&#59; actualmente est&#225; considerada&#44; a partir de la clasificaci&#243;n de Montreal&#44; una entidad diferenciada y con caracter&#237;sticas espec&#237;ficas dentro de la EC<span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara">El eritema nudoso es la manifestaci&#243;n cut&#225;nea m&#225;s frecuente en EII&#44; es m&#225;s habitual en la EC que en la CU y aparece habitualmente en momentos de actividad de la enfermedad&#46; La prevalencia estimada en adultos con EII es del 2 al 8&#37;<span class="elsevierStyleSup">2&#44;8</span>&#44; mientras que en los ni&#241;os oscila entre el 12&#44;5&#37; en la CU y el 56&#37; en la EC<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; Es una paniculitis secundaria a una reacci&#243;n inmunol&#243;gica de hipersensibilidad retardada frente a diferentes est&#237;mulos antig&#233;nicos&#46; El agente causante se llega a identificar en el 40&#37; de los casos &#40;infecciones estreptoc&#243;cicas&#44; tuberculosis&#44; micosis&#44; f&#225;rmacos&#44; EII&#44; procesos autoinmunes&#44; neoplasias&#44; etc&#46;&#41;&#44; pero habitualmente se presenta de forma idiop&#225;tica&#46; Su etiolog&#237;a es desconocida&#44; si bien parece asociarse a cierta predisposici&#243;n gen&#233;tica &#40;regi&#243;n HLA-B15 del cromosoma 6&#41;&#46; </p><p class="elsevierStylePara">El caso 1 ilustra el eritema nudoso cl&#225;sico asociado a EII&#59; en cuanto a la forma de presentaci&#243;n &#40;n&#243;dulos eritematosos&#44; de 1 a 5 cm de di&#225;metro&#44; levemente prominentes&#44; hiper&#233;micos y dolorosos a la palpaci&#243;n&#44; mal delimitados&#44; sin tendencia a la ulceraci&#243;n y de localizaci&#243;n preferente en superficies extensoras de extremidades inferiores&#41;&#44; al momento de aparici&#243;n &#40;frecuente al comienzo&#41; y a los hallazgos histol&#243;gicos &#40;reacci&#243;n linfocitaria en hipodermis&#44; de predominio septal &#8212;paniculitis lobulillar&#8212; sin vasculitis&#41;&#46; Es m&#225;s frecuente en mujeres&#44; en afectaci&#243;n col&#243;nica extensa y tiende a recurrir en aproximadamente la mitad de los casos&#46; El diagn&#243;stico suele ser cl&#237;nico y la confirmaci&#243;n anatomopatol&#243;gica es raramente necesaria&#46; Mientras que el eritema nudoso asociado a otras enfermedades tiende a desaparecer espont&#225;neamente en 3 a 6 semanas con medidas de soporte &#40;reposo&#44; elevaci&#243;n de las extremidades&#44; vendaje compresivo y antiinflamatorio no esteroideo&#41;&#44; en los pacientes con EII su curso es m&#225;s t&#243;rpido<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46; Habitualmente responde al tratamiento de la enfermedad subyacente con esteroides e inmunosupresores&#46; Sobre la base de la experiencia de los autores del presente art&#237;culo&#44; previamente comunicada&#44; se decidi&#243; iniciar tratamiento con infliximab&#44; con lo que se logra la resoluci&#243;n total de las lesiones&#44; sin que se hayan presentado recidivas posteriores<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara">El pioderma gangrenoso es una lesi&#243;n cut&#225;nea cr&#243;nica de tipo ulcerativo que puede aparecer de forma grave y&#44;en ocasiones&#44; es m&#225;s incapacitante que la enfermedad subyacente&#46; Se ha descrito en el contexto de diversas enfermedades sist&#233;micas &#40;EII&#44; hepatitis C&#44; artritis reumatoide&#44; mielodisplasia&#44; leucemia&#41;&#46; Su prevalencia oscila entre el 0&#44;5 y el 5&#37; de los pacientes con EII<span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span>&#44; es m&#225;s frecuente en la CU &#40;entidad en la que aparece con mayor frecuencia&#41; que en la EC&#46; No hay datos de prevalencia espec&#237;ficos en EII pedi&#225;trica&#46; Habitualmente afecta a los pacientes con enfermedad activa &#40;90&#37;&#41;&#44; con discreta preponderancia del sexo femenino&#44; y en casos de afectaci&#243;n col&#243;nica extensa&#46; Algunos casos de presentaci&#243;n previa al diagn&#243;stico de EII&#44; de aparici&#243;n en fases quiescentes de &#233;stas o incluso tras colectom&#237;a tambi&#233;n se han comunicado&#46; Se piensa que determinados autoanticuerpos con reactividad cruzada frente a ant&#237;genos intestinales desempe&#241;ar&#237;an un papel importante en su aparici&#243;n en la EII&#46; Hay 4 formas de presentaci&#243;n&#58; cl&#225;sica&#44; pustular&#44; ampollosa y vegetativa&#46; La forma cl&#225;sica aparece como p&#250;stula o n&#243;dulo que crece y se extiende r&#225;pidamente hacia la piel circundante&#44; y se convierte en &#250;lceras penetrantes de centro necr&#243;tico y purulento con bordes irregulares y viol&#225;ceos&#46; T&#237;picamente aparece en la superficie extensora de las extremidades inferiores&#44; como en este caso&#44; pero pueden aparecer tambi&#233;n en la cabeza&#44; el cuello&#44; los genitales y la zona periostomal&#46; Hasta en el 70&#37; de los casos aparece en m&#250;ltiples localizaciones<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#46; La mitad de los pacientes presentan formaci&#243;n de &#250;lceras secundarias a traumatismos en la lesi&#243;n&#44; fen&#243;meno conocido como patergia&#46; El pioderma gangrenoso pustular se presenta como una p&#250;stula as&#233;ptica dolorosa que no progresa a &#250;lcera&#46; La forma ampollosa comienza como una ampolla a tensi&#243;n que r&#225;pidamente progresa a &#250;lcera&#46; Por &#250;ltimo&#44; la forma vegetante comienza como una &#250;lcera superficial que lentamente se convierte en una lesi&#243;n exof&#237;tica o vegetante&#46; Los subtipos que suelen aparecer en la EII son la forma cl&#225;sica y la pustular&#44; mientras que las formas ampollosa y vegetante se asocian preferentemente a los procesos mieloproliferativos&#46; La histolog&#237;a muestra vasculitis linfoc&#237;tica perif&#233;rica en las zonas eritematosas&#44; infiltraci&#243;n neutrof&#237;lica y abscesificaci&#243;n central&#46; </p><p class="elsevierStylePara">En el caso 2 &#40;pioderma gangrenoso cl&#225;sico de localizaci&#243;n t&#237;pica y m&#250;ltiple&#41; hay varios aspectos rese&#241;ables&#58; por una lado&#44; como se ha comentado&#44; pese a aparecer m&#225;s frecuentemente en pacientes con CU&#44; esta paciente presentaba datos endosc&#243;picos e histol&#243;gicos compatibles con EC&#44; aunque de localizaci&#243;n estrictamente col&#243;nica&#46; Otro dato para destacar es la coexistencia de pioderma y s&#237;ndrome de Sweet&#44; combinaci&#243;n de la que hay pocos datos comunicados en la literatura m&#233;dica<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#46; Algunos autores consideran ambas entidades como diferentes presentaciones de dermatosis neutrof&#237;lica<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Pese a que el pioderma gangrenoso habitualmente se resuelve con el tratamiento de la EII&#44; hay casos de evoluci&#243;n t&#243;rpida y recidivante&#46; Algunas formas leves responden a un tratamiento t&#243;pico&#44; &#40;esteroides intralesionales&#44; cromoglicato s&#243;dico&#44; &#225;cido 5-aminosalic&#237;lico&#41;&#46; Las formas m&#225;s graves pueden requerir agentes sist&#233;micos&#58; sulfasalazina&#44; dapsona&#44; esteroides e inmunomoduladores &#40;azatioprina&#44; ciclofosfamida&#44; ciclosporina&#44; metotrexato&#44; micofenolato mofetil y tacrolimus&#41;<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46; Las t&#233;cnicas de granulocitoaf&#233;resis tambi&#233;n han demostrado su eficacia en las formas complicadas&#46; El tratamiento efectivo con infliximab tanto en ni&#241;os como en adultos se ha comunicado tambi&#233;n recientemente <span class="elsevierStyleSup">17&#44;18</span>&#44; si bien no fue el caso de esta paciente&#46; </p><p class="elsevierStylePara">El s&#237;ndrome de Sweet&#44; o dermatosis neutrof&#237;lica febril aguda&#44; se caracteriza por la aparici&#243;n brusca de una erupci&#243;n cut&#225;nea compuesta por placas o p&#225;pulas eritematosas&#44; m&#225;s o menos dolorosas y bien delimitadas&#44; su localizaci&#243;n puede ser variable o generalizada&#44; y se acompa&#241;a con frecuencia de fiebre&#44; leucocitosis y artralgia&#46; Las lesiones aparecen preferentemente en la cara&#44; el cuello&#44; el tronco y las extremidades&#44; aunque tambi&#233;n se han descrito en los dedos&#44; el conducto auditivo externo y la cavidad oral&#46; Para establecer el diagn&#243;stico de seguridad se requieren una serie de criterios establecidos en 1986 y posteriormente modificados por Driesch en 1994<span class="elsevierStyleSup">19</span> &#40;tabla 2&#41;&#46; Se ha descrito asociado a diferentes procesos&#44; incluidos infecciones&#44; des&#243;rdenes hematopoy&#233;ticos o linfoides&#44; tumores s&#243;lidos&#44; enfermedades reumatol&#243;gicas&#44; embarazo&#44; toxicidades medicamentosas y EII&#46; Dentro de su excepcionalidad &#40;su asociaci&#243;n a EII es una rareza<span class="elsevierStyleSup">20</span>&#41;&#44; la CU y la EC son los procesos con los que m&#225;s frecuentemente se relaciona&#46; Generalmente se manifiesta durante exacerbaciones de la enfermedad de base pero puede anticiparse al diagn&#243;stico de &#233;sta&#46; Pese a que se manifiesta b&#225;sicamente en la piel&#44; puede afectar a otros &#243;rganos&#44; como el tracto respiratorio y&#44; en menor medida&#44; a los ojos&#44; los huesos&#44; el p&#225;ncreas&#44; el h&#237;gado&#44; las articulaciones y los ri&#241;ones&#46; Hay varias series publicadas de pacientes con afectaci&#243;n pulmonar<span class="elsevierStyleSup">21&#44;22</span>&#46; Los casos descritos de alveolitis neutrof&#237;lica presentan sintomatolog&#237;a importante &#40;tos persistente&#44; disnea y derrame pleural&#41; que puede llegar al fracaso respiratorio&#44; con hallazgos radiol&#243;gicos de condensaci&#243;n parenquimatosa y mala respuesta a antibi&#243;ticos&#46; La biopsia pulmonar abierta o transbronquial confirma el diagn&#243;stico&#46; Asimismo&#44; hay casos descritos de manifestaciones en el &#225;rbol bronquial<span class="elsevierStyleSup">23</span>&#44; donde se observa la presencia de m&#250;ltiples lesiones pustulosas en la mucosa&#44; semejantes a las que aparecen en la piel&#44; como fue el caso de esta paciente&#46; La sintomatolog&#237;a respiratoria&#44; asociada a las manifestaciones cut&#225;neas y en el contexto de fiebre de inicio brusco&#44; debe hacer sospechar esta afectaci&#243;n&#46; El lavado bronquioalveolar&#44; que es est&#233;ril&#44; confirma el claro predominio de neutr&#243;filos&#46; </p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Table 2&#46; Criterios diagn&#243;sticos propuestos para el s&#237;ndrome de Sweet</span><br></br></p><table><tr><td>Criterios mayores</td></tr><tr><td><ul><li>1&#46; Aparici&#243;n brusca de p&#225;pulas viol&#225;ceas o n&#243;dulos eritematosos&#44; dolorosos o a tensi&#243;n</li><li>2&#46; Infiltraci&#243;n de predominio neutrof&#237;lico en la dermis en ausencia de vasculitis leucocitocl&#225;sica</li></ul></td></tr><tr><td>Criterios menores</td></tr><tr><td><ul><li>1&#46; Precedido de fiebre o proceso infeccioso</li><li>2&#46; Fiebre&#44; artralgia&#44; conjuntivitis o proceso maligno subyacente</li><li>3&#46; Leucocitosis</li><li>4&#46; Buena respuesta a corticoides sist&#233;micos y mala respuesta a antibi&#243;ticos</li><li>5&#46; Velocidad de sedimentaci&#243;n globular aumentada</li></ul></td></tr><tr><td>Para un diagn&#243;stico definitivo deben cumplirse los 2 criterios mayores y al menos 2 de los criterios menores&#46; Modificado de&#58; Von den Driesch P&#46; Sweet&#39;s syndrome &#40;acute febrile neutrophilic dermatosis&#41;&#46; <span class="elsevierStyleItalic">J Am Acad Dermatol</span> 1994&#59;31&#58;535&#8211;60&#46;</td></tr></table><p class="elsevierStylePara">Su patogenia se desconoce&#44; pero se postula una cierta predisposici&#243;n gen&#233;tica asociada a una reacci&#243;n de hipersensibilidad en la que los neutr&#243;filos desempe&#241;ar&#237;an un papel importante&#46; Las formas leves suelen curar sin dejar cicatriz tras un per&#237;odo variable de actividad&#46; Se ha descrito recurrencia hasta en el 50&#37; de los casos&#46; Los casos graves suelen responder a esteroides sist&#233;micos&#46; En el caso de Sweet diseminado con afectaci&#243;n de otros &#243;rganos y sistemas&#44; como es el caso de la implicaci&#243;n respiratoria&#44; se recomienda el uso de bolos de esteroides&#46; Otros tratamientos utilizados con variable eficacia han sido azatioprina&#44; indometacina&#44; colchicina&#44; dapsona&#44; yoduro pot&#225;sico y talidomida&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Bajo el t&#233;rmino de EC metast&#225;sica se denomina la presencia de granulomas no caseificantes en la piel de pacientes con EC&#44; a distancia del tracto intestinal y separado de &#233;ste por tejido sano&#59; se excluyen as&#237; las lesiones fistulizantes o las complicaciones periostomales&#46; Es una complicaci&#243;n poco frecuente y&#44; mientras en adultos aparece despu&#233;s del diagn&#243;stico inicial en el 70&#37; de los casos&#44; en ni&#241;os puede aparecer simult&#225;neamente hasta en la mitad de los casos&#44; como fue el caso de la paciente n&#250;mero 4&#46; Se calcula que cuando se observa una EC metast&#225;sica aislada&#44; el tiempo de demora hasta que se manifiesta la enfermedad intestinal oscila entre 2 meses y 4 a&#241;os en adultos&#44; y entre 9 meses y 14 a&#241;os en ni&#241;os<span class="elsevierStyleSup">24</span>&#46; Las formas t&#237;picas de presentaci&#243;n tambi&#233;n var&#237;an seg&#250;n la edad&#58; en adultos suele aparecer en forma de n&#243;dulos o placas &#40;&#250;nicos o m&#250;ltiples&#41;&#44; ulcerados o no&#44; preferentemente en las extremidades&#44; mientras que en ni&#241;os la presentaci&#243;n m&#225;s frecuente &#40;85&#37;&#41; es el edema de genitales acompa&#241;ado de mayor o menor induraci&#243;n y eritema locales&#46; Otro aspecto caracter&#237;stico de la forma pedi&#225;trica es que con frecuencia aparece simult&#225;neamente con enfermedad perianal&#44; como en la paciente n&#250;mero 4&#46; Se desconoce su fisiopatolog&#237;a aunque se han postulado diversos mecanismos&#58; dep&#243;sito cut&#225;neo de inmunocomplejos circulantes&#44; reacci&#243;n de hipersensibilidad de tipo  iv  mediada por linfocitos&#44; defectos en la activaci&#243;n de beta-2-integrinas o alteraci&#243;n de los mecanismos de reparaci&#243;n del &#225;cido desoxirribonucleico localizados en el gen <span class="elsevierStyleItalic">MLH-1</span>&#46; Puede confundirse con otras muchas dermatosis&#44; como celulitis&#44; erisipela&#44; erupciones liquenoides o enfermedades de transmisi&#243;n sexual&#46; El hallazgo histol&#243;gico de granulomas no caseificantes asociados a c&#233;lulas gigantes multinucleadas tipo Langhans en la dermis superficial &#40;preferentemente&#41; o profunda as&#237; como en el tejido adiposo en el contexto de una EC intestinal confirma el diagn&#243;stico&#46; Los granulomas se localizan preferentemente en las zonas perivasculares&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Pese a que se ha descrito en ocasiones la desaparici&#243;n espont&#225;nea&#44; muchas veces el tratamiento no es satisfactorio&#46; Diferentes f&#225;rmacos han demostrado su eficacia&#58; metronidazol&#44; esteroides t&#243;picos y sist&#233;micos&#44; azatioprina&#44; metotrexato&#44; ciclosporina&#44; sulfasalacina&#44; tetraciclinas y tacrolimus&#46; Recientemente se ha descrito buena evoluci&#243;n tras tratamiento con infliximab&#44; como es el caso de estos pacientes&#46; Al contrario de otras MEI&#44; la resecci&#243;n del intestino afectado no implica necesariamente su resoluci&#243;n&#46; </p><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conclusiones</span><p class="elsevierStylePara">La EII pedi&#225;trica puede acompa&#241;arse de diferentes manifestaciones cut&#225;neas&#46; Pese a que en la mayor&#237;a de los casos su pron&#243;stico es bueno y su resoluci&#243;n va paralela al control de la enfermedad de base&#44; en ocasiones presentan un curso t&#243;rpido&#46; Se ha observado buena respuesta a infliximab en estos pacientes con eritema nudoso y EC metast&#225;sica&#46; La combinaci&#243;n de pioderma gangrenoso y s&#237;ndrome de Sweet&#44; excepcionalmente comunicada en la literatura m&#233;dica&#44; es un proceso de dif&#237;cil tratamiento y con tendencia a dejar importantes lesiones residuales&#46; </p><p class="elsevierStylePara">Autor para correspondencia&#46;<br></br>J&#46; Mart&#237;n de Carpi<br></br>Direcci&#243;n&#58; javiermartin&#64;hsjdbcn&#46;org</p>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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2024 Abril 430 67 497
2024 Marzo 410 46 456
2024 Febrero 607 60 667
2024 Enero 582 58 640
2023 Diciembre 698 91 789
2023 Noviembre 754 76 830
2023 Octubre 828 58 886
2023 Septiembre 668 64 732
2023 Agosto 593 53 646
2023 Julio 666 76 742
2023 Junio 676 64 740
2023 Mayo 701 85 786
2023 Abril 446 37 483
2023 Marzo 639 60 699
2023 Febrero 479 44 523
2023 Enero 478 46 524
2022 Diciembre 400 56 456
2022 Noviembre 619 65 684
2022 Octubre 588 82 670
2022 Septiembre 556 44 600
2022 Agosto 510 87 597
2022 Julio 467 80 547
2022 Junio 495 63 558
2022 Mayo 465 69 534
2022 Abril 467 79 546
2022 Marzo 604 85 689
2022 Febrero 462 80 542
2022 Enero 452 117 569
2021 Diciembre 367 66 433
2021 Noviembre 387 83 470
2021 Octubre 433 79 512
2021 Septiembre 422 61 483
2021 Agosto 427 52 479
2021 Julio 433 40 473
2021 Junio 422 63 485
2021 Mayo 460 60 520
2021 Abril 981 117 1098
2021 Marzo 704 85 789
2021 Febrero 510 33 543
2021 Enero 473 38 511
2020 Diciembre 474 54 528
2020 Noviembre 400 45 445
2020 Octubre 389 47 436
2020 Septiembre 392 50 442
2020 Agosto 441 84 525
2020 Julio 474 80 554
2020 Junio 409 82 491
2020 Mayo 514 82 596
2020 Abril 352 60 412
2020 Marzo 250 33 283
2020 Febrero 165 39 204
2020 Enero 212 28 240
2019 Diciembre 149 39 188
2019 Noviembre 108 34 142
2019 Octubre 97 84 181
2019 Septiembre 80 54 134
2019 Agosto 76 71 147
2019 Julio 97 42 139
2019 Junio 56 36 92
2019 Mayo 156 146 302
2019 Abril 202 121 323
2019 Marzo 148 58 206
2019 Febrero 130 40 170
2019 Enero 113 40 153
2018 Diciembre 130 31 161
2018 Noviembre 182 38 220
2018 Octubre 142 13 155
2018 Septiembre 56 32 88
2018 Agosto 4 0 4
2018 Julio 4 0 4
2018 Junio 3 0 3
2018 Mayo 16 0 16
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2018 Marzo 39 0 39
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2017 Diciembre 33 0 33
2017 Noviembre 28 0 28
2017 Octubre 34 0 34
2017 Septiembre 51 0 51
2017 Agosto 70 0 70
2017 Julio 59 6 65
2017 Junio 68 100 168
2017 Mayo 106 92 198
2017 Abril 196 55 251
2017 Marzo 224 66 290
2017 Febrero 444 43 487
2017 Enero 370 32 402
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2016 Noviembre 507 22 529
2016 Octubre 613 27 640
2016 Septiembre 548 39 587
2016 Agosto 479 17 496
2016 Julio 228 29 257
2016 Mayo 3 0 3
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2014 Abril 226 11 237
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2014 Febrero 240 11 251
2014 Enero 261 14 275
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2013 Noviembre 225 8 233
2013 Octubre 224 6 230
2013 Septiembre 167 18 185
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