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acn&#233; florido&#44; hipertricosis&#44; rubicundez y estr&#237;as rojo-vinosas abdominales de 1 a&#241;o de evoluci&#243;n&#46; En la exploraci&#243;n presentaba un peso de 63<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#44; una talla de 138<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm &#40;en el percentil 10&#44; acorde para su talla media parental de 160<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#41;&#44; &#237;ndice de masa corporal 33<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#44; presi&#243;n arterial 180&#47;120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg tras relajaci&#243;n&#44; pubertad en curso con testes de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml y adrenarquia presente&#46;</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las pruebas anal&#237;ticas confirmaron un hipercortisolismo primario&#58; ACTH indetectable&#44; cortisol en orina de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h 858<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g &#40;normal hasta 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#41;&#44; cortisol plasm&#225;tico matutino de 27<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl &#40;normal hasta 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41;&#44; vespertino &#40;a las 20&#46;00<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#41; de 28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#44; tras administraci&#243;n de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de dexametasona a las 23&#46;00<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h de la noche anterior de 25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#44; hemoglobina de 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl y glucemia de 112<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#59; y un exceso de dihidroepiandrosterona-sulfato &#40;DHEAS&#41; &#40;525<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#59; valores normales en este estadio puberal&#44; 26&#8211;266<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41;&#46; Se realiz&#243; una TC abdominal en la que se visualiz&#243; una tumoraci&#243;n en la gl&#225;ndula suprarrenal derecha de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de eje mayor&#44; homog&#233;nea&#44; bien delimitada&#44; con una calcificaci&#243;n y sin zonas de necrosis ni hemorragia&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento con ketoconazol a dosis crecientes desde 800 hasta 1&#46;200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a no suprimi&#243; la secreci&#243;n de cortisol &#40;se manten&#237;a la presi&#243;n arterial en 180&#47;120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; el cortisol plasm&#225;tico matutino en 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl y el cortisol en orina de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h en 678<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#41;&#44; por lo que fue necesario asociar espironolactona a dosis de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a para conseguir normalizar la presi&#243;n arterial para realizar la intervenci&#243;n quir&#250;rgica&#46; Se extirp&#243; la gl&#225;ndula suprarrenal derecha por v&#237;a laparosc&#243;pica y la histolog&#237;a fue de adenoma bas&#225;ndose en el tama&#241;o&#44; c&#225;psula no infiltrada&#44; superficie de corte homog&#233;nea&#44; s&#243;lida y amarillenta&#44; ausencia de necrosis&#44; hemorragia y afectaci&#243;n vascular&#46;</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la intervenci&#243;n&#44; el paciente present&#243; una insuficiencia suprarrenal &#40;cortisol plasm&#225;tico y ACTH indetectables&#44; DHEAS 3&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41; y recibi&#243; durante 5 meses hidrocortisona oral a dosis decrecientes&#46; Posteriormente se mantuvo la recomendaci&#243;n en caso de estr&#233;s intercurrente ante los hallazgos anal&#237;ticos&#58; ACTH indetectable&#44; cortisol plasm&#225;tico basal de 3&#44;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl y tras est&#237;mulo con ACTH de 8&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl y DHEAS de 5&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#46; Esta indicaci&#243;n se suspendi&#243; a los 14 meses despu&#233;s de la intervenci&#243;n&#44; pues se hab&#237;a recuperado la funci&#243;n del eje glucocorticoide &#40;ACTH de 56<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg&#47;ml&#44; cortisol plasm&#225;tico basal de 16&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl y tras est&#237;mulo con ACTH de 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41;&#44; y se manten&#237;a disminuido el valor de DHEAS &#40;13&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41;&#46; Durante estos meses se normaliz&#243; el fenotipo&#44; volviendo al normopeso&#44; la presi&#243;n arterial era de 110&#47;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg y hab&#237;an desaparecido las alteraciones cut&#225;neas &#40;excepto el rastro de la estr&#237;as decoloradas&#41;&#46;</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El ketoconazol administrado a dosis comprendidas entre 600 y 1&#46;200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a ha demostrado ser eficaz para conseguir la normocortisolemia en el s&#237;ndrome de Cushing<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; tambi&#233;n en ni&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; aunque en casos como el nuestro se produce una resistencia parcial primaria&#46; Precisamente esta resistencia es m&#225;s frecuente en los carcinomas que los adenomas suprarrenales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Nuestro paciente tambi&#233;n presenta otros datos asociados con malignidad&#58; la edad superior a 10 a&#241;os&#44; la presencia de hipertensi&#243;n arterial grave y la secreci&#243;n androg&#233;nica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin embargo&#44; la producci&#243;n mixta de cortisol y andr&#243;genos no es incompatible con la benignidad histol&#243;gica del tumor suprarrenal&#44; seg&#250;n se ha descrito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; y el resto de los datos de nuestro caso orientaban hacia la benignidad&#58; tumor menor de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro mayor&#44; larga evoluci&#243;n de la cl&#237;nica&#44; ausencia de met&#225;stasis y de s&#237;ndrome constitucional e imagen homog&#233;nea de la TC &#40;sin necrosis&#44; calcificaciones&#44; ni hemorragias&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con respecto a la evoluci&#243;n postoperatoria&#44; en las publicaciones pedi&#225;tricas&#44; si la cirug&#237;a es curativa&#44; todas las anomal&#237;as cut&#225;neas desparecen antes que en los adultos&#44; a lo largo del primer a&#241;o&#44; excepto los rastros de las estr&#237;as<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En cuanto a la recuperaci&#243;n funcional de la gl&#225;ndula atr&#243;fica tras la intervenci&#243;n&#44; en los ni&#241;os tambi&#233;n es m&#225;s r&#225;pida&#44; entre 6 y 12 meses frente a 1&#44;5-3 a&#241;os en adultos para la producci&#243;n de cortisol&#44; mientras que la de DHEA-S es m&#225;s lenta&#44; tardando de 5 a 7 a&#241;os en recuperarse<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p></span>"
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Cartas al editor
Síndrome de Cushing primario. Aspectos controvertidos
A. Ruiz Sáncheza,
Autor para correspondencia
ggej@hotmail.com

Dra. A. Ruiz Sánchez. Servicio de Pediatría. Hospital Torrecárdenas. Pje Torrecárdenas, s/n. 04009 Almería. España.
, E. García Garcíaa, F.J. Velasco Albendeab, A. Bonillo Peralesa
a Servicios de Pediatría. Hospital Torrecárdenas. Almería. España
b Servicios de Anatomía Patológica. Hospital Torrecárdenas. Almería. España
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acn&#233; florido&#44; hipertricosis&#44; rubicundez y estr&#237;as rojo-vinosas abdominales de 1 a&#241;o de evoluci&#243;n&#46; En la exploraci&#243;n presentaba un peso de 63<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#44; una talla de 138<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm &#40;en el percentil 10&#44; acorde para su talla media parental de 160<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#41;&#44; &#237;ndice de masa corporal 33<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#44; presi&#243;n arterial 180&#47;120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg tras relajaci&#243;n&#44; pubertad en curso con testes de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml y adrenarquia presente&#46;</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las pruebas anal&#237;ticas confirmaron un hipercortisolismo primario&#58; ACTH indetectable&#44; cortisol en orina de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h 858<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g &#40;normal hasta 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#41;&#44; 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Se realiz&#243; una TC abdominal en la que se visualiz&#243; una tumoraci&#243;n en la gl&#225;ndula suprarrenal derecha de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de eje mayor&#44; homog&#233;nea&#44; bien delimitada&#44; con una calcificaci&#243;n y sin zonas de necrosis ni hemorragia&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento con ketoconazol a dosis crecientes desde 800 hasta 1&#46;200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a no suprimi&#243; la secreci&#243;n de cortisol &#40;se manten&#237;a la presi&#243;n arterial en 180&#47;120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; el cortisol plasm&#225;tico matutino en 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl y el cortisol en orina de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h en 678<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#41;&#44; por lo que fue necesario asociar espironolactona a dosis de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a para conseguir normalizar la presi&#243;n arterial para realizar la intervenci&#243;n quir&#250;rgica&#46; Se extirp&#243; la gl&#225;ndula suprarrenal derecha por v&#237;a laparosc&#243;pica y la histolog&#237;a fue de adenoma bas&#225;ndose en el tama&#241;o&#44; c&#225;psula no infiltrada&#44; superficie de corte homog&#233;nea&#44; s&#243;lida y amarillenta&#44; ausencia de necrosis&#44; hemorragia y afectaci&#243;n vascular&#46;</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la intervenci&#243;n&#44; el paciente present&#243; una insuficiencia suprarrenal &#40;cortisol plasm&#225;tico y ACTH indetectables&#44; DHEAS 3&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41; y recibi&#243; durante 5 meses hidrocortisona oral a dosis decrecientes&#46; Posteriormente se mantuvo la recomendaci&#243;n en caso de estr&#233;s intercurrente ante los hallazgos anal&#237;ticos&#58; ACTH indetectable&#44; cortisol plasm&#225;tico basal de 3&#44;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl y tras est&#237;mulo con ACTH de 8&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl y DHEAS de 5&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#46; Esta indicaci&#243;n se suspendi&#243; a los 14 meses despu&#233;s de la intervenci&#243;n&#44; pues se hab&#237;a recuperado la funci&#243;n del eje glucocorticoide &#40;ACTH de 56<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg&#47;ml&#44; cortisol plasm&#225;tico basal de 16&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl y tras est&#237;mulo con ACTH de 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41;&#44; y se manten&#237;a disminuido el valor de DHEAS &#40;13&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41;&#46; Durante estos meses se normaliz&#243; el fenotipo&#44; volviendo al normopeso&#44; la presi&#243;n arterial era de 110&#47;60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg y hab&#237;an desaparecido las alteraciones cut&#225;neas &#40;excepto el rastro de la estr&#237;as decoloradas&#41;&#46;</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El ketoconazol administrado a dosis comprendidas entre 600 y 1&#46;200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a ha demostrado ser eficaz para conseguir la normocortisolemia en el s&#237;ndrome de Cushing<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; tambi&#233;n en ni&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; aunque en casos como el nuestro se produce una resistencia parcial primaria&#46; Precisamente esta resistencia es m&#225;s frecuente en los carcinomas que los adenomas suprarrenales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Nuestro paciente tambi&#233;n presenta otros datos asociados con malignidad&#58; la edad superior a 10 a&#241;os&#44; la presencia de hipertensi&#243;n arterial grave y la secreci&#243;n androg&#233;nica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin embargo&#44; la producci&#243;n mixta de cortisol y andr&#243;genos no es incompatible con la benignidad histol&#243;gica del tumor suprarrenal&#44; seg&#250;n se ha descrito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; y el resto de los datos de nuestro caso orientaban hacia la benignidad&#58; tumor menor de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro mayor&#44; larga evoluci&#243;n de la cl&#237;nica&#44; ausencia de met&#225;stasis y de s&#237;ndrome constitucional e imagen homog&#233;nea de la TC &#40;sin necrosis&#44; calcificaciones&#44; ni hemorragias&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con respecto a la evoluci&#243;n postoperatoria&#44; en las publicaciones pedi&#225;tricas&#44; si la cirug&#237;a es curativa&#44; todas las anomal&#237;as cut&#225;neas desparecen antes que en los adultos&#44; a lo largo del primer a&#241;o&#44; excepto los rastros de las estr&#237;as<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En cuanto a la recuperaci&#243;n funcional de la gl&#225;ndula atr&#243;fica tras la intervenci&#243;n&#44; en los ni&#241;os tambi&#233;n es m&#225;s r&#225;pida&#44; entre 6 y 12 meses frente a 1&#44;5-3 a&#241;os en adultos para la producci&#243;n de cortisol&#44; mientras que la de DHEA-S es m&#225;s lenta&#44; tardando de 5 a 7 a&#241;os en recuperarse<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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