Dra. A. Ruiz Sánchez. Servicio de Pediatría. Hospital Torrecárdenas. Pje Torrecárdenas, s/n. 04009 Almería. España.
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Por otra, existe muy poca experiencia publicada con el tratamiento médico del hipercortisolismo en niños, muy importante para minimizar los riesgos de la intervención quirúrgica.</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta el caso de un niño de 11 años que fue atendido en nuestra consulta por aumento de 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg de peso, acné florido, hipertricosis, rubicundez y estrías rojo-vinosas abdominales de 1 año de evolución. En la exploración presentaba un peso de 63<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg, una talla de 138<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm (en el percentil 10, acorde para su talla media parental de 160<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm), índice de masa corporal 33<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg/m<span class="elsevierStyleSup">2</span>, presión arterial 180/120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg tras relajación, pubertad en curso con testes de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml y adrenarquia presente.</p><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las pruebas analíticas confirmaron un hipercortisolismo primario: ACTH indetectable, cortisol en orina de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h 858<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg (normal hasta 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg), cortisol plasmático matutino de 27<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl (normal hasta 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl), vespertino (a las 20.00<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h) de 28<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl, tras administración de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de dexametasona a las 23.00<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h de la noche anterior de 25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl, hemoglobina de 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl y glucemia de 112<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl; y un exceso de dihidroepiandrosterona-sulfato (DHEAS) (525<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl; valores normales en este estadio puberal, 26–266<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl). Se realizó una TC abdominal en la que se visualizó una tumoración en la glándula suprarrenal derecha de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de eje mayor, homogénea, bien delimitada, con una calcificación y sin zonas de necrosis ni hemorragia.</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento con ketoconazol a dosis crecientes desde 800 hasta 1.200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día no suprimió la secreción de cortisol (se mantenía la presión arterial en 180/120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg, el cortisol plasmático matutino en 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl y el cortisol en orina de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h en 678<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg), por lo que fue necesario asociar espironolactona a dosis de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día para conseguir normalizar la presión arterial para realizar la intervención quirúrgica. Se extirpó la glándula suprarrenal derecha por vía laparoscópica y la histología fue de adenoma basándose en el tamaño, cápsula no infiltrada, superficie de corte homogénea, sólida y amarillenta, ausencia de necrosis, hemorragia y afectación vascular.</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la intervención, el paciente presentó una insuficiencia suprarrenal (cortisol plasmático y ACTH indetectables, DHEAS 3,7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl) y recibió durante 5 meses hidrocortisona oral a dosis decrecientes. Posteriormente se mantuvo la recomendación en caso de estrés intercurrente ante los hallazgos analíticos: ACTH indetectable, cortisol plasmático basal de 3,8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl y tras estímulo con ACTH de 8,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl y DHEAS de 5,1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl. Esta indicación se suspendió a los 14 meses después de la intervención, pues se había recuperado la función del eje glucocorticoide (ACTH de 56<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg/ml, cortisol plasmático basal de 16,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl y tras estímulo con ACTH de 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl), y se mantenía disminuido el valor de DHEAS (13,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/dl). Durante estos meses se normalizó el fenotipo, volviendo al normopeso, la presión arterial era de 110/60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg y habían desaparecido las alteraciones cutáneas (excepto el rastro de la estrías decoloradas).</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El ketoconazol administrado a dosis comprendidas entre 600 y 1.200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día ha demostrado ser eficaz para conseguir la normocortisolemia en el síndrome de Cushing<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, también en niños<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, aunque en casos como el nuestro se produce una resistencia parcial primaria. Precisamente esta resistencia es más frecuente en los carcinomas que los adenomas suprarrenales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Nuestro paciente también presenta otros datos asociados con malignidad: la edad superior a 10 años, la presencia de hipertensión arterial grave y la secreción androgénica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin embargo, la producción mixta de cortisol y andrógenos no es incompatible con la benignidad histológica del tumor suprarrenal, según se ha descrito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, y el resto de los datos de nuestro caso orientaban hacia la benignidad: tumor menor de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro mayor, larga evolución de la clínica, ausencia de metástasis y de síndrome constitucional e imagen homogénea de la TC (sin necrosis, calcificaciones, ni hemorragias)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con respecto a la evolución postoperatoria, en las publicaciones pediátricas, si la cirugía es curativa, todas las anomalías cutáneas desparecen antes que en los adultos, a lo largo del primer año, excepto los rastros de las estrías<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. En cuanto a la recuperación funcional de la glándula atrófica tras la intervención, en los niños también es más rápida, entre 6 y 12 meses frente a 1,5-3 años en adultos para la producción de cortisol, mientras que la de DHEA-S es más lenta, tardando de 5 a 7 años en recuperarse<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bs0005" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bb0005" "etiqueta" => "1." "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Cushing's syndrome in children and adolescents: current diagnostic and therapeutic strategies" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "M.A. Magiakou" 1 => "G.P. 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año/Mes | Html | Total | |
---|---|---|---|
2024 Noviembre | 22 | 19 | 41 |
2024 Octubre | 126 | 54 | 180 |
2024 Septiembre | 121 | 55 | 176 |
2024 Agosto | 117 | 78 | 195 |
2024 Julio | 120 | 54 | 174 |
2024 Junio | 141 | 58 | 199 |
2024 Mayo | 147 | 77 | 224 |
2024 Abril | 171 | 61 | 232 |
2024 Marzo | 107 | 57 | 164 |
2024 Febrero | 120 | 72 | 192 |
2024 Enero | 126 | 54 | 180 |
2023 Diciembre | 128 | 101 | 229 |
2023 Noviembre | 113 | 76 | 189 |
2023 Octubre | 111 | 62 | 173 |
2023 Septiembre | 123 | 71 | 194 |
2023 Agosto | 84 | 48 | 132 |
2023 Julio | 97 | 70 | 167 |
2023 Junio | 100 | 86 | 186 |
2023 Mayo | 112 | 51 | 163 |
2023 Abril | 110 | 47 | 157 |
2023 Marzo | 136 | 50 | 186 |
2023 Febrero | 126 | 68 | 194 |
2023 Enero | 100 | 99 | 199 |
2022 Diciembre | 111 | 105 | 216 |
2022 Noviembre | 200 | 108 | 308 |
2022 Octubre | 175 | 86 | 261 |
2022 Septiembre | 139 | 70 | 209 |
2022 Agosto | 116 | 114 | 230 |
2022 Julio | 185 | 66 | 251 |
2022 Junio | 120 | 67 | 187 |
2022 Mayo | 271 | 79 | 350 |
2022 Abril | 136 | 84 | 220 |
2022 Marzo | 143 | 86 | 229 |
2022 Febrero | 153 | 80 | 233 |
2022 Enero | 148 | 88 | 236 |
2021 Diciembre | 160 | 93 | 253 |
2021 Noviembre | 189 | 98 | 287 |
2021 Octubre | 215 | 109 | 324 |
2021 Septiembre | 158 | 93 | 251 |
2021 Agosto | 176 | 67 | 243 |
2021 Julio | 150 | 49 | 199 |
2021 Junio | 202 | 73 | 275 |
2021 Mayo | 205 | 81 | 286 |
2021 Abril | 383 | 137 | 520 |
2021 Marzo | 263 | 53 | 316 |
2021 Febrero | 177 | 33 | 210 |
2021 Enero | 179 | 39 | 218 |
2020 Diciembre | 244 | 28 | 272 |
2020 Noviembre | 213 | 35 | 248 |
2020 Octubre | 223 | 41 | 264 |
2020 Septiembre | 160 | 28 | 188 |
2020 Agosto | 161 | 21 | 182 |
2020 Julio | 260 | 42 | 302 |
2020 Junio | 186 | 43 | 229 |
2020 Mayo | 165 | 27 | 192 |
2020 Abril | 160 | 30 | 190 |
2020 Marzo | 103 | 13 | 116 |
2020 Febrero | 127 | 15 | 142 |
2020 Enero | 103 | 15 | 118 |
2019 Diciembre | 78 | 23 | 101 |
2019 Noviembre | 113 | 22 | 135 |
2019 Octubre | 102 | 12 | 114 |
2019 Septiembre | 109 | 20 | 129 |
2019 Agosto | 103 | 15 | 118 |
2019 Julio | 102 | 23 | 125 |
2019 Junio | 115 | 22 | 137 |
2019 Mayo | 207 | 32 | 239 |
2019 Abril | 185 | 46 | 231 |
2019 Marzo | 104 | 11 | 115 |
2019 Febrero | 67 | 16 | 83 |
2019 Enero | 76 | 25 | 101 |
2018 Diciembre | 92 | 30 | 122 |
2018 Noviembre | 165 | 29 | 194 |
2018 Octubre | 174 | 23 | 197 |
2018 Septiembre | 73 | 10 | 83 |
2018 Agosto | 1 | 0 | 1 |
2018 Julio | 5 | 0 | 5 |
2018 Junio | 2 | 0 | 2 |
2018 Mayo | 18 | 0 | 18 |
2018 Abril | 53 | 0 | 53 |
2018 Marzo | 40 | 0 | 40 |
2018 Febrero | 40 | 0 | 40 |
2018 Enero | 31 | 0 | 31 |
2017 Diciembre | 40 | 0 | 40 |
2017 Noviembre | 104 | 0 | 104 |
2017 Octubre | 65 | 0 | 65 |
2017 Septiembre | 32 | 0 | 32 |
2017 Agosto | 35 | 0 | 35 |
2017 Julio | 40 | 1 | 41 |
2017 Junio | 67 | 12 | 79 |
2017 Mayo | 73 | 15 | 88 |
2017 Abril | 42 | 18 | 60 |
2017 Marzo | 56 | 52 | 108 |
2017 Febrero | 233 | 4 | 237 |
2017 Enero | 86 | 2 | 88 |
2016 Diciembre | 91 | 15 | 106 |
2016 Noviembre | 142 | 18 | 160 |
2016 Octubre | 128 | 18 | 146 |
2016 Septiembre | 202 | 18 | 220 |
2016 Agosto | 108 | 16 | 124 |
2016 Julio | 63 | 14 | 77 |
2016 Abril | 1 | 0 | 1 |
2015 Diciembre | 1 | 0 | 1 |
2015 Septiembre | 2 | 0 | 2 |
2015 Agosto | 1 | 0 | 1 |
2015 Julio | 10 | 7 | 17 |
2015 Junio | 5 | 0 | 5 |
2015 Mayo | 10 | 6 | 16 |
2015 Abril | 10 | 0 | 10 |
2015 Marzo | 10 | 2 | 12 |
2015 Febrero | 8 | 6 | 14 |
2015 Enero | 16 | 1 | 17 |
2014 Diciembre | 14 | 2 | 16 |
2014 Noviembre | 14 | 1 | 15 |
2014 Octubre | 18 | 1 | 19 |
2014 Septiembre | 16 | 2 | 18 |
2014 Agosto | 21 | 1 | 22 |
2014 Julio | 30 | 2 | 32 |
2014 Junio | 46 | 2 | 48 |
2014 Mayo | 52 | 2 | 54 |
2014 Abril | 61 | 3 | 64 |
2014 Marzo | 60 | 10 | 70 |
2014 Febrero | 53 | 5 | 58 |
2014 Enero | 62 | 8 | 70 |
2013 Diciembre | 77 | 10 | 87 |
2013 Noviembre | 100 | 9 | 109 |
2013 Octubre | 60 | 5 | 65 |
2013 Septiembre | 47 | 7 | 54 |
2013 Agosto | 63 | 7 | 70 |
2013 Julio | 32 | 8 | 40 |
2013 Junio | 2 | 3 | 5 |
2013 Mayo | 2 | 0 | 2 |
2013 Abril | 3 | 1 | 4 |
2013 Marzo | 3 | 2 | 5 |
2013 Febrero | 15 | 2 | 17 |
2013 Enero | 3 | 1 | 4 |
2012 Diciembre | 6 | 1 | 7 |
2012 Noviembre | 2 | 2 | 4 |
2012 Octubre | 1 | 0 | 1 |
2012 Agosto | 2 | 2 | 4 |
2008 Diciembre | 1583 | 0 | 1583 |