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fundamentalmente los f&#225;rmacos neurol&#233;pticos de eficacia contrastada pero que comportan un importante riesgo de efectos secundarios&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos un caso de corea reum&#225;tica que se trat&#243; con carbamazepina con una r&#225;pida y excelente respuesta cl&#237;nica&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Observaci&#243;n cl&#237;nica</span></p><p class="elsevierStylePara">Paciente magreb&#237; de 9 a&#241;os de edad que consulta por presentar movimientos involuntarios que afectan a la extremidad superior derecha&#44; de 20 d&#237;as de evoluci&#243;n&#44; de inicio agudo&#44; con labilidad emocional marcada y sin ninguna otra sintomatolog&#237;a acompa&#241;ante&#46; No presenta antecedentes familiares que destacar&#46; El embarazo&#44; parto y per&#237;odo neonatal fueron normales&#46; El desarrollo psicomotor y el rendimiento escolares adecuados a la edad&#46; Cinco meses antes del inicio de la sintomatolog&#237;a hab&#237;a presentado un cuadro febril con odinofagia que se autolimit&#243; en 2-3 d&#237;as sin recibir tratamiento antibi&#243;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Durante las vacaciones estivales en Marruecos inicia movimientos involuntarios afectando inicialmente la extremidad superior derecha y posteriormente tambi&#233;n la extremidad inferior derecha provocando una grave alteraci&#243;n de la marcha&#46; Ingresa en un centro hospitalario en Marruecos donde se practica una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; craneal y una anal&#237;tica que al parecer fueron normales&#46; No se efectu&#243; un diagn&#243;stico concreto ni se plante&#243; ning&#250;n tratamiento&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A su regreso a Espa&#241;a consulta por persistir la sintomatolog&#237;a&#46; Presenta movimientos coreicos afectando al hemicuerpo derecho con importante repercusi&#243;n funcional tanto a nivel de coordinaci&#243;n manual &#40;fig&#46; 1&#41; como de la marcha&#46; El resto de exploraci&#243;n cl&#237;nica era normal&#46; A la auscultaci&#243;n card&#237;aca no presentaba soplos&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v66n01-13097365fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 1&#46; Dibujo del ni&#241;o en la primera visita&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara">Se efectuaron las pruebas complementarias especificadas en la tabla 2&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v66n01-13097365tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Con el diagn&#243;stico de fiebre reum&#225;tica con hemicorea como manifestaci&#243;n cl&#237;nica predominante&#44; se inici&#243; tratamiento con carbamazepina a dosis bajas &#40;10 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#44; y tratamiento con amoxicilina oral durante 10 d&#237;as seguido de profilaxis con penicilina benzatina mensual&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La evoluci&#243;n fue satisfactoria con disminuci&#243;n de los movimientos coreicos a partir de la primera semana de iniciado el tratamiento&#44; cediendo totalmente a las 2 semanas del inicio &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; Se mantuvo el tratamiento durante 6 meses&#46; En los controles de seguimiento se ha mantenido asintom&#225;tico sin presentar recidivas&#46; La ecocardiograf&#237;a de control muestra una insuficiencia mitral leve-moderada persistente&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v66n01-13097365fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 2&#46; Dibujo del ni&#241;o a las 5 semanas&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Discusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">La corea reum&#225;tica fue descrita inicialmente en el a&#241;o 1416 y de forma detallada por Thomas Sydenham en 1686&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los movimientos coreicos son movimientos anormales&#44; s&#250;bitos&#44; bruscos&#44; breves&#44; de afectaci&#243;n predominantemente distal&#44; afectando fundamentalmente extremidades&#44; que aumentan con los movimientos voluntarios y desaparecen con el sue&#241;o&#46; Se presenta en forma de hemicorea en un 20-30 &#37; de los casos&#46; Pueden coexistir con otros s&#237;ntomas neuropsicol&#243;gicos como disartria&#44; hipoton&#237;a&#44; incoordinaci&#243;n motora&#44; labilidad afectiva&#44; trastornos de la conducta&#44; etc&#46; <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Predomina en el sexo femenino con una relaci&#243;n 2&#58;1&#46; La edad de presentaci&#243;n habitual es entre los 5-15 a&#241;os con un pico m&#225;ximo a los 8 a&#241;os&#46; Existe una predisposici&#243;n familiar en relaci&#243;n a la presencia de un aloant&#237;geno linfocitario &#40;D8&#47;17&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El mecanismo fisiopatol&#243;gico que origina la corea obedece a la producci&#243;n de autoanticuerpos <span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span> contra los n&#250;cleos basales del cerebro &#40;caudado y n&#250;cleo subtal&#225;mico&#41; que alteran la actividad presin&#225;ptica dopamin&#233;rgica y que se producen tras una infecci&#243;n estreptoc&#243;cica&#46; El intervalo entre la infecci&#243;n estreptoc&#243;cica y el inicio de la sintomatolog&#237;a es variable&#44; generalmente de 2-4 meses y&#44; aunque la tendencia natural del proceso es hacia la autolimitaci&#243;n&#44; la evoluci&#243;n puede ser prolongada&#44; de hasta 2 a&#241;os&#44; con un riesgo importante de recurrencias y una repercusi&#243;n funcional grave en un gran porcentaje de casos&#44; lo que plantea la conveniencia de iniciar un tratamiento farmacol&#243;gico dirigido a limitar la duraci&#243;n del proceso y mejorar funcionalmente al paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se han ensayado diversos tratamientos como son los neurol&#233;pticos&#44; el pimozida&#44; los corticoides <span class="elsevierStyleSup">12</span>&#44; etc&#46;&#44; con una efectividad cl&#237;nica constatada pero con un riesgo elevado de efectos secundarios&#44; por lo que se han planteado otras opciones terap&#233;uticas entre las que se encuentran el valproato s&#243;dico y la carbamazepina&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La primera descripci&#243;n de la eficacia de la carbamazepina en el tratamiento de la corea no hereditaria la efectu&#243; Roig et al <span class="elsevierStyleSup">5</span> en 1988&#46; Posteriormente otros autores han corroborado su eficacia como Harel <span class="elsevierStyleSup">8</span> en el a&#241;o 2000 que present&#243; una serie de 10 coreas tratadas con carbamazepina&#44; con una resoluci&#243;n de la sintomatolog&#237;a en el 100 &#37; de los casos&#46; Otros trabajos tambi&#233;n respaldan la eficacia de la carbamazepina <span class="elsevierStyleSup"> 13&#44;14</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La dosis que se utiliza es baja&#44; de 4-12 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; con un inicio de la respuesta cl&#237;nica a la semana de iniciado el tratamiento&#44; y una resoluci&#243;n total de los s&#237;ntomas a las 4-6 semanas&#44; presentando una adecuada tolerancia&#44; como se pudo constatar en el caso presentado&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Aunque el mecanismo de acci&#243;n de la carbamazepina no es del todo conocido&#44; se postulan diversas teor&#237;as&#58;</p><p class="elsevierStylePara">&#173; Similitud de la estructura de la carbamazepina con la de los neurol&#233;pticos y antidepresivos tric&#237;clicos que bloquear&#237;an los receptores postsin&#225;pticos de la dopamina disminuyendo la respuesta dopamin&#233;rgica excesiva&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#173; La carbamazepina aumentar&#237;a la concentraci&#243;n de acetilcolina en los n&#250;cleos de la base y en los hemisferios cerebrales de manera que el exceso de actividad dopamin&#233;rgica ser&#237;a inhibido por el aumento de la actividad colin&#233;rgica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Aunque en el caso presentado la resonancia magn&#233;tica cerebral fue normal&#44; se han descrito diversas alteraciones <span class="elsevierStyleSup">15</span> &#40;hiperintensidad en T2 en el estriado&#44; n&#250;cleo caudado y putamen&#41; en la fase aguda as&#237; como alteraciones persistentes en controles posteriores de seguimiento <span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por &#250;ltimo&#44; recordar la necesidad de efectuar una profilaxis secundaria de la fiebre reum&#225;tica para evitar recurrencias &#40;tabla 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> </p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Correspondencia&#58;</span> Dra&#46; M&#46;&#170;M&#46; Garc&#237;a Gonz&#225;lez&#46;<br></br> Servicio de Pediatr&#237;a&#46; Hospital de Figueres&#46;<br></br> Jocs Olimpics de Barcelona&#44; 11&#44; 1&#46;&#186;-3&#46; 17003 Girona&#46; Espa&#241;a&#46;<br></br> Correo electr&#243;nico&#58; <a href="mailto&#58;mmargg&#64;telefonica&#46;net" class="elsevierStyleCrossRefs"> mmargg&#64;telefonica&#46;net</a><br></br> Recibido en enero de 2006&#46;<br></br> Aceptado para su publicaci&#243;n en agosto de 2006&#46;</p>"
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Corea de Sydenham: presentación de un caso tratado con carbamazepina con excelente respuesta clínica
Sydenham's chorea: Report of a case treated with carbamazepine with excellent clinical response
MªM García Gonzáleza, L. Mayol Canalsa, P. Villalobos Arévaloa, M. Vázquez Ruiza, A. Cabacas Garcíaa
a Servicio de Pediatría. Hospital de Figueres. Girona. España.
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fundamentalmente los f&#225;rmacos neurol&#233;pticos de eficacia contrastada pero que comportan un importante riesgo de efectos secundarios&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos un caso de corea reum&#225;tica que se trat&#243; con carbamazepina con una r&#225;pida y excelente respuesta cl&#237;nica&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Observaci&#243;n cl&#237;nica</span></p><p class="elsevierStylePara">Paciente magreb&#237; de 9 a&#241;os de edad que consulta por presentar movimientos involuntarios que afectan a la extremidad superior derecha&#44; de 20 d&#237;as de evoluci&#243;n&#44; de inicio agudo&#44; con labilidad emocional marcada y sin ninguna otra sintomatolog&#237;a acompa&#241;ante&#46; No presenta antecedentes familiares que destacar&#46; El embarazo&#44; parto y per&#237;odo neonatal fueron normales&#46; El desarrollo psicomotor y el rendimiento escolares adecuados a la edad&#46; Cinco meses antes del inicio de la sintomatolog&#237;a hab&#237;a presentado un cuadro febril con odinofagia que se autolimit&#243; en 2-3 d&#237;as sin recibir tratamiento antibi&#243;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Durante las vacaciones estivales en Marruecos inicia movimientos involuntarios afectando inicialmente la extremidad superior derecha y posteriormente tambi&#233;n la extremidad inferior derecha provocando una grave alteraci&#243;n de la marcha&#46; Ingresa en un centro hospitalario en Marruecos donde se practica una tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; craneal y una anal&#237;tica que al parecer fueron normales&#46; No se efectu&#243; un diagn&#243;stico concreto ni se plante&#243; ning&#250;n tratamiento&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A su regreso a Espa&#241;a consulta por persistir la sintomatolog&#237;a&#46; Presenta movimientos coreicos afectando al hemicuerpo derecho con importante repercusi&#243;n funcional tanto a nivel de coordinaci&#243;n manual &#40;fig&#46; 1&#41; como de la marcha&#46; El resto de exploraci&#243;n cl&#237;nica era normal&#46; A la auscultaci&#243;n card&#237;aca no presentaba soplos&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v66n01-13097365fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 1&#46; Dibujo del ni&#241;o en la primera visita&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara">Se efectuaron las pruebas complementarias especificadas en la tabla 2&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v66n01-13097365tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Con el diagn&#243;stico de fiebre reum&#225;tica con hemicorea como manifestaci&#243;n cl&#237;nica predominante&#44; se inici&#243; tratamiento con carbamazepina a dosis bajas &#40;10 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#44; y tratamiento con amoxicilina oral durante 10 d&#237;as seguido de profilaxis con penicilina benzatina mensual&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La evoluci&#243;n fue satisfactoria con disminuci&#243;n de los movimientos coreicos a partir de la primera semana de iniciado el tratamiento&#44; cediendo totalmente a las 2 semanas del inicio &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; Se mantuvo el tratamiento durante 6 meses&#46; En los controles de seguimiento se ha mantenido asintom&#225;tico sin presentar recidivas&#46; La ecocardiograf&#237;a de control muestra una insuficiencia mitral leve-moderada persistente&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v66n01-13097365fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 2&#46; Dibujo del ni&#241;o a las 5 semanas&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Discusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">La corea reum&#225;tica fue descrita inicialmente en el a&#241;o 1416 y de forma detallada por Thomas Sydenham en 1686&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los movimientos coreicos son movimientos anormales&#44; s&#250;bitos&#44; bruscos&#44; breves&#44; de afectaci&#243;n predominantemente distal&#44; afectando fundamentalmente extremidades&#44; que aumentan con los movimientos voluntarios y desaparecen con el sue&#241;o&#46; Se presenta en forma de hemicorea en un 20-30 &#37; de los casos&#46; Pueden coexistir con otros s&#237;ntomas neuropsicol&#243;gicos como disartria&#44; hipoton&#237;a&#44; incoordinaci&#243;n motora&#44; labilidad afectiva&#44; trastornos de la conducta&#44; etc&#46; <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Predomina en el sexo femenino con una relaci&#243;n 2&#58;1&#46; La edad de presentaci&#243;n habitual es entre los 5-15 a&#241;os con un pico m&#225;ximo a los 8 a&#241;os&#46; Existe una predisposici&#243;n familiar en relaci&#243;n a la presencia de un aloant&#237;geno linfocitario &#40;D8&#47;17&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El mecanismo fisiopatol&#243;gico que origina la corea obedece a la producci&#243;n de autoanticuerpos <span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span> contra los n&#250;cleos basales del cerebro &#40;caudado y n&#250;cleo subtal&#225;mico&#41; que alteran la actividad presin&#225;ptica dopamin&#233;rgica y que se producen tras una infecci&#243;n estreptoc&#243;cica&#46; El intervalo entre la infecci&#243;n estreptoc&#243;cica y el inicio de la sintomatolog&#237;a es variable&#44; generalmente de 2-4 meses y&#44; aunque la tendencia natural del proceso es hacia la autolimitaci&#243;n&#44; la evoluci&#243;n puede ser prolongada&#44; de hasta 2 a&#241;os&#44; con un riesgo importante de recurrencias y una repercusi&#243;n funcional grave en un gran porcentaje de casos&#44; lo que plantea la conveniencia de iniciar un tratamiento farmacol&#243;gico dirigido a limitar la duraci&#243;n del proceso y mejorar funcionalmente al paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se han ensayado diversos tratamientos como son los neurol&#233;pticos&#44; el pimozida&#44; los corticoides <span class="elsevierStyleSup">12</span>&#44; etc&#46;&#44; con una efectividad cl&#237;nica constatada pero con un riesgo elevado de efectos secundarios&#44; por lo que se han planteado otras opciones terap&#233;uticas entre las que se encuentran el valproato s&#243;dico y la carbamazepina&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La primera descripci&#243;n de la eficacia de la carbamazepina en el tratamiento de la corea no hereditaria la efectu&#243; Roig et al <span class="elsevierStyleSup">5</span> en 1988&#46; Posteriormente otros autores han corroborado su eficacia como Harel <span class="elsevierStyleSup">8</span> en el a&#241;o 2000 que present&#243; una serie de 10 coreas tratadas con carbamazepina&#44; con una resoluci&#243;n de la sintomatolog&#237;a en el 100 &#37; de los casos&#46; Otros trabajos tambi&#233;n respaldan la eficacia de la carbamazepina <span class="elsevierStyleSup"> 13&#44;14</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La dosis que se utiliza es baja&#44; de 4-12 mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; con un inicio de la respuesta cl&#237;nica a la semana de iniciado el tratamiento&#44; y una resoluci&#243;n total de los s&#237;ntomas a las 4-6 semanas&#44; presentando una adecuada tolerancia&#44; como se pudo constatar en el caso presentado&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Aunque el mecanismo de acci&#243;n de la carbamazepina no es del todo conocido&#44; se postulan diversas teor&#237;as&#58;</p><p class="elsevierStylePara">&#173; Similitud de la estructura de la carbamazepina con la de los neurol&#233;pticos y antidepresivos tric&#237;clicos que bloquear&#237;an los receptores postsin&#225;pticos de la dopamina disminuyendo la respuesta dopamin&#233;rgica excesiva&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#173; La carbamazepina aumentar&#237;a la concentraci&#243;n de acetilcolina en los n&#250;cleos de la base y en los hemisferios cerebrales de manera que el exceso de actividad dopamin&#233;rgica ser&#237;a inhibido por el aumento de la actividad colin&#233;rgica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Aunque en el caso presentado la resonancia magn&#233;tica cerebral fue normal&#44; se han descrito diversas alteraciones <span class="elsevierStyleSup">15</span> &#40;hiperintensidad en T2 en el estriado&#44; n&#250;cleo caudado y putamen&#41; en la fase aguda as&#237; como alteraciones persistentes en controles posteriores de seguimiento <span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por &#250;ltimo&#44; recordar la necesidad de efectuar una profilaxis secundaria de la fiebre reum&#225;tica para evitar recurrencias &#40;tabla 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> </p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Correspondencia&#58;</span> Dra&#46; M&#46;&#170;M&#46; Garc&#237;a Gonz&#225;lez&#46;<br></br> Servicio de Pediatr&#237;a&#46; Hospital de Figueres&#46;<br></br> Jocs Olimpics de Barcelona&#44; 11&#44; 1&#46;&#186;-3&#46; 17003 Girona&#46; Espa&#241;a&#46;<br></br> Correo electr&#243;nico&#58; <a href="mailto&#58;mmargg&#64;telefonica&#46;net" class="elsevierStyleCrossRefs"> mmargg&#64;telefonica&#46;net</a><br></br> Recibido en enero de 2006&#46;<br></br> Aceptado para su publicaci&#243;n en agosto de 2006&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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2024 Octubre 1066 60 1126
2024 Septiembre 1009 43 1052
2024 Agosto 999 61 1060
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2024 Abril 1352 57 1409
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