Presentación congénita de una histiocitosis de células de Langerhans no autoinvolutiva
Congenital presentation of nonself-healing Langerhans¿ cell histiocytosis
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Esta última, descrita inicialmente como enfermedad de Hashimoto-Pritzker, involuciona en gran parte de los casos de forma espontánea <span class="elsevierStyleSup">1</span>; dado que esto no siempre es así, es necesario un seguimiento estricto del paciente para descartar enfermedad multisistémica y decidir sobre el tratamiento a aplicar. Esto ocurre en el caso que presentamos, de una histiocitosis congénita, que, finalmente, requirió tratamiento en la Unidad de Oncología Pediátrica.</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos una recién nacida a término y sin incidencias perinatales, que en el momento del nacimiento presenta un exantema maculovesicular (ampolloso en algunas zonas), generalizado, que afecta a palmas y plantas, predominante en cara y tronco. Inicialmente las lesiones sugerían una varicela o herpes congénito, una forma de impétigo o, en menor medida, una melanosis pustulosa neonatal, sin confirmarse ninguna de ellas.</p><p class="elsevierStylePara">Al mes de vida el exantema evoluciona a papulodescamativo y petequial, asociando estancamiento ponderal (pérdida de 180 g de peso), rechazo de las tomas, irritabilidad y hepatomegalia de 3 cm b.r.c. Asocia anemia, con Hb 8,5 g/dl (9,5-14 g/dl) y VCM 100,8 fl (85-123 fl), con discreta leucocitosis (17.270), con fórmula anodina y sin atipias morfológicas, sin alteración en la serie plaquetaria y VSG 73 mm/h. Resto de parámetros bioquímicos normales.</p><p class="elsevierStylePara">La biopsia cutánea confirma la sospecha diagnóstica: HCL, con infiltrado dérmico difuso en dermis papilar constituido por células de hábito histiocitario con citoplasma eosinófilo y núcleo arriñonado. Los citoplasmas son PAS positivos y el estudio inmunohistoquímico demuestra positividad de las células para el antígeno de superficie CD1 y para la proteína S-100.</p><p class="elsevierStylePara">Con este diagnóstico se continúa el estudio para valorar la afectación sistémica de la enfermedad, incluyendo ecografía abdominal, radiografía de tórax, serie ósea y analítica general (con función hepática y renal), sin apreciarse alteraciones, por lo que, sospechando una enfermedad de Hashimoto-Pritzker (entidad normalmente autoinvolutiva), se adopta, inicialmente, una actitud expectante. Pero ante la persistencia del estancamiento ponderal y de la anemia (8,2 g/dl), con aparición de febrícula al mes y medio de vida, se decide ampliar estudio en la Unidad de Oncología de referencia.</p><p class="elsevierStylePara">Ya en dicha unidad, con 2 meses de vida, el estudio realizado (ecografía abdominal, TC de cráneo, de región mastoidea y de tórax, así como biopsia de médula ósea) sigue sin evidenciar afectación sistémica hasta que al repetir una segunda serie ósea se descubre una lesión osteolítica en radio (fig. 1), la cual junto con la aparición de hipoproteinemia (2 g/dl), hizo considerar el grado de afectación sistémica tributario de iniciar tratamiento con quimioterapia (prednisona, vinblastina y metotrexato). Con ésta, la evolución clínica inicial es favorable, desapareciendo las lesiones cutáneas, cediendo la irritabilidad, tolerando la alimentación y ganando peso. Transcurridos casi 4 meses con tratamiento, fallece por afectación intercurrente aguda bronconeumónica no filiada (la familia no concedió la necropsia).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v65n06-13095864fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Figura 1. Lesión osteolítica en radio.</p><p class="elsevierStylePara">La forma congénita de la HCL es muy poco frecuente y polimorfa. En 1973 Hashimoto y Pritzker <span class="elsevierStyleSup">2</span> la describieron como una entidad autorresolutiva y de afectación sólo cutánea. Posteriormente se han descrito formas congénitas más heterogéneas que complican el diagnóstico diferencial en esa primera fase de la enfermedad.</p><p class="elsevierStylePara">Se puede presentar ya en el momento del nacimiento o en el período neonatal. El órgano con mayor frecuencia afectado es la piel (hasta en un 82 %) <span class="elsevierStyleSup"> 1</span>, las lesiones suelen ser múltiples, como pápulas o nódulos <span class="elsevierStyleSup">3</span>, o en forma de erupción papulovesicular generalizada <span class="elsevierStyleSup">4</span> que evolucionan hacia la descamación o al exantema petequial como en nuestro caso, pero también se han descrito lesiones solitarias papulonodulares <span class="elsevierStyleSup">5</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El diagnóstico diferencial debe realizarse con otras erupciones del recién nacido como la varicela, el herpes simple, la melanosis pustulosa neonatales y la candidiasis congénita. Se llegará al diagnóstico de HCL a través de la biopsia cutánea, donde se observarán gránulos de Birbeck a través de la microscopia electrónica, y en las tinciones de inmunohistoquímica se confirmará la presencia de proteína S-100 y el Ag CD1 será positivo.</p><p class="elsevierStylePara">Los casos congénitos descritos en la bibliografía, en su mayoría, son formas exclusivamente cutáneas y autolimitadas (enfermedad de Hashimoto-Pritzker). Aunque también se han descrito formas que han asociado participación de otros órganos, como el hueso <span class="elsevierStyleSup">6</span> (en forma de granuloma eosinófilo), el pulmón <span class="elsevierStyleSup">7</span>, el hígado (con elevación de GOT-GPT), la médula ósea <span class="elsevierStyleSup">8,9</span> (con leucopenia, trombocitopenia, infiltración monocitaria atípica) y que aún así finalmente, regresan de forma espontánea. Así mismo, se describen pacientes que desarrollan rápidamente afectación multisistémica. En un estudio retrospectivo de 19 pacientes con HCL diagnosticados en el período neonatal <span class="elsevierStyleSup">1</span>, sólo en un tercio la enfermedad estuvo limitada a la piel; sin encontrar diferencias en las características morfológicas de las lesiones mucocutáneas entre éstos y aquéllos con afectación multisistémica, pero es de resaltar que en todos los que tuvieron un curso autolimitado las lesiones cutáneas estaban presentes ya al nacimiento. Cuando apareció afectación multisistémica la mortalidad llegó hasta el 16 %.</p><p class="elsevierStylePara">El desafío, pues, surge al intentar determinar hasta cuándo esperar la involución espontánea, típica de esta forma de presentación, para evitar así iatrogenia innecesaria, lo que supone saber ponderar el grado de afectación sistémica que indicaría una progresión definitiva.</p><p class="elsevierStylePara">Las formas congénitas de HCL, cuya afectación al inicio sea exclusivamente cutánea, en sus primeras descripciones parecían garantizar un buen pronóstico, con involución espontánea. Nuestro paciente, sin embargo, ejemplifica la necesidad de un seguimiento a medio-largo plazo en estos casos, visto su potencial de diseminación en un lapso de tiempo que aún es incierto <span class="elsevierStyleSup">10</span>.</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">Correspondencia: Dr. M.A. Fuentes Castelló.<br></br> Camí de l'Almazara, 11. 03203 Elche. España.<br></br> Correo electrónico: <a href="mailto:mafcros@yahoo.es" class="elsevierStyleCrossRefs"> mafcros@yahoo.es</a></p>" "pdfFichero" => "37v65n06a13095864pdf001.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:1 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "37v65n06-13095864fig01.jpg" "Alto" => 923 "Ancho" => 935 "Tamanyo" => 116483 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Lesión osteolítica en radio." ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:1 [ "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:3 [ "titulo" => "Langerhans cell histiocytosis presenting in the neonatal period. A retrospective case series." 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Información del artículo
ISSN: 16954033Idioma original: Español
DOI:10.1157/13095864
Datos actualizados diariamente
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| 2024 Julio | 134 | 35 | 169 |
| 2024 Junio | 116 | 30 | 146 |
| 2024 Mayo | 78 | 28 | 106 |
| 2024 Abril | 83 | 44 | 127 |
| 2024 Marzo | 95 | 36 | 131 |
| 2024 Febrero | 102 | 34 | 136 |
| 2024 Enero | 103 | 29 | 132 |
| 2023 Diciembre | 132 | 13 | 145 |
| 2023 Noviembre | 72 | 20 | 92 |
| 2023 Octubre | 90 | 25 | 115 |
| 2023 Septiembre | 82 | 23 | 105 |
| 2023 Agosto | 93 | 18 | 111 |
| 2023 Julio | 97 | 31 | 128 |
| 2023 Junio | 113 | 32 | 145 |
| 2023 Mayo | 117 | 26 | 143 |
| 2023 Abril | 103 | 19 | 122 |
| 2023 Marzo | 105 | 33 | 138 |
| 2023 Febrero | 96 | 25 | 121 |
| 2023 Enero | 68 | 23 | 91 |
| 2022 Diciembre | 102 | 24 | 126 |
| 2022 Noviembre | 149 | 35 | 184 |
| 2022 Octubre | 100 | 45 | 145 |
| 2022 Septiembre | 108 | 32 | 140 |
| 2022 Agosto | 98 | 67 | 165 |
| 2022 Julio | 96 | 58 | 154 |
| 2022 Junio | 146 | 47 | 193 |
| 2022 Mayo | 150 | 35 | 185 |
| 2022 Abril | 164 | 56 | 220 |
| 2022 Marzo | 218 | 63 | 281 |
| 2022 Febrero | 203 | 46 | 249 |
| 2022 Enero | 160 | 44 | 204 |
| 2021 Diciembre | 146 | 41 | 187 |
| 2021 Noviembre | 206 | 55 | 261 |
| 2021 Octubre | 134 | 68 | 202 |
| 2021 Septiembre | 119 | 56 | 175 |
| 2021 Agosto | 89 | 37 | 126 |
| 2021 Julio | 76 | 45 | 121 |
| 2021 Junio | 86 | 42 | 128 |
| 2021 Mayo | 103 | 35 | 138 |
| 2021 Abril | 171 | 53 | 224 |
| 2021 Marzo | 215 | 30 | 245 |
| 2021 Febrero | 137 | 20 | 157 |
| 2021 Enero | 173 | 15 | 188 |
| 2020 Diciembre | 242 | 19 | 261 |
| 2020 Noviembre | 137 | 14 | 151 |
| 2020 Octubre | 160 | 13 | 173 |
| 2020 Septiembre | 370 | 21 | 391 |
| 2020 Agosto | 123 | 13 | 136 |
| 2020 Julio | 110 | 21 | 131 |
| 2020 Junio | 115 | 13 | 128 |
| 2020 Mayo | 93 | 16 | 109 |
| 2020 Abril | 62 | 12 | 74 |
| 2020 Marzo | 85 | 9 | 94 |
| 2020 Febrero | 69 | 15 | 84 |
| 2020 Enero | 76 | 13 | 89 |
| 2019 Diciembre | 80 | 14 | 94 |
| 2019 Noviembre | 89 | 6 | 95 |
| 2019 Octubre | 147 | 10 | 157 |
| 2019 Septiembre | 259 | 22 | 281 |
| 2019 Agosto | 196 | 17 | 213 |
| 2019 Julio | 112 | 14 | 126 |
| 2019 Junio | 85 | 15 | 100 |
| 2019 Mayo | 240 | 14 | 254 |
| 2019 Abril | 327 | 28 | 355 |
| 2019 Marzo | 260 | 17 | 277 |
| 2019 Febrero | 303 | 11 | 314 |
| 2019 Enero | 306 | 28 | 334 |
| 2018 Diciembre | 312 | 24 | 336 |
| 2018 Noviembre | 317 | 18 | 335 |
| 2018 Octubre | 300 | 23 | 323 |
| 2018 Septiembre | 115 | 14 | 129 |
| 2018 Agosto | 4 | 0 | 4 |
| 2018 Julio | 2 | 0 | 2 |
| 2018 Junio | 4 | 0 | 4 |
| 2018 Mayo | 10 | 0 | 10 |
| 2018 Abril | 43 | 0 | 43 |
| 2018 Marzo | 45 | 0 | 45 |
| 2018 Febrero | 19 | 0 | 19 |
| 2018 Enero | 40 | 0 | 40 |
| 2017 Diciembre | 27 | 0 | 27 |
| 2017 Noviembre | 34 | 0 | 34 |
| 2017 Octubre | 53 | 0 | 53 |
| 2017 Septiembre | 34 | 0 | 34 |
| 2017 Agosto | 29 | 0 | 29 |
| 2017 Julio | 41 | 0 | 41 |
| 2017 Junio | 57 | 9 | 66 |
| 2017 Mayo | 61 | 14 | 75 |
| 2017 Abril | 29 | 5 | 34 |
| 2017 Marzo | 45 | 6 | 51 |
| 2017 Febrero | 206 | 5 | 211 |
| 2017 Enero | 62 | 2 | 64 |
| 2016 Diciembre | 87 | 21 | 108 |
| 2016 Noviembre | 105 | 12 | 117 |
| 2016 Octubre | 92 | 12 | 104 |
| 2016 Septiembre | 132 | 17 | 149 |
| 2016 Agosto | 63 | 20 | 83 |
| 2016 Julio | 42 | 20 | 62 |
| 2016 Febrero | 2 | 0 | 2 |
| 2015 Diciembre | 2 | 0 | 2 |
| 2015 Julio | 4 | 0 | 4 |
| 2015 Junio | 9 | 0 | 9 |
| 2015 Mayo | 13 | 0 | 13 |
| 2015 Abril | 9 | 0 | 9 |
| 2015 Marzo | 6 | 0 | 6 |
| 2015 Febrero | 7 | 0 | 7 |
| 2015 Enero | 12 | 0 | 12 |
| 2014 Diciembre | 19 | 1 | 20 |
| 2014 Noviembre | 9 | 0 | 9 |
| 2014 Octubre | 21 | 0 | 21 |
| 2014 Septiembre | 16 | 4 | 20 |
| 2014 Agosto | 21 | 2 | 23 |
| 2014 Julio | 18 | 2 | 20 |
| 2014 Junio | 44 | 3 | 47 |
| 2014 Mayo | 51 | 1 | 52 |
| 2014 Abril | 27 | 3 | 30 |
| 2014 Marzo | 34 | 3 | 37 |
| 2014 Febrero | 35 | 7 | 42 |
| 2014 Enero | 39 | 4 | 43 |
| 2013 Diciembre | 57 | 9 | 66 |
| 2013 Noviembre | 42 | 10 | 52 |
| 2013 Octubre | 46 | 6 | 52 |
| 2013 Septiembre | 32 | 10 | 42 |
| 2013 Agosto | 32 | 7 | 39 |
| 2013 Julio | 27 | 4 | 31 |
| 2013 Junio | 8 | 1 | 9 |
| 2013 Mayo | 12 | 2 | 14 |
| 2013 Abril | 8 | 2 | 10 |
| 2013 Marzo | 7 | 0 | 7 |
| 2013 Febrero | 27 | 0 | 27 |
| 2013 Enero | 14 | 0 | 14 |
| 2012 Diciembre | 25 | 0 | 25 |
| 2012 Noviembre | 8 | 0 | 8 |
| 2012 Octubre | 6 | 1 | 7 |
| 2012 Septiembre | 9 | 0 | 9 |
| 2012 Agosto | 2 | 3 | 5 |
| 2006 Diciembre | 2670 | 0 | 2670 |
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