Rabdomiosarcoma de vías biliares como causa de ictericia obstructiva
Rhabdomyosarcoma of the bile ducts as a cause of obstructive jaundice
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Representa alrededor del 8 % de todos los cánceres en niños menores de 15 años <span class="elsevierStyleSup"> 2</span>. Entre los tumores sólidos extracraneales en la infancia, el rabdomiosarcoma es la tercera neoplasia más frecuente, tras el neuroblastoma y el tumor de Wilms. El tumor es ligeramente más común en niños que en niñas. Presenta dos etapas cronológicas de mayor incidencia: la primera entre el primero y el séptimo año de vida y la segunda durante la adolescencia. Su localización en vías biliares extrahepáticas es muy rara. El rabdomiosarcoma de vías biliares es una causa rara de obstrucción biliar en los niños; no obstante, es la causa más común de ictericia obstructiva por una neoplasia <span class="elsevierStyleSup">3</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El interés del rabdomiosarcoma de vías biliares radica en el hecho de que es poco conocido, y que puede confundirse preoperatoriamente con un quiste de colédoco <span class="elsevierStyleSup">4,5</span>, puesto que su sintomatología e imágenes radiológicas son superponibles.</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos el caso de una niña de 3 años con ictericia obstructiva secundaria a un rabdomiosarcoma embrionario de vía biliar que fue diagnosticado preoperatoriamente de quiste de colédoco.</p><p class="elsevierStylePara">Niña de 3 años de edad sin antecedentes personales ni familiares de interés, que presenta un cuadro de 3 semanas de evolución de dolor y distensión abdominal, febrícula y finalmente fiebre, ictericia progresiva, heces acólicas y orinas colúricas.</p><p class="elsevierStylePara">En la exploración al ingreso sólo destacaba la intensa ictericia cutaneomucosa y el abdomen distendido, doloroso a la palpación y con escasa peristáltica.</p><p class="elsevierStylePara">En las pruebas complementarias realizadas encontramos: hemograma con neutrofilia relativa, hemoglobina 11,6 g/dl, hematócrito 33 %, plaquetas 380.000 ml; VSG 81 mm/h; ferritina 172 mg/l; perfil bioquímico básico y renal normales; GOT 54 U/l, GPT 31 U/l. Había un claro patrón de colestasis con la GGT muy elevada, 411 U/l e hiperbilirrubinemia a expensas de bilirrubina directa (bilirrubina total/bilirrubina directa 12,6/11,3 mg/dl).</p><p class="elsevierStylePara">Se realiza una tomografía computarizada (TC) de abdomen que pone de manifiesto una dilatación de la vía biliar intrahepática, visualizándose una imagen redondeada de mayor densidad que la vesícula biliar que desplaza la arteria hepática (fig. 1). La colangiorresonancia realizada mostró una dilatación fusiforme del hepatocolédoco, visualizándose un defecto de repleción intraluminal en el colédoco distal, que ocasiona obstrucción y dilatación retrógrada de la vía biliar (fig. 2).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v65n03-13092169fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Figura 1.</span><span class="elsevierStyleItalic">TC de abdomen: dilatación de la vía biliar intrahepática, visualizándose una imagen redondeada de mayor densidad que la vesícula biliar que desplaza la arteria hepática.</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v65n03-13092169fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Figura 2.</span><span class="elsevierStyleItalic">Colangiorresonancia: dilatación fusiforme del hepatocolédoco, visualizándose un defecto de repleción intraluminal en el colédoco distal, que ocasiona obstrucción y dilatación retrógrada de la vía biliar.</span></p><p class="elsevierStylePara">El diagnóstico de sospecha fue de quiste de colédoco, con este diagnóstico se interviene quirúrgicamente; pero en la laparotomía se descubre una masa sólida y se realiza biopsia intraoperatoria que es informada como tumor de células pequeñas y redondas. Se procede a la colocación de catéter venoso central. El estudio de extensión realizado fue negativo: gammagrafía con <span class="elsevierStyleSup">99</span>Tc, TC de tórax y aspirado y biopsia de médula ósea.</p><p class="elsevierStylePara">Tras la confirmación histológica de rabdomiosarcoma embrionario, siendo las t(2;13) y t(1;13) negativas, se inicia tratamiento quimioterápico preoperatorio según el protocolo IRS-V <span class="elsevierStyleItalic">(The Intergroup Rhabdomyosarcoma Study-V)</span> para riesgo intermedio, administrándose ciclos de vincristina semanal, actinomicina D y ciclofosfamida cada 21 días (régimen VAC). Tras 14 ciclos se consigue una muy buena respuesta parcial. En la TC se observa una dilatación del colédoco en su porción distal y una estructura sólida compatible con restos de la tumoración que había experimentado una importante reducción de su tamaño; se decide control local de la enfermedad con cirugía. Se realiza exéresis completa de la tumoración con recomposición de la vía biliar mediante hepaticoyeyunostomía y del tránsito intestinal mediante anastomosis en Y de Roux. El informe histológico de la pieza extirpada nos confirma la ausencia de estructuras neoplásicas residuales, por lo que se decide continuar tratamiento quimioterápico hasta completar 40 semanas y no administrar radioterapia. Actualmente está viva y libre de enfermedad, 30 meses tras finalizar el tratamiento.</p><p class="elsevierStylePara">El rabdomiosarcoma es un tumor que surge a partir de células mesenquimatosas maduras del músculo esquelético <span class="elsevierStyleSup">1</span>. Es el sarcoma de partes blandas más frecuente en la infancia.</p><p class="elsevierStylePara">Su localización en la vía biliar extrahepática es extremadamente rara, menos de un 1 % de los casos <span class="elsevierStyleSup">6</span>. El tipo histológico más frecuente en esta localización es el embrionario, y a veces, una variante de éste que es el subtipo botrioide. La presentación clínica típica es ictericia obstructiva con o sin distensión abdominal, fiebre y anorexia <span class="elsevierStyleSup">7</span>. Puede existir extensión al hígado y al retroperitoneo o pulmones.</p><p class="elsevierStylePara">El estándar de oro del diagnóstico es la biopsia, la cual es imprescindible. Los rabdomiosarcomas son tumores de células pequeñas, redondas y azules, por lo que el patólogo deberá hacer el diagnóstico diferencial mediante microscopia óptica, microscopia electrónica, inmunohistoquímica y estudios de biología molecular, que cada vez cobran mayor importancia en cuanto al pronóstico.</p><p class="elsevierStylePara">El diagnóstico radiológico del rabdomiosarcoma de vías biliares puede hacerse con colangiorresonancia; pero las características de la imagen no son específicas, así en el preoperatorio puede confundirse con frecuencia con un quiste de colédoco <span class="elsevierStyleSup">4,5</span>.</p><p class="elsevierStylePara">La escasa frecuencia de rabdomiosarcoma de vías biliares extrahepáticas ha impedido el desarrollo de una forma estandarizada de tratamiento <span class="elsevierStyleSup">8</span>. Se pueden obtener buenos resultados terapéuticos sin necesidad de técnicas quirúrgicas agresivas, gracias a un régimen de poliquimioterapia preoperatorio asociado o no a radioterapia.</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">Presentación previa en la XIV Jornadas Internacionales de Actualización en Oncología Pediátrica. Mayo de 2004. Sevilla.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Correspondencia:</span> Dra. I.L. Benítez Gómez.<br></br> Satsuma, 16, 3.º D. 41006 Sevilla. España.<br></br> Correo electrónico: <a href="mailto:ilubego@telefonica.net" class="elsevierStyleCrossRefs"> ilubego@telefonica.net</a></p>" "pdfFichero" => "37v65n03a13092169pdf001.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "37v65n03-13092169fig01.jpg" "Alto" => 666 "Ancho" => 957 "Tamanyo" => 90597 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "TC de abdomen: dilatación de la vía biliar intrahepática, visualizándose una imagen redondeada de mayor densidad que la vesícula biliar que desplaza la arteria hepática." ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "fig2" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "37v65n03-13092169fig02.jpg" "Alto" => 718 "Ancho" => 957 "Tamanyo" => 82633 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Colangiorresonancia: dilatación fusiforme del hepatocolédoco, visualizándose un defecto de repleción intraluminal en el colédoco distal, que ocasiona obstrucción y dilatación retrógrada de la vía biliar." ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:1 [ "bibliografiaReferencia" => array:8 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "referenciaCompleta" => "Rhabdomyosarcoma and the undifferentiated sarcomas. 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Información del artículo
ISSN: 16954033Idioma original: Español
DOI:10.1157/13092169
Datos actualizados diariamente
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| 2024 Octubre | 62 | 43 | 105 |
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| 2024 Agosto | 107 | 71 | 178 |
| 2024 Julio | 82 | 36 | 118 |
| 2024 Junio | 109 | 47 | 156 |
| 2024 Mayo | 110 | 61 | 171 |
| 2024 Abril | 96 | 41 | 137 |
| 2024 Marzo | 80 | 41 | 121 |
| 2024 Febrero | 84 | 45 | 129 |
| 2024 Enero | 96 | 26 | 122 |
| 2023 Diciembre | 104 | 16 | 120 |
| 2023 Noviembre | 109 | 39 | 148 |
| 2023 Octubre | 126 | 33 | 159 |
| 2023 Septiembre | 109 | 35 | 144 |
| 2023 Agosto | 95 | 26 | 121 |
| 2023 Julio | 82 | 39 | 121 |
| 2023 Junio | 100 | 49 | 149 |
| 2023 Mayo | 146 | 40 | 186 |
| 2023 Abril | 79 | 31 | 110 |
| 2023 Marzo | 115 | 26 | 141 |
| 2023 Febrero | 96 | 24 | 120 |
| 2023 Enero | 78 | 29 | 107 |
| 2022 Diciembre | 84 | 31 | 115 |
| 2022 Noviembre | 139 | 47 | 186 |
| 2022 Octubre | 114 | 45 | 159 |
| 2022 Septiembre | 104 | 29 | 133 |
| 2022 Agosto | 124 | 55 | 179 |
| 2022 Julio | 103 | 54 | 157 |
| 2022 Junio | 80 | 35 | 115 |
| 2022 Mayo | 84 | 54 | 138 |
| 2022 Abril | 82 | 33 | 115 |
| 2022 Marzo | 98 | 46 | 144 |
| 2022 Febrero | 91 | 47 | 138 |
| 2022 Enero | 133 | 62 | 195 |
| 2021 Diciembre | 77 | 51 | 128 |
| 2021 Noviembre | 84 | 49 | 133 |
| 2021 Octubre | 127 | 48 | 175 |
| 2021 Septiembre | 108 | 45 | 153 |
| 2021 Agosto | 98 | 22 | 120 |
| 2021 Julio | 91 | 37 | 128 |
| 2021 Junio | 77 | 34 | 111 |
| 2021 Mayo | 80 | 20 | 100 |
| 2021 Abril | 120 | 80 | 200 |
| 2021 Marzo | 121 | 15 | 136 |
| 2021 Febrero | 90 | 6 | 96 |
| 2021 Enero | 93 | 14 | 107 |
| 2020 Diciembre | 73 | 22 | 95 |
| 2020 Noviembre | 81 | 12 | 93 |
| 2020 Octubre | 52 | 9 | 61 |
| 2020 Septiembre | 72 | 17 | 89 |
| 2020 Agosto | 86 | 12 | 98 |
| 2020 Julio | 77 | 17 | 94 |
| 2020 Junio | 40 | 12 | 52 |
| 2020 Mayo | 80 | 15 | 95 |
| 2020 Abril | 49 | 13 | 62 |
| 2020 Marzo | 53 | 11 | 64 |
| 2020 Febrero | 58 | 20 | 78 |
| 2020 Enero | 53 | 6 | 59 |
| 2019 Diciembre | 72 | 12 | 84 |
| 2019 Noviembre | 55 | 9 | 64 |
| 2019 Octubre | 80 | 13 | 93 |
| 2019 Septiembre | 93 | 16 | 109 |
| 2019 Agosto | 49 | 17 | 66 |
| 2019 Julio | 66 | 19 | 85 |
| 2019 Junio | 80 | 11 | 91 |
| 2019 Mayo | 114 | 40 | 154 |
| 2019 Abril | 138 | 26 | 164 |
| 2019 Marzo | 60 | 13 | 73 |
| 2019 Febrero | 63 | 22 | 85 |
| 2019 Enero | 101 | 17 | 118 |
| 2018 Diciembre | 57 | 23 | 80 |
| 2018 Noviembre | 97 | 19 | 116 |
| 2018 Octubre | 103 | 16 | 119 |
| 2018 Septiembre | 46 | 6 | 52 |
| 2018 Agosto | 5 | 0 | 5 |
| 2018 Julio | 4 | 0 | 4 |
| 2018 Junio | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Mayo | 12 | 0 | 12 |
| 2018 Abril | 48 | 0 | 48 |
| 2018 Marzo | 53 | 0 | 53 |
| 2018 Febrero | 41 | 0 | 41 |
| 2018 Enero | 38 | 0 | 38 |
| 2017 Diciembre | 30 | 0 | 30 |
| 2017 Noviembre | 33 | 0 | 33 |
| 2017 Octubre | 38 | 0 | 38 |
| 2017 Septiembre | 37 | 0 | 37 |
| 2017 Agosto | 32 | 0 | 32 |
| 2017 Julio | 64 | 1 | 65 |
| 2017 Junio | 58 | 15 | 73 |
| 2017 Mayo | 71 | 9 | 80 |
| 2017 Abril | 57 | 4 | 61 |
| 2017 Marzo | 38 | 8 | 46 |
| 2017 Febrero | 137 | 2 | 139 |
| 2017 Enero | 38 | 3 | 41 |
| 2016 Diciembre | 48 | 5 | 53 |
| 2016 Noviembre | 120 | 6 | 126 |
| 2016 Octubre | 115 | 14 | 129 |
| 2016 Septiembre | 174 | 18 | 192 |
| 2016 Agosto | 77 | 5 | 82 |
| 2016 Julio | 25 | 4 | 29 |
| 2016 Junio | 2 | 0 | 2 |
| 2016 Mayo | 1 | 0 | 1 |
| 2016 Marzo | 2 | 0 | 2 |
| 2016 Enero | 1 | 0 | 1 |
| 2015 Diciembre | 3 | 0 | 3 |
| 2015 Noviembre | 2 | 0 | 2 |
| 2015 Septiembre | 4 | 0 | 4 |
| 2015 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2015 Julio | 13 | 0 | 13 |
| 2015 Junio | 22 | 0 | 22 |
| 2015 Mayo | 17 | 0 | 17 |
| 2015 Abril | 14 | 0 | 14 |
| 2015 Marzo | 4 | 0 | 4 |
| 2015 Febrero | 12 | 0 | 12 |
| 2015 Enero | 17 | 1 | 18 |
| 2014 Diciembre | 22 | 1 | 23 |
| 2014 Noviembre | 22 | 3 | 25 |
| 2014 Octubre | 29 | 1 | 30 |
| 2014 Septiembre | 17 | 3 | 20 |
| 2014 Agosto | 28 | 2 | 30 |
| 2014 Julio | 46 | 1 | 47 |
| 2014 Junio | 59 | 3 | 62 |
| 2014 Mayo | 82 | 2 | 84 |
| 2014 Abril | 47 | 1 | 48 |
| 2014 Marzo | 57 | 7 | 64 |
| 2014 Febrero | 58 | 6 | 64 |
| 2014 Enero | 60 | 7 | 67 |
| 2013 Diciembre | 79 | 10 | 89 |
| 2013 Noviembre | 61 | 7 | 68 |
| 2013 Octubre | 76 | 8 | 84 |
| 2013 Septiembre | 38 | 15 | 53 |
| 2013 Agosto | 50 | 6 | 56 |
| 2013 Julio | 36 | 3 | 39 |
| 2013 Junio | 7 | 0 | 7 |
| 2013 Mayo | 6 | 1 | 7 |
| 2013 Abril | 11 | 1 | 12 |
| 2013 Marzo | 13 | 3 | 16 |
| 2013 Febrero | 28 | 2 | 30 |
| 2013 Enero | 63 | 0 | 63 |
| 2012 Diciembre | 59 | 0 | 59 |
| 2012 Noviembre | 34 | 1 | 35 |
| 2012 Octubre | 52 | 2 | 54 |
| 2012 Septiembre | 18 | 0 | 18 |
| 2012 Agosto | 6 | 0 | 6 |
| 2012 Julio | 0 | 1 | 1 |
| 2006 Agosto | 5010 | 0 | 5010 |
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