se ha leído el artículo
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Desde ese momento, han sido varios los autores que se han interesado por dicha asociación, prestando especial atención al pronóstico de la función renal a largo plazo.</p><p class="elsevierStylePara">La presencia de displasia renal en niños con obstrucción uretral congénita de etiología diversa es conocida, y se ha citado en publicaciones previas <span class="elsevierStyleSup">2-4</span> aunque, desde siempre, han existido controversias en torno a la causa responsable de la falta de maduración del parénquima renal.</p><p class="elsevierStylePara">El propósito de este artículo es describir nuestra experiencia y aportar datos en cuanto al seguimiento de la función renal de estos pacientes desde la niñez a la adolescencia (en un caso) y edad adulta (en los otros dos), algo que, según nuestra información, no ha sido publicado hasta ahora en la literatura médica española.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Pacientes y métodos</span></p><p class="elsevierStylePara">Se analizaron retrospectivamente 3 casos que cumplían criterios diagnósticos de síndrome VURD en un período de 19 años (1984-2003). Se han registrado diversos datos en el momento del diagnóstico (edad, signos y síntomas, pruebas de imagen, técnicas quirúrgicas iniciales, momento de la nefrectomía, hallazgos histológicos y parámetros de función renal en sangre y orina (tabla 1) y los datos concernientes a la función renal final (tabla 2). Sólo se cuenta con datos ecográficos prenatales en uno de los casos por no estar estandarizada, en esos años, la ultrasonografía en el control rutinario de la mujer gestante en nuestro país.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v64n03-13085519tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">El aclaramiento de creatinina se calculó mediante la fórmula de Schwartz. La prueba de concentración urinaria se llevó a cabo tras la administración intranasal de una única dosis de 10 μg de desmopresina (DDAVP) en el momento del diagnóstico y de 20 μg en la última determinación.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Resultados</span></p><p class="elsevierStylePara">El caso 1 fue diagnosticado intraútero, mientras que los otros 2 casos lo fueron en el primer mes de vida. El caso 2 se presentó como masa abdominal palpable a los 20 días de vida, irritabilidad y rechazo de la alimentación. En este paciente se demostró por laparotomía la presencia de una invaginación intestinal concomitante. El caso 3 empezó con problemas para la micción (chorro miccional <span class="elsevierStyleItalic"> babeante</span> continuo), pérdida de peso e hipertermia; se constató una infección de vías urinarias (probable pielonefritis aguda bacteriana por <span class="elsevierStyleItalic">E. coli)</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Los 3 pacientes cumplían criterios estrictos de síndrome VURD (una vez que fueron nefrectomizados), y se encontraron diversos hallazgos histopatológicos en el riñón ipsolateral al reflujo. En todos ellos se refería una alternancia de pequeños islotes de parénquima renal bien diferenciado con otras zonas en las que destacaba la inmadurez de los glomérulos y de las estructuras tubulares en el seno de una matriz mesenquimatosa con alteraciones vasculares de diferente grado (dismorfia e indiferenciación). La ausencia de función del riñón displásico fue evidenciada mediante un renograma isotópico.</p><p class="elsevierStylePara">Todos presentaban en el momento del diagnóstico RVU unilateral grado V (fig. 1), dos de ellos en el lado derecho y uno en el izquierdo. La hidronefrosis renal y el megauréter contralaterales de origen obstructivo fueron también hallazgos comunes a los tres. En todos los casos se comprobó estenosis de la unión vesicoureteral en el lado sano. Los 3 pacientes fueron sometidos a fulguración de las válvulas, nefroureterectomía del riñón displásico y derivación externa (ureterocutaneostomía) contralateral, con cierre posterior.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v64n03-13085519fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Figura 1.</span><span class="elsevierStyleItalic"> Cistouretrografía del paciente 2, en la que se observa un reflujo vesicoureteral grado V en el lado derecho y la vejiga trabeculada.</span></p><p class="elsevierStylePara">La determinación de creatinina plasmática inicial se encontraba alterada (media: 1,23 mg/dl) en los 3 pacientes, así como la función glomerular renal (FGR) determinada mediante el cálculo del aclaramiento de creatinina (media: 22,3 ml/min/1,73 m <span class="elsevierStyleSup">2</span>) (tabla 1).</p><p class="elsevierStylePara">Los valores analíticos al acabar el período de estudio se hallan reflejados en la tabla 2. Cabe destacar que en los 3 pacientes persiste un defecto leve en la capacidad de concentración urinaria. Los valores de creatinina se encuentran en todos los casos dentro de rango normal, así como los de la FGR. El paciente 1 presentaba microalbuminuria persistentemente elevada, por lo que, en la actualidad recibe tratamiento con un inhibidor de la enzima conversora de la angiotensina (IECA) (enalapril). Ninguno cumple criterios diagnósticos de insuficiencia renal crónica. La eliminación urinaria de N-acetilglucosaminidasa es normal. En ninguno de los 3 casos existen imágenes compatibles con cicatrices en el riñón sano al realizar la gammagrafía renal con <span class="elsevierStyleSup">99m</span>Tc-DMSA.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v64n03-13085519tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Discusión</span></p><p class="elsevierStylePara">A pesar de que la relación entre válvulas de uretra posterior y displasia renal ha sido plenamente establecida <span class="elsevierStyleSup">2</span>, continúa en controversia la causa última de dicha asociación. Así, para algunos autores la hiperpresión generada proximalmente a la obstrucción uretral es la principal responsable de las alteraciones del parénquima renal (intraútero) <span class="elsevierStyleSup">3,4</span>. En cambio, para otros existe un defecto común en el desarrollo del riñón y de las vías urinarias de estos fetos (teoría del brote <span class="elsevierStyleItalic">o bud theory</span>).</p><p class="elsevierStylePara">Inicialmente Beck <span class="elsevierStyleSup">4</span>, en consonancia con Osathanondh y Potter <span class="elsevierStyleSup">5</span>, demostró en modelos experimentales animales el hallazgo de cambios displásicos en riñones que eran obstruidos en etapas tempranas de la embriogénesis. Los estudios ya clásicos de Henneberry y Stephens <span class="elsevierStyleSup">6</span>, y anteriormente de Mackie y Stephens <span class="elsevierStyleSup">7</span>, dieron luz a la teoría del brote, la cual defiende el origen común de la displasia renal, de las válvulas de uretra posterior y, por ende, del RVU. De forma grosera, se puede resumir que estos autores observaron que todos los riñones displásicos de estos pacientes asocian RVU, mientras que no todos los RVU se acompañan, necesariamente, de displasia. Estudiaron la región distal del uréter y concluyeron que los riñones eran tanto más displásicos cuanto más lateralizada era la inserción ureteral en la vejiga. La <span class="elsevierStyleItalic"> teoría del brote</span> propugna que una localización anormal del brote ureteral primigenio en el conducto de Wölff implica una inserción ectópica del uréter en la vejiga en formación (con un túnel submucoso muy corto) e induce el desarrollo de la porción periférica del metanefros, generando un riñón displásico. Esta teoría explicaría los resultados de múltiples publicaciones que describen la presencia de cambios displásicos primarios y secundarios en riñones de niños con válvulas de uretra posterior. Estos trabajos y otros posteriores ponen en tela de juicio la indicación de algunas intervenciones quirúrgicas fetales de descompresión de la vía urinaria <span class="elsevierStyleSup">8</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Cuando Hoover y Duckett describen el síndrome VURD <span class="elsevierStyleSup">1</span>, al igual que Greenfield et al <span class="elsevierStyleSup">9</span>, un año más tarde, no hacen referencia a la presencia de estenosis vesicoureteral contralateral al RVU y su posible acción protectora sobre la función renal del órgano sano. En ambos casos, es Woodard <span class="elsevierStyleSup">10,11</span> quien, en sendas notas complementarias a los artículos, pone atención a este hecho.</p><p class="elsevierStylePara">El síndrome VURD se ha asociado a un excelente pronóstico en la función renal <span class="elsevierStyleSup">12-14</span>, aunque, nosotros hemos comunicado un caso de evolución fatal <span class="elsevierStyleSup">15</span>. En este sentido, Cuckow et al <span class="elsevierStyleSup">16</span> en su artículo sobre seguimiento a largo plazo de estos pacientes, indicaron que las concentraciones plasmáticas de creatinina eran normales en el 67 % de los casos durante los primeros 2 años de vida, en el 50 % entre los 4 y 5 años y sólo en el 30 % entre los 8 y los 10 años. Ni Hoover y Duckett <span class="elsevierStyleSup">1</span> ni Greenfield et al <span class="elsevierStyleSup">9</span> han comunicado un seguimiento prolongado de los niños con síndrome de VURD como para asegurar con evidencia científica aceptable acerca de la certeza de un pronóstico excelente en lo que a función renal se refiere. Es por ello, por lo que estas afirmaciones deben ser tomadas con cautela, como ya apuntaba Woodard <span class="elsevierStyleSup">11</span>. Existen algunos trabajos que tratan de enunciar hipótesis para explicar el aparente buen pronóstico de los pacientes con síndrome VURD. Donnely et al <span class="elsevierStyleSup">12</span> describen varias situaciones en las que por un mecanismo que ellos definen como <span class="elsevierStyleItalic"> pop-off</span> o válvula de escape, la función renal queda preservada al evitar el aumento de la presión en las vías urinarias y, por tanto, de forma retrógrada al riñón <span class="elsevierStyleSup"> 13</span>. Ejemplos de situaciones en las que se da este fenómeno de escape o <span class="elsevierStyleItalic">pop-off,</span> además del síndrome VURD, son las válvulas de uretra asociadas a un gran divertículo vesical, a un urinoma o a ascitis urinaria <span class="elsevierStyleSup"> 13</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Finalmente, queda abierto a discusión si, en la actualidad, se debe realizar una ureterocutaneostomía en el sistema contralateral no refluyente. Al solventar la obstrucción puede mejorar la hidronefrosis, como se ha señalado en alguna publicación <span class="elsevierStyleSup">17</span>.</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Correspondencia:</span> Dr. V.M. García Nieto.<br></br> La Rosa, 79, 2.º izqda. Santa Cruz de Tenerife. España.<br></br> Correo electrónico: <a href="mailto:vgarcia@comtf.es" class="elsevierStyleCrossRefs"> vgarcia@comtf.es</a></p><p class="elsevierStylePara">Recibido en septiembre de 2005.<br></br> Aceptado para publicación en noviembre de 2005.</p>" "pdfFichero" => "37v64n03a13085519pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec313347" "palabras" => array:5 [ 0 => "Síndrome VURD" 1 => "Válvulas de uretra posterior" 2 => "Reflujo vesicoureteral" 3 => "Displasia renal" 4 => "Función renal" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec313348" "palabras" => array:5 [ 0 => "VURD syndrome" 1 => "Posterior urethral valves" 2 => "Vesicoureteral reflux" 3 => "Renal dysplasia" 4 => "Renal function" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "El síndrome VURD (posterior urethral valves, unilateral vesicoureteral reflux and renal dysplasia) es una entidad infrecuente en la infancia que ha suscitado controversias con el devenir de los años. La escasez de trabajos que evalúen el pronóstico a largo plazo de estos niños justifica la redacción de este artículo. Se han revisado retrospectivamente 3 casos que cumplen criterios estrictos de síndrome VURD, y se ha puesto especial atención a los diferentes indicadores de función renal de estos pacientes al diagnóstico y en la edad adulta. Los 3 casos expuestos presentan actualmente una función renal normal, al contrario de lo que ocurre con un importante porcentaje de los pacientes diagnosticados de válvulas de uretra posterior de uretra asociadas a reflujo vesicoureteral bilateral. A pesar de tratarse de una muestra escasa, se encontraron resultados que defienden la hipótesis del buen pronóstico final de los niños afectados de esta rara asociación. " ] "en" => array:1 [ "resumen" => "Posterior urethral valves, unilateral vesicoureteral reflux and renal dysplasia (VURD syndrome) is an infrequent entity in childhood that has provoked multiple controversies. The shortage of studies that evaluate the long-term outcome in these children prompted up to write the present article. Three patients that met strict criteria for a diagnosis of VURD syndrome were retrospectively reviewed, with special emphasis on several indicators of renal function in these patients at diagnosis and in adulthood. The three patients currently have normal renal function, unlike a large percentage of patients diagnosed with posterior urethral valves with vesicoureteral bilateral reflux. Although the sample is small, our results support the hypothesis of good long-term renal function in affected children. 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2024 Octubre | 227 | 47 | 274 |
2024 Septiembre | 200 | 41 | 241 |
2024 Agosto | 232 | 63 | 295 |
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