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retrospectivamente&#44; las historias cl&#237;nicas de los pacientes que fueron diagnosticados de OCMR en nuestro hospital entre 1989 y 2002&#46; Los criterios diagn&#243;sticos de OCMR fueron los propuestos por Handrick et al <span class="elsevierStyleSup">1</span> &#40;tabla 1&#41;&#46; En cada paciente se recogieron las caracter&#237;sticas demogr&#225;ficas &#40;edad y sexo&#41;&#44; las manifestaciones cl&#237;nicas y radiol&#243;gicas y la evoluci&#243;n de la enfermedad&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Resultados</span></p><p class="elsevierStylePara">Se identificaron 5 ni&#241;os con OCMR&#46; La distribuci&#243;n por edades&#44; sexo y a&#241;o de presentaci&#243;n se representa en la tabla 2&#46; El motivo de consulta en todos los pacientes fue dolor e impotencia funcional&#44; que en algunas ocasiones se acompa&#241;aron de fiebre moderada &#40;tabla 3&#41;&#46; Dos pacientes tuvieron m&#225;s de una lesi&#243;n&#44; 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dependiendo del momento evolutivo &#40;tabla 5&#41;&#46; Al inicio del cuadro se pon&#237;a de manifiesto una lesi&#243;n osteol&#237;tica de bordes bien definidos&#44; mientras que las lesiones m&#225;s tard&#237;as ten&#237;an un borde escleroso a su alrededor &#40;figs&#46; 1 y 2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550fig06.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Figura 1&#46;</span><span class="elsevierStyleItalic"> Radiograf&#237;a de la lesi&#243;n osteol&#237;tica metafisoepifisaria distal de f&#233;mur izquierdo &#40;caso 3&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550fig07.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Figura 2&#46;</span><span class="elsevierStyleItalic"> Radiograf&#237;a de la lesi&#243;n metafisoepifisaria distal de f&#233;mur izquierdo con bordes esclerosos &#40;caso 3&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara">La RM ayudaba a delimitar mejor las lesiones y la existencia de afectaci&#243;n de partes blandas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La gammagraf&#237;a &#243;sea con tecnecio 99 presentaba un aumento de captaci&#243;n en la lesi&#243;n en todos los pacientes&#44; pero en dos de ellos revel&#243; otras localizaciones que no hab&#237;an producido sintomatolog&#237;a&#46; En 3 casos s&#243;lo captaba una &#250;nica localizaci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A los 5 pacientes se les realiz&#243; biopsia de tejido &#243;seo y cultivo lesional de bacterias &#40;aerobias y anaerobias&#41;&#44; micobacterias y hongos con resultados negativos&#46; En 4 casos&#44; adem&#225;s&#44; se hizo Mantoux y serolog&#237;a de <span class="elsevierStyleItalic">Brucella</span> que fueron negativos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En todos los pacientes se realiz&#243; estudio anatomopatol&#243;gico &#40;tabla 6&#41;&#46; Hab&#237;a predominio de polimorfonucleares en la fase aguda&#44; que posteriormente se sustitu&#237;an&#44; en fases m&#225;s avanzadas&#44; por un infiltrado de predominio mononuclear con linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab08.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Antes de tener los resultados de los cultivos y la anatom&#237;a patol&#243;gica de la biopsia&#44; los diagn&#243;sticos en 2 casos eran de osteomielitis cr&#243;nica inespec&#237;fica&#44; una osteomielitis aguda y en los otros 2 casos se pens&#243; en una enfermedad tumoral&#46; Posteriormente&#44; debido a la negatividad de los cultivos y el resultado de la anatom&#237;a patol&#243;gica&#44; que mostraba inflamaci&#243;n y descartaba una enfermedad tumoral&#44; y cumpli&#233;ndose la mayor&#237;a de los criterios de Handrick et al <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#44; se diagnosticaron los 5 casos de osteomielitis cr&#243;nica multifocal recurrente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista terap&#233;utico &#40;tabla 7&#41;&#44; 3 pacientes recibieron antibi&#243;ticos &#40;cloxacilina y cefalosporinas de primera generaci&#243;n&#41; como tratamiento inicial&#44; por sospecha de etiolog&#237;a infecciosa&#46; Una vez diagnosticada la OCMR&#44; el tratamiento se realiz&#243; con AINE en dosis antiinflamatorias&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab09.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">En todos los casos al iniciar el tratamiento con AINE mejor&#243; la sintomatolog&#237;a&#44; y la evoluci&#243;n fue favorable&#44; excepto en un caso en el que la enfermedad recurri&#243; al suspender el antiinflamatorio&#46; En esta paciente &#40;caso 4&#41; se utiliz&#243; azitromicina como tratamiento alternativo&#44; durante 2 meses&#44; produci&#233;ndose una clara mejor&#237;a de la sintomatolog&#237;a&#46; Sin embargo&#44; mientras recib&#237;a este tratamiento present&#243; un cuadro de hipertensi&#243;n intracraneal benigna con cefalea&#44; v&#243;mitos&#44; edema de papila y sin alteraciones en la TC y la RM&#44; que oblig&#243; a suspenderlo&#46; Debido a constantes recidivas de la osteomielitis se inici&#243; tratamiento con calcitonina intranasal&#44; con resultados poco satisfactorios&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La duraci&#243;n de los episodios una vez comenzado el tratamiento se expone en la tabla 8&#44; aunque la radiolog&#237;a tard&#243; mucho m&#225;s tiempo en normalizarse&#46; La evoluci&#243;n fue favorable&#44; sin recidivas ni secuelas en todos los casos&#44; excepto en una paciente que en la actualidad persiste la sintomatolog&#237;a con m&#250;ltiples reca&#237;das y con secuelas por afectaci&#243;n masiva del cuerpo vertebral de T7&#44; que ha producido una escoliosis y el paciente precisa utilizar cors&#233;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab10.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Discusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">La OCMR fue descrita por primera vez en 1972 por Giedion et al <span class="elsevierStyleSup">2</span>&#46; Desde entonces se han descrito aproximadamente 200 casos en la literatura m&#233;dica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Esta enfermedad es m&#225;s frecuente en el sexo femenino&#44; en una proporci&#243;n mujer&#58;var&#243;n de 4&#58;1 <span class="elsevierStyleSup">3</span>&#46; Se cree que esta enfermedad es la variante pedi&#225;trica del s&#237;ndrome de SAPHO &#40;Sinovitis&#44; Acn&#233;&#44; Pustulosis&#44; Hiperostosis&#44; Oste&#237;tis&#41; <span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La etiolog&#237;a es desconocida&#46; Las diferentes teor&#237;as incluyen&#58; un proceso autoinmune&#44; etiolog&#237;a infecciosa por un microorganismo no conocido o causa gen&#233;tica&#46; Se ha descrito la OCMR asociada a otras enfermedades autoinmunes como la colitis ulcerosa&#44; que apoyan que se trate de una enfermedad autoinmune&#46; Adem&#225;s las dos enfermedades responden al mismo tratamiento&#44; AINE en la OCMR y derivados salic&#237;licos en la colitis ulcerosa <span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; Respecto a la etiolog&#237;a infecciosa&#44; se cree que se podr&#237;a tratar de un microorganismo de crecimiento lento&#44; que precisa de medios especiales de cultivo y no los comunes&#59; esto explicar&#237;a el curso cr&#243;nico de esta enfermedad durante a&#241;os y una inadecuada respuesta a los antibi&#243;ticos <span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; Por &#250;ltimo&#44; apoyando la etiolog&#237;a gen&#233;tica&#44; se ha descrito una mutaci&#243;n recesiva en el cromosoma 18 de los ratones&#44; que se asocia a una enfermedad similar a la humana <span class="elsevierStyleSup"> 7</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los s&#237;ntomas y signos cl&#237;nicos son insidiosos&#46; Pueden cursar con febr&#237;cula y la sintomatolog&#237;a local es de un proceso inflamatorio &#40;rubor&#44; tumor&#44; dolor e impotencia funcional&#41;&#46; El estado general es bueno al contrario de las osteomielitis bacterianas <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La media de lesiones &#243;seas es aproximadamente de cinco&#46; En nuestra serie hay 3 casos con una &#250;nica lesi&#243;n&#44; pero estos cumplen el resto de los criterios que definen esta entidad&#46; La mayor&#237;a de los pacientes&#44; aun teniendo varias lesiones&#44; s&#243;lo tienen una lesi&#243;n sintom&#225;tica <span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; Las met&#225;fisis de los huesos largos son las zonas principalmente afectadas <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; Estas lesiones en ocasiones son sim&#233;tricas&#46; La clav&#237;cula es una de las localizaciones que se afecta con cierta frecuencia&#44; m&#225;s com&#250;nmente implicada en el s&#237;ndrome de SAPHO <span class="elsevierStyleSup">8</span> &#40;fig&#46; 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550fig11.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic"> Figura 3&#46; RM que muestra una lesi&#243;n de desdoblamiento cortical inferior del extremo proximal de la clav&#237;cula &#40;caso 2&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara">La OCMR se ha asociado&#44; en ocasiones&#44; con otras enfermedades como psoriasis &#40;caso 1 de nuestra serie&#41;&#44; pustulosis palmoplantar&#44; s&#237;ndrome de Sweet y enfermedad inflamatoria intestinal <span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos anal&#237;ticos en otras series muestran una velocidad de sedimentaci&#243;n ligeramente elevada &#40;&#62; 20 mm&#47;h&#41;&#44; pero no tan elevada como en las osteomielitis agudas bacterianas&#46; El hemograma usualmente es normal&#46; El factor reumatoide y HLA-B27 son positivos en algunos casos&#59; no ocurri&#243; as&#237; en nuestra serie en la que el factor reumatoide realizado en 3 casos fue negativo <span class="elsevierStyleSup"> 6</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos radiogr&#225;ficos dependen de la fase de la enfermedad&#46; Con lesiones asintom&#225;ticas o de inicio se objetiva una imagen osteol&#237;tica comparable a una osteomielitis aguda&#44; sin esclerosis marginal&#46; Con el paso del tiempo la oste&#243;lisis disminuye y se muestra una esclerosis marginal <span class="elsevierStyleSup"> 1</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La RM y la TC pueden proporcionar datos de implicaci&#243;n de articulaciones adyacentes y tejidos blandos&#44; sobre todo en etapas tempranas de la enfermedad <span class="elsevierStyleSup">8</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La gammagraf&#237;a &#243;sea constituye una exploraci&#243;n necesaria&#44; ya que detecta las lesiones asintom&#225;ticas y aquellas que la radiolog&#237;a no pone de manifiesto <span class="elsevierStyleSup"> 9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos histol&#243;gicos no son espec&#237;ficos&#44; pero se debe hacer una biopsia que descarte una enfermedad tumoral u osteomielitis infecciosa&#46; En etapas precoces se observa un infiltrado compuesto por polimorfonucleares y en estadios tard&#237;os&#44; linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas <span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los cultivos de estas lesiones son negativos para bacterias&#44; aerobias y anaerobias&#44; micobacterias y hongos&#44; dato indispensable para el diagn&#243;stico de OCMR <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Reconocer esta entidad es importante para evitar tratamientos antibi&#243;ticos prolongados y procedimientos invasivos innecesarios&#44; una vez que el diagn&#243;stico se ha establecido <span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; El diagn&#243;stico diferencial incluye osteomielitis bacteriana subaguda &#40;absceso de Brodie&#41; y esclerosante &#40;enfermedad de Garre&#41;&#44; tumores &#40;osteoma osteoide&#44; sarcoma de Ewing&#41;&#44; histiocitosis X&#44; met&#225;stasis&#44; leucemia y trauma <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento de elecci&#243;n son los AINE a los cuales responden la mayor&#237;a de los pacientes&#46; Otros tratamientos utilizados son los corticoides y el interfer&#243;n con resultados variables <span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46; Los antibi&#243;ticos se han demostrado ineficaces en esta enfermedad <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La azitromicina se ha descrito como tratamiento eficaz en la OCMR&#44; por su efecto antiinflamatorio e inmunomodulador&#44; y no se encuentra en la literatura m&#233;dica trabajos con otros macr&#243;lidos <span class="elsevierStyleSup"> 11</span>&#46; Nuestra paciente &#40;caso 4&#41; tuvo una respuesta excelente a la azitromicina&#44; pero desarroll&#243; una hipertensi&#243;n intracraneal benigna coincidiendo con esta medicaci&#243;n&#44; sin encontrar otra causa desencadenante&#44; por lo que se suspendi&#243; este tratamiento&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento con calcitonina se ha utilizado en pacientes con dolor &#243;seo producido por osteoporosis&#44; con resultados satisfactorios por el efecto analg&#233;sico que se cree ser similar al inducido por morfina <span class="elsevierStyleSup">12</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Un esquema recientemente recomendado para esta enfermedad est&#225; basado en la combinaci&#243;n de azitromicina con calcitonina&#46; <span class="elsevierStyleSup"> 13</span> Otra opci&#243;n terap&#233;utica son los bifosfonatos por su acci&#243;n inhibidora de la resorci&#243;n del hueso <span class="elsevierStyleSup">14-16</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El curso de la enfermedad es variable&#44; con reca&#237;das &#40;una media de cuatro&#41; e intervalos asintom&#225;ticos&#44; con una duraci&#243;n media de la enfermedad de 5 a&#241;os&#46; El pron&#243;stico a largo plazo es favorable&#44; sin secuelas y con desaparici&#243;n de los brotes&#46; Sin embargo&#44; en algunos pacientes la enfermedad persiste y&#44; adem&#225;s&#44; est&#225;n en riesgo de padecer complicaciones f&#237;sicas y ps&#237;quicas <span class="elsevierStyleSup">2</span>&#46; No se ha constatado ninguna secuela en el paciente que en nuestra serie tuvo una lesi&#243;n que perfor&#243; el cart&#237;lago de crecimiento a pesar de que este se ha mantenido hasta la actualidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se puede concluir que la OCMR es una enfermedad cuya etiolog&#237;a sigue sin conocerse claramente y cuyo diagn&#243;stico se basa en hallazgos cl&#237;nicos&#44; de laboratorio&#44; radiol&#243;gicos y anatomopatol&#243;gicos&#44; y se debe incluir en el diagn&#243;stico diferencial de toda lesi&#243;n &#243;sea l&#237;tica&#46; Esta enfermedad responde al tratamiento antiinflamatorio&#44; aunque habr&#225; que determinar cu&#225;l es el antiinflamatorio m&#225;s eficaz y si se beneficia con la combinaci&#243;n con otros tratamientos como la calcitonina o los bifosfonatos&#46;</p>"
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Osteomielitis crónica multifocal recurrente
Chronic recurrent multifocal osteomyelitis: Report of five cases
S. Guillén Martína, S. Belda Hofheinza, P. Rojo Conejoa, B. Losada Pinedoa, JT. Ramos Amadora, J. Clemente Pollana, J. Ruiz Contrerasa
a Unidad de Niños Pequeños e Inmunodeficiencias. Departamento de Pediatría. Hospital 12 de Octubre. Madrid. España.
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retrospectivamente&#44; las historias cl&#237;nicas de los pacientes que fueron diagnosticados de OCMR en nuestro hospital entre 1989 y 2002&#46; Los criterios diagn&#243;sticos de OCMR fueron los propuestos por Handrick et al <span class="elsevierStyleSup">1</span> &#40;tabla 1&#41;&#46; En cada paciente se recogieron las caracter&#237;sticas demogr&#225;ficas &#40;edad y sexo&#41;&#44; las manifestaciones cl&#237;nicas y radiol&#243;gicas y la evoluci&#243;n de la enfermedad&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Resultados</span></p><p class="elsevierStylePara">Se identificaron 5 ni&#241;os con OCMR&#46; La distribuci&#243;n por edades&#44; sexo y a&#241;o de presentaci&#243;n se representa en la tabla 2&#46; El motivo de consulta en todos los pacientes fue dolor e impotencia funcional&#44; que en algunas ocasiones se acompa&#241;aron de fiebre moderada &#40;tabla 3&#41;&#46; Dos pacientes tuvieron m&#225;s de una lesi&#243;n&#44; pero en el resto la lesi&#243;n &#243;sea fue &#250;nica&#46; Las localizaciones m&#225;s frecuentes fueron&#58; met&#225;fisis de huesos largos&#44; clav&#237;cula&#44; costilla y columna&#46; En un paciente &#40;caso 3&#41; estuvo afectado el cart&#237;lago&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Los datos anal&#237;ticos se muestran en tabla 4&#46; Los primeros 3 casos ten&#237;an anemia para los l&#237;mites normales para su edad&#46; En los casos en que se realiz&#243; velocidad de sedimentaci&#243;n esta se encontraba elevada&#46; Si al comienzo de la enfermedad se realizaba determinaci&#243;n de prote&#237;na C reactiva esta se mostraba elevada&#44; y se normalizaba r&#225;pidamente&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">El aspecto radiol&#243;gico de la lesi&#243;n era variable&#44; dependiendo del momento evolutivo &#40;tabla 5&#41;&#46; Al inicio del cuadro se pon&#237;a de manifiesto una lesi&#243;n osteol&#237;tica de bordes bien definidos&#44; mientras que las lesiones m&#225;s tard&#237;as ten&#237;an un borde escleroso a su alrededor &#40;figs&#46; 1 y 2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550fig06.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Figura 1&#46;</span><span class="elsevierStyleItalic"> Radiograf&#237;a de la lesi&#243;n osteol&#237;tica metafisoepifisaria distal de f&#233;mur izquierdo &#40;caso 3&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550fig07.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Figura 2&#46;</span><span class="elsevierStyleItalic"> Radiograf&#237;a de la lesi&#243;n metafisoepifisaria distal de f&#233;mur izquierdo con bordes esclerosos &#40;caso 3&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara">La RM ayudaba a delimitar mejor las lesiones y la existencia de afectaci&#243;n de partes blandas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La gammagraf&#237;a &#243;sea con tecnecio 99 presentaba un aumento de captaci&#243;n en la lesi&#243;n en todos los pacientes&#44; pero en dos de ellos revel&#243; otras localizaciones que no hab&#237;an producido sintomatolog&#237;a&#46; En 3 casos s&#243;lo captaba una &#250;nica localizaci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A los 5 pacientes se les realiz&#243; biopsia de tejido &#243;seo y cultivo lesional de bacterias &#40;aerobias y anaerobias&#41;&#44; micobacterias y hongos con resultados negativos&#46; En 4 casos&#44; adem&#225;s&#44; se hizo Mantoux y serolog&#237;a de <span class="elsevierStyleItalic">Brucella</span> que fueron negativos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En todos los pacientes se realiz&#243; estudio anatomopatol&#243;gico &#40;tabla 6&#41;&#46; Hab&#237;a predominio de polimorfonucleares en la fase aguda&#44; que posteriormente se sustitu&#237;an&#44; en fases m&#225;s avanzadas&#44; por un infiltrado de predominio mononuclear con linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab08.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Antes de tener los resultados de los cultivos y la anatom&#237;a patol&#243;gica de la biopsia&#44; los diagn&#243;sticos en 2 casos eran de osteomielitis cr&#243;nica inespec&#237;fica&#44; una osteomielitis aguda y en los otros 2 casos se pens&#243; en una enfermedad tumoral&#46; Posteriormente&#44; debido a la negatividad de los cultivos y el resultado de la anatom&#237;a patol&#243;gica&#44; que mostraba inflamaci&#243;n y descartaba una enfermedad tumoral&#44; y cumpli&#233;ndose la mayor&#237;a de los criterios de Handrick et al <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#44; se diagnosticaron los 5 casos de osteomielitis cr&#243;nica multifocal recurrente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista terap&#233;utico &#40;tabla 7&#41;&#44; 3 pacientes recibieron antibi&#243;ticos &#40;cloxacilina y cefalosporinas de primera generaci&#243;n&#41; como tratamiento inicial&#44; por sospecha de etiolog&#237;a infecciosa&#46; Una vez diagnosticada la OCMR&#44; el tratamiento se realiz&#243; con AINE en dosis antiinflamatorias&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab09.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">En todos los casos al iniciar el tratamiento con AINE mejor&#243; la sintomatolog&#237;a&#44; y la evoluci&#243;n fue favorable&#44; excepto en un caso en el que la enfermedad recurri&#243; al suspender el antiinflamatorio&#46; En esta paciente &#40;caso 4&#41; se utiliz&#243; azitromicina como tratamiento alternativo&#44; durante 2 meses&#44; produci&#233;ndose una clara mejor&#237;a de la sintomatolog&#237;a&#46; Sin embargo&#44; mientras recib&#237;a este tratamiento present&#243; un cuadro de hipertensi&#243;n intracraneal benigna con cefalea&#44; v&#243;mitos&#44; edema de papila y sin alteraciones en la TC y la RM&#44; que oblig&#243; a suspenderlo&#46; Debido a constantes recidivas de la osteomielitis se inici&#243; tratamiento con calcitonina intranasal&#44; con resultados poco satisfactorios&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La duraci&#243;n de los episodios una vez comenzado el tratamiento se expone en la tabla 8&#44; aunque la radiolog&#237;a tard&#243; mucho m&#225;s tiempo en normalizarse&#46; La evoluci&#243;n fue favorable&#44; sin recidivas ni secuelas en todos los casos&#44; excepto en una paciente que en la actualidad persiste la sintomatolog&#237;a con m&#250;ltiples reca&#237;das y con secuelas por afectaci&#243;n masiva del cuerpo vertebral de T7&#44; que ha producido una escoliosis y el paciente precisa utilizar cors&#233;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550tab10.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold"> Discusi&#243;n</span></p><p class="elsevierStylePara">La OCMR fue descrita por primera vez en 1972 por Giedion et al <span class="elsevierStyleSup">2</span>&#46; Desde entonces se han descrito aproximadamente 200 casos en la literatura m&#233;dica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Esta enfermedad es m&#225;s frecuente en el sexo femenino&#44; en una proporci&#243;n mujer&#58;var&#243;n de 4&#58;1 <span class="elsevierStyleSup">3</span>&#46; Se cree que esta enfermedad es la variante pedi&#225;trica del s&#237;ndrome de SAPHO &#40;Sinovitis&#44; Acn&#233;&#44; Pustulosis&#44; Hiperostosis&#44; Oste&#237;tis&#41; <span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La etiolog&#237;a es desconocida&#46; Las diferentes teor&#237;as incluyen&#58; un proceso autoinmune&#44; etiolog&#237;a infecciosa por un microorganismo no conocido o causa gen&#233;tica&#46; Se ha descrito la OCMR asociada a otras enfermedades autoinmunes como la colitis ulcerosa&#44; que apoyan que se trate de una enfermedad autoinmune&#46; Adem&#225;s las dos enfermedades responden al mismo tratamiento&#44; AINE en la OCMR y derivados salic&#237;licos en la colitis ulcerosa <span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46; Respecto a la etiolog&#237;a infecciosa&#44; se cree que se podr&#237;a tratar de un microorganismo de crecimiento lento&#44; que precisa de medios especiales de cultivo y no los comunes&#59; esto explicar&#237;a el curso cr&#243;nico de esta enfermedad durante a&#241;os y una inadecuada respuesta a los antibi&#243;ticos <span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; Por &#250;ltimo&#44; apoyando la etiolog&#237;a gen&#233;tica&#44; se ha descrito una mutaci&#243;n recesiva en el cromosoma 18 de los ratones&#44; que se asocia a una enfermedad similar a la humana <span class="elsevierStyleSup"> 7</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los s&#237;ntomas y signos cl&#237;nicos son insidiosos&#46; Pueden cursar con febr&#237;cula y la sintomatolog&#237;a local es de un proceso inflamatorio &#40;rubor&#44; tumor&#44; dolor e impotencia funcional&#41;&#46; El estado general es bueno al contrario de las osteomielitis bacterianas <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La media de lesiones &#243;seas es aproximadamente de cinco&#46; En nuestra serie hay 3 casos con una &#250;nica lesi&#243;n&#44; pero estos cumplen el resto de los criterios que definen esta entidad&#46; La mayor&#237;a de los pacientes&#44; aun teniendo varias lesiones&#44; s&#243;lo tienen una lesi&#243;n sintom&#225;tica <span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; Las met&#225;fisis de los huesos largos son las zonas principalmente afectadas <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; Estas lesiones en ocasiones son sim&#233;tricas&#46; La clav&#237;cula es una de las localizaciones que se afecta con cierta frecuencia&#44; m&#225;s com&#250;nmente implicada en el s&#237;ndrome de SAPHO <span class="elsevierStyleSup">8</span> &#40;fig&#46; 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v62n06-13075550fig11.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic"> Figura 3&#46; RM que muestra una lesi&#243;n de desdoblamiento cortical inferior del extremo proximal de la clav&#237;cula &#40;caso 2&#41;&#46;</span></p><p class="elsevierStylePara">La OCMR se ha asociado&#44; en ocasiones&#44; con otras enfermedades como psoriasis &#40;caso 1 de nuestra serie&#41;&#44; pustulosis palmoplantar&#44; s&#237;ndrome de Sweet y enfermedad inflamatoria intestinal <span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos anal&#237;ticos en otras series muestran una velocidad de sedimentaci&#243;n ligeramente elevada &#40;&#62; 20 mm&#47;h&#41;&#44; pero no tan elevada como en las osteomielitis agudas bacterianas&#46; El hemograma usualmente es normal&#46; El factor reumatoide y HLA-B27 son positivos en algunos casos&#59; no ocurri&#243; as&#237; en nuestra serie en la que el factor reumatoide realizado en 3 casos fue negativo <span class="elsevierStyleSup"> 6</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos radiogr&#225;ficos dependen de la fase de la enfermedad&#46; Con lesiones asintom&#225;ticas o de inicio se objetiva una imagen osteol&#237;tica comparable a una osteomielitis aguda&#44; sin esclerosis marginal&#46; Con el paso del tiempo la oste&#243;lisis disminuye y se muestra una esclerosis marginal <span class="elsevierStyleSup"> 1</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La RM y la TC pueden proporcionar datos de implicaci&#243;n de articulaciones adyacentes y tejidos blandos&#44; sobre todo en etapas tempranas de la enfermedad <span class="elsevierStyleSup">8</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La gammagraf&#237;a &#243;sea constituye una exploraci&#243;n necesaria&#44; ya que detecta las lesiones asintom&#225;ticas y aquellas que la radiolog&#237;a no pone de manifiesto <span class="elsevierStyleSup"> 9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos histol&#243;gicos no son espec&#237;ficos&#44; pero se debe hacer una biopsia que descarte una enfermedad tumoral u osteomielitis infecciosa&#46; En etapas precoces se observa un infiltrado compuesto por polimorfonucleares y en estadios tard&#237;os&#44; linfocitos y c&#233;lulas plasm&#225;ticas <span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los cultivos de estas lesiones son negativos para bacterias&#44; aerobias y anaerobias&#44; micobacterias y hongos&#44; dato indispensable para el diagn&#243;stico de OCMR <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Reconocer esta entidad es importante para evitar tratamientos antibi&#243;ticos prolongados y procedimientos invasivos innecesarios&#44; una vez que el diagn&#243;stico se ha establecido <span class="elsevierStyleSup">6</span>&#46; El diagn&#243;stico diferencial incluye osteomielitis bacteriana subaguda &#40;absceso de Brodie&#41; y esclerosante &#40;enfermedad de Garre&#41;&#44; tumores &#40;osteoma osteoide&#44; sarcoma de Ewing&#41;&#44; histiocitosis X&#44; met&#225;stasis&#44; leucemia y trauma <span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento de elecci&#243;n son los AINE a los cuales responden la mayor&#237;a de los pacientes&#46; Otros tratamientos utilizados son los corticoides y el interfer&#243;n con resultados variables <span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46; Los antibi&#243;ticos se han demostrado ineficaces en esta enfermedad <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La azitromicina se ha descrito como tratamiento eficaz en la OCMR&#44; por su efecto antiinflamatorio e inmunomodulador&#44; y no se encuentra en la literatura m&#233;dica trabajos con otros macr&#243;lidos <span class="elsevierStyleSup"> 11</span>&#46; Nuestra paciente &#40;caso 4&#41; tuvo una respuesta excelente a la azitromicina&#44; pero desarroll&#243; una hipertensi&#243;n intracraneal benigna coincidiendo con esta medicaci&#243;n&#44; sin encontrar otra causa desencadenante&#44; por lo que se suspendi&#243; este tratamiento&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento con calcitonina se ha utilizado en pacientes con dolor &#243;seo producido por osteoporosis&#44; con resultados satisfactorios por el efecto analg&#233;sico que se cree ser similar al inducido por morfina <span class="elsevierStyleSup">12</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Un esquema recientemente recomendado para esta enfermedad est&#225; basado en la combinaci&#243;n de azitromicina con calcitonina&#46; <span class="elsevierStyleSup"> 13</span> Otra opci&#243;n terap&#233;utica son los bifosfonatos por su acci&#243;n inhibidora de la resorci&#243;n del hueso <span class="elsevierStyleSup">14-16</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El curso de la enfermedad es variable&#44; con reca&#237;das &#40;una media de cuatro&#41; e intervalos asintom&#225;ticos&#44; con una duraci&#243;n media de la enfermedad de 5 a&#241;os&#46; El pron&#243;stico a largo plazo es favorable&#44; sin secuelas y con desaparici&#243;n de los brotes&#46; Sin embargo&#44; en algunos pacientes la enfermedad persiste y&#44; adem&#225;s&#44; est&#225;n en riesgo de padecer complicaciones f&#237;sicas y ps&#237;quicas <span class="elsevierStyleSup">2</span>&#46; No se ha constatado ninguna secuela en el paciente que en nuestra serie tuvo una lesi&#243;n que perfor&#243; el cart&#237;lago de crecimiento a pesar de que este se ha mantenido hasta la actualidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se puede concluir que la OCMR es una enfermedad cuya etiolog&#237;a sigue sin conocerse claramente y cuyo diagn&#243;stico se basa en hallazgos cl&#237;nicos&#44; de laboratorio&#44; radiol&#243;gicos y anatomopatol&#243;gicos&#44; y se debe incluir en el diagn&#243;stico diferencial de toda lesi&#243;n &#243;sea l&#237;tica&#46; Esta enfermedad responde al tratamiento antiinflamatorio&#44; aunque habr&#225; que determinar cu&#225;l es el antiinflamatorio m&#225;s eficaz y si se beneficia con la combinaci&#243;n con otros tratamientos como la calcitonina o los bifosfonatos&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 16954033
Idioma original: Español
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