Linfangiectasia intestinal primaria: evolución a largo plazo
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El diagnóstico exige la demostración radiológica<span class="elsevierStyleSup">4,5</span>, endoscópica<span class="elsevierStyleSup">7-10</span> e histológica<span class="elsevierStyleSup">4,8</span> de la anomalía linfática. El tratamiento dietético se basa en la restricción de los ácidos grasos de cadena larga y en la administración de suplementos de triglicéridos de cadena media<span class="elsevierStyleSup">4,11-13</span>. La información respecto a la evolución a largo plazo es escasa.</p><p class="elsevierStylePara">Objetivos</p><p class="elsevierStylePara">Analizar la evolución clínica y analítica a largo plazo de un grupo de niños afectados de LIP.</p><p class="elsevierStylePara">Material y métodos</p><p class="elsevierStylePara">El grupo estudiado está constituido por 5 pacientes (2 varones y 3 mujeres) (tabla 1). Cuatro pacientes fueron diagnosticados antes de los 5 años de edad y uno a los 10 años. El tiempo de evolución desde el diagnóstico fue mayor de 10 años en todos los casos (rango, 10,5-21 años). Dos pacientes presentaban malformaciones linfáticas extraintestinales (uno linfedema de extremidad inferior derecha y otro linfedema genital y de ambas manos). Se observaron alteraciones radiológicas, endoscópicas e histológicas típicas de LIP en todos los casos. No se realizó linfografía en ningún caso. Tras el diagnóstico, se instauró dieta hiperproteica e hipograsa con suplementos de MCT, vitaminas y calcio</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v54nSupl.3-13012929tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">.</p><p class="elsevierStylePara">Se analiza la evolución clínica (desarrollo ponderoestatural, sintomatología digestiva, frecuencia de infecciones, tetania hipocalcémica y edemas hipoproteinémicos) y analítica (proteínas totales, albúmina, linfocitos, calcio, colesterol, inmunoglobulinas, grasa fecal, alfa-1-antitripsina (a<span class="elsevierStyleInf">1</span>-AT) fecal y aclaramiento intestinal de la misma y concentraciones séricas de vitamina E).</p><p class="elsevierStylePara">Resultados</p><p class="elsevierStylePara">La evolución clínica se expone en la tabla 1. El desarrollo ponderoestatural fue inferior al percentil 10 en un paciente. Ningún paciente presentó evolutivamente tetania hipocalcémica. Dos pacientes sufrieron infecciones respiratorias recurrentes de carácter leve. Una única paciente (caso n.º 5) presentó diarrea y desarrolló edemas hipoproteinémicos con ascitis y derrame pleural izquierdo en repetidas ocasiones, por lo que recibió nutrición parenteral y tratamiento con ácido tranexámico.</p><p class="elsevierStylePara">La evolución analítica, expresada en valores medios, se expone en la tabla 2. Todos los pacientes mantuvieron evolutivamente un patrón bioquímico y hematológico de pérdida linfática (hipoproteinemia, hipoalbuminemia, linfopenia y tendencia a hipocalcemia). En todos los casos, las cifras de inmunoglobulinas séricas persistieron en un nivel inferior a la mitad del normal para la edad. El coeficiente de absorción de grasas fue bajo, siendo común una discreta esteatorrea en todos los pacientes. La a<span class="elsevierStyleInf">1</span>-AT fecal y el aclaramiento intestinal de la misma se encontró elevado en todos los pacientes.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="37v54nSupl.3-13012929tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"> </p><p class="elsevierStylePara">Discusión</p><p class="elsevierStylePara">La eficacia de la dieta hipograsa suplementada con MCT en la linfangiectasia intestinal está bien establecida<span class="elsevierStyleSup">11,12</span>, aunque en algunos pacientes se ha referido edema hipoproteinémico refractario<span class="elsevierStyleSup">7</span>. Sin embargo, la información sobre resultados a largo plazo es escasa<span class="elsevierStyleSup">13</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El desarrollo ponderoestatural se mantuvo por encima del percentil 10 en 4 pacientes de nuestra serie. Pese a la hipocalcemia, la tetania es rara en la LIP<span class="elsevierStyleSup">2,4,14</span>. Ninguno de los pacientes estudiados presentó tetania, ni previa ni evolutivamente. Este hecho se explica por la disminución del calcio ligado a las proteínas, pero conservando valores normales de calcio iónico.</p><p class="elsevierStylePara">La diarrea es un síntoma común en la LIP; no obstante, no es habitual que constituya un problema clínico serio<span class="elsevierStyleSup">4</span>. Tras el tratamiento dietético suele observarse una clara mejoría del número y características de las deposiciones<span class="elsevierStyleSup">13</span>. Solo uno de los pacientes de nuestra serie presentó episodios diarreicos repetidos.</p><p class="elsevierStylePara">La LIP es un ejemplo típico de inmunodeficiencia secundaria, por la hipogammaglobulinemia y linfopenia debidas a la pérdida de linfa. Los niveles séricos de inmunoglobulinas están disminuidos, como en nuestros casos, a menos de la mitad de los valores normales<span class="elsevierStyleSup">15</span>. La producción de anticuerpos es normal o casi normal<span class="elsevierStyleSup">15</span>. La inmunidad celular está afectada por la linfopenia grave y mantenida. La anergia cutánea es un hecho común en los pacientes con LIP. Estas observaciones pueden explicarse por la mayor pérdida relativa de células-T de vida media larga en comparación con las células-B de vida media corta; además, estas últimas son menos vulnerables a la pérdida gastrointestinal de quilo por permanecer en mayor medida en la circulación periférica. Pese a la situación de inmunodeficiencia, los pacientes con LIP desarrollan infecciones serias o recurrentes con poca frecuencia<span class="elsevierStyleSup">13,15</span>. En nuestra serie, sólo 2 pacientes presentaron infecciones respiratorias de repetición de carácter leve.</p><p class="elsevierStylePara">La persistencia de alteraciones analíticas relacionadas con la pérdida de quilo, evidentes en todos nuestros pacientes, no indica una ineficacia del tratamiento<span class="elsevierStyleSup">13</span>. Por el contrario, la normalización mantenida de los datos bioquímicos y hematológicos obliga a revisar el diagnóstico. La esteatorrea es un hallazgo frecuente, aunque de cuantía discreta, en los pacientes con LIP<span class="elsevierStyleSup">4,5</span>. En todos los pacientes estudiados, la a<span class="elsevierStyleInf">1</span>-AT fecal y el aclaramiento intestinal de la misma se encontraron elevados. Se ha referido que ambas determinaciones constituyen indicadores sensibles y fiables de pérdida proteica intestinal<span class="elsevierStyleSup">16,17</span>, aunque se discute su especificidad<span class="elsevierStyleSup">18</span>.</p><p class="elsevierStylePara">En los casos refractarios puede ensayarse el tratamiento con ácido tranexámico<span class="elsevierStyleSup">19</span> u octreótido<span class="elsevierStyleSup">20,21</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Conclusiones</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento dietético de la LIP con restricción de ácidos grasos de cadena larga y suplementos de MCT permite el control clínico y un adecuado desarrollo en la mayor parte de los casos, aunque persisten las alteraciones analíticas. El déficit inmunológico secundario a la pérdida de quilo no condiciona una especial susceptibilidad a padecer infecciones.</p>" "pdfFichero" => "37v54nSupl.3a13012929pdf001.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:6 [ "identificador" => "tbl1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "tabla" => array:1 [ "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:1 [ "tablaImagen" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagenFichero" => "37v54nSupl.3-13012929tab01.gif" "imagenAlto" => 350 "imagenAncho" => 381 "imagenTamanyo" => 11192 ] ] ] ] ] ] 1 => array:6 [ "identificador" => "tbl2" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "tabla" => array:1 [ "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:1 [ "tablaImagen" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagenFichero" => "37v54nSupl.3-13012929tab02.gif" "imagenAlto" => 382 "imagenAncho" => 382 "imagenTamanyo" => 12227 ] ] ] ] ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:1 [ "bibliografiaReferencia" => array:21 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:3 [ "titulo" => "The role of the gastrointestinal system in idiopathic hypoproteinemia." 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Información del artículo
ISSN: 16954033Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 8 | 5 | 13 |
| 2024 Octubre | 85 | 27 | 112 |
| 2024 Septiembre | 103 | 37 | 140 |
| 2024 Agosto | 100 | 41 | 141 |
| 2024 Julio | 91 | 40 | 131 |
| 2024 Junio | 131 | 47 | 178 |
| 2024 Mayo | 100 | 58 | 158 |
| 2024 Abril | 119 | 59 | 178 |
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