Imágenes en pediatría
Síndrome de Gorham-Stout: una causa rara de lesiones osteolíticas
Gorham-Stout syndrome: A rare cause of osteolytic lesions
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(B) Sagittal view showing the same multiple sharply demarcated lytic lesions involving the vertebral bodies (arrows).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Mariana Santos, Carla Conceição" "autores" => array:2 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Mariana" "apellidos" => "Santos" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Carla" "apellidos" => "Conceição" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "en" "Traduccion" => array:1 [ "es" => array:9 [ "pii" => "S1695403324000080" "doi" => "10.1016/j.anpedi.2023.12.011" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "es" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1695403324000080?idApp=UINPBA00005H" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2341287924000231?idApp=UINPBA00005H" "url" => "/23412879/0000010000000003/v1_202403190604/S2341287924000231/v1_202403190604/en/main.assets" ] ] "itemSiguiente" => array:19 [ "pii" => "S1695403323002734" "issn" => "16954033" "doi" => "10.1016/j.anpedi.2023.12.010" "estado" => "S300" "fechaPublicacion" => "2024-03-01" "aid" => "3561" "copyright" => "Asociación Española de Pediatría" "documento" => "article" "crossmark" => 1 "subdocumento" => "sco" "cita" => "An Pediatr (Barc). 2024;100:226-7" "abierto" => array:3 [ "ES" => true "ES2" => true "LATM" => true ] "gratuito" => true "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "es" => array:11 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Imágenes en pediatría</span>" "titulo" => "Sesamoideo bipartito en adolescente" "tienePdf" => "es" "tieneTextoCompleto" => "es" "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "226" "paginaFinal" => "227" ] ] "titulosAlternativos" => array:1 [ "en" => array:1 [ "titulo" => "Bipartite sesamoid in adolescent" ] ] "contieneTextoCompleto" => array:1 [ "es" => true ] "contienePdf" => array:1 [ "es" => true ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1089 "Ancho" => 755 "Tamanyo" => 74312 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografía de pie derecho. 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La tomografía computarizada torácica mostró derrame pleural de volumen moderado en el lado izquierdo y múltiples lesiones osteolíticas en la columna (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). La toracocentesis reveló quilotórax. La RM confirmó la presencia de osteólisis difusa en las vértebras y fractura de la C7, con afección craneal (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). La tomografía por emisión de positrones también detectó múltiples lesiones osteolíticas con afectación de las costillas y espacios intercostales, omóplatos, pelvis, fémures y huesos de los pies. La biopsia de hueso parietal reveló linfangiomatosis sin aumento de la actividad osteoclástica, lo que sugería síndrome de Gorham-Stout, también conocido como enfermedad del hueso fantasma. Se descartaron posibles causas alternativas de osteólisis, como infección, cáncer o trastornos inflamatorios o endocrinos. La constante recurrencia de quilotórax requirió varias operaciones. Se inició tratamiento con interferón alfa-2b (1,5 millones de UI/m<span class="elsevierStyleSup">2</span>, administrados por vía subcutánea 3 veces por semana) durante 27 meses, tras lo que no hubo recurrencias de quilotórax. A las 27 semanas la RM de seguimiento mostró una reducción y un incremento de volumen leve en las distintas lesiones osteolíticas. La dosis de interferón alfa-2b se aumentó a 3 millones de UI/m<span class="elsevierStyleSup">2</span>, con 3 dosis por semana, durante unos 32 meses, sin efectos secundarios relevantes. Desde ese momento la dosis se redujo progresivamente, y actualmente el paciente se encuentra en tratamiento con 1,5 millones de UI/m<span class="elsevierStyleSup">2</span>/semana. La RM de seguimiento a los 10 años mostró que las lesiones óseas se habían estabilizado, en ausencia de complicaciones adicionales significativas y sin afectación de las actividades cotidianas en el paciente. El síndrome de Gorham-Stout es una enfermedad ósea infrecuente caracterizada por una proliferación endotelial vascular (linfangiomatosis) que sustituye al tejido óseo normal, causando osteólisis. La causa de la resorción ósea aumentada en el síndrome de Gorham-Stout no se ha establecido claramente, pero está relacionada con la proliferación linfática y vascular local<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. El quilotórax puede aparecer por la extensión de la linfangiomatosis a la cavidad pleural, afectando al esqueleto torácico, que consideramos la causa más probable en este caso, o por la invasión del conducto torácico. 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