Carta al Editor
Síndrome de Swyer-James-MacLeod. Presentación de 2 casos y consideraciones clínicas
Swyer-James-MacLeod syndrome. Two case reports and a clinical review
F. Echávarri Olavarría
, D. Mazagatos Angulo, C. Notario Muñoz, O. Patiño Hernández
Autor para correspondencia
Área de Pediatría y Neonatología, Hospital Universitario Fundación Alcorcón, Alcorcón, Madrid, España
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Es una entidad infrecuente, suele ser un hallazgo radiológico incidental y debe formar parte del diagnóstico diferencial de los cuadros de hiperclaridad pulmonar.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Caso 1.Paciente de 3 años. A los 21 meses presentó una bronquiolitis por VRS, que necesitó hospitalización, y después numerosas bronquitis sibilantes, una de ellas con neumonía en el lóbulo inferior derecho. Aportaba radiografías de tórax previas normales. La exploración inicial y el estudio de inmunodeficiencias, FQ y neumopatías resultaron normales. A los pocos meses, se objetivó una hipoventilación en el hemitórax izquierdo, inadvertida previamente. Una radiografía de tórax demostró engrosamiento broncovascular en el lóbulo medio e hiperclaridad en el hemitórax izquierdo. La TAC torácica mostró hallazgos compatibles con síndrome de Swyer-James-MacLeod (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Cuando el niño pudo colaborar, las radiografías de tórax en inspiración/espiración mostraron un pulmón izquierdo reducido en inspiración y con atrapamiento aéreo en espiración.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Caso 2. Paciente de 12 años. Tuvo bronquitis sibilantes frecuentes hasta los 4-5 años de edad, una de ellas hospitalizada a los 2 años. No neumonías ni dermatitis. Diagnosticado en Alergología de asma moderada con sensibilización a inhalantes, seguía tratamiento con montelukast y formoterol/budesonida. El hemograma, el perfil bioquímico, el tiroideo y la inmunología eran normales, salvo IgE: 1.670 U/ml. Tenía un patrón espirométrico mixto de predominio restrictivo: FEV1 49% de su teórico, FVC 52%, FEV1/FVC 76%, y la radiografía de tórax mostraba el pulmón izquierdo hiperclaro, con disminución de la vascularización en el LII; repetida en espiración, confirmó el atrapamiento aéreo en el pulmón izquierdo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). La TAC torácica corroboró la asimetría pulmonar, con disminución del calibre de las estructuras vasculares en el LII, todo ello indicativo de síndrome de Swyer-James-MacLeod.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Discusión. El síndrome de Swyer-James-MacLeod se caracteriza radiográficamente por la hiperclaridad de un pulmón o un lóbulo, debida a una vascularización pulmonar disminuida y a la distensión de los espacios alveolares; puede acompañarse de bronquiectasias. Inicialmente, se pensó tenía un origen congénito, pero actualmente se considera una forma postinfecciosa de bronquiolitis obliterante. En la mayoría de los casos, sobreviene tras episodios de neumonía o bronquitis virales en la infancia (por VRS<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, adenovirus<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, sarampión, <span class="elsevierStyleItalic">Pertussis</span>, <span class="elsevierStyleItalic">Mycoplasma</span> y otros<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>). Probablemente, una obstrucción bronquial inicial produciría consecuentemente un enfisema y un componente de vasculitis obliterante explicaría la alteración de la perfusión pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. La imagen radiológica típica se ha descrito entre 9 meses y 6 años después de la lesión inicial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El espectro clínico de este síndrome es muy variado, desde formas asintomáticas e infecciones respiratorias repetidas, hasta hemoptisis ocasionales, tos crónica productiva y disnea de esfuerzo en adultos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al diagnóstico se llega por la sospecha clínica y por el hallazgo, generalmente casual, de un pulmón o lóbulo radiolúcido en inspiración, con atrapamiento aéreo ipsilateral en espiración. Se debe diferenciar de otros cuadros con hiperclaridad pulmonar e insuflación (enfisema, neumotórax, obstrucción endobronquial) o sin atrapamiento aéreo (pulmón hipoplásico, tromboembolismo pulmonar). Algunos autores recomiendan excluir una lesión intrabronquial antes de aceptar el diagnóstico de síndrome de Swyer-James-MacLeod<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La TAC pulmonar muestra la destrucción del parénquima pulmonar, con o sin broquiectasias, y disminución de la arteria pulmonar. Las bronquiectasias ausentes o cilíndricas asocian síntomas más leves; las bronquiectasias saculares asocian neumonías de repetición e incluso necesidad de resecciones quirúrgicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. La gammagrafía de ventilación-perfusión demuestra menor ventilación-perfusión del pulmón patológico y disminución de la perfusión arterial pulmonar. No obstante, la TAC torácica, incluyendo cortes en espiración, es la prueba de imagen de elección para valorar la etiología del pulmón hiperclaro unilateral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>, e incluso para establecer la extensión y la gravedad de las lesiones pulmonares en esta entidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La gasometría suele ser normal o modificada ocasionalmente con el esfuerzo y la espirometría muestra una disminución característica de la FVC y del flujo espiratorio si la afectación pulmonar es significativa.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe tratamiento específico, salvo un uso adecuado de antibióticos y la vacunación antigripal y neumocócica comunes a las neumopatías crónicas. Se ha descrito tratamiento quirúrgico en bronquiectasias múltiples rebeldes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La evolución habitual es benigna y el pronóstico, favorable. Normalmente, se va recuperando la morfología alveolar, aunque sin llegar a la microestructura histológica inicial. El primero de nuestros pacientes no ha tenido neumonías ni otras infecciones pulmonares, mantiene su asma controlado salvo una alteración obstructiva-restrictiva: FEV1 58%, FVC 72%, FEV1/FVC 78%. Nuestro segundo paciente, de diagnóstico más reciente, continúa sin infecciones, con regular control clínico de su asma y espirometría obstructiva-restrictiva: FEV1 42%, FVC 56%, FEV1/FVC 61%.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 2500 "Ancho" => 1870 "Tamanyo" => 509070 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Arriba: radiografías de tórax en inspiración y espiración, mostrando un pulmón izquierdo menor, que atrapa aire en espiración. Medio y abajo: TAC torácica. Se observan áreas parcheadas de hiperaireación, menos evidentes en el hemitórax derecho. 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| año/Mes | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 50 | 8 | 58 |
| 2024 Octubre | 571 | 66 | 637 |
| 2024 Septiembre | 482 | 66 | 548 |
| 2024 Agosto | 723 | 104 | 827 |
| 2024 Julio | 461 | 77 | 538 |
| 2024 Junio | 345 | 68 | 413 |
| 2024 Mayo | 420 | 83 | 503 |
| 2024 Abril | 415 | 80 | 495 |
| 2024 Marzo | 424 | 77 | 501 |
| 2024 Febrero | 452 | 103 | 555 |
| 2024 Enero | 478 | 108 | 586 |
| 2023 Diciembre | 393 | 66 | 459 |
| 2023 Noviembre | 472 | 88 | 560 |
| 2023 Octubre | 417 | 72 | 489 |
| 2023 Septiembre | 365 | 54 | 419 |
| 2023 Agosto | 335 | 31 | 366 |
| 2023 Julio | 387 | 35 | 422 |
| 2023 Junio | 456 | 56 | 512 |
| 2023 Mayo | 464 | 76 | 540 |
| 2023 Abril | 289 | 54 | 343 |
| 2023 Marzo | 477 | 44 | 521 |
| 2023 Febrero | 325 | 58 | 383 |
| 2023 Enero | 423 | 48 | 471 |
| 2022 Diciembre | 231 | 54 | 285 |
| 2022 Noviembre | 351 | 71 | 422 |
| 2022 Octubre | 367 | 51 | 418 |
| 2022 Septiembre | 290 | 67 | 357 |
| 2022 Agosto | 267 | 74 | 341 |
| 2022 Julio | 244 | 54 | 298 |
| 2022 Junio | 224 | 43 | 267 |
| 2022 Mayo | 245 | 68 | 313 |
| 2022 Abril | 252 | 58 | 310 |
| 2022 Marzo | 361 | 81 | 442 |
| 2022 Febrero | 315 | 65 | 380 |
| 2022 Enero | 354 | 63 | 417 |
| 2021 Diciembre | 327 | 59 | 386 |
| 2021 Noviembre | 264 | 73 | 337 |
| 2021 Octubre | 286 | 92 | 378 |
| 2021 Septiembre | 211 | 74 | 285 |
| 2021 Agosto | 246 | 87 | 333 |
| 2021 Julio | 261 | 59 | 320 |
| 2021 Junio | 224 | 70 | 294 |
| 2021 Mayo | 244 | 60 | 304 |
| 2021 Abril | 403 | 179 | 582 |
| 2021 Marzo | 306 | 114 | 420 |
| 2021 Febrero | 233 | 53 | 286 |
| 2021 Enero | 209 | 67 | 276 |
| 2020 Diciembre | 271 | 57 | 328 |
| 2020 Noviembre | 234 | 60 | 294 |
| 2020 Octubre | 245 | 58 | 303 |
| 2020 Septiembre | 234 | 54 | 288 |
| 2020 Agosto | 189 | 48 | 237 |
| 2020 Julio | 190 | 57 | 247 |
| 2020 Junio | 269 | 64 | 333 |
| 2020 Mayo | 226 | 66 | 292 |
| 2020 Abril | 203 | 40 | 243 |
| 2020 Marzo | 188 | 50 | 238 |
| 2020 Febrero | 205 | 45 | 250 |
| 2020 Enero | 172 | 57 | 229 |
| 2019 Diciembre | 212 | 67 | 279 |
| 2019 Noviembre | 167 | 29 | 196 |
| 2019 Octubre | 275 | 47 | 322 |
| 2019 Septiembre | 257 | 40 | 297 |
| 2019 Agosto | 173 | 49 | 222 |
| 2019 Julio | 251 | 58 | 309 |
| 2019 Junio | 253 | 38 | 291 |
| 2019 Mayo | 415 | 123 | 538 |
| 2019 Abril | 379 | 77 | 456 |
| 2019 Marzo | 300 | 55 | 355 |
| 2019 Febrero | 242 | 44 | 286 |
| 2019 Enero | 206 | 49 | 255 |
| 2018 Diciembre | 312 | 45 | 357 |
| 2018 Noviembre | 319 | 32 | 351 |
| 2018 Octubre | 347 | 52 | 399 |
| 2018 Septiembre | 179 | 13 | 192 |
| 2018 Agosto | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Julio | 4 | 0 | 4 |
| 2018 Junio | 4 | 0 | 4 |
| 2018 Mayo | 49 | 0 | 49 |
| 2018 Abril | 169 | 0 | 169 |
| 2018 Marzo | 115 | 1 | 116 |
| 2018 Febrero | 105 | 0 | 105 |
| 2018 Enero | 77 | 2 | 79 |
| 2017 Diciembre | 54 | 0 | 54 |
| 2017 Noviembre | 81 | 1 | 82 |
| 2017 Octubre | 82 | 0 | 82 |
| 2017 Septiembre | 79 | 0 | 79 |
| 2017 Agosto | 109 | 0 | 109 |
| 2017 Julio | 90 | 2 | 92 |
| 2017 Junio | 79 | 8 | 87 |
| 2017 Mayo | 130 | 14 | 144 |
| 2017 Abril | 75 | 17 | 92 |
| 2017 Marzo | 109 | 6 | 115 |
| 2017 Febrero | 255 | 4 | 259 |
| 2017 Enero | 96 | 4 | 100 |
| 2016 Diciembre | 103 | 15 | 118 |
| 2016 Noviembre | 187 | 7 | 194 |
| 2016 Octubre | 186 | 18 | 204 |
| 2016 Septiembre | 267 | 12 | 279 |
| 2016 Agosto | 203 | 20 | 223 |
| 2016 Julio | 102 | 17 | 119 |
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