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Hamartoma mesenquimal rabdomiomatoso
Rhabdomyomatous mesenchymal hamartoma
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Progresión del hematoma parietal hacia lóbulo frontal que precisa craniectomía descompresiva (A y B). C) Estadio final con aumento del edema y por tanto de su efecto compresivo sobre el parénquima cerebral que protruye sobre la craniectomía. Hematomas intraparenquimatosos de nueva aparición en hemisferio cerebral derecho. Hematoma subdural y hemorragia intraventricular de nueva aparición. Hidrocefalia tetraventricular.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "H. González García, G. Sacoto Erazo, E. Moreno Gómez, A. Blanco Quirós, M.C. Fernández Abril, F.J. Álvarez Guisasola" "autores" => array:6 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "H." "apellidos" => "González García" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "G." "apellidos" => "Sacoto Erazo" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "E." "apellidos" => "Moreno Gómez" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "A." "apellidos" => "Blanco Quirós" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "M.C." "apellidos" => "Fernández Abril" ] 5 => array:2 [ "nombre" => "F.J." 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Entre las lesiones cutáneas benignas de la infancia se encuentra el hamartoma mesenquimal rabdomiomatoso, inicialmente descrito por Hendrick en 1986<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y posteriormente rebautizado por Mills (1989)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, quien propuso el término actualmente utilizado. Se trata de lesiones que están relacionadas con una anómala migración de tejido muscular estriado durante la embriogénesis. Presentamos un caso en un niño de un año de edad y revisamos la literatura.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Descripción del caso</span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Resumen de la historia clínica</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de un año de edad de origen caucásico que presenta desde el nacimiento una lesión bilobulada y pediculada en la línea media de región cervical próxima a región hioidea (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). El estudio ecográfico muestra un nódulo de 3,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en lóbulo tiroideo derecho, que impresiona de adenomatoso. No se identifica trayecto fistuloso ni signos inflamatorios en relación con la lesión cervical. El niño no presenta anomalías congénitas asociadas.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Estudio anatomopatológico</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La lesión remitida para estudio anatomopatológico consiste en un fragmento de tejido bilobulado y pediculado revestido por piel que mide 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm y que tiene una base de implantación de 0,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm. La consistencia es elástica-blanda y al corte es blanquecino.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el estudio histológico se observa una lesión polipoidea revestida por epitelio escamoso estratificado con anejos cutáneos. Presenta un eje de tejido conectivo denso con abundantes estructuras vasculares y haces irregulares de tejido muscular estriado dispuestas al azar mostrando las fibras más superficiales una disposición perpendicular a la epidermis. No se identifica tejido nervioso (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Se realizaron técnicas de inmunohistoquímica demostrándose en los haces de músculo estriado positividad para la desmina (DaKo, Denmark, monoclonal mouse anti-human, clone D33) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>) y negatividad para la actina de músculo liso (DaKo, Denmark, monoclonal mouse anti-human, clone 1A4).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El hamartoma mesenquimal rabdomiomatoso forma parte del grupo de las lesiones hamartomatosas cutáneas de la región de la cabeza y cuello<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Según su localización, el diagnóstico clínico diferencial debe hacerse con las siguientes entidades: nevus del tejido conectivo, rabdomioma fetal, hamartoma fibroso de la infancia, hamartoma neuromuscular, tumor benigno Tritón y nevus lipomatoso superficial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Etiológicamente están relacionados con una migración anómala de los tejidos mesodérmicos durante la embriogénesis, en concreto la migración de fibras musculares estriadas regionales dependientes del segundo arco branquial, como son el platisma colli, los músculos orbiculares de los párpados y de los labios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,5</span></a>. También pueden asociarse a múltiples anomalías congénitas, como son la secuencia de ruptura amniótica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, el síndrome oculocerebrocutáneo (síndrome de Delleman), la hendidura palatina, hendidura labial, seno preauricular, orejas de implantación baja, conducto tirogloso, y alteraciones oculares del tipo de los colobomas, quistes orbitales (estructuras hamartomatosas neuroepiteliales) y esclerocórneas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clínicamente se presentan como una pápula, cupuliforme o polipoide pediculada, cuyo tamaño varía desde escasos milímetros a 1-2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm. Se localizan preferentemente en la zona del mentón y nariz aunque también se han encontrado en la región periorbitaria, preauricular y línea cervical media anterior<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,4,9,10</span></a>. Se han descrito 27 casos en la literatura, generalmente en niños, y solo 4 en adultos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, y son más frecuentes en varones que en niñas (2:1)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. Histológicamente se trata de una lesión revestida por epitelio con un eje mesenquimal de haces de músculo estriado que focalmente adquieren una disposición perpendicular a la epidermis. También pueden asociarse a tejido adiposo, estructuras vasculares o nervios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,4,12</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Algunos autores han sugerido que se trata de una entidad única con diversos fenotipos y que no presenta características histopatológicas diferentes tanto si está como si no asociada a otras malformaciones congénitas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, el hamartoma mesenquimal rabdomiomatoso se trata de una entidad con unas características histopatológicas propias, sin dificultad diagnóstica histopatológica, pero dada su asociación poco frecuente con anomalías congénitas es necesario un exhaustivo examen clínico del paciente para descartar otras malformaciones.</p></span><span id="sec0050" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres105810" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec93199" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres105811" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec93200" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:3 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Descripción del caso" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Resumen de la historia clínica" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Estudio anatomopatológico" ] ] ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0050" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2012-04-24" "fechaAceptado" => "2012-08-22" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec93199" "palabras" => array:3 [ 0 => "Hamartoma mesenquimal rabdomiomatoso" 1 => "Apéndices cutáneos" 2 => "Músculo estriado en lesiones cutáneas" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec93200" "palabras" => array:3 [ 0 => "Rhabdomyomatous mesenchymal hamartoma" 1 => "Skin appendages" 2 => "Striated muscle in cutaneous lesions" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">El hamartoma mesenquimal rabdomiomatoso es una lesión congénita rara que consiste en la presencia de fibras musculares estriadas dispuestas al azar a nivel de dermis como consecuencia de una migración anómala durante la embriogénesis.</p><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Se presenta el caso de un paciente de un año de edad que mostró una lesión bilobulada en línea cervical media que tras la extirpación se diagnosticó de hamartoma mesenquimal rabdomiomatoso sin encontrarse malformaciones congénitas asociadas. Se describen las características clínicas e histopatológicas de esta entidad.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Rhabdomyomatous mesenchymal hamartoma is a rare congenital lesion which consists of randomly arranged striated muscle fibers interspersed with mesenchymal elements.</p><p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">We describe the clinical and histopathological features of a rhabdomyomatous mesenchymal hamartoma in a one year-old patient presenting a bilobulated lesion in the mid-cervical line. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 14 | 12 | 26 |
| 2024 Octubre | 82 | 51 | 133 |
| 2024 Septiembre | 85 | 33 | 118 |
| 2024 Agosto | 92 | 60 | 152 |
| 2024 Julio | 92 | 38 | 130 |
| 2024 Junio | 99 | 21 | 120 |
| 2024 Mayo | 86 | 37 | 123 |
| 2024 Abril | 92 | 36 | 128 |
| 2024 Marzo | 98 | 34 | 132 |
| 2024 Febrero | 142 | 48 | 190 |
| 2024 Enero | 103 | 24 | 127 |
| 2023 Diciembre | 134 | 24 | 158 |
| 2023 Noviembre | 124 | 24 | 148 |
| 2023 Octubre | 121 | 31 | 152 |
| 2023 Septiembre | 132 | 32 | 164 |
| 2023 Agosto | 80 | 23 | 103 |
| 2023 Julio | 95 | 34 | 129 |
| 2023 Junio | 67 | 40 | 107 |
| 2023 Mayo | 73 | 22 | 95 |
| 2023 Abril | 63 | 15 | 78 |
| 2023 Marzo | 78 | 24 | 102 |
| 2023 Febrero | 77 | 35 | 112 |
| 2023 Enero | 68 | 32 | 100 |
| 2022 Diciembre | 76 | 19 | 95 |
| 2022 Noviembre | 128 | 46 | 174 |
| 2022 Octubre | 90 | 55 | 145 |
| 2022 Septiembre | 79 | 28 | 107 |
| 2022 Agosto | 76 | 65 | 141 |
| 2022 Julio | 59 | 26 | 85 |
| 2022 Junio | 69 | 38 | 107 |
| 2022 Mayo | 93 | 38 | 131 |
| 2022 Abril | 65 | 27 | 92 |
| 2022 Marzo | 92 | 64 | 156 |
| 2022 Febrero | 95 | 41 | 136 |
| 2022 Enero | 136 | 37 | 173 |
| 2021 Diciembre | 107 | 35 | 142 |
| 2021 Noviembre | 105 | 48 | 153 |
| 2021 Octubre | 110 | 52 | 162 |
| 2021 Septiembre | 94 | 34 | 128 |
| 2021 Agosto | 97 | 40 | 137 |
| 2021 Julio | 83 | 38 | 121 |
| 2021 Junio | 59 | 53 | 112 |
| 2021 Mayo | 71 | 34 | 105 |
| 2021 Abril | 165 | 86 | 251 |
| 2021 Marzo | 193 | 21 | 214 |
| 2021 Febrero | 97 | 31 | 128 |
| 2021 Enero | 69 | 37 | 106 |
| 2020 Diciembre | 64 | 30 | 94 |
| 2020 Noviembre | 62 | 19 | 81 |
| 2020 Octubre | 55 | 13 | 68 |
| 2020 Septiembre | 38 | 8 | 46 |
| 2020 Agosto | 53 | 15 | 68 |
| 2020 Julio | 67 | 20 | 87 |
| 2020 Junio | 72 | 12 | 84 |
| 2020 Mayo | 56 | 21 | 77 |
| 2020 Abril | 40 | 21 | 61 |
| 2020 Marzo | 46 | 22 | 68 |
| 2020 Febrero | 60 | 13 | 73 |
| 2020 Enero | 48 | 18 | 66 |
| 2019 Diciembre | 55 | 15 | 70 |
| 2019 Noviembre | 48 | 12 | 60 |
| 2019 Octubre | 45 | 11 | 56 |
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| 2019 Agosto | 46 | 13 | 59 |
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| 2018 Diciembre | 41 | 21 | 62 |
| 2018 Noviembre | 116 | 17 | 133 |
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| 2018 Septiembre | 37 | 14 | 51 |
| 2018 Agosto | 4 | 0 | 4 |
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| 2017 Noviembre | 25 | 0 | 25 |
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| 2016 Diciembre | 63 | 12 | 75 |
| 2016 Noviembre | 77 | 8 | 85 |
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| 2016 Septiembre | 148 | 9 | 157 |
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| 2016 Marzo | 2 | 9 | 11 |
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| 2016 Enero | 1 | 0 | 1 |
| 2015 Diciembre | 3 | 9 | 12 |
| 2015 Noviembre | 1 | 13 | 14 |
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| 2015 Septiembre | 2 | 9 | 11 |
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| 2015 Julio | 14 | 9 | 23 |
| 2015 Junio | 11 | 3 | 14 |
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| 2015 Abril | 11 | 1 | 12 |
| 2015 Marzo | 4 | 9 | 13 |
| 2015 Febrero | 6 | 8 | 14 |
| 2015 Enero | 9 | 1 | 10 |
| 2014 Diciembre | 19 | 3 | 22 |
| 2014 Noviembre | 21 | 3 | 24 |
| 2014 Octubre | 19 | 3 | 22 |
| 2014 Septiembre | 19 | 6 | 25 |
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| 2014 Marzo | 101 | 7 | 108 |
| 2014 Febrero | 83 | 2 | 85 |
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| 2013 Diciembre | 79 | 5 | 84 |
| 2013 Noviembre | 73 | 4 | 77 |
| 2013 Octubre | 86 | 6 | 92 |
| 2013 Septiembre | 47 | 6 | 53 |
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| 2013 Abril | 1 | 0 | 1 |
| 2013 Marzo | 248 | 0 | 248 |
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